腺淋巴瘤與其他腮腺腫瘤的磁共振成像鑒別及其效能評估

呂良靚，王建波

1.上海市同仁醫(yī)院，上海交通大學醫(yī)學院附屬同仁醫(yī)院影像介入科，上海 200336；2.上海交通大學附屬第六人民醫(yī)院影像介入科，上海 200233

唾液腺腫瘤大多發(fā)生于腮腺，而發(fā)生于腮腺的腫瘤75%為良性［1］，其中最常見的為多形性腺瘤［2］，其次為腺淋巴瘤［3］。近年來，腺淋巴瘤的發(fā)病率逐漸上升，尤其是女性患者越來越多［4］。在實際臨床工作中，腺淋巴瘤往往與多形性腺瘤、肌上皮瘤等其他腮腺腫瘤難以鑒別，影像學表現(xiàn)有不同程度的重疊。盡管很多學者報道腺淋巴瘤的磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）表現(xiàn)有一定的特征性［5］，但尚無相關文獻報道MRI各項特征的診斷效能。為進一步提高腺淋巴瘤的診斷準確率，本研究收集了近4年來46例于上海市同仁醫(yī)院經(jīng)病理學檢查證實的腮腺腫瘤或腫瘤樣病變患者，分析其影像學表現(xiàn)，評估MRI診斷效能，同時探究腮腺腫瘤手術的必要性。

1 資料和方法

1.1 一般資料

收集2012年7月—2017年1月上海市同仁醫(yī)院46例腮腺占位患者，共計病灶64個，分為腺淋巴瘤組及非腺淋巴瘤組。其中診斷為腺淋巴瘤18例（31個病灶）；非腺淋巴瘤28例（33個病灶），包括多形性腺瘤20例（22個病灶）、肌上皮瘤4例（4個病灶）、淋巴結增生3例（6個病灶）、囊樣腺癌1例（1個病灶）。18例腺淋巴瘤患者中，男性17例，女性1例；患者年齡均＞50歲；明確吸煙史14例，吸煙史不詳3例；單發(fā)病灶11例，多發(fā)病灶7例。28例非腺淋巴瘤患者中，男性9例，女性19例；患者年齡＞50歲10例；明確吸煙史10例，吸煙史不詳1例；單發(fā)病灶25例，多發(fā)病灶3例。18例腺淋巴瘤患者的31個病灶中，位于腮腺后下極25個（以下頜后靜脈走行為界將腮腺分為淺葉和深葉，經(jīng)莖突的水平線將腮腺分為前后兩個象限，以耳郭下極為水平線將腮腺分為上下兩個象限）、其他部位6個；形態(tài)為類圓形25個（定義形態(tài)為邊緣無分葉者為類圓形病灶）、其他形狀6個。28例非腺淋巴瘤患者的33個病灶中，位于腮腺后下極8個、其他部位25個；類圓形23個、其他形狀10個。

1.2 MRI掃描參數(shù)及方法

采用SIEMENS Magnetom Skyra 3.0 T MR掃描儀，層厚4～6 mm，視野（field of view，F(xiàn)OV）為230 mm×219 mm×111 mm，矩陣為244×189。采用快速自旋回波T1WI、T2WI序列，橫斷位及擴狀位掃描。46例均行MRI平掃、增強檢查及擴散加權成像（diffusion-weighted imaging，DWI）（b值=1 000 s/mm2）。增強掃描分別在注射釓噴酸葡胺注射液后30、100 s進行，注射速率為2.5 mL/s。

1.3 圖像分析

由3名影像學診斷經(jīng)驗豐富的醫(yī)師對獲得的圖像獨立分析，意見不一致時以其中2名影像科醫(yī)師的一致意見為準。重點觀察每個病灶內(nèi)部信號是否均勻；若為囊實性，則觀察其囊性成分在T1WI序列上信號是否增高；實性成分DWI信號是否偏高（b值取1 000 s/mm2），實性成分強化是否顯著，實性成分強化模式是否為“快進快出”型。

1.4 統(tǒng)計學處理

采用SPSS 17.0軟件進行統(tǒng)計學分析，組間比較采用χ2檢驗，并進行入二分類Logistic回歸分析，P＜0.05為差異有統(tǒng)計學意義。

2 結 果

2.1 基本臨床資料

兩組患者基本臨床資料如下：腺淋巴瘤組共18例患者，其中男性17例（94.4%），女性1例（5.6%）；年齡均＞50歲；14例有明確吸煙史，1例無吸煙史，3例吸煙史不詳。非腺淋巴瘤組共28例患者，其中男性9例（32.1%），女性19例（67.9%）；年齡＞50歲10例（35.7%），年齡≤50歲18例（64.3%）；10例有明確吸煙史，17例無吸煙史，1例吸煙史不詳。χ2檢驗顯示，兩組之間性別、年齡及吸煙史差異有統(tǒng)計學意義（P＜0.05）；腺淋巴瘤更好發(fā)于年齡＞50歲的男性吸煙者，而非腺淋巴瘤并無此傾向（表1）。

2.2 病灶數(shù)目、部位及基本形態(tài)

腺淋巴瘤組18例患者共計31個病灶中，單發(fā)11例（61.1%），多發(fā)7例（38.9%）；病灶位于腮腺后下極25個（80.6%），位于非后下極6個（19.4%）；類圓形病灶25個（80.6%），其他形狀6個（19.4%）。非腺淋巴瘤組28例患者33個病灶中，單發(fā)25例（89.3%），多發(fā)3例（10.7%）；病灶位于腮腺后下極8個（24.2%），位于非后下極25個（75.8%）；類圓形病灶23個（69.7%），其他形狀10個（30.3%）。χ2檢驗顯示，兩組之間病灶數(shù)目和部位差異有統(tǒng)計學意義（P＜0.05）；而病灶形態(tài)均傾向于類圓形，差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05，表1）。

2.3 MRI表現(xiàn)

腺淋巴瘤組18例患者31個病灶中，其內(nèi)因含囊性成分而信號不均勻16個（51.6%），均勻15個（48.4%）；DWI信號增高23個（74.2%），DWI信號未見增高8個（25.8%）；囊性成分在T1WI上呈高信號9個（29.0%），囊性成分在T1WI未見高信號22個（71.0%）；實性成分強化程度明顯23個（74.2%），不強化或輕度強化8個（25.8%）；實性成分強化呈快進快出27個（87.1%），其他強化模式4個（15.4%）。非腺淋巴瘤組28例33個病灶中，其內(nèi)因含囊性成分而信號不均勻16個（48.5%），均勻17個（51.5%）；實性成分DWI上信號增高10個（30.3%），實性成分在DWI上未見確切增高23個（69.7%）；囊性成分在T1WI上呈高信號2個（6.1%），囊性成分在T1WI上未見高信號31個（93.9%）；實性成分強化程度明顯21個（63.6%），不強化或輕度強化12個（36.4%）；實性成分強化呈快進快出12個（36.4%），其他強化模式21個（63.9%）。χ2檢驗顯示，腺淋巴瘤組多表現(xiàn)為實性成分DWI高信號，而囊性成分在T1WI可表現(xiàn)為高信號，呈快進快出樣強化，兩組之間差異有統(tǒng)計學意義（P＜0.05）；而病灶是否信號均勻及病灶強化程度是否明顯，兩組之間差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05，圖1，表2）。

表1 兩組患者臨床資料對比［n（%）］

2.4 二分類Logistic回歸分析

將46例患者64個病灶的MRI表現(xiàn)納入二分類Logistic回歸分析，主要參數(shù)為信號是否均勻、實性成分DWI是否高信號、囊性成分是否T1WI含高信號、實性成分是否明顯強化及實性成分強化模式是否為快進快出。兩組之間實性成分DWI是否高信號、囊性成分是否T1WI含高信號、實性成分強化模式是否快進快出差異有統(tǒng)計學意義（P＜0.05），而信號是否均勻、實性成分是否明顯強化差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05）。其中，病灶強化模式是否為快進快出及病灶實性成分在DWI上是否為高信號對腺淋巴瘤的診斷具有較大價值，OR值分別為101.57（95% CI：6.39～161.47）和63.89（95% CI：5.46～747.47）；而囊性成分是否T1WI含高信號具有一定診斷意義，OR值為8.86（95% CI：1.22～64.40）（表3）。

圖1 患者，57歲，男性，左側(cè)腮腺無痛性腫塊4年余，有明確吸煙史A～B：T1WI及T2WI橫斷位示左側(cè)腮腺可見一較大跨葉生長不規(guī)則形腫塊影，可見清晰低信號包膜，囊性成分在T1WI上增高；C：DWI示該病變實性成分表現(xiàn)為明顯高信號；D～E：T1WI增強橫斷位及冠狀面示其包膜明顯強化，實性成分中度強化，周圍血管間隙內(nèi)可見腫大淋巴結影；F：顯微鏡下觀察常規(guī)病理切片（H-E染色，×200），上皮成分與淋巴間質(zhì)成分比例基本相當，特征性雙側(cè)排布的腺上皮細胞周圍可見淋巴細胞間質(zhì)，而上皮間隙內(nèi)可見黏蛋白樣分泌物充填（紅色淡染），右上為其纖維包膜成分，可見纖維細胞間有一小動脈橫截面

表2 兩組患者的MRI表現(xiàn)對比［n（%）］

表3 MRI診斷參數(shù)的Logistic回歸分析

3 討 論

腺淋巴瘤又稱Warthin淋巴乳頭狀囊腺瘤［6］，為一種臨床起病隱匿、可反復遷徙的良性腫瘤。文獻［4］報道男性發(fā)病率多于女性，且好發(fā)于中老年人群，吸煙為其密切相關因素，但由于女性吸煙者越來越多，故女性發(fā)病率近年來逐年攀升［7］。目前，腺淋巴瘤的發(fā)病機制尚無定論，但大多認為其起源于異位的唾液腺導管［6］，主要由雙側(cè)排布的乳頭狀上皮和豐富的淋巴基質(zhì)組成。但也有不少學者認為其可能是一種發(fā)育的變異［6，8-9］。

3.1 腺淋巴瘤的一般臨床特點

目前，大多數(shù)文獻表明腺淋巴瘤與吸煙明顯相關，好發(fā)于中老年男性［10］，本研究結果與之相符。有學者指出，近年來女性發(fā)病率明顯提高，可能與女性吸煙者比例明顯上升有關［7］。

3.2 病灶數(shù)目、部位及基本形態(tài)

腮腺腺淋巴瘤有病灶多發(fā)（25%）及雙側(cè)發(fā)病（15%）的傾向［2，3，8］。本研究中，多發(fā)者不算多，腺淋巴瘤組（38.9%）多發(fā)比例較非腺淋巴瘤組（10.7%）高，但兩者差異無統(tǒng)計學意義，可能是樣本量較小所致。大多數(shù)研究［3，8］證實腮腺腺淋巴瘤好發(fā)于淺葉后下極，與本研究結果大致相符。分析原因，可能是腮腺后下極內(nèi)淋巴成分較豐富，而腺淋巴瘤本身與淋巴組織密切相關［11］。很少有研究［6，10，12］著重于腺淋巴瘤的發(fā)生部位。Sagiv等［13］研究482例腺淋巴瘤，發(fā)現(xiàn)其位于淺葉的概率高達98.4%，建議應重視腫瘤發(fā)生部位這一因素，將其納入診斷腺淋巴瘤的標準。本研究中，兩組病灶大多表現(xiàn)為境界清楚的類圓形腫塊，腺淋巴瘤組為80.6%，非腺淋巴瘤組為69.7%，差異無統(tǒng)計學意義。這是因為位于腮腺的腫瘤大多為邊界清楚的良性腫瘤，發(fā)病率最高的多形性腺瘤與腺淋巴瘤均可有如此表現(xiàn)，并無明顯特異性。

3.3 MRI表現(xiàn)

腮腺腺淋巴瘤大多表現(xiàn)為邊界清楚的腫塊，其內(nèi)部信號往往不均勻，有報道［14-15］稱腺淋巴瘤囊性成分的出現(xiàn)率為30%～60%，與本研究大致相符。本研究中，腺淋巴瘤組和非腺淋巴瘤組半數(shù)病灶表現(xiàn)為信號不均勻，差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05），推測這是由于非腺淋巴瘤組內(nèi)多形性腺瘤、囊樣腺癌及肌上皮瘤均可有囊變區(qū)域而造成信號不均勻，故信號是否均勻并無太大診斷價值。

在信號表現(xiàn)不均勻的腺淋巴瘤中，實性成分大多表現(xiàn)為T1WI低信號、T2WI等信號或稍高信號，并無明顯特異性表現(xiàn)。而腺淋巴瘤囊性成分在T1WI表現(xiàn)為高信號（圖1）的概率高于非腺淋巴瘤，差異有統(tǒng)計學意義（P＜0.05）。這可能是由于腺淋巴瘤內(nèi)雙層排布的腺上皮具有分泌黏蛋白的功能，這種黏蛋白可引起T1弛豫時間縮短，導致T1WI呈現(xiàn)高信號。這些囊性成分的信號可表現(xiàn)為T1WI及T2WI均為高信號，或T1WI低信號而T2WI高信號。由本研究病理學檢查結果推測，這是黏蛋白濃度不同所致，T1WI及T2WI均為高信號的囊性成分提示含黏蛋白成分較多，液體稠厚，而T1WI低信號T2WI高信號的囊性成分則提示黏蛋白成分較少，液體稀薄。因此，病灶內(nèi)囊性成分信號在T1WI上升高有助于鑒別腺淋巴瘤。

比較兩組DWI序列發(fā)現(xiàn)，大多數(shù)腺淋巴瘤表現(xiàn)出特異性的高信號（P＜0.05），與大多數(shù)文獻［14，16］報道一致，這是由于腺淋巴瘤內(nèi)豐富的淋巴基質(zhì)成分及腺上皮分泌的黏蛋白中水分子明顯受限所致。而非腺淋巴瘤的一些淋巴結反應性增生和部分惡性病變亦可在DWI上呈現(xiàn)高信號，但總發(fā)生率明顯低于腺淋巴瘤。Kato等［5］證實，腮腺病變中，盡管腺淋巴瘤與部分惡性腫瘤可表現(xiàn)為高信號，但腺淋巴瘤的表觀擴散系數(shù)（apparent diffusion coefficient，ADC）較其他惡性腫瘤更低，這也是一個鑒別腺淋巴瘤與惡性腫瘤的關鍵。

兩組在強化程度上均傾向于明顯強化，表明大多數(shù)腫瘤有豐富血供；但在強化模式上明顯不同，腺淋巴瘤組更多表現(xiàn)為快進快出型（87.1%），非腺淋巴瘤組無明顯傾向（36.4%）（P＜0.05）。Yabuuchi等［17］認為，腺淋巴瘤增強掃描模式有較高的診斷價值。在動脈增強早期，對比劑主要分布于血管內(nèi)，因此早期明顯強化表明腫瘤血管較豐富；而在延遲期，對比劑主要分布于細胞外間隙，腫瘤強化主要取決于微血管壁的通透性和密度［18］。本研究中腺淋巴瘤多表現(xiàn)為快進快出增強模式，是由于其含有豐富的血供及微血管成分，內(nèi)皮細胞完整，血管通透性正常，可快速廓清，與大多數(shù)研究［17-18］的結果相吻合。

3.4 MRI診斷效能

有文獻［5，13，18］對腺淋巴瘤的影像學表現(xiàn)進行了描述與總結，但未對其診斷效能進行評估。本研究χ2檢驗結果顯示，腺淋巴瘤組與非腺淋巴瘤組的MRI表現(xiàn)在DWI是否為（含）高信號、囊性成分T1WI是否含高信號及增強后是否為快進快出樣強化這3個方面差異有統(tǒng)計學意義，而在病灶信號是否均勻和強化程度方面差異無統(tǒng)計學意義。將上述參數(shù)以二分類方式進行Logistic回歸分析，發(fā)現(xiàn)快進快出樣強化與DWI高信號表現(xiàn)因OR值較高而具有較大診斷價值，囊性成分T1WI信號較高具備一定輔助診斷價值。也就是說，MRI鑒別腺淋巴瘤時需著重關注其強化模式及DWI表現(xiàn)。因此，對于腮腺腫瘤或腫瘤樣病變的診斷，進行常規(guī)MRI平掃、DWI及增強多期相觀察病變是非常有必要的，應當予以推廣。

3.5 MRI與其他常規(guī)影像學方法的比較

便捷的超聲在腮腺病變診斷中十分常用，但顯示位于腮腺深部的病變往往細節(jié)欠佳，且對雙側(cè)腮腺整體情況的顯示不如CT和MRI。CT可顯示雙側(cè)腮腺整體情況，但對病變內(nèi)部信息的反映不如MRI豐富。尤其在混合瘤與腺淋巴瘤的鑒別中，超聲和CT較為困難，此時MRI就優(yōu)越得多［7］。

3.6 腺淋巴瘤的治療管理

目前，國內(nèi)對腮腺腫瘤的診斷大多依賴影像學方法。對于腺淋巴瘤這樣的良性腫瘤，多傾向于積極的外科切除。其實腺淋巴瘤惡變的概率僅為0.3%～1%［17-19］，故Vlantis等［20］倡議或許保守治療腺淋巴瘤是可行的。若影像學檢查無法診斷，可采用穿刺。腺淋巴瘤細胞學穿刺涂片鏡下可見3種成分，即腫瘤細胞、淋巴基質(zhì)、細胞碎片或壞死物質(zhì)［21］。不少研究［20-22］證實，細胞穿刺學診斷腺淋巴瘤的陽性預測值為95.0%～98.5%，診斷良性腫瘤的靈敏度高達97.5%。盡管手術切除是治療腺淋巴瘤的有效方式，但在切除術中有可能損傷患者面神經(jīng)［23］，甚至造成患者面神經(jīng)終生麻痹（2%～4%）［24-25］。因此建議，若術前能通過影像學或細針穿刺確診為腺淋巴瘤，也可考慮保守治療及隨訪，從而規(guī)避手術損傷面神經(jīng)的風險。

總之，腮腺腺淋巴瘤好發(fā)于中老年男性，與吸煙史明顯相關，其發(fā)生部位（淺葉后下極）對鑒別腮腺腺淋巴瘤有重要意義。腺淋巴瘤有一定的多發(fā)傾向，但總發(fā)生率不高。在腺淋巴瘤與其他腮腺腫瘤的MRI表現(xiàn)中，DWI高信號、囊性成分T1WI高信號及增強模式具有鑒別診斷意義，其中DWI高信號及增強模式具有較強診斷效能，應予以重視。建議對影像學確切診斷為腺淋巴瘤的患者，可考慮隨訪及保守治療，從而降低手術損傷面神經(jīng)的風險。