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    法樂四聯(lián)癥合并單側(cè)肺動脈缺如的外科治療

    2019-04-08 09:15:06楊騰蛟孫境王強李守軍閆軍張旌
    中國循環(huán)雜志 2019年3期
    關(guān)鍵詞:姑息根治補片

    楊騰蛟,孫境,王強,李守軍,閆軍,張旌

    單側(cè)肺動脈缺如(unilateral absence of pulmonary artery, UAPA)是指主肺動脈分支之一的心包內(nèi)節(jié)段完全不存在[1]。該病發(fā)病率低,文獻報道的UAPA占所有先天性心臟病的0.39%,法樂四聯(lián)癥(TOF)是最常見的合并畸形,而TOF中UAPA的發(fā)生率約0.95%~3.23%, 左側(cè)是右側(cè)發(fā)生率的5~8倍[1-2]。早年TOF合并UAPA的手術(shù)死亡率高達44%%~48%[3]。近來文獻報道的死亡率下降,但仍達8%,其治療仍然有挑戰(zhàn)性[4]。現(xiàn)回顧阜外醫(yī)院單中心病例資料,總結(jié)治療經(jīng)驗。

    1 資料與方法

    1.1 臨床資料

    自2009年3月至2017年11月,阜外醫(yī)院單中心收治TOF合并UAPA患者共10例,均為左肺動脈缺如?;颊咧形荒挲g3歲(6月~39歲),8例男性,2例女性。所有患者均有發(fā)紺表現(xiàn),術(shù)前靜息狀態(tài)下未吸氧的經(jīng)皮血氧飽和度(SpO2)見表1,平均(81.0±7.4)%(69%~91%)。術(shù)前檢查包括心電圖、X線胸片、經(jīng)胸超聲心動圖、計算機斷層攝影術(shù)(CT)、心血管造影。本組患者均在術(shù)前確診TOF合并UAPA,7例患者術(shù)前檢查發(fā)現(xiàn)體肺動脈側(cè)支循環(huán)。其中前5例行一期根治手術(shù),后5例行姑息手術(shù)。為了對肺血管發(fā)育情況進行評估,我們計算右側(cè)肺動脈Nakata指數(shù)、Nakata指數(shù)Z值及McGoon比值,其計算方法參考Kirklin《心臟外科學(xué)》第三版[5],計算結(jié)果見表2、表3。

    1.2 外科手術(shù)

    一期根治手術(shù)采取胸骨正中切口,經(jīng)升主動脈及上、下腔靜脈插管建立體外循環(huán),全身降溫(24℃~ 30℃),阻斷腔靜脈及升主動脈,經(jīng)主動脈根部順行灌注冷心臟停搏液,切開右心房,經(jīng)房間隔放置左心引流管。停跳后行心外及心內(nèi)探查。行右心室流出道疏通,縱向切開右心室流出道,切除部分肥厚的隔束、壁束及漏斗部肌束。肺動脈瓣環(huán)及主肺動脈發(fā)育差者需跨瓣環(huán)重建右心室流出道[6],將右心室切口延伸至主肺動脈,取牛頸靜脈帶瓣補片[7]跨環(huán)重建右心室流出道及主肺動脈。肺動脈瓣環(huán)發(fā)育好者不需跨肺動脈瓣環(huán)補片,采用自體心包外襯滌綸補片加寬右心室流出道。經(jīng)三尖瓣或右心室流出道切口顯露室間隔缺損,取相似大小滌綸補片予以修補。

    表1 10例患者基本資料

    本研究中姑息手術(shù)方式分為改良Blalock-Taussig分流術(shù)和右心室流出道重建術(shù)。改良Blalock-Taussig分流術(shù)均在胸骨正中切口,常溫非體外循環(huán)下完成,術(shù)中采用側(cè)壁鉗鉗夾無名動脈及右肺動脈側(cè)壁,將人工Gore-Tex血管與其端側(cè)吻合。右心室流出道重建術(shù)采取胸骨正中切口,在低溫體外循環(huán)下實施,經(jīng)右心室流出道切口,切除肥厚肌束,滌綸片修補室間隔缺損,并開窗5 mm,流出道切口用自體心包片外襯滌綸補片加寬。

    2 結(jié)果

    2.1 5例一期根治手術(shù)結(jié)果(表2)

    5例一期根治患者,中位年齡1.17歲(8個月~39歲),手術(shù)平均阻斷時間(95.6±35.6)min(48~151 min),平均體外循環(huán)時間(138.4±43.6)min(76~190 min)。均行右心室流出道補片加寬,其中1例患者不跨環(huán),3例患者行跨環(huán)補片,1例患者行右心室肺動脈帶瓣管道連接。2例患者術(shù)前診斷體肺側(cè)支,其中1例患者先行雜交手術(shù)封堵體肺側(cè)支,然后完成根治手術(shù),另外1例患者側(cè)支未做處理。1例患者術(shù)后保留卵圓孔?;颊咝g(shù)后呼吸機時間(36.4±20.8)h(15~69 h),術(shù)后重癥監(jiān)護室(ICU)停留時間(63.7±20.4)h(39.5~96.0 h)。出院時患者SpO2達到99%~100%。根治手術(shù)后無死亡及并發(fā)癥發(fā)生。

    一期根治患者右側(cè)肺動脈Nakata指數(shù)平均(805.7±857.0) mm2/m2(223.3~2 433.0 mm2/m2),均大于200 mm2/m2,Nakata指數(shù)Z值平均-0.8±3.6(-4.5~5.3),McGoon 比 值 2.11±0.92(1.28~3.60)。其中4例Nakata指數(shù)Z值大于-4,為輕度發(fā)育不良。另1例患者的肺動脈為中度發(fā)育不良,Nakata指數(shù)Z值小于-4(-4.5),但其McGoon比值大于1.2,接受一期根治手術(shù)后效果良好。

    本組5例患者術(shù)后隨訪均長期存活,平均隨訪(53.4±36.2)個月(11 ~98個月)。其中1例術(shù)中保留卵圓孔的患兒隨訪1年,仍有活動氣促,紐約心臟協(xié)會(NYHA)心功能分級Ⅱ級,其余患者心功能NYHA分級均為Ⅰ級。

    表2 5例一期根治手術(shù)患者情況

    2.2 5例姑息手術(shù)結(jié)果(表3)

    5例患者行姑息手術(shù),中位年齡4歲(6個月~6歲)。4例患者接受右側(cè)改良Blalock-Taussig分流,Gore-Tex人工血管內(nèi)徑(4.5±0.5)mm(4~5 mm);1例6歲患兒接受右心室流出道重建,手術(shù)阻斷時間33 min,體外循環(huán)時間63 min。姑息手術(shù)均無圍術(shù)期并發(fā)癥,術(shù)后患者的動脈血氧飽和度均得到改善,出院時平均靜息狀態(tài)SpO2為(88.2±4.2) % (84%~95%)。

    表3 5例姑息手術(shù)患者情況

    姑息手術(shù)患者右側(cè)肺動脈Nakata指數(shù)平均(89.2±33.6) mm2/m2(53.1~149.0 mm2/m2), 均 小于 150 mm2/m2,Nakata指 數(shù) Z值 平 均 -6.9±1.4(-8.2~-4.5),其中4例患者肺動脈Nakata指數(shù)Z值小于-6,為重度發(fā)育不良,McGoon比值0.86±0.12(0.77~1.08),1例患者Nakata指數(shù)Z值小于-4,為中度發(fā)育不良,McGoon比值1.27。

    5例患兒平均隨訪(35.0±31.4)個月(5~94個月)。隨訪中2例患者分別在改良Blalock-Taussig分流術(shù)后1年和2年完成根治手術(shù),其中1例姑息術(shù)后右側(cè)肺動脈發(fā)育改善,Nakata指數(shù)Z值由-6.4增加到-4.4,McGoon比由1.08增加到1.25,另1例完成根治手術(shù)的患兒其肺動脈發(fā)育無明顯變化。未完成根治的3例隨訪中患兒一般情況良好。

    3 討論

    TOF合并UAPA的發(fā)病率低,手術(shù)死亡率及并發(fā)癥發(fā)生率均較高,需根據(jù)不同病情選擇不同的治療策略。

    本病治療策略的選擇主要取決于肺動脈的發(fā)育情況。Babu等[1]根據(jù)患側(cè)肺動脈的發(fā)育程度將本病分為四種類型,Ⅰ型患側(cè)完全沒有肺門動脈,由主動脈側(cè)支供血;Ⅱ型肺門動脈有一定發(fā)育,患側(cè)肺仍由側(cè)支供血;Ⅲ型缺如側(cè)肺動脈心包外節(jié)段發(fā)育,但發(fā)育較差,由動脈導(dǎo)管未閉(PDA)或側(cè)支供血;Ⅳ型缺如側(cè)肺動脈發(fā)育良好,于心包外側(cè)與主動脈相連,即單側(cè)肺動脈異常起源于主動脈。Ⅰ型可根據(jù)體肺側(cè)支發(fā)育情況行單源化手術(shù)重建患側(cè)肺動脈[8];Ⅱ~Ⅳ型肺門動脈有不同程度發(fā)育,可以考慮一期或者分期重建缺如側(cè)肺動脈。Babu對UAPA的定義比較寬泛,其他文獻還沒有如此分類,本中心僅將以上分類的Ⅰ型及Ⅱ型診斷為UAPA。

    目前依據(jù)對側(cè)肺動脈的發(fā)育程度,治療方式分為姑息手術(shù)和根治手術(shù)。Bockeria等[4]提出根據(jù)Nakata指數(shù)Z值定義缺如側(cè)肺動脈的發(fā)育情況,Nakata指數(shù)Z值大于-2為正常,-4<Nakata指數(shù)Z值≤-2為輕度發(fā)育不良,-6<Nakata指數(shù)Z值≤-4為中度發(fā)育不良,Nakata指數(shù)Z值≤-6為重度發(fā)育不良,中度發(fā)育不良的病例手術(shù)風(fēng)險較高,更適合行分期姑息手術(shù),而對于重度發(fā)育不良的病例姑息手術(shù)是唯一選擇。

    TOF合并UAPA行根治手術(shù)的方式有單肺矯治和雙肺矯治,文獻中報道的絕大多數(shù)為單肺根治手術(shù),即不處理缺如側(cè)肺動脈。據(jù)報道孤立UAPA的患者有較高的比例出現(xiàn)咯血、反復(fù)肺部感染、運動耐力低下等表現(xiàn)[9],常需要外科干預(yù)治療,TOF行單肺根治后可能會有以上問題出現(xiàn)。所以,TOF合并UAPA最理想根治方式是雙肺根治,即進行TOF根治的同時重建缺如側(cè)肺動脈,恢復(fù)患側(cè)肺的正常肺血流灌注。目前雙肺矯治的報道較少,且多為孤立性肺動脈缺如的新生兒病例,TOF合并UAPA僅有少數(shù)病例報告[10-11]。在術(shù)前通過心導(dǎo)管檢查排除不可逆性肺血管病變,并通過心導(dǎo)管肺靜脈楔入造影或核磁肺血管顯像明確肺門動脈發(fā)育情況[12-13],可以行一期或分期重建缺如側(cè)肺動脈。

    本組5例行一期單肺根治手術(shù),術(shù)前及術(shù)中探查未見可供重建的肺門動脈,所以均行單肺矯治。其對側(cè)肺動脈Nakata指數(shù)均大于200 mm2/m2,根據(jù)Nakata指數(shù)Z值提示2例發(fā)育良好,2例輕度發(fā)育不良,1例中度發(fā)育不良。術(shù)后早期均恢復(fù)順利,中期隨訪結(jié)果良好。文獻報道中度發(fā)育不良行一期根治手術(shù)并發(fā)癥風(fēng)險較高[4],本組1例肺動脈中度發(fā)育不良,術(shù)前McGoon比值大于1.2;另外,有2例姑息手術(shù)后行二期根治的患者,其根治術(shù)前Nakata指數(shù)Z值小于-4,McGoon比值大于1.2,這3例根治手術(shù)均無圍術(shù)期并發(fā)癥。雖然多數(shù)中心以McGoon大于1.5為行根治手術(shù)的標準[1,14-15],但也有報道以McGoon≥1.2作為選擇指標[16-17]。結(jié)合我院數(shù)據(jù),當(dāng)TOF合并UAPA健側(cè)肺動脈中度發(fā)育不良而McGoon比大于1.2時,也可以考慮一期根治手術(shù)。

    姑息手術(shù)適用于不能一期行根治手術(shù)的患者,能夠緩解紫紺癥狀及紅細胞增多,促進肺血管及左心室發(fā)育,為行根治手術(shù)做準備。文獻報道的姑息手術(shù)死亡率達7%~22%[18],而本組5個病例無死亡并發(fā)癥,患者肺動脈發(fā)育較差而行姑息手術(shù),Nakata指數(shù)均小于150 mm2/m2,Nakata指數(shù)Z值均小于-4,其中4例肺動脈重度發(fā)育不良Nakata指數(shù)Z值小于-6。隨訪2例完成根治手術(shù),術(shù)后心功能I級。文獻報道的姑息手術(shù)方式有體肺動脈分流、肺動脈瓣球囊擴張、右心室流出道支架、右心室流出道重建等,其中右心室流出道重建并發(fā)癥較多,但相比體肺動脈分流及肺動脈球囊擴張更能促進肺血管發(fā)育[18]。近期文獻報道右心室流出道支架術(shù)對肺動脈的發(fā)育結(jié)果好于改良Blalock-Taussig分流術(shù)[19]。本組僅1例行保留部分室間隔缺損的右心室流出道重建術(shù),術(shù)后恢復(fù)良好。其余4例均行改良Blalock-Taussig分流術(shù),其中2例完成根治手術(shù)。完成根治手術(shù)的患者中,1例對側(cè)肺動脈發(fā)育改善不明顯,另一患者姑息手術(shù)后肺動脈由重度發(fā)育不良改善為中度發(fā)育不良,Nakata指數(shù)Z值由-6.4增加到-4.4。因此,姑息手術(shù)方式的選擇還需要更多臨床數(shù)據(jù)的支持。

    本研究病例術(shù)后早中期隨訪結(jié)果良好,其遠期結(jié)果還有待進一步隨訪。早年我院TOF合并UAPA根治術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生率高,均發(fā)生急性呼吸窘迫綜合征(ARDS),死亡率達22.7%[20]。本組根治術(shù)后恢復(fù)順利,沒有二次插管及死亡并發(fā)癥,這得益于目前強化的圍術(shù)期管理措施,首先是術(shù)前根據(jù)肺動脈發(fā)育情況謹慎選擇治療策略,改善患者預(yù)后;其次是術(shù)后ICU管理經(jīng)驗增加,能夠控制并減少術(shù)后急性期肺水腫的發(fā)生,相應(yīng)措施包括強化容量控制,在維持循環(huán)穩(wěn)定的基礎(chǔ)上盡量控制液體入量;適當(dāng)延長呼吸機輔助呼吸時間,早期拔管要慎重;加強術(shù)后抗感染及營養(yǎng)支持。另外,對于肺內(nèi)有較多側(cè)支循環(huán)的患者,我們認為術(shù)前可以先行體肺側(cè)支封堵術(shù),不僅可以減少術(shù)中回血,而且減少術(shù)后肺部并發(fā)癥發(fā)生。

    針對TOF合并UAPA患者,可以用肺動脈Nakata指數(shù)及其Z值評估對側(cè)肺動脈發(fā)育,Nakata指數(shù)大于200 mm2/m2或Nakata指數(shù)Z值大于-4可以行一期根治;肺動脈重度發(fā)育不良,Nakata指數(shù)Z值小于-6,首選姑息手術(shù);Nakata指數(shù)Z值提示肺動脈中度發(fā)育不良時,可結(jié)合McGoon比值選擇治療方式。通過對各項指標進行充分評估,對治療策略謹慎選擇,能夠取得良好結(jié)果,減少圍術(shù)期并發(fā)癥發(fā)生,改善患者預(yù)后。

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