食管結核誤診為食管平滑肌瘤一例

周家田　尚觀勝　梁衛(wèi)東　周平　吳鵬

【摘要】食管結核發(fā)病比較罕見，臨床報道較少，對該病的臨床癥狀、輔助檢查以及鑒別診斷方面的認識不足，一般難以明確診斷，極易誤診為食管平滑肌瘤和食管癌。該文報告1例患者術前診斷為食管平滑肌瘤，行胸腔鏡輔助下食管良性腫物切除術，術中探查發(fā)現(xiàn)和術后病理檢查證實為食管結核，同時術后給予抗結核治療后，患者癥狀完全緩解。該例提示，加強對食管結核診斷及鑒別診斷的認識，對于提高診斷水平、減少誤診以及改善患者預后起著重要的作用。

【關鍵詞】食管結核；食管平滑肌瘤；超聲內鏡下細針穿刺活檢術；胸腔鏡

【Abstract】The incidence of esophageal tuberculosis is relatively low， which has been rarely reported. Clinical symptoms， auxiliary examination and differential diagnosis of esophageal tuberculosis have been poorly understood. It is highly likely to be misdiagnosed as esophageal leiomyoma and esophageal carcinoma. In this paper， we reported one case of esophageal leiomyoma who was diagnosed preoperatively and then underwent video-assisted thoracoscopic resection of benign esophageal tumors. The findings of intraoperative exploration and postoperative pathological examination confirmed the diagnosis of esophageal tuberculosis. Relevant symptoms were completely healed after anti-tuberculosis treatment. This case prompts that deepening the understanding of the diagnosis and differential diagnosis of esophageal tuberculosis plays a pivotal role in enhancing the diagnostic accuracy， reducing the risk of misdiagnosis and improving clinical prognosis of patients.

【Key words】Esophageal tuberculosis； Esophageal leiomyoma；

Endoscopic ultrasound-guided fine needle aspiration； Thoracoscope

食管結核是人體感染結核菌導致食管壁產生的一種慢性特異性炎性肉芽腫性病變，臨床罕見，僅占所有消化道結核病例的2.8%，常好發(fā)于中段食管[1]。其中吞咽困難是最常見的癥狀，如治療不及時，會導致出血、穿孔、瘺管形成、食管狹窄、吸入性肺炎，嚴重導致致命性嘔血[2]。由于該病罕見，臨床上無特異性的表現(xiàn)，常被誤診為食管癌、食管平滑肌瘤、食管外壓性病變等。本文通過分析該例被誤診為食管平滑肌瘤的食管結核患者的臨床特征、放射學、內鏡檢查特征，以及診斷、治療方法、鑒別診斷，從而探討誤診原因，提高對該疾病的認識，及時診治，改善患者預后。

病例報告

一、 病例資料

患者女，20歲。因“吞咽困難1個月余”于2018年1月28日入院，既往無肺結核病史，家族中無結核感染病史。體格檢查：體溫36.5 ℃，心率98次/分，呼吸18次/分，血壓112/86 mm Hg（1 mm Hg=0.133 kPa），雙肺呼吸運動均勻對稱，語音震顫未見明顯增強或減弱，叩診呈清音雙肺未聞及明顯濕啰音及胸膜摩擦音，腹部查體未見異常。輔助檢查：普通胃鏡檢查提示距門齒25 cm處可見一大小約2.1 cm×2.3 cm的黏膜隆起，表面光滑；考慮為：黏膜下來源？外壓？（圖1A）。經(jīng)電子胃鏡超聲示黏膜肌層中低回聲團塊，表面黏膜完整，考慮黏膜下來源，平滑肌瘤可能（圖1B）。胸部CT平掃示縱隔內氣管隆突下方軟組織腫塊影，大小約2.7 cm×2.8 cm，其內可見鈣化影，與鄰近食管分界欠清，性質？（圖2A）。胸部增強CT示氣管隆突下方見一大小約為2.9 cm×2.6 cm的軟組織腫塊影，可見部分鈣化影，邊界不清，增強掃描呈輕度強化，考慮為：增大淋巴結？（圖2B）。上消化道鋇劑造影示黏膜規(guī)則，管壁光滑柔軟，未見異常病變。入院后行血液分析、肝腎功能均未見異常，痰涂片未見結核桿菌，ESR正常，結核抗體試驗陰性。

二、 手術經(jīng)過

相關檢驗、檢查完善后，經(jīng)全科術前討論，結合患者為青年女性、術前影像學表現(xiàn)以及經(jīng)食道超聲檢查特點等因素，一致考慮食管平滑肌瘤可能性大，排除手術禁忌證后，于2018年1月31日在全身麻醉下行胸腔鏡下食管良性腫物切除術，術中見病變位于奇靜脈弓水平稍靠下，位于食管肌層內，大小約2.0 cm×2.0 cm×1.8 cm，質軟，與周圍組織邊界不清，完整切除后食管黏膜完整。術中快速冰凍病理檢查結果示良性病變，傾向肉芽腫性炎（圖3A），沖洗胸腔后關胸術畢。

三、結果及預后

患者術后第2日復查胸部CT示食管下段壁稍增厚、模糊，周圍脂肪間隙模糊；雙肺未見明顯鈣化灶（圖2C），予以拔除右側縱隔引流管；復查上消化道鋇劑造影示：黏膜光滑規(guī)則。術后第3日予以拔除胃管，同時囑患者開始進少渣流食。術后病理檢查結果示（隆突下腫塊）肉芽腫性炎，伴灶性區(qū)域凝固性壞死及巨細胞反應，鏡下組織形態(tài)考慮結核（圖3A～C）。術后行結核感染T細胞檢測結果陽性，抗原A斑點數(shù) 168個，抗原B斑點數(shù) >300個；遂即給予患者行抗結核治療（異煙肼0.3 g+利福平0.45g+乙胺丁醇0.75 g+鹽酸左氧氟沙星 0.5 g，以上藥物均每日1次）。患者術后第10日復查肝腎功能未見異常，帶口服藥出院治療。2個月后電話回訪，患者吞咽困難等癥狀完全緩解。

討論

食管結核是一種臨床上罕見的疾病，相關文獻報道其發(fā)病率介于0.07%～0.15%，可發(fā)生于任何年齡組的人群，但以中青年較為多見，女性多于男性，男女比1.0∶1.3，好發(fā)于氣管分叉處隆突水平或食管中下段[3-4]。食管結核通常是通過縱隔淋巴結感染直接侵入食管壁而引起，很少通過肺結核感染血流途徑傳播。食管結核發(fā)病率低可能與以下原因有關：①食管黏膜被覆復層扁平上皮，具有較強的保護力；②食管為直立管道，由于進食、飲水的沖刷導致結核分枝桿菌潴留食管黏膜機會少；③食管舒張收縮交替進行，呈波形蠕動，具有高運動性，因此包含結核分枝桿菌的食物潴留時間短；④食管周圍淋巴組織不豐富，形成淋巴結核機會少[5]。

該病臨床表現(xiàn)各種各樣，無特異性表現(xiàn)，起病隱匿，病程緩慢，通?；颊咭酝萄世щy為主要表現(xiàn)，可能為結核性縱隔淋巴結外壓所致，也可能為食管結核引起的縱隔纖維化導致的食管受壓或運動障礙。部分患者可表現(xiàn)為進食時胸骨后疼痛，以及結核感染全身中毒癥狀，如潮熱、盜汗、乏力、納差等。食管結核無特異性影像學特征，通常與食管癌和縱隔淋巴結腫大變現(xiàn)類似，很難通過CT等檢查區(qū)別。內鏡可以顯示食管結核病變的位置、大小、特征以及與周圍組織的關系，其在內鏡下變現(xiàn)可分為3型：①增殖型，鏡下主要以大量結核性肉芽組織和纖維組織增生為主，其癥狀常表現(xiàn)為進行性吞咽困難，當增生性腫塊明顯突入食管腔內，則導致食管狹窄；②潰瘍型，發(fā)病較為常見，鏡下可見潰瘍表淺，邊緣粗糙、不規(guī)則，僅累及黏膜和黏膜下層。其突出癥狀為胸骨后疼痛，多呈持續(xù)性，吞咽時加重，極易誤診為食管癌或黏膜下腫瘤；嚴重潰瘍型突破食管外膜導致食管穿孔，引起食管縱隔瘺或食管胸膜瘺。如侵及氣管，可形成食管氣管瘺；若累及主動脈弓，患者可因大出血而死亡；③顆粒型，鏡下為食管黏膜及黏膜下層可見許多灰白色小結節(jié)，常發(fā)生于全身性系統(tǒng)性疾病[6]。

通常食管結核的確診為病變組織中分離出結核分枝桿菌，然而結核分枝桿菌很少從食管病變、消化液、痰液中分離出來。相關研究報道，通過內鏡超聲檢查（EUS）和細針抽吸（FNA）等方式，結合特征性EUS形態(tài)和活組織檢查，可用于食管結核的診斷，并提高診斷的準確性，但結核桿菌培養(yǎng)或干酪樣壞死的陽性率甚至更低[7]。目前主要是通過取標本送活檢，活檢標本的組織學顯示上皮樣肉芽腫和Langhans型多核巨細胞，可強烈提示結核感染，但肉芽腫性炎癥還可能存在其他疾?。嚎肆_恩氏病、真菌感染、梅毒和結節(jié)病[8]。此外，TB-SPOT、結核菌素試驗、ESR 及 CRP 對診斷均有重要的參考價值。盡管食管結核的診斷非常困難，甚至有些病例常被誤診，導致非必要的手術治療。但是早期準確的診斷，不僅有利于及時治療，還可以減少患者并發(fā)癥。應用電視輔助胸腔鏡手術可以提高確診率并迅速解決吞咽困難，而傳統(tǒng)開胸手術常用于治療并發(fā)癥，如食管胃底瘺或食管支氣管瘺[7]。

食管平滑肌瘤起源于食管肌層，為最常見的食管良性腫瘤，但相關文獻報道的發(fā)生率低至0.005%，約占食管黏膜下腫瘤的70%，最常見于食管中下三分之一，發(fā)病通常為20～50歲的患者，其中常見于男性，男女比例為2∶1[9]。大部分食管平滑肌瘤患者無癥狀，部分有癥狀患者常以吞咽困難和吞咽痛為主，其癥狀和嚴重程度與病變部位、大小和形狀有關。 根據(jù)相關文獻報道，食管平滑肌瘤大小為1～29 cm[10]。食管鋇餐檢查是診斷食管平滑肌瘤最常見的手段，常表現(xiàn)為食管部分腔內鋇劑呈圓形或半圓形充盈缺損，邊緣光滑，局部黏膜呈“涂抹綜合征”[11]。由于現(xiàn)代內鏡技術的不斷發(fā)展，許多無癥狀患者也在正常的體檢中被診斷出。普通胃鏡可見腫瘤突入腔內，呈半球形或扁平隆起狀，食管黏膜光滑。但普通胃鏡難以區(qū)分食管平滑肌瘤和其他食管黏膜下病變或食管外壓性病變，因為它無法獲取病變大小、來源以及與周圍組織的關系，極易導致誤診。而EUS可以清楚地顯示食管壁的結構，從而確定病變的大小、數(shù)量、性質以及來源，為一種有效的診斷方法[12]。其中絕大多數(shù)食管平滑肌瘤起源于固有肌層，EUS提示腫瘤呈低回聲影，邊界清晰，密度均勻，周圍伴有高回聲區(qū)域，可以輕易區(qū)別脂肪瘤，囊腫或食管壁血管瘤。

有文獻報道，對于部分黏膜下腫瘤起源顯示不清楚或其內部結構回聲不均勻，有必要經(jīng)超聲內鏡引導下細針穿刺活檢術獲得組織學標本以明確診斷，盡管其診斷黏膜下腫瘤準確率高，但是進行活檢可能會出現(xiàn)出血、血腫、瘢痕形成，導致腫瘤與局部食管黏膜粘連更加緊密，從而增加了術中食管黏膜破裂的風險。對于癥狀明顯或腫瘤直徑較大的病變，手術治療為首選的治療方式，而傳統(tǒng)的開胸手術通常被稱為“小手術，大切口”，甚至通過胸腹聯(lián)合切口行腫瘤手術切除。隨著胸腔鏡技術的不斷發(fā)展，通過電視胸腔鏡輔助食管平滑肌瘤剝除術，具有創(chuàng)傷小、痛苦少、恢復快等優(yōu)點，目前已逐漸成為食管平滑肌瘤的首選治療方式，其中食管黏膜撕裂為術中和術后常見的并發(fā)癥，因此術后常規(guī)通過普通胃鏡檢查食管黏膜的完整性，對于術后正常的進食以及預防食管瘺等并發(fā)癥非常重要。

食管結核和食管平滑肌瘤臨床特征缺乏特異性鑒別特點，極易相互混淆。放射學、內鏡學檢查對于早期病變的診斷率較低，容易造成誤診。通過對本例誤診的分析以及相關文獻的回顧，總結其導致誤診原因為：①該患者為青年女性，既往無結核感染及家族結核患病史，而以吞咽困難為主要癥狀，易首先考慮為常見的食管占位性病變，如食管良性腫瘤或惡性腫瘤；②影像學及經(jīng)食道超聲檢查均提示食管黏膜下肌層占位，而食管肌層良性病變以食管平滑肌瘤最為常見；③食管結核在臨床中比較罕見，通常無特異性的臨床表現(xiàn)、影像學以及內鏡學特征，輔助科室醫(yī)師以及經(jīng)治醫(yī)師經(jīng)驗不足，導致了對該病的認識不足。

通過本文對食管結核和食管平滑肌瘤的臨床表現(xiàn)、影像學、內鏡學特征和治療等進行文獻復習，以及對本例誤診原因進行分析，提高了對該病的認識。對于引起吞咽困難等癥狀的疾病，除了考慮食管癌和食管平滑肌瘤等腫瘤外，還應考慮到食管結核的可能，避免疾病的漏診及誤診，有利于疾病的盡早診斷及治療，提高了患者的預后。

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（收稿日期：2018-04-08）

（本文編輯：楊江瑜）