主要表現(xiàn)為眼部腫脹的非外傷性頸外動脈-海綿竇瘺1例并文獻復習

何壽春 歐念飛

1.病例資料

患者女性，52歲，因“左眼反復腫脹、流淚4月余，再發(fā)7天”入院?；颊哂?月余前無明顯誘因下出現(xiàn)眼脹、流淚，尚可忍受，偶有頭脹痛、眼痛，無惡心、嘔吐，無抽搐、肢體乏力、麻木，無畏寒、發(fā)熱等不適。既往有2年余高血壓病病史，血壓最高達170/100mmHg,自服卡托普利控制血壓，血壓控制尚可。否認冠心病、腦梗死、糖尿病、腎病等慢性病史，否認肝炎、結(jié)核等傳染病史，否認手術(shù)、外傷、輸血史，否認食物、藥物過敏史?；颊卟『笤啻卧诋?shù)蒯t(yī)院就診，予治療(具體不詳)后好轉(zhuǎn)，但病情反復發(fā)作，為進一步診治，患者前來廣西壯族自治區(qū)桂東人民醫(yī)院就診，考慮“左眼青光眼”，收住眼科住院治療。發(fā)病以來一般情況尚可。入院查體：體溫36.4℃，心率72次/分，呼吸20次/分，血壓168/99mmHg，神清，右眼壓18mmHg，左眼壓29mmHg，左眼瞼水腫，左球結(jié)膜充血水腫，心肺腹查體未見異常，雙下肢未見水腫，神經(jīng)系統(tǒng)查體未見明顯陽性體征。初步診斷：①慢性開角型青光眼，②高血壓病2級高危組。入院予完善相關(guān)檢查后于2016年3月10日行左眼激光周圍虹膜切除術(shù)，術(shù)后予控制眼壓、改善循環(huán)、消腫等治療?；颊呷杂忻黠@左眼腫脹，結(jié)膜充血水腫，于2016年3月11日行頭顱CTA示：左側(cè)頸內(nèi)動脈海綿竇段-左側(cè)海綿竇瘺，左眼靜脈明顯增粗、迂曲。為進一步診治轉(zhuǎn)我科。于2016年3月11日行DSA示：左側(cè)頸外動脈-左側(cè)海綿竇瘺畸形，供血動脈為腦膜副動脈(如圖1)，建議患者進一步行Onyx膠栓塞治療。經(jīng)與患者及家屬溝通后于2016年3月12日行左側(cè)海綿竇血管瘺栓塞術(shù)。從右股動脈送入指引導管，到達頸外動脈，路徑圖下將漂浮導管送入副腦膜動脈至海綿竇，予Onxy膠兩支分兩次栓塞海綿竇及副腦膜中動脈，過程順利，復查造影無異常血流顯影，無造影劑外滲潴留，左側(cè)海綿竇血管瘤完全消失(如圖2)。術(shù)后安返病房，予脫水降顱壓、消腫、止吐等對癥及加強營養(yǎng)支持等治療。術(shù)后5天，患者一般情況好，已無眼脹、流淚、頭痛、嘔吐等不適，左眼腫脹消失，左球結(jié)膜充血水腫消退，予出院。

圖1

圖2

2.討論

海綿竇位于蝶竇和垂體兩側(cè)，硬腦膜層與骨膜層之間，前至眶上裂內(nèi)側(cè)部，后達顳骨巖部尖端，與周圍靜脈有廣泛聯(lián)系和交通。前方接眼靜脈和大腦中靜脈，后外經(jīng)巖上竇、巖下竇聯(lián)通橫竇、乙狀竇或頸內(nèi)靜脈。頸內(nèi)動脈呈“S”型行走其中，緊貼海綿竇內(nèi)側(cè)壁向前上，至前床突的內(nèi)側(cè)又向上轉(zhuǎn)彎并穿出海綿竇而分支，故頸動脈-海綿竇瘺多見于外傷致頸內(nèi)動脈海綿竇段破裂。有報道認為75%為外傷引起海綿竇瘺[2]。其余為自發(fā)性海綿竇瘺，外傷性和自發(fā)性海綿竇瘺均以頸內(nèi)動脈-海綿竇瘺多見。本病例為自發(fā)性頸外動脈-海綿竇瘺，臨床較少見，極易誤診。Barrow等根據(jù)DSA頸動脈與海綿竇瘺的關(guān)系將其分為四型：A型：頸內(nèi)動脈主干與海綿竇直接交通;B型：頸內(nèi)動脈分支與海綿竇交通;C型：頸外動脈通過硬腦膜分支與海綿竇交通;D型：頸內(nèi)動脈分支和頸外動脈同時與海綿竇交通[3]。A型多見于外傷，大部分B型、C型、D型為自發(fā)性，本病例即為C型頸外動脈通過硬腦膜分支與海綿竇交通病例。

頸動脈-海綿竇瘺臨床表現(xiàn)多種多樣。唐景峰針對既往的海綿竇瘺回顧性分析，認為海綿竇瘺主要臨床表現(xiàn)為盜血與缺血兩大癥狀，復視也是頸動脈海綿竇瘺的一個常見癥狀[4]。Gmmann等的研究顯示，結(jié)膜充血水腫、眼球突出、眼球運動受限等是頸動脈-海綿竇血管瘺的主要表現(xiàn)[5]。殷路的一項研究顯示：頸動脈-海綿竇瘺中有93.8%的病例出現(xiàn)球結(jié)膜水腫，81.3%的病例有眼球突出，62.5%合并顱內(nèi)血管雜音，68.8%伴有不同程度頭痛，并且極易誤診為青光眼、眼眶炎性假瘤等疾病[6]。本病例起病亦被誤診青光眼，仍需更多病例總結(jié)分析此疾病臨床特征，為臨床診斷提供借鑒。MRA與CTA等檢查對診斷頸動脈-海綿竇瘺有一定幫助，但目前公認診斷頸動脈-海綿竇瘺的金標準是DSA，敏感性和特異性最高，對瘺口位置及大小、瘺口血供及血流量顯示直觀、可靠[7]。

頸動脈-海綿竇瘺治療的關(guān)鍵是盡早封閉瘺口。Serbinenko 1972年首開先河，成功應用可脫性球囊支架血管內(nèi)治療頸動脈-海綿竇瘺[8]。比起開放性手術(shù)，血管內(nèi)治療頸動脈海綿竇瘺創(chuàng)傷小，患者痛苦小，療效確切，恢復快，血管內(nèi)治療頸動脈-海綿竇瘺逐漸取代開創(chuàng)性手術(shù)成為國內(nèi)外首選的治療方式。經(jīng)過多年技術(shù)積累及應用材料科學的發(fā)展，血管內(nèi)治療頸動脈-海綿竇瘺可選材料已不僅限于可脫性球囊，還有微彈簧圈、Onyx膠、覆膜支架等，可在血管內(nèi)治療頸動脈-海綿竇瘺栓塞術(shù)中根據(jù)患者病情單獨應用或聯(lián)合應用；而血管內(nèi)栓塞路徑的選擇也不僅限于動脈路徑，靜脈路徑也有成功開展，包括經(jīng)股靜脈-頸內(nèi)靜脈-巖下竇途徑栓塞治療[9]、經(jīng)眼上靜脈途徑栓塞治經(jīng)療[10]、頸內(nèi)靜脈-面靜脈途徑栓塞治療[11]等均有報道。治療本例手術(shù)術(shù)者李林，早在2002年即開展血管內(nèi)治療海綿竇瘺，應用電解可脫性彈簧圈成功栓塞1例自發(fā)性間接型頸內(nèi)動脈海綿竇瘺[12]。與之不同，本病例采用onyx膠，右股動脈-頸外動脈路徑栓塞。Onyx膠是一種有粘附性栓塞材料與聚N-異丙基丙烯酰胺混合制成的納米凝膠涂層粘貼血管覆膜，有較高粘滯性、相對不黏連性、良好彌散性、較快的聚合性等特點，在栓塞治療時有適當可控性，并能反復推注至病灶完全栓塞。Arat于2004年首次成功應用Onyx治療頸動脈-海綿竇瘺[13]，此后Onyx膠單獨或聯(lián)合其他栓塞材料應用于頸動脈-海綿竇瘺血管內(nèi)栓塞治療均見有報道。國內(nèi)陳昱云等曾報道應用Onyx或/和彈簧圈+Onyx栓塞取得較好效果[14]。Onyx膠不足之處為對顱神經(jīng)的毒性作用，曾在動物試驗中有致腦血管痙攣、腦梗死的文獻報道[15]。陳穎東等總結(jié)使用Onyx膠栓塞頸動脈-海綿竇技術(shù)上應注意:①為避免撤管困難微導管不應進入海綿竇內(nèi)太深;②嚴格控制Onyx反流，術(shù)中須密切觀察Onyx膠的彌散方向;③封閉瘺口后，應即刻回撤導管，在透視下使導管處于持續(xù)張力下緩慢回撤，以免使Onyx膠移位造成瘺口再通，或者用力過猛導致導管斷裂[16]。應用Onyx膠栓塞頸外脈-海綿竇血管瘺技術(shù)要求較高，既往應用Onyx膠栓塞頸動脈-海綿竇病例多為外傷性及頸內(nèi)動脈，本病例成功栓塞頸外脈-海綿竇血管瘺的經(jīng)驗希望能為以后開展更多Onyx膠栓塞頸外脈-海綿竇血管瘺治療提供借鑒。

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