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    肝內(nèi)膽管乳頭狀瘤1例報告

    2017-11-22 05:16:15劉松陽玄志魯韓鎧澤劉亞輝
    臨床肝膽病雜志 2017年11期
    關(guān)鍵詞:乳頭狀黏液乳頭

    劉 豐, 張 強, 劉松陽, 楊 帆, 玄志魯, 韓鎧澤 , 劉亞輝

    (吉林大學(xué)第一醫(yī)院 a.肝膽胰外科; b.干部病房, 長春 130021)

    肝內(nèi)膽管乳頭狀瘤1例報告

    劉 豐a, 張 強b, 劉松陽a, 楊 帆a, 玄志魯a, 韓鎧澤a, 劉亞輝a

    (吉林大學(xué)第一醫(yī)院 a.肝膽胰外科; b.干部病房, 長春 130021)

    乳頭狀瘤; 膽管腫瘤; 病例報告

    1 病例資料

    患者女性,66歲,因“間斷性上腹部脹痛10 d”于2016年3月11日收入吉林大學(xué)第一醫(yī)院肝膽外二科。既往體健。查體:腹平坦,腹壁未見異常,臍部生理凹陷,體毛發(fā)育正常,未見上腹部搏動;腹壁柔軟,上腹部輕壓痛,無反跳痛及肌緊張,肝脾肋緣下未觸及,膽囊不能觸及,墨菲征陰性,Courvoisier征陰性;全腹叩診呈鼓音,肝區(qū)叩擊痛陰性,膽囊區(qū)叩擊痛陰性,胃泡區(qū)叩診呈鼓音,移動性濁音陰性,水坑征陰性;聽診腸鳴音約4次/min,未聞及雜音。實驗室檢查:CA19-9 253.14 U/ml,CA24-2 140.26 U/ml,CA12-5 65.63 U/ml,CEA 153.61 ng/ml,肝功能、腎功能、血常規(guī)正常。入院后查上腹部平掃+三期增強CT示:肝內(nèi)囊實性占位,不除外囊腺癌(圖1)。

    圖1 肝臟CT平掃+三期增強 a:平掃期; b:動脈期;

    入院后診斷為:肝占位性病變(考慮囊腺癌)。于2016年3月15日行肝部分切除術(shù)。術(shù)中探查見肝臟形態(tài)大小比例尚可,肝臟表面略粗糙,肝左內(nèi)葉可見一大小約9 cm×8 cm腫物,棕褐色,境界尚清晰,膽囊外觀形態(tài)未見明顯異常,大網(wǎng)膜、腹膜、腸系膜、盆腔等處未見明顯異常。術(shù)中診斷同前,遂決定行肝部分切除術(shù),沿腫物外緣約1 cm處以電刀及超聲刀分離肝臟實質(zhì),所遇血管及膽管使用切割器及閉合器結(jié)扎后離斷,順利切除腫物并置入標本袋內(nèi)取出,斷面電棒徹底止血,查無活動出血,術(shù)區(qū)留置引流管一根。清點器械紗布如數(shù)后關(guān)腹,術(shù)畢。術(shù)后病理示(圖2):擴張的膽管腔內(nèi)可見腫瘤樣凸起,鏡下呈乳頭狀結(jié)構(gòu),被覆柱狀上皮,核位于基底部,圓或橢圓形,部分細胞可見異型性,核染色加深,核仁明顯,細胞呈多形性,可見分裂相,并浸潤管壁;免疫組化:Ki-67(+60%)、Villin(+)、CK7(+)、CDX-2(±)、CK20(-)、TTF-1(-)、WT-1(-)。病理診斷為:肝內(nèi)膽管乳頭狀瘤(intraductal papillary neoplasm of the bile duct,IPN-B),伴相關(guān)浸潤性癌。術(shù)后第7天,復(fù)查腫瘤標志物,CA19-9 72.64 U/ml,CA24-2 114.71 U/ml,CA12-5 30.11 U/ml,CEA 140.28 ng/ml,AFP正常。

    2 討論

    IPN-B是一種來源于膽管黏膜上皮細胞的腫瘤,根據(jù)腫瘤是否分泌黏液,分為黏液高分泌型和非黏液型。Baterdene等[1-2]認為IPN-B是一種高惡性潛能的癌前病變,根據(jù)惡性潛能不同,可分為腺瘤、交界性腫瘤、非浸潤癌或浸潤癌。該病臨床較罕見,平均發(fā)病年齡約64歲,男女比約為1.5∶1[3],一般肝內(nèi)外膽管均可受累,表現(xiàn)為單發(fā)或多發(fā)乳頭瘤樣病變,臨床表現(xiàn)無特異性,以反復(fù)發(fā)作的上腹部疼痛、急性膽管炎、梗阻性黃疸多見,術(shù)前診斷困難,易誤診為膽管結(jié)石或膽管系統(tǒng)腫瘤[2]。

    目前該病的發(fā)病機制仍不清楚,一般認為與膽管結(jié)石、先天性膽總管囊腫等慢性膽管疾病有關(guān),結(jié)石等的長期刺激可導(dǎo)致膽管上皮異常增生,進而發(fā)展為乳頭狀瘤[4]。文獻[5]報道稱該病在臺灣、日本、韓國等地相對多見,可能與該地區(qū)肝內(nèi)膽管結(jié)石、華支睪吸蟲等發(fā)病率較高有關(guān),但目前本病以個案報道為主,尚無具體發(fā)病率統(tǒng)計。

    超聲、腹部CT和磁共振胰膽管造影是IPN-B的常用檢查手段,可發(fā)現(xiàn)肝內(nèi)或肝外膽管擴張,部分患者可發(fā)現(xiàn)肝臟占位,但很難確定性質(zhì),誤診率較高。Ohtsuka等[6]認為非黏液性型IPN-B患者行內(nèi)鏡逆行膽管造影可見擴張的膽管呈現(xiàn)充盈缺損,黏液型IPN-B患者可見厚厚的黏液充滿擴張的膽管樹,因此有助于術(shù)前明確診斷;經(jīng)皮肝穿刺膽道鏡檢查也是診斷本病較為有益的方法,膽道鏡能夠探查膽管內(nèi)部,直接觀察腫瘤部位及播散范圍,必要時直接活組織檢查明確診斷,但經(jīng)皮肝穿刺膽管鏡檢查易增加膽道出血及腫瘤沿竇道播散風險。

    該病的診斷主要依據(jù)術(shù)后病理,顯微鏡下見膽管上皮乳頭狀增生,乳頭內(nèi)有纖維上皮軸心,被覆上皮細胞,可初步診斷該病。根據(jù)乳頭特點及被覆上皮細胞內(nèi)所含黏液的差異,可分為胃型、腸型、胰膽管型、嗜酸細胞型,同時可伴不同程度的異型性。(1)胃型:乳頭大部分為單純?nèi)轭^,細胞內(nèi)有豐富黏液,類似胃小凹上皮,部分病例上皮內(nèi)見杯狀細胞;(2)腸型:乳頭結(jié)構(gòu)大部分為彌漫增生的單純?nèi)轭^,類似結(jié)腸絨毛腺管狀腺瘤,表面被覆假復(fù)層上皮細胞;(3)胰膽管型:乳頭排列雜亂,分支復(fù)雜。乳頭表面被覆1~5層立方細胞,細胞核居中,圓形,單個偏心的小核仁清晰可見,細胞內(nèi)黏液相對較少;(4)嗜酸細胞型:乳頭增生密集,增生的上皮內(nèi)可見小管腔形成,上皮細胞嗜酸性,胞質(zhì)較寬[7]。本例患者術(shù)后病理顯微鏡下可見膽管上皮增生,形成乳頭狀結(jié)構(gòu),被覆柱狀上皮,核位于基底部,圓或橢圓形,部分細胞可見異型性,核仁明顯,細胞呈多形性,并浸潤管壁,提示腫瘤部分惡變,免疫組化Ki-67為60%,表明該腫瘤的高增殖活性,最終診斷為IPN-B伴癌變。

    由于IPN-B多發(fā)性、廣泛性、易惡變的特點,手術(shù)切除是治療本病的主要手段[8];對于不能進行根治性切除的患者,姑息性手術(shù)如膽管引流可以緩解癥狀。Lee等[9]對58例IPN-B患者研究發(fā)現(xiàn)黏液高分泌型和非黏液型 1、3、5年總體生存率分別為69%和89%、37%和57%、19% 和52%,平均生存期分別約為(30.84 ± 8.36)個月和(52.27 ± 6.72)個月。

    總之,IPN-B發(fā)病率低,影像學(xué)及臨床表現(xiàn)缺乏典型特征,術(shù)前誤診率較高,應(yīng)根據(jù)病理學(xué)檢查、CT、磁共振胰膽管造影及臨床表現(xiàn)確診,盡早手術(shù)治療,提高預(yù)后。

    [1] BATERDENE N, HWANG S, LEE JW, et al. Surgical treatment of mucin-producing cholangiocarcinoma arising from intraductal papillary neoplasm of the intrahepatic bile duct: a report of 2 cases[J]. Korean J Hepatobiliary Pancreat Surg, 2016, 20(3): 137-143.

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    引證本文:LIU F, ZHANG Q, LIU SY, et al. A case of intrahepatic biliary papillomatosis[J]. J Clin Hepatol, 2017, 33(11): 2192-2193. (in Chinese)

    劉豐, 張強, 劉松陽, 等. 肝內(nèi)膽管乳頭狀瘤1例報告[J]. 臨床肝膽病雜志, 2017, 33(11): 2192-2193.

    (本文編輯:朱 晶)

    Acaseofintrahepaticbiliarypapillomatosis

    LIUFeng,ZHANGQiang,LIUSongyang,etal.

    (DepartmentofHepatic-Biliary-PancreaticSurgery,TheFirstHospitalofJilinUniversity,Changchun130021,China)

    papilloma; bile duct neoplasms; case reoports

    R735.8

    B

    1001-5256(2017)11-2192-02

    10.3969/j.issn.1001-5256.2017.11.030

    2017-05-03;

    2017-05-25。

    劉豐(1991-),男,主要從事臨床肝膽胰疾病診治研究。

    劉亞輝,電子信箱:liuyahui2008@yeah.net。

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