尹恒 郭春麗 石冰 李楊 李精韜
口腔疾病研究國(guó)家重點(diǎn)實(shí)驗(yàn)室,國(guó)家口腔疾病臨床研究中心,
四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院唇腭裂外科,成都 610041
黏膜下腭裂的腭咽閉合狀態(tài)及語(yǔ)音表現(xiàn)分析
尹恒 郭春麗 石冰 李楊 李精韜
口腔疾病研究國(guó)家重點(diǎn)實(shí)驗(yàn)室,國(guó)家口腔疾病臨床研究中心,
四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院唇腭裂外科,成都 610041
目的 通過(guò)分析黏膜下腭裂患者腭咽閉合模式、腭咽口各部分的收縮運(yùn)動(dòng)狀況和語(yǔ)音表現(xiàn),進(jìn)一步探究黏膜下腭裂的病理特征規(guī)律。方法 回顧2008—2016年于四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院唇腭裂外科就診的黏膜下腭裂患者的病歷資料,分析其術(shù)前腭咽功能、輔音構(gòu)音表現(xiàn),采用鼻咽內(nèi)鏡觀察腭咽閉合模式以及軟腭、咽側(cè)壁和咽后壁的運(yùn)動(dòng)情況。結(jié)果 共納入353例黏膜下腭裂患者,其中術(shù)前腭咽閉合完全(VPC)者138例(39.09%),腭咽閉合不全(VPI)者176例(49.86%),邊緣性腭咽閉合不全(MVPI)者39例(11.05%); 268例患者接受了鼻咽內(nèi)鏡檢查,
167例(62.31%)為環(huán)狀閉合,89例(33.21%)為冠狀閉合,12例(4.48%)為矢狀閉合;派氏嵴參與了45.51%(76/167)的環(huán)狀閉合和13.48%(12/89)的冠狀閉合。353例患者中137例(38.81%)構(gòu)音正常,124例(35.13%)表現(xiàn)為輔音省略,51例(14.45%)有代償性構(gòu)音,36例(10.20%)有輔音弱化,25例(7.08%)有輔音替代,36例(10.20%)有2種以上的構(gòu)音錯(cuò)誤。結(jié)論 環(huán)狀閉合是黏膜下腭裂患者最主要的腭咽閉合模式,壓力輔音省略是最常見(jiàn)的構(gòu)音障礙。隨著腭咽閉合程度的降低,發(fā)生2種以上構(gòu)音錯(cuò)誤的患者明顯增加。
黏膜下腭裂; 腭咽閉合模式; 腭裂語(yǔ)音
黏膜下腭裂是一種特殊的腭裂類(lèi)型,表現(xiàn)為腭部黏膜表面連續(xù)而黏膜下方軟硬組織缺失[1]。1954年,Calnan總結(jié)出典型的黏膜下腭裂的診斷三聯(lián)征:分叉的腭垂、中線透明帶及硬腭后部骨質(zhì)缺損[2],但臨床上經(jīng)常發(fā)現(xiàn)不完全具備上述三聯(lián)征的隱性黏膜下腭裂,即口腔側(cè)檢查無(wú)典型三聯(lián)征,僅在行鼻咽內(nèi)鏡檢查時(shí)可見(jiàn)鼻腔側(cè)軟腭中線凹陷[3]。黏膜下腭裂癥狀隱蔽,腭部形態(tài)無(wú)明顯裂隙,且部分患者并無(wú)腭裂語(yǔ)音表現(xiàn),極易造成誤診或漏診。不同類(lèi)型的黏膜下腭裂的腭部特征不同,腭咽功能和語(yǔ)音表現(xiàn)也不同,目前對(duì)此類(lèi)患者的腭咽閉合模式和構(gòu)音表現(xiàn)的研究甚少。本研究通過(guò)回顧四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院唇腭裂外科2008—2016年間就診的黏膜下腭裂患者,從多個(gè)角度綜合分析患者的腭咽功能狀態(tài)、腭咽閉合模式和語(yǔ)音表現(xiàn),以期更深入地揭示黏膜下腭裂的病理特征規(guī)律,為臨床治療提供參考。
1.1 病歷采集
收集2008—2016年于四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院唇腭裂外科就診的黏膜下腭裂患者的病歷進(jìn)行回顧性研究,要求所有病歷資料包括主觀語(yǔ)音評(píng)估結(jié)果,能配合檢查者要求有客觀鼻咽內(nèi)鏡檢查結(jié)果。
1.2 術(shù)前腭咽功能評(píng)估
所有患者的主觀腭咽功能評(píng)估均由兩名專(zhuān)業(yè)言語(yǔ)治療師完成。應(yīng)用四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院標(biāo)準(zhǔn)語(yǔ)音測(cè)試材料[4],評(píng)估為腭咽閉合完全(velopharyngeal competence,VPC)、腭咽閉合不全(velopharyngeal insufficiency,VPI)或邊緣性閉合不全(marginal velopharyngeal insufficiency,MVPI)。
1.3 鼻咽內(nèi)鏡檢查
采用鼻咽內(nèi)鏡檢查患者的腭咽閉合形態(tài)、閉合率以及腭咽口各部分的運(yùn)動(dòng)狀態(tài)。腭咽閉合形態(tài)分類(lèi)參照Skolnick標(biāo)準(zhǔn)(1975年)分為冠狀、環(huán)狀、矢狀閉合[5],將派氏嵴參與的環(huán)狀閉合納入環(huán)狀閉合。
軟腭、咽側(cè)壁和咽后壁的運(yùn)動(dòng)測(cè)量采用0~3計(jì)分法:靜息位下將軟腭與咽后壁之間的距離進(jìn)行三等分,分別賦值為0、1、2、3分,根據(jù)軟腭移動(dòng)位置計(jì)分,其中0分表示無(wú)收縮運(yùn)動(dòng);左右咽側(cè)壁分別與腭咽間隙中心進(jìn)行三等分,分別賦值為0、1、2、3分,其中0分表示無(wú)收縮運(yùn)動(dòng);咽后壁收縮形成派氏嵴為1分,后壁無(wú)收縮運(yùn)動(dòng)為0分。取患者非鼻音句時(shí)腭咽口閉合穩(wěn)定段截圖,根據(jù)軟腭、咽側(cè)壁和咽后壁的移動(dòng)距離分別賦予不同的分值(圖1)。
圖 1 腭咽口運(yùn)動(dòng)狀態(tài)評(píng)分方法Fig 1 The grading system for the movement of soft palate and lateral pharyngeal wall
1.4 輔音構(gòu)音表現(xiàn)
采用四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院語(yǔ)音測(cè)試工具評(píng)估患者的輔音構(gòu)音狀況,結(jié)果按照音韻歷程分類(lèi)為正常、省略、替代、弱化、代償性構(gòu)音、音韻發(fā)展中。音韻發(fā)展中定義為年齡不超過(guò)5歲,沒(méi)有代償性構(gòu)音,語(yǔ)音系統(tǒng)尚在發(fā)展中的兒童,不計(jì)入構(gòu)音障礙。
2.1 黏膜下腭裂患者的腭咽閉合形態(tài)
本研究共納入353例患者,其中男性195例,女性158例。患者年齡2~46歲,男性平均年齡為12.51歲,女性為13.26歲。353例患者中,138例VPC(占39.09%),176例VPI(占49.86%),39例MVPI(占11.05%),有2例腭瘺型黏膜下腭裂患者的腭咽閉合完全,所表現(xiàn)出的鼻漏氣和高鼻音均為腭瘺所致,故納入VPC組。
353例患者中有268例接受了電子鼻咽內(nèi)鏡檢查,其中101例VPC,131例VPI,36例MVPI。268例患者的腭咽閉合形態(tài)以環(huán)狀閉合最多見(jiàn),167例患者呈環(huán)狀閉合,占62.31%(167/268);冠狀閉合為89例,占33.21%(89/268);矢狀閉合為12例,占4.48%(12/268)。不同腭咽閉合功能類(lèi)型下的腭咽閉合模式見(jiàn)表1,3組均以環(huán)狀閉合為主。有派氏嵴參與的環(huán)狀閉合為76例,占該閉合形態(tài)的45.51%(76/ 167);冠狀閉合中有派氏嵴參與的12例,占該閉合形態(tài)的13.48%(12/89)。
表 1 不同腭咽閉合功能類(lèi)型下的腭咽閉合模式Tab 1 The distribution of closure patterns among subjects with different velopharyngeal functions
根據(jù)黏膜下腭裂患者腭部的表現(xiàn)形態(tài),分為透明帶型、懸雍垂裂型、凹陷型、透明帶+懸雍垂裂型和腭瘺型[7],5組的腭咽閉合形態(tài)見(jiàn)表2,各組也均以環(huán)狀閉合為主。
表 2 不同腭部形態(tài)類(lèi)型的腭咽閉合模式Tab 2 The distribution of closure patterns among subjects with different morpholoigical classifications
2.2 黏膜下腭裂患者軟腭、咽側(cè)壁和咽后壁的動(dòng)度
患者鼻咽內(nèi)鏡下軟腭、咽側(cè)壁和咽后壁的收縮動(dòng)度見(jiàn)表3。不同腭咽功能狀態(tài)下,所有患者的軟腭均呈不同程度的收縮上抬,在VPC和VPI組均存在咽側(cè)壁無(wú)動(dòng)度的患者,派氏嵴更多出現(xiàn)在VPI和MVPI組。
2.3 黏膜下腭裂患者的輔音構(gòu)音表現(xiàn)
353例患者輔音構(gòu)音表現(xiàn)見(jiàn)表4。138例VPC患者中,88例(63.79%)構(gòu)音完全正常,語(yǔ)音清晰;輔音障礙類(lèi)型從高到低依次為:代償性錯(cuò)誤>替代性錯(cuò)誤>省略性錯(cuò)誤,另外有13例低于4歲的患兒尚處于音韻學(xué)習(xí)發(fā)展中;2例患者有2種以上的音韻錯(cuò)誤,沒(méi)有弱化性錯(cuò)誤。在176例VPI患者中,30例(17.05%)構(gòu)音完全正常,輔音障礙類(lèi)型從高到低依次為:省略性錯(cuò)誤>輔音弱化>代償性錯(cuò)誤>替代性錯(cuò)誤;具有2種以上錯(cuò)誤的患者有31例,占該組的17.61%(31/176)。MVPI患者中,19例構(gòu)音完全正常,輔音障礙類(lèi)型從高到低依次為:省略性錯(cuò)誤>代償性錯(cuò)誤>替代性錯(cuò)誤,沒(méi)有弱化性錯(cuò)誤。
表 3 鼻咽內(nèi)鏡下軟腭、咽側(cè)壁和咽后壁不同動(dòng)度的人數(shù)分布Tab 3 Patients’ numbers of m ovement with different velopharyngeal functions of soft palate, lateral pharyngeal wall and posterior pharyngeal wall
表 4 353例患者的輔音構(gòu)音狀況Tab 4 The distribution of consonant articulation among 353 subjects
3.1 黏膜下腭裂術(shù)前的腭咽功能狀態(tài)
本組黏膜下腭裂患者中138例VPC,占39.09%(138/353);176例VPI,占49.86%(176/353);39例MVPI,占11.05%(39/353)。該結(jié)果與以前的研究[6]基本一致,提示黏膜下腭裂患者中相當(dāng)一部分表現(xiàn)出正常的腭咽閉合和語(yǔ)音,不需要手術(shù)治療。
3.2 黏膜下腭裂的腭咽閉合形態(tài)
目前評(píng)估腭咽口閉合的形態(tài)類(lèi)型多采用Skolnick分類(lèi),分為環(huán)狀閉合、冠狀閉合、矢狀閉合以及有派氏嵴參與的環(huán)狀閉合[5]。環(huán)狀閉合以軟腭上抬和咽側(cè)壁向內(nèi)側(cè)收縮為主,冠狀閉合以軟腭收縮上抬為主,矢狀閉合以咽側(cè)壁向內(nèi)側(cè)收縮為主。本研究發(fā)現(xiàn),派氏嵴除了參與環(huán)狀閉合外,亦參與冠狀閉合(12例,占該閉合形態(tài)的13.48%),由此對(duì)Skolnick分類(lèi)提出新的可能性。有研究[6]顯示,正常人群腭咽閉合主要以冠狀閉合為主。本研究通過(guò)對(duì)268例患者進(jìn)行鼻咽內(nèi)鏡檢查發(fā)現(xiàn),所有患者的軟腭中份均可見(jiàn)“V”形切跡,證明腭帆提肌走向異常和吊帶完整性缺失,閉合形態(tài)以環(huán)狀閉合為主,占62.31%(167/268),冠狀閉合占33.21%(89/268),矢狀閉合僅占4.48%(12/268)。進(jìn)一步腭咽功能分類(lèi)觀察提示,在VPC、VPI和MVPI組中,環(huán)狀閉合比例均明顯高于冠狀閉合和矢狀閉合。國(guó)內(nèi)其他學(xué)者[7-8]也發(fā)現(xiàn),腭裂術(shù)后主要為環(huán)狀和半環(huán)狀閉合。黏膜下腭裂有不同的形態(tài)表現(xiàn):透明帶型、懸雍垂裂型、凹陷型、透明帶+懸雍垂裂型和腭瘺型[9],本研究發(fā)現(xiàn),各組中均以環(huán)狀閉合為主。由此可見(jiàn),以軟腭和咽側(cè)壁的協(xié)調(diào)收縮運(yùn)動(dòng)為主導(dǎo)的環(huán)狀閉合是黏膜下腭裂最常見(jiàn)的腭咽閉合模式。
3.3 腭咽口各部分的收縮運(yùn)動(dòng)狀態(tài)
為了更清晰地觀察、分析腭咽口各部分對(duì)腭咽閉合功能的貢獻(xiàn),本研究采用計(jì)分法對(duì)軟腭、咽側(cè)壁和咽后壁的運(yùn)動(dòng)進(jìn)行打分,結(jié)果顯示,在268例患者中,軟腭動(dòng)度達(dá)到3分的共191例,咽側(cè)壁動(dòng)度達(dá)到3分的共110例,說(shuō)明盡管存在硬腭骨板的缺損和腭帆提肌走向與附著的異常,黏膜下腭裂患者的軟腭和咽側(cè)壁仍具有良好的運(yùn)動(dòng)能力,二者協(xié)同收縮運(yùn)動(dòng)縮小咽腔。這證實(shí)了Lew in等[10]的觀點(diǎn),即黏膜下腭裂患者的腭咽肌收縮運(yùn)動(dòng)能力更強(qiáng)大。一般情況下,咽后壁動(dòng)度對(duì)腭咽閉合的貢獻(xiàn)相對(duì)較弱,但本研究觀察到88例患者的腭咽閉合有派氏嵴參與。
3.4 輔音構(gòu)音表現(xiàn)
腭裂患者最主要的語(yǔ)音障礙來(lái)自腭咽閉合不全造成的口腔壓力過(guò)低,繼而影響壓力輔音的構(gòu)音。輔音省略、弱化以及代償性構(gòu)音是腭裂患者最常見(jiàn)的音韻錯(cuò)誤[11]。此前尚不明確黏膜下腭裂患者是否具有同其他腭裂患者類(lèi)似的表現(xiàn)。本研究通過(guò)對(duì)353例患者的輔音評(píng)估發(fā)現(xiàn),在138例VPC患者中,88例(63.77%)構(gòu)音完全正常,語(yǔ)音清晰;14例(10.14%)存在代償性構(gòu)音;11例存在省略性錯(cuò)誤;13例存在替代性錯(cuò)誤;另外13例年齡小于4歲的患兒尚處于音韻學(xué)習(xí)發(fā)展中;2例具有2種以上的音韻錯(cuò)誤,沒(méi)有弱化性錯(cuò)誤。從理論上分析,VPC黏膜下腭裂患者應(yīng)當(dāng)擁有完全正常的構(gòu)音基礎(chǔ),但本組中有10.14%(14/138)患者具有代償性構(gòu)音行為,由此可見(jiàn)代償性構(gòu)音并非腭裂患者特有的語(yǔ)音障礙,更不能與腭咽閉合不全絕對(duì)關(guān)聯(lián)。
在VPI組176例患者中,輔音障礙的類(lèi)型更為復(fù)雜,這一現(xiàn)象不難理解,腭咽閉合不全則壓力性輔音順理成章地被省略、弱化或代償。輔音省略是該組比例最高的語(yǔ)音障礙表現(xiàn),占58.52%(103/176),具有2種以上錯(cuò)誤有31人,遠(yuǎn)遠(yuǎn)高于VPC組和MVPI組。有趣的是,即使在VPI組,仍有30例(17.05%)患者構(gòu)音完全正常。這與此前針對(duì)大年齡腭裂患者術(shù)前構(gòu)音的研究[12]結(jié)果相似,再次證明腭咽閉合完全并非正常構(gòu)音行為的必需條件。同時(shí)不應(yīng)忽略的是,隨著腭咽閉合程度的降低,發(fā)生2種以上構(gòu)音錯(cuò)誤的患者顯著增加。這說(shuō)明腭咽閉合雖不是影響輔音構(gòu)音的唯一條件,卻是重要影響因素,這也同之前的研究[13-14]結(jié)果一致。腭咽閉合與腭裂語(yǔ)音之間彼此復(fù)雜的影響對(duì)腭裂患者的語(yǔ)音評(píng)估與治療提供了參考,提示了腭裂患者語(yǔ)音康復(fù)的可能性。
MVPI組48.72%(19/39)患者構(gòu)音正常,主要障礙類(lèi)型為省略性錯(cuò)誤和代償性錯(cuò)誤,較少出現(xiàn)替代性錯(cuò)誤,沒(méi)有輔音弱化現(xiàn)象。針對(duì)MVPI的黏膜下腭裂患者,手術(shù)選擇和術(shù)式設(shè)計(jì)應(yīng)比VPI的患者更加慎重,需緊密結(jié)合患者的具體腭咽閉合情況和個(gè)體要求進(jìn)行設(shè)計(jì)。
黏膜下腭裂是一種特殊的腭裂類(lèi)型,畸形隱蔽,表現(xiàn)形態(tài)多樣,部分患者終身無(wú)癥狀。本研究發(fā)現(xiàn),僅有49.86%(176/353)的患者有確切的VPI,需借助手術(shù)治療,39.09%(138/353)患者的腭咽功能良好,不需要手術(shù)。更細(xì)致的亞組分析提示,合并唇裂的黏膜下腭裂患者有更高的VPC率;不同的腭部形態(tài)也表現(xiàn)出不同的腭咽閉合率。由此可見(jiàn),區(qū)分功能與形態(tài)的關(guān)系,確定腭咽功能,對(duì)黏膜下腭裂的診斷與手術(shù)治療非常必要。
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(本文編輯 吳愛(ài)華)
Velopharyngeal closure pattern and speech performance among submucous cleft palate patients
Yin Heng, Guo Chunli, Shi Bing, Li Yang, Li Jingtao. (State Key Laboratory of Oral Diseases, National Clinical Research Center for Oral Diseases, Dept. of Cleft Lip and Palate Surgery, West China Hospital of Stomatology, Sichuan University, Chengdu 610041, China)
ObjectiveTo characterize the velopharyngeal closure patterns and speech performance among submucous cleft palate patients.MethodsPatients with submucous cleft palate visiting the Department of Cleft Lip and Palate Surgery, West China Hospital of Stomatology, Sichuan University between 2008 and 2016 were reviewed. Outcomes of subjective speech evaluation including velopharyngeal function, consonant articulation, and objective nasopharyngeal endoscopy including the mobility of soft palate, pharyngeal walls were retrospectively analyzed.ResultsA total of 353 cases were retrieved in this study, among which 138 (39.09%) demonstrated velopharyngeal competence, 176 (49.86%) velopharyngeal incompetence, and 39 (11.05%) marginal velopharyngeal incompetence. A total of 268 cases were subjected to nasopharyngeal endoscopy examination, where 167 (62.31%) demonstrated circular closure pattern, 89 (33.21%) coronal pattern, and 12 (4.48%) sagittal pattern. Passavant’s ridge existed in 45.51% (76/167) patients with circular closure and 13.48% (12/89) patients with coronal closure. Among the 353 patients included in this study, 137 (38.81%) presented normal articulation, 124 (35.13%) consonant elimination, 51 (14.45%) compensatory articulation, 36 (10.20%) consonant weakening, 25 (7.08%) consonant replacement, and 36 (10.20%) multiple articulation errors.ConclusionCircular closure was the most prevalent velopharyngeal closure pattern among patients with submucous cleft palate, and high-pressure consonant deletion was the most common articulation abnormality. Articulation error occurred more frequently among patients with a low velopharyngeal closure rate.
submucous cleft palate; velopharyngeal closure pattern; cleft palate speech
R 782.2+2
A
10.7518/hxkq.2017.03.013
Supported by: National Natural Science Foundation of China (81500829). Correspondence: Li Jingtao, E-mail: lijingtao86 @163.com.
2017-01-26;
2017-04-08
國(guó)家自然科學(xué)基金(81500829)
尹恒,言語(yǔ)治療師,碩士,E-mail:phoebeyin@126.com
李精韜,主治醫(yī)師,博士,E-mail:lijingtao86@163.com