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    木村病一例

    2017-06-05 15:22:08李雪嬌
    實(shí)用皮膚病學(xué)雜志 2017年1期
    關(guān)鍵詞:嗜酸木村左耳

    李雪嬌,何 威,周 源,李 冉

    木村病一例

    A case of Kimura’s disease

    李雪嬌,何 威,周 源,李 冉

    木村病;耳后

    臨床資料

    圖1 木村病患者左耳后皮損

    圖2 木村病患者左耳后腫塊組織病理(HE染色)

    患者,男,33歲。因左耳后出現(xiàn)無(wú)痛性腫物3年,于2013年8月26日就診。3年前,患者左耳后出現(xiàn)一1 cm×2 cm大小的近膚色腫物,偶有輕微瘙癢感,無(wú)其他全身癥狀;腫物緩慢增大,曾于外院檢查(具體時(shí)間不詳),血清嗜酸粒細(xì)胞比例顯著升高至18.5%,左耳后包塊組織病理診斷為“嗜酸粒細(xì)胞增多性血管淋巴樣增生”,未治療。10年前,患者左耳后曾出現(xiàn)一個(gè)蠶豆大小的腫塊(自訴包塊前后兩次發(fā)生部位基本一致),質(zhì)地韌,境界不清,在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行手術(shù)完整切除,未行組織病理檢查。否認(rèn)家族中有類(lèi)似疾病者。體格檢查:心、肺及腹部系統(tǒng)查體未見(jiàn)異常,全身淺表淋巴結(jié)無(wú)增大。皮膚科情況:左耳后至耳垂下方可觸及一5 cm×3 cm ×1 cm大小的皮下隆起性腫物,表面皮膚呈淡褐色,可見(jiàn)長(zhǎng)約4 cm和3 cm的兩條陳舊性手術(shù)后瘢痕,腫物質(zhì)地中等,邊界不清,有浸潤(rùn)感,無(wú)觸痛(圖1)。實(shí)驗(yàn)室及輔助檢查:血清嗜酸粒細(xì)胞百分比15.8%(正常值0.5%~5%),嗜酸粒細(xì)胞絕對(duì)值1.25×109/L[(0.02~0.5)×109/L];免疫球蛋白:IgE 401 IU/ml(0~300 IU/ml);抗核抗體ANA(1:100,核粗顆粒型);補(bǔ)體、肝腎功能及尿常規(guī)均正常。骨髓細(xì)胞學(xué)檢查:骨髓大致正常,較多嗜酸粒細(xì)胞;骨髓組織活檢正常。頭顱磁共振示左側(cè)耳后及左側(cè)腮腺區(qū)異常信號(hào),左側(cè)頸部淋巴結(jié)增大。腫物局部超聲示左側(cè)腮腺可見(jiàn)低回聲區(qū),左側(cè)頸部淋巴結(jié)增大。左耳后皮膚腫物組織病理(切取組織標(biāo)本長(zhǎng)寬深約1.5 cm×0.5 cm×1.2 cm)檢查:真皮淺層血管周?chē)馨图?xì)胞浸潤(rùn),真皮中下部至皮下脂膜淺層更為明顯、可見(jiàn)團(tuán)片狀淋巴細(xì)胞浸潤(rùn),并可見(jiàn)較多嗜酸粒細(xì)胞(圖2a,2b),血管內(nèi)皮細(xì)胞呈扁平或低立方狀(圖2c)。最后診斷:木村病。治療:注射用甲潑尼龍琥珀酸鈉40 mg每日1次靜脈滴注、共12 d,昆明山海棠片4片每日3次口服,左耳后腫塊局部予以復(fù)方倍他米松注射液皮損內(nèi)注射1次,并給予護(hù)胃、補(bǔ)鉀、補(bǔ)鈣等對(duì)癥治療。出院時(shí)糖皮質(zhì)激素減量至醋酸潑尼松30 mg每日1次口服,服用2個(gè)月后減為20 mg每日1次,再次維持2個(gè)月后減為15 mg每日1次。2014年2月4日(治療時(shí)間約5個(gè)月)患者復(fù)診時(shí)醋酸潑尼松15 mg每日1次口服,其他藥物已停用?;颊呶丛V不適,左耳后腫塊已基本消退,復(fù)查血常規(guī)中嗜酸粒細(xì)胞比例及計(jì)數(shù)降至正常,血清免疫球蛋白IgE降低。此后患者失訪(fǎng)。

    討論

    木村病(Kimura's disease),是累及大涎腺、周?chē)馨徒Y(jié)和腎臟的慢性炎癥性疾病,好發(fā)于亞洲中青年男性。本病病因未明,多表現(xiàn)為頭頸部的無(wú)痛性皮下軟組織腫塊,亦有發(fā)生在腋窩、腹股溝或四肢等少見(jiàn)部位者,少數(shù)患者首發(fā)表現(xiàn)為腎臟病變,極罕數(shù)患者早期出現(xiàn)骨骼侵犯[1]。實(shí)驗(yàn)室檢查常以血嗜酸粒細(xì)胞及血清IgE顯著升高為特征,部分患者可伴有白細(xì)胞總數(shù)升高、尿蛋白陽(yáng)性,罕見(jiàn)ANA陽(yáng)性。骨髓細(xì)胞學(xué)檢查可伴有或不伴嗜酸粒細(xì)胞增多。組織病理檢查可見(jiàn)顯著的淋巴濾泡樣增生,可見(jiàn)大量的嗜酸粒細(xì)胞、淋巴細(xì)胞充斥于濾泡間區(qū),血管內(nèi)皮細(xì)胞成扁平或低立方狀,部分患者有嗜酸性微膿腫形成、血管壁呈玻璃樣變[1]。木村病目前尚無(wú)統(tǒng)一的治療方案,普遍認(rèn)為手術(shù)切除、系統(tǒng)用藥(糖皮質(zhì)激素或免疫抑制劑如環(huán)孢素)或局部皮損內(nèi)注射等有一定效果,但易復(fù)發(fā)[2,3]。

    筆者所報(bào)告的該例患者表現(xiàn)為頭面部復(fù)發(fā)性、無(wú)痛性腫塊,伴有淋巴結(jié)及腮腺受累,同時(shí)血常規(guī)及骨髓中嗜酸粒細(xì)胞增多、血清IgE升高和ANA低滴度陽(yáng)性等實(shí)驗(yàn)室檢查異常,其組織病理學(xué)表現(xiàn)雖無(wú)典型的淋巴濾泡結(jié)構(gòu),但在真皮中下部至脂膜淺層仍可見(jiàn)以淋巴細(xì)胞增生為主,伴有大量嗜酸粒細(xì)胞浸潤(rùn),周?chē)錾难軆?nèi)皮細(xì)胞呈扁平或低立方狀。經(jīng)糖皮質(zhì)激素治療也獲得了較好的治療反應(yīng),因此,木村病診斷成立。推測(cè)該例患者10年前左耳后曾發(fā)現(xiàn)并手術(shù)切除的腫塊可能也是本病早前所發(fā)生的皮損,只是因?yàn)樵诋?dāng)?shù)匚葱薪M織病理檢查而無(wú)法確診。

    在木村病的鑒別診斷中,須特別注意的是嗜酸粒細(xì)胞增多性血管淋巴樣增生(ALHE)。本例患者左耳后腫塊3年前在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行活檢,組織病理檢查也曾考慮ALHE。 兩種疾病過(guò)去被認(rèn)為是同一種疾病,但現(xiàn)在研究通常認(rèn)為二者在臨床上和組織病理學(xué)上是可以區(qū)分的、相互獨(dú)立的疾病。ALHE在臨床上好發(fā)于中年女性,常表現(xiàn)為頭皮(尤多見(jiàn)于枕部)或耳部的紅色丘疹或結(jié)節(jié),可單發(fā)或多發(fā),一般無(wú)全身癥狀,通常無(wú)血常規(guī)及骨髓嗜酸粒細(xì)胞增多,無(wú)血清IgE異常。其雖與木村病的組織病理變化具有一定相似性,但ALHE病變常只侵犯淺層皮膚,病變范圍小,一般不累及淋巴結(jié)或腮腺;而木村病浸潤(rùn)深度更深在、受累范圍更為廣泛,且多伴有血常規(guī)及骨髓嗜酸粒細(xì)胞增多、或可出現(xiàn)某些系統(tǒng)受累癥狀。另外,木村病因常表現(xiàn)為頭面部無(wú)痛性腫塊,臨床上應(yīng)注意與頭面部膚色腫塊的皮膚附屬器腫瘤和涎腺腫瘤等鑒別,活檢術(shù)后行組織病理檢查可助確診。

    木村病通常是良性病變,但大多數(shù)患者呈慢性過(guò)程。目前還沒(méi)有統(tǒng)一的治療方案,治療目標(biāo)應(yīng)盡可能保持美觀(guān)和功能,防止復(fù)發(fā)及留有后遺癥。

    [1] 莊萬(wàn)傳, 夏瑞祥, 李秀梅. 木村病文獻(xiàn)病例分析 [J]. 蚌埠醫(yī)學(xué)院學(xué)報(bào), 2014, 398(2):184-186.

    [2] Sato S, Kawashima H, Kuboshima S, et al. Combined treatment of steroids and cyclosporine in Kimura disease [J]. Pediateics, 2006, 118(3):921-923.

    [3] Sah P, Kamath A, Aramanadka C, et al. Kimura's disease- An unusual presentation involving subcutaneous tissue, parotid gland and lymph node [J]. J Oral Maxillofac Pathol, 2013, 17(3):455-459.

    R751

    B

    1674-1293(2017)01-0059-02

    2016-08-28

    2016-11-05)

    (本文編輯 祝賀)

    10.11786/sypfbxzz.1674-1293.20170119

    400037 重慶,第三軍醫(yī)大學(xué)第二附屬醫(yī)院(新橋醫(yī)院)皮膚風(fēng)濕免疫科(李雪嬌,何威,周源,李冉)

    李雪嬌,女,主治醫(yī)師,E-mail: 148448521@qq.com

    何威,E-mail: weiheskin@163.com

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