子宮外子宮內膜間質肉瘤的臨床特征和累及部位分析

李焱 孫麗芳 秦翔娟 張巖

子宮外子宮內膜間質肉瘤的臨床特征和累及部位分析

李焱 孫麗芳 秦翔娟 張巖

目的 探討子宮外子宮內膜間質肉瘤(ESS)的臨床特征和累及部位。方法 對ESS患者124例進行回顧性分析，根據出院診斷分為子宮外ESS組(n=54)和子宮起源ESS組(n=70)，對比子宮外ESS組和子宮起源ESS組臨床資料，分析子宮外ESS患者受累部位及比例，分析子宮外起源ESS患者與子宮內膜異位的關系。結果 子宮外ESS組異常陰道出血、痛經、并存內異癥發(fā)生率與子宮起源ESS組比較，差異有統(tǒng)計學意義(P<0.05)。子宮外ESS患者受累部位統(tǒng)計，卵巢為主要的受累部位，大網膜、腹膜、輸卵管、腸系膜、乙狀結腸、陰道均有一定的受累風險。子宮外ESS合并內異癥患者在年齡、月經狀態(tài)、盆腔包塊、術前CA125、組織學方面與不合并內異癥者比較，差異無統(tǒng)計學意義(P>0.05)。結論 子宮外ESS有一定的特征性臨床表現(xiàn)存在，但是其與子宮內膜異位癥的相關性還有待進一步的探討。

子宮外子宮內膜間質肉瘤；內膜異位癥；臨床特征

據新近國內外報道，子宮內膜間質肉瘤(Endometrial stromal sarcoma,ESS)在子宮腫瘤中的發(fā)生率不到1%，屬于臨床上罕見的惡性間質性腫瘤之一[1,2]。ESS的主要臨床表現(xiàn)有異常陰道出血、盆腔包塊、月經失調等，其臨床表現(xiàn)的特異性較差，易與其他婦科疾病相混淆[3-5]。我國國內對于ESS的臨床研究較少，國際醫(yī)學界對于ESS的研究也處于探索階段，對于ESS的起源、診斷、治療及和與其他疾病之間的關系，目前尚無定論[6-8]。當今醫(yī)學界對于ESS，主要存在兩種學說，一種認為ESS起源于子宮內，是通過子宮內膜異位癥轉移到子宮外，進而波及腹膜、盆腔等部位；另一種學說則認為宮外ESS可能直接起源于盆腔，直接轉移到相鄰的組織或器官[9-13]，我們將后者稱為子宮外ESS，即有ESS的發(fā)病灶，但是無子宮內受累的病例。筆者通過對比子宮外ESS和子宮起源的ESS，試圖找到子宮外ESS的鑒別診斷特點和容易累及的部位，報告如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 隨機抽取2011年9月至2015年9月北京積水潭醫(yī)院婦科ESS患者124例進行回顧性分析，根據出院診斷分為子宮外ESS組54例和子宮起源ESS組70例，平均年齡(46.66±4.89)歲。

1.2 納入與排除標準

1.2.1 納入標準：①年齡40～60歲的女性；②病理診斷結果為ESS的患者；③患者知情同意并且愿意簽署《知情同意書》者。

1.2.2 排除標準：合并嚴重的心腦血管疾病、風濕系統(tǒng)疾病、呼吸系統(tǒng)疾病、惡性腫瘤、血液系統(tǒng)病、泌尿系統(tǒng)疾病的患者。

1.3 觀察指標 對比子宮外ESS組和子宮起源ESS組患者的臨床資料，分析子宮外ESS患者受累部位及比例，分析宮外起源ESS患者與子宮內膜異位的關系。

2 結果

2.1 子宮外ESS組和子宮起源ESS組臨床資料比較 子宮外ESS組異常陰道出血人數(shù)明顯少于子宮起源ESS組，差異有統(tǒng)計學意義(P<0.05)；子宮外ESS組痛經人數(shù)明顯小于子宮起源ESS組，差異有統(tǒng)計學意義(P<0.01)；子宮外ESS組合并內異癥人數(shù)明顯大于子宮起源ESS組，差異有統(tǒng)計學意義(P<0.01)。而在年齡、孕產、絕經、盆腔包塊、術前CA125、組織學檢測等方面，2組患者比較差異無統(tǒng)計學意義(P>0.05)。見表1。

表1 子宮外ESS組和子宮起源ESS組臨床資料比較

注：LGESS：低惡度子宮內膜間質腫瘤；UES：未分化子宮內膜肉瘤

2.2 子宮外ESS患者受累部位及比例 子宮外ESS患者受累部位統(tǒng)計，卵巢為主要的受累部位，比例為98.15%，大網膜(31.48%)、腹膜(16.67%)、輸卵管(11.11%)、腸系膜(9.26%)、乙狀結腸(9.26%)、陰道(1.85%)均有一定的受累風險。見表2，圖1。

表2 子宮外ESS患者受累部位及比例 n=54,例(%)

2.3 子宮外ESS患者合并內異癥和不合并內異癥臨床資料比較 子宮外ESS患者合并子宮異位的比例較高，但是合并內異癥的患者和不合并內異癥的患者在年齡、月經狀態(tài)、盆腔包塊、術前CA125、組織學方面差異無統(tǒng)計學意義(P>0.05)。見表3。

圖1 子宮外ESS患者受累比例

3 討論

子宮外ESS屬于子宮內膜間質肉瘤中的一種，臨床上病例數(shù)較少，搜集較為困難，導致理論研究也缺乏臨床根據[14]。國內的文獻雖偶有報道，但都是以個案的形式給大家列舉出來[15]。筆者通過多年的臨床總結發(fā)現(xiàn)，子宮外ESS在臨床表現(xiàn)上還是有區(qū)別于子宮內起源ESS的特征，并且與內異癥的關系較為密切。內異癥為婦科常見病，一般為良性，但是它如果能夠誘發(fā)ESS，那么就應該在起病初期得到重視[16-19]，這也是本次研究的問題所在。

表3 子宮外ESS患者合并內異癥和不合并內異癥臨床資料比較

本次研究中，子宮外ESS和子宮起源ESS臨床資料比較，在異常陰道出血、痛經、并存內異癥的比例方面，2組患者比較差異有統(tǒng)計學意義(P<0.05)。子宮外ESS異常陰道出血人數(shù)、子宮外ESS痛經人數(shù)明顯小于子宮起源ESS，子宮外ESS合并內異癥人數(shù)明顯大于子宮起源ESS。而在年齡、孕產、絕經、盆腔包塊、術前CA125、組織學檢測等方面，2組患者比較差異無統(tǒng)計學意義(P>0.05)。通過上述研究結果，我們可以初步將ESS患者中無異常陰道出血、無痛經、合并內異癥作為子宮外ESS的可能特異性臨床特點進一步分析。如果上述假設為真，那么患者如果是無異常陰道出血、無痛經、合并內異癥ESS女性，則為子宮外ESS的幾率則會明顯升高，這為兩種疾病的鑒別提供了依據。為了進一步研究子宮外ESS的受累部位，我們對研究中54例子宮外ESS患者腫瘤的轉移部位及比例進行統(tǒng)計，發(fā)現(xiàn)卵巢為主要的受累部位，比例為98.15%，大網膜(31.48%)、腹膜(16.67%)、輸卵管(11.11%)、腸系膜(9.26%)、乙狀結腸(9.26%)、陰道(1.85%)均有一定的受累風險，這也增加了我們對于子宮外ESS的認識層次，對于該種罕見疾病有了新的了解。此外，由于之前我們發(fā)現(xiàn)子宮外ESS患者的內異癥發(fā)生率明顯高于子宮起源的ESS，因此我們進一步對于子宮外ESS患者的內異癥發(fā)生情況進行了分析和總結。子宮外ESS患者合并內異癥和不合并內異癥臨床資料比較，子宮外ESS患者子宮異位合并的比例較高，但是合并內異癥的患者和不合并內異癥的患者在年齡、月經狀態(tài)、盆腔包塊、術前CA125、組織學方面差異無統(tǒng)計學意義(P>0.05)，說明列入本次試驗的參數(shù)當中，年齡、月經狀態(tài)、盆腔包塊、術前CA125、組織學LGESS和UES并不是子宮外ESS發(fā)生的相關因素，雖然子宮外起源的54例患者中并發(fā)內異癥的患者高達21例，但是確與常見的臨床資料無關，還是與國外的研究結果存在一定的差異[20-23]。

綜上所述，子宮外ESS有一定的臨床特征，并且受累的器官也有差異，但是其與子宮內膜異位癥的相關性還有待進一步的探討。

1BacalbasaN,BalescuI.Atypicalparacavalrecurrenceofuterineendometrialstromalsarcoma:acasereport.AnticancerResearch,2015,35:3405-3410.

2 張國福,谷守欣,張鶴,等.磁共振彌散加權成像鑒別子宮肉瘤和其他子宮良性腫塊的價值.復旦學報(醫(yī)學版),2015,42:373-378.

3BaiH,YangJ,CaoD,etal.Ovaryanduterus-sparingproceduresforlow-gradeendometrialstromalsarcoma:aretrospectivestudyof153cases.Gynecologiconcology,2014,132:654-660.

4CelikH,KokcuA,YildizL.Endometrialstromalsarcomawithcoexistentendometrioidadenocarcinomainawomanwithpreviousbreastcancer:apreliminarycasereport.EuropeanJournalofGynaecologicalOncology,2013,34:493-495.

5 汪虹,徐久元.卵巢子宮內膜樣間質肉瘤的臨床病理學觀察.中國實用醫(yī)刊,2015,42:76-78.

6DundrP,FischerovaD,PovysilC,etal.Myxoidmixedlow-gradeendometrialstromalsarcomaandsmoothmuscletumoroftheuterus.Casereport.Ceskoslovenskapatologie,2012,48:103-106.

7KandaM,SonoyamaA,HiranoH,etal.Transitionoflow-gradetohigh-gradeendometrialstromalsarcoma:acasereport.EuropeanJournalofGynaecologicalOncology,2013,34:358-361.

8 楊靜,李美蓉,胡晶晶.子宮肉瘤治療新進展.中國臨床研究,2015,28:814-816.

9KashiyamaT,OdaK,KawanaK,etal.Low-gradeendometrialstromalsarcomadevelopinginapostmenopausalwomanundertoremifenetreatmentforbreastcancer.TheJournalofObstetricsandGynaecologyResearch,2013,39:424-429.

10 童龍霞,尹如鐵,謝丹,等.64例子宮內膜間質肉瘤臨床病理分析.四川大學學報(醫(yī)學版),2015,46:340-343.

11KhatibG,GuzelAB,GulecUK,etal.Clinicopathologicalfeaturesandprognosticfactorsoftheuterinesarcomas: 20yearsofexperienceatCukurovaUniversity.EuropeanJournalofGynaecologicalOncology,2014,35:646-654.

12 路春華,盛修貴.婦科腫瘤相關間充質干細胞研究進展.中華腫瘤防治雜志,2015,22: 989-992.

13OlivaE,EggerJF,YoungRH.Primaryendometrioidstromalsarcomaoftheovary:aclinicopathologicstudyof27caseswithmorphologicandbehavioralfeaturessimilartothoseofuterinelow-gradeendometrialstromalsarcoma.TheAmericanJournalofSurgicalPathology,2014,38:305-315.

14ShintakuM,HashimotoH.Mixedendometrialstromalandsmoothmuscletumor:reportofacasewithfocalanaplasiaandearlypostoperativelungmetastasis.PathologyInternational,2013,63:214-219.

15TokinagaA,FuruyaM,NiinoH,etal.Coloniclow-gradeendometrialstromalsarcomaandorthotopicendometrialstromaltumorwithlimitedinfiltrationsharingtheJAZF1-SUZ12genefusion.PathologyInternational,2014,64:178-182.

16 曹靜,呂志排,郝志偉,等.子宮內膜間質肉瘤32例臨床病理及免疫組化觀察.中國婦幼保健,2014,29: 4899-4902.

17Albores-SaavedraJ,Dorantes-HerediaR,Chable-MonteroF,etal.Endometrialstromalsarcomas:immunoprofilewithemphasisonHMB45reactivity.AmericanJournalofClinicalPathology,2014,141:850-855.

18 張國瑞,郎景和.子宮內膜異位癥肉瘤變的研究進展.中華婦產科雜志,2014,49: 233-235.

19AliRH,RouzbahmanM.Endometrialstromaltumoursrevisited:anupdatebasedonthe2014WHOclassification.JournalofClinicalPathology,2015,68:325-332.

20KruseAJ,CroceS,KruitwagenRF,etal.AggressivebehaviorandpoorprognosisofendometrialstromalsarcomaswithYWHAE-FAM22rearrangementindicatetheclinicalimportancetorecognizethissubset.Internationaljournalofgynecologicalcancer:officialjournaloftheInternationalGynecologicalCancerSociety,2014,24:1616-1622.

21 呂慧.低級別子宮內膜間質肉瘤伴平滑肌及性索樣分化一例.中華全科醫(yī)師雜志,2014,13:598-599.

22MurakamiA,HayashiT,TeraoY,etal.Cystic,nodularandcavitarymetastasestothelungsinapatientwithendometrialstromalsarcomaoftheuterus.Internalmedicine(Tokyo,Japan),2014,53:1001-1005.

23OlivaE.Cellularmesenchymaltumorsoftheuterus:areviewemphasizingrecentobservations.Internationaljournalofgynecologicalpathology:officialjournaloftheInternationalSocietyofGynecologicalPathologists,2014,33:374-384.

The clinical features and involved parts of extrauterine endometrial stromal sarcoma

LIYan,SUNLifang,QINXiangjuan,etal.

DepartmentofObstetricsandGynecology,JishuitanHospitalofBeijing,Beijing100096,China

Objective To explore the clinical features and involved parts of extrauterine endometrial stromal sarcoma (ESS).Methods The clinical data about 124 patients with endometrial ESS who were admitted and treated in Department of Gynaecology of Beijing Jishuitan Hospital were retrospectively analyzed. According to the discharged diagnosis, the patients were divided into extrauterine ESS group (n=54)anduterusoriginESSgroup(n=70).Theclinicaldatawerecomparedbetweentwogroups,andinvolvedpartsandproportionwereanalyzedinpatientswithendometrialESS,moreover,thecorrelationbetweenendometrialESSandendometriosiswasanalyzed.Results There were significant differences in abnormal vaginal bleeding, dysmenorrhea, incidence of coexist endometriosis between the two groups (P<0.05).IntheaspectofinvolvedpartsinpatientswithendometrialESS,ovarywasthemaininvolvedparts(98.15%),next,greateromentum(31.48%),peritoneum(16.67%),fallopiantubes(11.11%),mesentery(9.26%),sigmoidcolon(9.26%),vagina(1.85%).Howevertherewerenosignificantdifferencesinpatient’sage,menstrualstatus,pelvicmass,preoperativeCA125,histologicalfeaturesbetweenthepatientswithextrauterineESScomplicatedbyendometriosisandthepatientswithextrauterineESSwithoutendometriosis(P>0.05).Conclusion Extrauterine ESS exists special clinical characteristics and clinical manifestations, but its correlation with endometriosis still needs to be further investigated.

extrauterine endometrial stromal sarcoma; endometriosis; clinical features

10.3969/j.issn.1002-7386.2017.03.010 ·論著·

100096 北京積水潭醫(yī)院婦產科

R

A

1002-7386(2017)03-0361-04

2016-01-06)