原發(fā)性盆腔腹膜外腫瘤18例診治分析

鄧科 崔巍 汪聞夕 嚴(yán)志瑜 趙逸斌

原發(fā)性盆腔腹膜外腫瘤18例診治分析

鄧科 崔巍 汪聞夕 嚴(yán)志瑜 趙逸斌

原發(fā)性盆腔腹膜外腫瘤（primary pelvic extraperitoneal tumor，PPET）是指起源于腹膜外、大部分或全部位于盆腔內(nèi)的腫瘤，但盆腔內(nèi)臟器來源的腫瘤除外；其組織學(xué)類型復(fù)雜，臨床較為少見[1]。PPET早期臨床癥狀及體征較少，一旦出現(xiàn)臨床癥狀，多數(shù)已壓迫或侵犯鄰近組織器官。PPET往往深藏盆底，手術(shù)暴露較為困難，尤其骨盆窄小的男性患者，因此手術(shù)切除難度較大[2]。本文就本院收治的18例PPET患者臨床診治資料作一分析。

1 臨床資料

1.1 一般資料 收集本院2011年3月至2015年9月收治18例PPET患者的臨床資料（手術(shù)切除腫瘤19枚），其中男5例，女13例，年齡18～80（46.33±17.72）歲。按腫瘤與直腸、骶尾骨、子宮、精囊腺的位置關(guān)系進(jìn)行區(qū)分：直腸后方、尾骨前方區(qū)域2例；直腸后方、骶骨前方區(qū)域1例；直腸左后方、骶骨前方區(qū)域2例；直腸右后方、骶骨前方區(qū)域2例；直腸右側(cè)、骶骨前方區(qū)域1例；直腸左側(cè)、左盆壁之間區(qū)域2例；直腸前方、精囊腺上方區(qū)域1例；右側(cè)盆壁與膀胱、右恥骨之間區(qū)域1例；直腸左側(cè)、尾骨下方區(qū)域1例；直腸左前方、子宮左側(cè)區(qū)域1例；直腸右側(cè)、右精囊腺后方區(qū)域1例；直腸與肛管右側(cè)區(qū)域1例；左精囊腺外側(cè)后方區(qū)域及直腸左后方、骶骨前方區(qū)域1例；直腸與宮頸右側(cè)區(qū)域1例。

1.2 就診原因和臨床診斷 就診原因：無癥狀婦科檢查（包括超聲檢查）發(fā)現(xiàn)腫物5例，無意間檢查（超聲或CT檢查）發(fā)現(xiàn)腫物6例，自檢發(fā)現(xiàn)右臀部腫物1例，排便困難2例，腹痛、腹脹3例，會陰部墜脹感1例。直腸指診可及直腸受腫物外壓性改變13例，陰性5例。術(shù)前輔助檢查及術(shù)后病理診斷見表1。

1.3 手術(shù)情況 18例PPET患者經(jīng)腹入路手術(shù)8例（5例為腹腔鏡手術(shù)），其中1例患者腹腔鏡手術(shù)同時切除2枚腫塊，較大腫塊位于直腸左后方，較小腫塊位于左側(cè)精囊腺外側(cè)后方，2枚腫塊均為實(shí)性，質(zhì)地韌，術(shù)后病理診斷為神經(jīng)鞘瘤。腹腔鏡手術(shù)切除1例位于右側(cè)盆壁與膀胱、右恥骨之間區(qū)域的質(zhì)硬腫瘤，腫瘤與周圍組織致密粘連，使用血管夾逐一夾閉、離斷腫瘤周圍血管，注意保護(hù)右側(cè)輸尿管，腔鏡下完整切除并取出腫塊，術(shù)中出血約200ml，術(shù)后病理診斷為平滑肌腫瘤，伴黏液樣變，腫瘤大小8.5cm×8.0cm×5.5cm，瘤細(xì)胞較為豐富，細(xì)胞中度異型增生，局灶有壞死，核分裂易見，達(dá)20～30個/10HPF，考慮為平滑肌肉瘤。1例開腹手術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)腫塊與左側(cè)陰道壁致密粘連，予一并切除部分陰道壁后修補(bǔ)陰道。

經(jīng)骶尾入路10例（4例切除部分尾骨，1例切除部分臀大肌、部分第4骶骨及其以下骶尾骨），其中1例囊性占位大小10.7cm×7.0cm×6.2cm，腫塊大，張力高，顯露困難，先行切開減壓，吸出大量灰白色豆渣樣物，再完整切除囊壁，術(shù)后病理證實(shí)為表皮樣囊腫。1例脊索瘤侵犯右側(cè)臀大肌，術(shù)中切除部分第4骶骨及其以下骶尾骨，并沿腫瘤包膜小心剝離，切除受侵臀大肌至正常肌肉，注意避開右側(cè)坐骨神經(jīng)，完整切除腫塊并送術(shù)中冰凍，病理會診意見：間葉源性腫瘤，細(xì)胞較豐富，胞核肥碩，輕度異型，核分裂偶見，腫瘤組織侵犯骨骼肌，傾向軟組織低度惡性腫瘤。術(shù)后病理診斷為脊索瘤，低級別（低度惡性），腫瘤大小8.0cm×7.0cm×6.5cm，腫瘤侵犯骨骼肌，基底切緣陰性，免疫組化：CK（++），S-100（+），Vimentin（+），SMA（-），EMA（+），CAM5.2（+++），Ki67陽性細(xì)胞＜5%，CyclinD1（+）。1例位于直腸左側(cè)，尾骨下方的囊性占位，術(shù)后病理診斷：囊狀結(jié)構(gòu)，部分區(qū)內(nèi)襯復(fù)層鱗狀上皮組織，囊壁間質(zhì)內(nèi)可見脂肪組織、汗腺、神經(jīng)及平滑肌組織，考慮成熟囊性畸胎瘤。

表1 18例PPET患者臨床診斷

圖1 例6神經(jīng)鞘瘤患者M(jìn)RI檢查所示[a：腫瘤在T2加權(quán)像為稍長信號（白色短箭所示），腫瘤內(nèi)信號不均勻，腫瘤上緣平第2骶椎椎體水平（白色實(shí)線所示）；b：腫瘤在T2加權(quán)像為稍長信號（白色長箭所示），腫瘤內(nèi)信號不均勻，直腸（白色短箭所示）受壓向左側(cè)推移]

圖2 例18脊索瘤患者M(jìn)RI檢查所示[a：腫瘤在T2加權(quán)像為高信號，腫瘤內(nèi)信號不均勻，腫瘤與右側(cè)臀大肌分界不清（白色箭頭所示）；b：增強(qiáng)掃描示明顯混雜強(qiáng)化，腫瘤上緣平第5骶椎水平（白色實(shí)線所示）；c：術(shù)后18個月復(fù)查未見復(fù)發(fā)征象，可見第4骶椎以下骶尾骨缺失]

18例PPET患者中，1例腫瘤壓迫直腸致直腸受壓明顯向左側(cè)推移，見圖1b；另有2例腫塊與直腸壁致密粘連，上述3例患者術(shù)中完整切除腫塊后，行直腸充氣測漏試驗(yàn)均陰性，即均未發(fā)現(xiàn)直腸損傷。

1.4 術(shù)后恢復(fù)情況 18例PPET患者中，術(shù)中放置至少1根引流管17例，未放置1例；有4例患者出院時引流量仍＞15ml/d，予帶管出院。術(shù)后住院時間3～20（8.0± 4.1）d。均無術(shù)后切口感染、切開裂開等并發(fā)癥，例3平滑肌肉瘤患者，術(shù)后10d因盆底積液伴感染再次入院，在B超引導(dǎo)下行穿刺引流和抗感染治療后好轉(zhuǎn)出院。

1.5 隨訪結(jié)果 截止2016年2月，隨訪時間5～59（29.9±18.7）個月。隨訪期內(nèi)例3平滑肌肉瘤患者術(shù)后12個月死于腫瘤復(fù)發(fā)轉(zhuǎn)移，其余17例均無復(fù)發(fā)。

2 討論

PPET臨床上較為少見，文獻(xiàn)多以盆腔腹膜后腫瘤、骶尾部腫瘤或骶前腫瘤報道。由于盆腔腹膜與骶前、盆側(cè)壁、盆膈之間均有廣闊間隙，發(fā)生在這些間隙的原發(fā)性盆腔腹膜外腫瘤可位于腹膜后方、側(cè)方、下方甚至前方。PPET組織學(xué)來源多樣，主要來源于腹膜外間隙的疏松結(jié)締組織、脂肪、筋膜、神經(jīng)組織、淋巴組織、肌肉、血管、胚胎殘留組織，甚至皮膚、骨骼等；因而腫瘤類型較多，其中良性腫瘤以神經(jīng)鞘瘤、畸胎瘤和囊腫多見；惡性腫瘤以脂肪肉瘤、纖維組織肉瘤和平滑肌肉瘤居多[3]。由于腫瘤生長部位隱匿、診斷困難，本組有11例患者無癥狀檢查發(fā)現(xiàn)，且腫瘤較??；其余7例患者就診時伴有不同癥狀，腫瘤通常較大，甚至侵犯周圍組織或器官。隨著影像診斷技術(shù)的進(jìn)步，近年來對腫瘤生物學(xué)特征認(rèn)識明顯提高，PPET診治得到明顯發(fā)展，即使是病情復(fù)雜的患者，在經(jīng)驗(yàn)豐富的多學(xué)科協(xié)作醫(yī)療小組的精心診療下，也能取得滿意的效果。本組中例18脊索瘤患者的手術(shù)就是與脊柱外科醫(yī)師一同實(shí)施完成的；有些患者術(shù)中或許需要婦科、泌尿外科醫(yī)師會診來排除來源于子宮附件或泌尿生殖系統(tǒng)腫瘤的可能；而與輸尿管關(guān)系密切的腫瘤，術(shù)前可由泌尿外科醫(yī)師放置輸尿管支架管作為手術(shù)指引。

CT和MRI是術(shù)前主要檢查手段[4-6]，增強(qiáng)CT檢查能幫助了解腫瘤瘤體強(qiáng)化情況，判斷腫瘤囊實(shí)性，了解腫瘤與鄰近器官的關(guān)系；MRI檢查對軟組織有較高的分辨率，有助于腫瘤精確定位。此外，MRI檢查顯示矢狀位上腫瘤上緣與骶骨椎體的關(guān)系可直觀指導(dǎo)手術(shù)路徑的選擇與規(guī)劃：腫瘤上緣超過第3骶椎椎體，通常采用經(jīng)腹入路手術(shù)；腫瘤上緣在第3骶椎椎體以下，通常采用經(jīng)骶尾入路手術(shù)。若條件允許則直腸腔內(nèi)超聲（ERUS）亦可提供幫助；CT血管造影（CTA）或數(shù)字減影血管造影（DSA）有助于了解腫瘤與鄰近大血管的關(guān)系及瘤體血供情況，為術(shù)中相應(yīng)血管的處理提供指引，以減少術(shù)中血管副損傷和出血。本組有5例術(shù)前CT檢查提示神經(jīng)源性腫瘤，其中4例術(shù)后病理診斷證實(shí)為神經(jīng)鞘瘤。神經(jīng)鞘瘤的CT表現(xiàn)為邊界清楚的圓形或橢圓形腫塊，內(nèi)可見明顯的囊變區(qū)和鈣化灶，鈣化灶表現(xiàn)為細(xì)點(diǎn)狀和腫塊邊緣的線樣鈣化[7]。神經(jīng)鞘瘤雖在影像學(xué)上具有一些特征性表現(xiàn)，但最終需術(shù)后組織病理學(xué)來診斷明確[8]。目前對于術(shù)前是否常規(guī)行病理活檢仍有爭議。Guadagnolo等[9]認(rèn)為對于直徑＞5cm的軟組織腫瘤應(yīng)常規(guī)行術(shù)前中心穿刺活檢，以有效避免不必要的多次手術(shù)。雖然穿刺活檢病理診斷準(zhǔn)確性仍有待提高，但對于初診懷疑惡性腫瘤且腫塊巨大、無法切除或估計切除困難者，可能有所幫助[9-10]，術(shù)前超聲或CT引導(dǎo)下穿刺病理活檢可作為指導(dǎo)術(shù)前放化療的依據(jù)。對于準(zhǔn)備施行術(shù)前新輔助治療的成人軟組織肉瘤患者，術(shù)前病理活檢尤其是中心穿刺活檢是簡單方便的診斷手段[11]。有些腫瘤如Ewing肉瘤、胃腸道間質(zhì)瘤等患者，接受術(shù)前新輔助治療后，腫瘤明顯縮小并能夠得到成功切除。對于惡性腫瘤，應(yīng)當(dāng)明確穿刺部位，并行整體切除術(shù)。有學(xué)者認(rèn)為對于懷疑腹膜后神經(jīng)鞘瘤患者，應(yīng)常規(guī)行穿刺病理活檢以明確診斷，尤其對于無癥狀、擬定期行影像學(xué)檢查動態(tài)評估的患者，以免漏診惡性病變[12]。筆者認(rèn)為對于單純的囊性腫瘤沒有必要行術(shù)前病理學(xué)檢查，即使實(shí)性腫瘤也無需常規(guī)行穿刺活檢，特別是術(shù)前估計可以完整切除的腫瘤。

經(jīng)腹入路手術(shù)適用于腫瘤超過第3骶椎椎體水平的患者，手術(shù)方式包括傳統(tǒng)的開腹手術(shù)、腹腔鏡手術(shù)。本組8例患者采取經(jīng)腹入路手術(shù)，其中5例為腹腔鏡手術(shù)，3例為傳統(tǒng)開腹手術(shù)（2例正當(dāng)腔鏡直腸手術(shù)早期開展階段，經(jīng)驗(yàn)欠缺，鏡下操作欠嫻熟，故選擇傳統(tǒng)開腹手術(shù)；1例腫瘤最大徑＞8cm且術(shù)前B超引導(dǎo)下穿刺活檢病理提示為平滑肌源性病變，平滑肌肉瘤不能排除，故選擇開腹手術(shù)）。5例腹腔鏡手術(shù)患者中有1例腫瘤最大徑＞8cm，術(shù)前影像學(xué)診斷提示腫瘤包膜完整、邊界清且無局部侵犯，當(dāng)時腹腔鏡直腸手術(shù)已較為成熟，故選擇腹腔鏡手術(shù)切除腫瘤。因此，筆者認(rèn)為腫瘤超過第3骶椎椎體水平者，且腫瘤包膜完整、邊界清、大小適中（一般最大徑≤8cm）、無局部侵犯，手術(shù)醫(yī)師具有豐富的腹腔鏡直腸手術(shù)經(jīng)驗(yàn)和嫻熟的手術(shù)技巧，應(yīng)首選腹腔鏡手術(shù)，其具有切口小、不影響美觀、術(shù)后疼痛輕、恢復(fù)快等優(yōu)點(diǎn)[13]，特別是腹腔鏡的術(shù)野放大作用有助于手術(shù)醫(yī)師辨別盆腔自主神經(jīng)等細(xì)微結(jié)構(gòu)，提高手術(shù)的精準(zhǔn)操作性，在保證腫瘤根治切除的同時最大限度保留器官功能，減少對術(shù)后生活質(zhì)量的影響。經(jīng)骶尾入路適用于腫瘤位于第3骶椎椎體水平以下者，尤其是鄰近會陰、肛周部位的腫瘤。腹骶聯(lián)合入路適用于瘤體巨大、單一徑路無法充分顯露并完整切除者。對于腫瘤巨大者亦可考慮術(shù)前新輔助治療如介入栓塞治療[14]，使瘤體縮小后再行手術(shù)。術(shù)中為防止損傷直腸，可將手指插入直腸內(nèi)引導(dǎo)，若懷疑術(shù)中直腸損傷可行充氣測漏試驗(yàn)排除，若確有破損應(yīng)及時修補(bǔ)后放置肛管減壓；對于破損較大、修補(bǔ)后不滿意者或已行部分直腸切除吻合者，必要時可行末端回腸保護(hù)性造口轉(zhuǎn)流糞便。術(shù)中為防止損傷輸尿管，術(shù)前可由泌尿外科醫(yī)師預(yù)先留置輸尿管支架管來引導(dǎo)指示輸尿管所在，若懷疑術(shù)中輸尿管損傷可經(jīng)輸尿管支架管注入亞甲藍(lán)注射液排除，若確有損傷應(yīng)及時請泌尿外科醫(yī)師處理。術(shù)中應(yīng)注意遵循無菌、無瘤、整塊切除原則，除非考慮為良性腫瘤、腫塊巨大、整塊切除后取出困難，否則不應(yīng)分塊切除；術(shù)中若囊性腫瘤破潰、內(nèi)容物漏出且污染術(shù)野，應(yīng)第一時間吸除，以降低術(shù)后復(fù)發(fā)風(fēng)險，且在關(guān)閉創(chuàng)口前予稀釋的聚維酮碘溶液沖洗，以降低術(shù)后感染風(fēng)險。

PPET腫瘤類型較多，不同腫瘤的預(yù)后亦不同。從術(shù)中情況、術(shù)后常規(guī)病理檢查結(jié)果以及患者年齡、身體狀況等綜合考慮，本組18例患者術(shù)后均未行放化療輔助治療。本組患者神經(jīng)鞘瘤占原發(fā)性盆腔腹膜外腫瘤的22%，可見神經(jīng)鞘瘤是該部位好發(fā)腫瘤，且多數(shù)為良性，預(yù)后良好[15]。脊索瘤是具有良性組織病理學(xué)特征且同時具有潛在侵襲性、遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移生物學(xué)行為的一類腫瘤，完全根治性切除術(shù)仍是治療首選，且對患者獲得長期生存有決定性作用[16]，若不考慮手術(shù)切除質(zhì)量，通常建議術(shù)后補(bǔ)充放療[17]。孫才興等[18]認(rèn)為骶尾部脊索瘤患者術(shù)后放療對控制局部復(fù)發(fā)具有一定作用。本組中例18脊索瘤雖侵犯臀大肌，但術(shù)中完整切除腫瘤包括第4骶椎椎體以下骶尾骨及受侵的肌肉組織，保證基底切緣陰性，結(jié)合術(shù)后常規(guī)病理診斷：低度惡性，故術(shù)后未進(jìn)一步放療；隨訪至今，未見復(fù)發(fā)及遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移。本組中例3老年女性平滑肌肉瘤患者預(yù)后最差，依據(jù)法國聯(lián)邦國家癌癥中心（FNCLCC）分級系統(tǒng)計算該患者病理組織學(xué)分級為3級（總分6分），因該患者80歲高齡，術(shù)后遵照患方意愿未行輔助治療，術(shù)后12個月死于復(fù)發(fā)轉(zhuǎn)移。相關(guān)研究認(rèn)為性別、FNCLCC分級和失血量是影響原發(fā)性腹膜后平滑肌肉瘤局部復(fù)發(fā)的獨(dú)立危險因素[19]；FNCLCC分級可預(yù)測疾病特異生存情況[20]。此外，病理組織學(xué)分級是預(yù)測術(shù)后局部復(fù)發(fā)的重要因素[21]，對軟組織肉瘤來說是最重要的預(yù)后因素。有研究表明病理組織學(xué)分級為3級的肉瘤患者術(shù)后具有較高的遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移發(fā)生率，術(shù)后應(yīng)給予輔助化療[22]。一項(xiàng)關(guān)于1 240例無遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移軟組織肉瘤患者研究顯示，病理組織學(xué)分級為3級的患者，其5年無轉(zhuǎn)移生存率僅為43%[23]。年齡＞50歲是＞5cm（T2期）的軟組織肉瘤局部復(fù)發(fā)的獨(dú)立危險因素[24]。Han等[25]研究認(rèn)為只有獲得足夠的手術(shù)切緣，才能有效降低局部復(fù)發(fā)率，改善盆腔軟組織肉瘤的預(yù)后；且該研究顯示術(shù)后局部感染是最常見的并發(fā)癥，盆腔軟組織肉瘤5年總生存率為40%。

綜上所述，PPET手術(shù)治療前應(yīng)遵循手術(shù)路徑選擇的基本原則，并結(jié)合腫瘤大小、良惡性和術(shù)者腹腔鏡手術(shù)經(jīng)驗(yàn)來規(guī)劃最適合的手術(shù)方式和手術(shù)徑路，術(shù)中應(yīng)遵循無瘤原則和整塊切除原則，注意保護(hù)手術(shù)區(qū)域的重要神經(jīng)血管組織及器官，盡量避免副損傷，最大限度降低手術(shù)可能導(dǎo)致的患者失能。

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2016-05-07）

（本文編輯：陳丹）

315040寧波市醫(yī)療中心李惠利醫(yī)院結(jié)直腸肛腸外科

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