外傷性頭皮動(dòng)靜脈瘺1例報(bào)告和國內(nèi)病例分析

陳 謙

外傷性頭皮動(dòng)靜脈瘺作為一種極為罕見的疾病，在我國此前僅報(bào)告11例，加上本例共12例。本文對(duì)這12例病例的性別年齡、外傷類型、起病時(shí)間和癥狀表現(xiàn)、部位和大小、術(shù)前檢查和腦血管造影、治療預(yù)后和病理檢查等臨床特征做了詳細(xì)分析。

臨床資料

男性，33歲，左顳銳器傷清創(chuàng)縫合后發(fā)現(xiàn)搏動(dòng)性包塊2年，漸聞左耳前雜音。查體左耳前裂傷瘢痕4.0cm，瘢痕下搏動(dòng)性包塊3.0cm×3.0cm，頭皮無條索狀血管突起表現(xiàn)，聽診可聞及吹風(fēng)樣雜音。多普勒檢查和頭部CT平掃示頭皮腫物。術(shù)前化驗(yàn)檢查未見明顯異常。行全腦血管造影術(shù)，動(dòng)靜脈瘺主要由顳淺動(dòng)脈供血，多個(gè)瘺口，畸形血管團(tuán)形成包塊，伴靜脈湖形成，和頸內(nèi)動(dòng)脈系統(tǒng)無交通，引流靜脈增粗迂曲，匯入頸外靜脈(圖1、2)。術(shù)中行彈簧圈、真絲線段、Onyx膠栓塞，仍有部分瘺口殘留(圖3)，為防復(fù)發(fā)行手術(shù)切除。局麻后沿原手術(shù)瘢痕切開頭皮，分離出進(jìn)入血管團(tuán)的5支動(dòng)脈(圖4)，分別掛線、結(jié)扎和切斷。沿顳肌筋膜分離已經(jīng)縮小的血管團(tuán)(圖5)，直至引流靜脈匯入頸外靜脈的根部徹底切除。片狀組織4cm×1.5cm×0.8cm送病理，剖開血管團(tuán)塊，可見栓塞材料和部分血栓形成(圖6)。顯微鏡下閱片符合外傷性動(dòng)靜脈瘺改變(圖7～9)。手術(shù)后患者左耳前雜音完全消失，8d拆線出院，隨訪至今12個(gè)月無復(fù)發(fā)。

圖1 左側(cè)頸外動(dòng)脈造影，側(cè)位像，可見畸形血管團(tuán)，動(dòng)靜脈瘺形成，盜血明顯，正常頸外動(dòng)脈瘺口遠(yuǎn)端分支未見明顯顯影

圖2 左側(cè)頸外動(dòng)脈造影，正位像，可見引流靜脈粗大，匯入頸外靜脈系統(tǒng)

圖3 栓塞治療后造影證實(shí)左顳淺動(dòng)脈栓塞滿意，靜脈湖僅于動(dòng)脈晚期顯影，但仍有部分瘺口殘留，頸外動(dòng)脈分支顯影較前好轉(zhuǎn)

圖4 小心剝離畸形動(dòng)靜脈團(tuán)，可見5支主要的進(jìn)入血管團(tuán)的動(dòng)脈，分別掛線標(biāo)記

圖5 分別依次雙線結(jié)扎電凝后切斷供血?jiǎng)用}，小心剝離至顳肌腱膜層，完整分離畸形血管團(tuán)

圖6 標(biāo)本剖面可見栓塞材料和部分血栓形成

圖7 血管分叉伴擴(kuò)張充血(HE染色10×40光鏡)

圖8 聚集的靜脈血管大小不同、數(shù)目增多，血管腔內(nèi)炎性細(xì)胞滲出，管腔外及間質(zhì)大量嗜中性粒細(xì)胞浸潤(HE染色10×40光鏡)

圖9 動(dòng)脈管壁增厚，管腔明顯狹窄，血管中膜平滑肌及纖維組織增生(HE染色10×40光鏡)

國內(nèi)病例分析

有明確外傷史所致的頭皮動(dòng)靜脈瘺形成至今中文文獻(xiàn)共報(bào)道11例［1－7］，其中2例只提供了治療方法和預(yù)后［2］，資料欠完善。這9例明確診斷的頭皮動(dòng)靜脈瘺和本例共計(jì)10例，現(xiàn)分析如下。

1 性別和年齡 報(bào)告患者男性8例，女性2例，男性明顯多于女性;年齡18～44歲，平均32.1歲。這可能和青年男性患者外傷的發(fā)生率較高的流行病學(xué)特點(diǎn)有關(guān)。

2 外傷類型 報(bào)告病例全部外傷史明確，其中可見動(dòng)靜脈畸形包塊周圍陳舊裂傷瘢痕的明確銳器傷患者5例，占50%，余為鈍器傷。盡管外傷后頭皮動(dòng)靜脈瘺的發(fā)生是否由銳器切割所致的動(dòng)脈和靜脈同時(shí)損傷并形成交通所致仍然存在爭議，頭皮動(dòng)靜脈直接短路連接狀態(tài)的形成可能和復(fù)雜的外傷機(jī)制有關(guān)。也有可能是外傷成為了動(dòng)靜脈開通形成瘺道的誘發(fā)因素，也許是原本存在的先天性頭皮動(dòng)靜脈瘺在外傷的作用下病情加重而表現(xiàn)出來。總之，陳舊手術(shù)瘢痕附近的頭皮動(dòng)靜脈瘺清晰的表現(xiàn)出了外傷和動(dòng)靜脈瘺形成的可能關(guān)系，對(duì)于明確外傷性的診斷具有重要意義。

3 起病時(shí)間和癥狀表現(xiàn) 大多數(shù)報(bào)告病例在外傷后逐漸出現(xiàn)癥狀，19d～5年不等。癥狀表現(xiàn)為漸進(jìn)性無痛包塊，呈搏動(dòng)性，大部分患者以頭皮腫物就診，位于顳部的都可聞及吹風(fēng)樣雜音，可能與距離耳部較近有關(guān)。

4 部位和大小 報(bào)告病例中位于左顳部6例，枕部3例，頂部1例。絕大多數(shù)患者發(fā)生于顳部，特別是左顳部，是否和左顳淺動(dòng)靜脈的特有解剖結(jié)構(gòu)有關(guān)，其機(jī)制有待進(jìn)一步研究。大小平均4cm左右，呈包塊狀，表皮均無破潰。半數(shù)患者在包塊附近可見外傷愈合瘢痕。僅有1例［3］可見頭皮廣泛迂曲條索狀血管隆起，搏動(dòng)感強(qiáng)。頭皮廣泛的條索狀隆起癥狀多見于自發(fā)性頭皮動(dòng)靜脈瘺，外傷性多呈頭皮局限腫物表現(xiàn)。

5 術(shù)前檢查和腦血管造影 半數(shù)患者術(shù)前行淺表B超、頭部CT和頭部MRI檢查，均除外顱內(nèi)病情，最終診斷依靠腦血管造影檢查，80%的報(bào)告病例術(shù)前行全腦血管造影術(shù)，顱內(nèi)血管均未見明顯異常，除外了硬腦膜動(dòng)靜脈瘺的可能。行腦血管造影檢查的病例均明確了頭皮動(dòng)靜脈瘺的診斷，頸外動(dòng)脈供血和靜脈相交通的情況清晰顯示，同時(shí)可見瘺口數(shù)量和部位，多個(gè)瘺口的占50%(5/10)，1個(gè)瘺口的占50%(5/10)。

6 治療和預(yù)后 在腦血管造影檢查中2例瘺口單一的患者采取了單純介入栓塞，輔助壓迫頸動(dòng)脈，1例多個(gè)瘺口患者介入栓塞后手術(shù)切除，余單純手術(shù)切除。痊愈率100%，隨訪時(shí)間5d～8年，均無復(fù)發(fā)。僅有1例［5］術(shù)后復(fù)查腦血管造影證實(shí)療效。

7 病理檢查 半數(shù)患者送病理檢查明確診斷，隨著病例報(bào)告的時(shí)間推移，病理檢查的例數(shù)逐漸增多，說明醫(yī)生對(duì)病理的重視程度在提高，從開始的病理報(bào)告頭皮蔓狀血管瘤，到提供更多的動(dòng)靜脈畸形證據(jù)，甚至免疫組化檢查，病理檢查的重要性和對(duì)外傷機(jī)制的動(dòng)靜脈瘺形成的研究也在漸漸展開。

討 論

外傷性頭皮動(dòng)靜脈瘺的研究多從兩個(gè)角度，一是作為頭皮動(dòng)靜脈畸形的一種類型，還包括先天性、特發(fā)性和醫(yī)源性頭皮動(dòng)靜脈畸形。頭皮自發(fā)性動(dòng)靜脈瘺，即動(dòng)靜脈畸形是一種較少見的動(dòng)靜脈畸形，胚胎早期腦血管的形成分5期，第3期分層期決定血管畸形位于頭皮、硬腦膜或是腦。由于顱骨內(nèi)病變對(duì)患者的生命和神經(jīng)功能缺失的影響較大，硬腦膜和腦的動(dòng)靜脈畸形已經(jīng)被廣泛研究。由于相同的胚胎組織來源，頭皮動(dòng)靜脈畸形作為表淺的血管畸形性疾病，其診斷治療和研究更具有直觀的可操作性。另一種是從外傷的角度，外傷性頭皮動(dòng)靜脈瘺作為顱腦損傷的一種并發(fā)癥，和其他部位的外傷所致的動(dòng)靜脈瘺相比有其自身的特點(diǎn)。由于明確的外傷性頭皮動(dòng)靜脈瘺非常罕見，我國至今共報(bào)告11例，還有2例不是以病例報(bào)告的形式報(bào)道，患者的資料和檢查治療的具體情況不詳細(xì)，加上筆者的報(bào)告，至今報(bào)告10例較明確的外傷性頭皮動(dòng)靜脈瘺。因此不管從上述哪種研究角度出發(fā)，對(duì)該病的研究都是不完善的，而該病作為顱內(nèi)動(dòng)靜脈畸形的外在模型，外傷是形成動(dòng)靜脈瘺的唯一原因還是使原本潛在的動(dòng)靜脈畸形表現(xiàn)出來，這些都有待進(jìn)一步研究。

通過對(duì)我國病例的研究，可見外傷史明確、僅在外傷局部形成的頭皮動(dòng)靜脈瘺罕見報(bào)道［1－7］，均以頭皮腫物就診，外傷至就診的時(shí)間長短不等，與動(dòng)靜脈瘺的形成時(shí)間和瘺口逐漸開放時(shí)間可能有關(guān)。多見于左顳部［1－3，5－6］，可能與顳淺動(dòng)脈在頭皮上走形較長、比較表淺且和靜脈伴行，易于受傷有關(guān)，也可見于雙側(cè)枕部［4，7］和頂部［7］。超聲多普勒可初步診斷并與外傷性顳淺動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤相鑒別［8］，確定診斷依靠血管造影檢查。血管造影可除外顱內(nèi)病變并顯示供血?jiǎng)用}和引流靜脈，如果瘺口清晰且單發(fā)，可術(shù)中選擇介入栓塞治療［1］。如果瘺口數(shù)量較多，單純介入栓塞治療很難達(dá)到滿意的療效，本例患者采用了彈簧圈、真絲線段、Onyx膠等栓塞方法仍有部分瘺口殘留，且短期內(nèi)易復(fù)發(fā)，但可起到緩解癥狀，為手術(shù)切除創(chuàng)造條件的作用。由于頭皮血運(yùn)豐富且外傷形成動(dòng)靜脈瘺的機(jī)制復(fù)雜多變，不除外先天性動(dòng)靜脈畸形外傷后加重的可能［9］。局麻下的手術(shù)切除治療取得了很好的療效，發(fā)跡外的切口設(shè)計(jì)最好沿原外傷瘢痕開皮，術(shù)中要注意畸形血管團(tuán)分支的仔細(xì)剝離、掛線結(jié)扎，先處理供血?jiǎng)用}，后處理引流靜脈，完整切除，杜絕復(fù)發(fā)。術(shù)后最好再次行血管造影證實(shí)療效，但治愈后患者很難配合檢查，僅有1例術(shù)后復(fù)查造影。隨訪最長5年，本例隨訪至今12個(gè)月無復(fù)發(fā)。

由于該病通過腦血管造影可以診斷明確，因此對(duì)病理檢查的重視和研究較少，筆者注意到本例患者病理除可見動(dòng)脈管壁明顯增厚，血管中膜平滑肌及纖維組織增生，靜脈血管大小不同、數(shù)目增多、血管分叉伴擴(kuò)張充血外，還可見明顯的畸形動(dòng)靜脈血管腔內(nèi)炎性細(xì)胞滲出，管腔外及間質(zhì)大量嗜中性粒細(xì)胞浸潤，這符合外傷性動(dòng)靜脈瘺診斷特點(diǎn)，在既往病例的報(bào)告中未見提及。

外傷性頭皮動(dòng)靜脈瘺的診斷要求外傷史明確，可為鈍器傷或銳器傷，幾乎都是以頭皮腫物就診，半數(shù)患者可見陳舊外傷愈合瘢痕。左顳部最多見，伴有左耳可聞的吹風(fēng)樣雜音。外傷后至就診的時(shí)間長短不等，搏動(dòng)性包塊和雜音癥狀進(jìn)行性加重。診斷依靠血管造影，局麻下的手術(shù)切除療效滿意。這種極為罕見的外傷性疾病的發(fā)病機(jī)制、起病過程、病理檢查和研究價(jià)值仍有待進(jìn)一步研究。

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