劉杭飛
(浙江大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬口腔醫(yī)院· 浙江大學(xué)口腔醫(yī)學(xué)院·浙江省口腔疾病臨床醫(yī)學(xué)研究中心·浙江省口腔生物醫(yī)學(xué)研究重點實驗室·浙江大學(xué)癌癥研究院·口腔生物材料與器械浙江省工程研究中心,浙江 杭州 310006)
Stafne 骨腔(Stafne Bone Cavity,SBC)是一種罕見的病變,由Stafne 于1942 年首次提出,也因此得名[1]。他在文中報告了35 例無癥狀的,可被透射的位于下頜角附近的骨腔病變,并且隨訪了5 ~11 年的變化。人們也因此開始認識到這種罕見的病變。
SBC 又被稱為Stafne 骨缺損、靜止性骨腔、潛伏性骨囊腫、下頜骨舌側(cè)骨皮質(zhì)缺損等[2]。Aps 等[3]最近提議將SBC 命名為“良性下頜凹”,因為該凹陷處可能包括唾液腺組織,以及淋巴組織、肌肉、脂肪、血管或空氣[4]。SBC 通常是無癥狀的,大多數(shù)情況下它都是在下頜骨的常規(guī)放射檢查中被偶然發(fā)現(xiàn)[5-6]。由于罕見,容易被醫(yī)生誤診為囊腫或腫瘤,因此本文通過對SBC 國內(nèi)外研究作一綜述,以幫助醫(yī)生了解并認識這一罕見病。
不同的文獻報道了SBC 不同的患病率,但大多數(shù)研究報道的范圍都較低。Assaf 等[5]在研究了14 005 例全景片后,認為偶然發(fā)現(xiàn)SBC 的概率約為0·08%~0·7%;Chaweeborisuit 等[6]也在分析355 890 例個體后得出SBC 發(fā)病率在0·10%~0·48%。但是在多項尸體或頭骨考古研究中[7-8],SBC 往往更為常見,患病率可高達1·3%~6·06%。這可能是由于SBC 無癥狀,文獻報道中所涉及的結(jié)論往往都是從影像表現(xiàn)得出,實際中還會存在部分SBC 患者沒有就診攝片,所以實際患病率可能比我們得到的數(shù)據(jù)要高。
在文獻報道中的病例有各種各樣的年齡范圍,但大多數(shù)病例都在40 ~60 歲之間,且在種族上并未表現(xiàn)出特殊的發(fā)病率。而在性別上,SBC 更好發(fā)于男性群體,發(fā)生率約為女性的4 倍[5-6]。
雖然SBC 的患病率已被廣泛研究,但其發(fā)病機制目前還沒有明確,人們提出了幾種不同的理論假說來嘗試解釋這一罕見病的發(fā)生。
部分學(xué)者認為這是一種先天性的疾病,是由于下頜骨發(fā)育過程中Meckel 軟骨不完全鈣化造成[9],但是在全世界有不計其數(shù)的青少年接受了正畸治療,并且拍攝了全景片以及CBCT 等,卻并未發(fā)現(xiàn)SBC 在青少年中好發(fā)的證據(jù),而且根據(jù)發(fā)病率的研究,SBC 往往在40 ~60歲中老年男性中發(fā)現(xiàn),先天性疾病的假說并不能解釋這一現(xiàn)象的出現(xiàn)。
另一種觀點認為SBC 是由于血管病變或脂肪瘤引起的[10],有趣的是退行性血管病變也是一般發(fā)生于中老年男性群體,這兩者的關(guān)系在一定程度上是符合邏輯的。
而文獻中最被廣泛接受的假說是腺體假說[11]。根據(jù)這一理論,SBC 病變起源于下頜骨舌面受到肥厚的唾液腺體的壓迫,導(dǎo)致舌側(cè)骨皮質(zhì)吸收,形成下頜骨舌側(cè)的凹陷缺損[4]。腔內(nèi)伴有炎癥的涎腺組織的多種組織病理學(xué)報告為這一假說提供了證據(jù)[12]。當(dāng)這些骨缺損發(fā)生在下頜骨后牙區(qū)時,通常與下頜下腺相關(guān),出現(xiàn)在前牙根尖周區(qū)域附近時,與舌下腺相關(guān)[13]。當(dāng)文獻中報道SBC時,它們通常指的是發(fā)生在下頜骨后牙區(qū)的SBC 病變,發(fā)生在前牙區(qū)的SBC 病變很少被報道。
SBC 好發(fā)于40 ~60 歲的中老年男性群體,男性發(fā)病率約為女性4 倍,一般無癥狀,偶爾可能會有輕微疼痛或腫脹。通常是由于常規(guī)檢查拍片后被發(fā)現(xiàn),且常常位于單側(cè)下頜骨后牙區(qū)舌側(cè),偶爾可雙側(cè)發(fā)生,很少會發(fā)生在下頜第一磨牙的前方,并且很少會引起頜骨膨隆[6]。
雖然SBC 通常為無癥狀,但是偶爾還是會有報道伴隨罕見臨床癥狀的出現(xiàn)。例如Friedrich 等[12]報道了1 例SBC 阻斷了神經(jīng)管壁;Schneider 等[7]報道了SBC 導(dǎo)致神經(jīng)管移位;Mahdi 等[14]報道并收集了數(shù)例SBC 導(dǎo)致鄰牙牙根吸收或牙齒移位的病例。雖然SBC 罕見,但是報道稱其有增多趨勢[15]。
Ariji 等[5]于1993 年根據(jù)計算機斷層掃描確定的腔體大小對SBC 進行了分類。根據(jù)腔體大小分為3 類:Ⅰ型僅局限于舌側(cè)及下頜骨髓腔,不接觸下頜骨頰側(cè)皮質(zhì)骨;Ⅱ型接觸下頜骨頰側(cè)骨皮質(zhì);Ⅲ型達到下頜骨頰側(cè)骨皮質(zhì)并且有頰側(cè)膨隆。
不過隨著更多的SBC 病例的發(fā)展和研究,Actha 等[16]學(xué)者目前提出了一種更全面的分類系統(tǒng):Ⅰ型腔體局限于下頜骨的髓腔;Ⅱ型腔體深度達到下頜骨的頰側(cè)皮質(zhì)骨,但不引起其膨隆。Ⅱa 型∶深度達到下頜骨頰側(cè)皮質(zhì)骨并造成其侵蝕;Ⅱb 型∶深度達到下頜骨頰側(cè)皮質(zhì)骨并導(dǎo)致其穿孔。Ⅲ型∶空洞深度達到下頜骨的頰側(cè)皮質(zhì)骨并導(dǎo)致其膨隆。Ⅳ型∶深度達到頰側(cè)皮質(zhì)骨,導(dǎo)致其膨隆和穿孔。
SBC 通常是偶然發(fā)現(xiàn)的,所以一般是在全景片上發(fā)現(xiàn)?;谌捌挠跋袷д嬉约岸S平面的局限性,一般需要額外的影像學(xué)手段檢查,并進行仔細的分析評估,以明確診斷。
SBC 通常發(fā)生在下頜骨后份,但是Aps 等[3]發(fā)現(xiàn)SBC 可出現(xiàn)在下頜骨的任何地方。當(dāng)拍片發(fā)現(xiàn)疑似病例時,特別是當(dāng)SBC 發(fā)生于下頜骨前份時,需要與牙源性囊腫、成釉細胞瘤等進行鑒別,以免出現(xiàn)誤診,進行不必要的手術(shù)。除此之外,可能表現(xiàn)出類似特征的疾病還有良性唾液腺腫瘤、非骨化性纖維瘤、神經(jīng)源性腫瘤、血管瘤、中央巨細胞病變、多發(fā)性骨髓瘤、嗜酸性肉芽腫、巨細胞肉芽腫和轉(zhuǎn)移性疾病等,這些都需要進行鑒別診斷[4]。
CT 對于幫助醫(yī)生對下頜骨的分析很有效,并且CBCT 目前在口腔醫(yī)學(xué)中應(yīng)用越來越廣泛。醫(yī)生可以憑借CBCT 來對骨腔周邊的牙齒、神經(jīng)管等重要解剖結(jié)構(gòu)進行分析。但是CT 僅能評估骨組織,對軟組織的成像比較欠缺。雖然唾液腺造影可以在一定程度上幫助了解SBC 內(nèi)容物與周圍唾液腺的關(guān)系,但是仍有其局限性。這時MRI 是一種更有效的分析手段[10],可以幫助確定SBC 骨腔內(nèi)的組織成分、來源等。而且與CT 相比,MRI不涉及X 線輻射,但是其缺點也是顯而易見的,包括成本高、成像時間長、患有幽閉恐懼癥的患者無法適用等。
SBS 一般為無癥狀患者,不需要任何治療,只需要定期隨訪,檢測腔體的大小、形狀等,必要時進行腔體內(nèi)容物的病理檢查。曾有報道在SBC 腔內(nèi)檢測到多形性腺瘤[17]。臨床醫(yī)生應(yīng)了解這種罕見病,以避免誤診,導(dǎo)致不必要的手術(shù)。