關鍵反應訓練對孤獨癥譜系障礙患兒治療效果的系統(tǒng)綜述

尼羅帕，艾力帕提·太來提，王敏囡，熱娜·買買提*

（1. 新疆醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院，新疆 烏魯木齊 830054；2. 烏魯木齊國際醫(yī)院，新疆 烏魯木齊 830000

孤獨癥譜系障礙（autism spectrum disorder，ASD）是一類早發(fā)性神經(jīng)發(fā)育障礙，其特征是患者的社交功能受損、存在溝通發(fā)育缺陷及受限制的、重復的、刻板的行為［1］。近年來，ASD 患兒數(shù)量有所增加，依據(jù)國際患病率估算，我國約有300 萬～500 萬ASD患兒［2］。越來越多的ASD患兒將面臨著持續(xù)性的學習和生活方面的挑戰(zhàn)，進而難以順利社會化并融入主流社會［3］?，F(xiàn)階段，ASD 的發(fā)病機制尚不明確，早期診斷和干預可改善ASD患兒預后。

關鍵反應訓練（pivotal response training，PRT）是自然主義發(fā)展行為干預（naturalistic developmental behavioral intervention，NDBI）的幾種干預措施之一［4］。以應用行為分析（applied behavior analysis，ABA）為基礎，從關鍵性技能著手，通過對ASD 患兒的關鍵性技能進行干預，促進患兒對非關鍵性技能的學習與掌握，從而擴大干預效果，改善患兒障礙及行為問題［5］。既往部分研究已表明PRT 對ASD 患兒有效［6-7］，但關于干預效果的研究結果各異。故本文對國內(nèi)外有關PRT對ASD患兒治療效果的研究進行綜述，以期為對ASD患兒采取有效的PRT提供參考。

1 資料與方法

1.1 資料來源與檢索策略

1.1.1 資料來源

于2023年2月4日，計算機檢索Web of Science、PubMed、OVID、SpringerLink、SinoMed、中國知網(wǎng)、萬方和維普數(shù)據(jù)庫，收集關于對ASD 患兒實施PRT的隨機對照試驗（Randomized controlled trial，RCT）。檢索時限為建庫至2022年12月31日。

1.1.2 檢索策略

采用主題檢索。中文檢索詞：孤獨癥、自閉癥、孤獨癥譜系障礙、孤獨性障礙、廣泛性發(fā)育障礙、關鍵反應訓練、關鍵反應培訓、關鍵反應干預、關鍵反應教學、關鍵反應；英文檢索詞：autism*、autistic*、autism spectrum disorder、autistic disorder、pervasive developmental disorder、pivotal response treatment、pivotal response training、pivotal response intervention、pivotal response teaching、pivotal response。中文數(shù)據(jù)庫檢索策略（以中國知網(wǎng)為例）如下。#1：（孤獨癥） or （自閉癥） or （孤獨癥譜系障礙） or （孤獨性障礙） or （廣泛性發(fā)育障礙）；#2：（關鍵反應訓練）or （關鍵反應培訓） or （關鍵反應干預） or （關鍵反應教學） or （關鍵反應）；#3：#1 and #2。英文數(shù)據(jù)庫檢索策略（以PubMed 為例）如下。#1：（autism*） or（autistic* or autism spectrum disorder） or （autistic disorder） or （pervasive developmental disorder）；#2：（pivotal response treatment） or （pivotal response training） or （pivotal response intervention） or （pivotal response teaching） or （pivotal response）；#3：#1 and #2。

1.2 文獻納入與排除標準

納入標準：①研究類型為RCT；②研究對象符合《中國精神障礙分類與診斷標準（第3 版）》（Chinese Classification and Diagnostic Criteria of Mental Disease，third edition，CCMD-3）、《國際疾病分類（第10 版）》（International Classification of Diseases，tenth edition，ICD-10）或《精神障礙診斷與統(tǒng)計手冊（第5 版）》（Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders，fifth edition，DSM-5）中ASD 診斷標準，年齡≤15 歲；③干預措施為PRT 聯(lián)合常規(guī)治療，對照措施為常規(guī)藥物治療聯(lián)合常規(guī)護理。排除標準：①非中文或英文文獻；②無法獲取全文的文獻；③重復發(fā)表的文獻；④綜述、會議摘要、個案報道、信件等。

1.3 文獻篩選與資料提取

由兩名研究者獨立完成進行文獻檢索和篩選，對納入文獻的結果進行交叉復核，若出現(xiàn)分歧，通過討論決定是否納入［8］。提取文獻資料，包括第一作者、發(fā)表年份、國家、樣本量、干預措施、對照措施、干預頻次及干預效果。

1.4 納入文獻的偏倚風險評價

由兩名研究者按照標準獨立評價納入研究的偏倚風險，并交叉核對結果。采用Cochrane 協(xié)作網(wǎng)中RCT偏倚風險評價標準進行評估［8］，共包括“隨機序列的產(chǎn)生”“分配隱藏”“對受試者和試驗人員施盲”“對評估員施盲”“結果數(shù)據(jù)的完整性”“選擇性報告”“其他偏倚來源”7 個項目。完全符合上述標準則為低偏倚，文獻質(zhì)量為A級；部分符合上述標準則為中度偏倚，文獻質(zhì)量為B級；完全不符合上述標準則為高偏倚，文獻質(zhì)量為C 級。因納入的原始研究數(shù)據(jù)不具備充分一致性，提取的數(shù)據(jù)無法合并和轉換，故無法進行Meta分析，僅做定性分析。

2 結 果

2.1 文獻篩選流程及結果

通過數(shù)據(jù)庫檢索共獲取文獻347 篇，其中Web of Science 44篇、PubMed 95篇、OVID 51篇、Springer-Link 91 篇、SinoMed 6 篇、中國知網(wǎng)28 篇、萬方數(shù)據(jù)庫21 篇、維普數(shù)據(jù)庫11 篇。通過刪除重復文獻，閱讀文獻標題、摘要和全文進行篩選，最終納入6 篇文獻［9-14］。文獻篩選流程見圖1。

圖1 文獻篩選流程圖Figure 1 Flow chart of literature screening

2.2 納入文獻的基本特征

納入的6 篇文獻共包括研究對象287 例，其中干預組148 例，對照組139 例。納入文獻基本特征見表1。

表1 納入文獻的基本特征Table 1 Basic characteristics of the included literature

2.3 納入文獻偏倚風險評價

納入文獻存在潛在的偏倚風險。2 篇文獻使用了正確的隨機方法，1 篇文獻使用了錯誤的隨機方法，3 篇文獻未提及隨機方法；6 篇文獻均未提及關于分配隱藏的細節(jié)；3 篇文獻未提及實施盲法。納入文獻的偏倚風險評價結果見表2。

2.4 PRT 實施方案及干預效果概述

PRT 干預以培訓和課程的形式進行，實施者主要為臨床治療師、家長和教師；干預周期8～24周，訓練頻率每周1～3 次，每次45～60 min［9-14］。影響ASD患兒康復效果的主要因素包括干預頻率、干預周期及家長的配合程度等。治療后，ASD 患兒在社交行為、同伴交流、共同注意力、自我發(fā)起、言語、求助、提問等方面的能力有所改善［15-20］，對患兒一般社會交往能力和言語溝通能力的改善程度更明顯。

2.5 PRT在ASD患兒康復中的作用

2.5.1 改善一般社會交往能力

PRT 是基于ABA、針對ASD 患兒的一種干預方法［21-22］。一般社會交往能力低下是ASD 患兒的核心癥狀之一，PRT 有助于改善這一核心癥狀［23］。de Korte 等［9］研究表明，與對照組相比，PRT 對改善ASD 患兒一般社會交往能力的效果更好。陳玲芳等［14］認為，PRT 聯(lián)合視頻反饋法家長培訓更注重理論與實踐的結合，視頻案例講解能更直觀、快速地幫助家長運用PRT 策略，從而改善ASD 患兒社交缺陷的核心癥狀。在另一項研究［12］中，臨床治療師通過與ASD 患兒互動并示范PRT 方法，指導家長在親子互動中練習PRT 技術，并根據(jù)家長和患兒的特點制定針對性的PRT 干預方案。干預后，采用兒童版社會反應量表（social responsiveness scale，SRS）對ASD 患兒在自然環(huán)境中的一般社會交往能力進行評定，家長評分顯示，患兒社會交往能力提高，但教師評分未顯示出患兒社會交往能力提高，可能是因為教師評分的敏感性有限，且在學校實施的PRT 課程較少［12］。

2.5.2 改善言語溝通能力

Gengoux 等［10］將關鍵反應訓練方案（pivotal response treatment package，PRT-P）應用于ASD 患兒家長培訓，并與臨床治療師提供的家庭治療相結合，以改善低齡ASD 患兒和存在嚴重語言障礙的ASD 患兒的功能性溝通能力。陳玲芳等［14］研究表明，接受PRT 干預后，ASD 患兒在語言領域的進步優(yōu)于對照組，在該項研究中，干預組患兒的家長接受了PRT 聯(lián)合視頻反饋法的培訓，有助于提升ASD患兒的溝通能力。除了在家庭環(huán)境中應用PRT 之外，在學校環(huán)境中實施PRT 也同樣重要，在教學活動中，通過“提問”的方式進行訓練，對ASD 患兒溝通能力的提高至關重要［13］?！疤釂枴钡男问娇商岣逜SD 患兒的注意力［25］，并創(chuàng)造良好的語言交流環(huán)境，從而改善溝通能力［26］。

2.6 PRT在ASD患兒康復中的必要性

ASD 的高發(fā)病率揭示了選擇有效治療方法的必要性［10］。PRT 對ASD 患兒康復治療的效果主要表現(xiàn)在改善患兒一般社會交往能力和言語溝通能力［27］。PRT 具體措施包括多重線索的提示、共同注意力、輪流與示范、立即強化、穿插新舊技能、提供選擇、自然強化以及強化嘗試共八個方面［28］，強調(diào)動機的激發(fā)和家庭的參與，包括動機、對多重線索的反應、自我發(fā)起與自我管理四大關鍵領域［29］。PRT 通過結合操作性學習條件、激勵性教學策略和患兒驅(qū)動的方法［30］，促進ASD 患兒的康復，提高其在自然融合環(huán)境中的生活質(zhì)量［23］。Rezaei等［31］研究表明，單用藥物治療可能對減少ASD 患兒的言語交流障礙和社會問題的效果欠佳，但結合PRT 則有助于改善ASD患兒的言語溝通能力，提高社交技能。

3 小結與展望

綜上所述，PRT 技術有助于改善ASD 患兒言語溝通能力和一般社會交往缺陷的核心癥狀。本研究局限性：①納入的文獻較少，原始研究樣本量較小，且無法提供足夠的數(shù)據(jù)，影響檢驗效能；②納入的文獻存在潛在的偏倚風險，可能影響結果的可靠性；③納入文獻中，PRT 干預時間為8～24 周，干預頻率和干預時間存在差異。受上述局限性的影響，未來需要開展更多大樣本多中心的高質(zhì)量研究，進一步驗證PRT的實際效果。