獲得性淚囊黏液囊腫的臨床特征、影像學(xué)表現(xiàn)和內(nèi)鏡手術(shù)治療效果

章林海，余波

（1.杭州師范大學(xué)附屬蕭山醫(yī)院 耳鼻咽喉科，浙江 杭州 311200；2.溫州醫(yī)科大學(xué)附屬眼視光醫(yī)院 國(guó)家眼科疾病臨床醫(yī)學(xué)研究中心，浙江 溫州 325027）

淚囊黏液囊腫常見于新生兒，是一種因Rosenmuller 瓣和Hasner 瓣膜處的膜性阻塞引起的先天性淚道系統(tǒng)發(fā)育異常[1-2]。獲得性淚囊黏液囊腫（acquired lacrimal sac mucocele，ALSM）臨床上較為少見，是慢性淚囊炎的一種特殊類型，其發(fā)病機(jī)制可能跟先天性淚囊黏液囊腫類似，即：在遠(yuǎn)端鼻淚管阻塞基礎(chǔ)上，出現(xiàn)近端淚總管和淚囊交界處瓣膜的功能性阻塞，淚液通過類似于單向引流作用的瓣膜流入淚囊，從而導(dǎo)致囊腫的形成[3]。對(duì)于先天性淚囊黏液囊腫的治療，根據(jù)年齡和疾病特點(diǎn)，可以選擇淚道沖洗、淚道探通、人工淚管植入和淚囊鼻腔吻合術(shù)（dacryocystosinostomy，DCR）[1-5]。由于ALSM 通常繼發(fā)于鼻淚管阻塞，根本性治療需要行DCR[3，6-7]。影像學(xué)檢查對(duì)ALSM 的正確診斷非常重要，CT 和MRI檢查，對(duì)于鑒別位于內(nèi)眥部及附近的眼眶、鼻腔和淚道腫物等具有重要意義[8]。目前，關(guān)于DCR 治療ALSM的報(bào)道大多是病例報(bào)告或小樣本量的研究，并且關(guān)注點(diǎn)主要在于治療效果[6，9-10]，尚缺乏關(guān)于ALSM的全面報(bào)道。本研究納入了近5年在溫州醫(yī)科大學(xué)附屬眼視光醫(yī)院眼眶眼整形微創(chuàng)中心就診，并接受內(nèi)鏡下淚囊鼻腔吻合術(shù)（endoscopic dacryocystorhinostomy，En-DCR）聯(lián)合人工淚管治療的ALSM 患者，分析和討論病史、臨床特征、影像學(xué)表現(xiàn)、囊腫形成的可能機(jī)制和En-DCR治療效果?，F(xiàn)報(bào)道如下：

1 資料與方法

1.1 一般資料

回顧性分析2016年1月—2021年3月在溫州醫(yī)科大學(xué)附屬眼視光醫(yī)院眼眶眼整形微創(chuàng)中心就診，并接受En-DCR 手術(shù)聯(lián)合雙管人工淚管治療的63 例（63眼）ALSM 患者的臨床資料。其中，6 例未能完成術(shù)后12個(gè)月隨訪，未納入本研究。最終納入57例患者，年齡25～71 歲，平均（52.89±11.66）歲，女36 例，男21例，右眼30眼，左眼27眼。57例患者在囊腫形成前，均有鼻淚管阻塞和慢性淚囊炎的溢淚溢膿等表現(xiàn)。鼻淚管阻塞引起的原因有：3 例外傷引起，2 例鼻竇內(nèi)鏡手術(shù)引起，其余52 例具體原因不明。均有下瞼內(nèi)眥部淚囊區(qū)腫塊。

納入標(biāo)準(zhǔn)：術(shù)前均完成完整的眼科檢查、鼻內(nèi)鏡檢查、CT 和MRI 影像學(xué)檢查，排除了淚囊或周圍占位性病變；既往有溢淚溢膿病史，在下瞼內(nèi)眥部淚囊區(qū)觀察到可觸及的腫塊，且淚道探針探查提示淚小管遠(yuǎn)端軟性阻塞，初步診斷為ALSM[3，6-7，10]；入院后行En-DCR治療；隨訪12個(gè)月以上。排除標(biāo)準(zhǔn)：先天性淚囊黏液囊腫；年齡小于18 歲；有嚴(yán)重的鼻竇炎和鼻中隔偏曲，影響手術(shù)者；淚小管或淚總管狹窄或阻塞，以及眼眶鼻竇腫瘤等。本研究由溫州醫(yī)科大學(xué)附屬眼視光醫(yī)院和眼視光學(xué)院授權(quán)，并獲得溫州醫(yī)科大學(xué)附屬眼視光醫(yī)院醫(yī)學(xué)倫理委員會(huì)批準(zhǔn)。所有患者都簽署知情同意書。

1.2 方法

1.2.1 檢查方法 采用西門子16 排螺旋CT（SOMATOM Emotion）進(jìn)行眼眶鼻竇掃描，主要是判斷淚囊是否擴(kuò)大、淚囊窩和鼻淚管是否有骨質(zhì)破壞。采用1.5 T MRI（MAGNETOM ESSENZA）掃描，程序包括：T1加權(quán)像、T2加權(quán)像和增強(qiáng)T1加權(quán)像，主要檢查淚囊囊壁、淚囊內(nèi)部，以及與周邊組織之間的關(guān)系。采集的數(shù)據(jù)包括：患者基本信息、臨床特征、影像學(xué)表現(xiàn)、En-DCR治療結(jié)果和并發(fā)癥等。

1.2.2 En-DCR 在全身麻醉下進(jìn)行，所有操作均在0°內(nèi)鏡（Karl Storz，Tuttlingen，Germany）可視下進(jìn)行。手術(shù)步驟[11-12]：先將浸潤(rùn)有腎上腺素的棉片填塞術(shù)側(cè)鼻腔2 min 行鼻黏膜收縮，用雙頭剝離子在淚囊窩區(qū)域做一鼻黏膜切口，用帶吸引的剝離子從切口處向后分離鼻黏膜，暴露上頜骨額突和淚上頜縫；再使用直徑為4 mm 的電鉆（XPS3000，Medtronic Xomed，USA），將上頜骨額突的骨質(zhì)磨薄，用蝶竇咬骨鉗咬除磨薄的上頜骨額突，去除部分淚骨后，完整暴露淚囊內(nèi)側(cè)壁；用20 G 的玻璃體視網(wǎng)膜手術(shù)刀（MVR刀）（EdgePlus Trocar Blade，Alcon，USA），沿骨孔的前緣切開淚囊前下部，引流出淚囊內(nèi)的膿性分泌物，降低淚囊內(nèi)壓力；通過上淚點(diǎn)進(jìn)行淚道沖洗，確定淚道通暢后，從上淚點(diǎn)插入Bowman 淚道探針進(jìn)入淚囊，并撐起淚囊的內(nèi)側(cè)壁，在探針引導(dǎo)下，用MVR 刀完全切開淚囊，并制作一個(gè)大的淚囊后瓣；通過下淚點(diǎn)，進(jìn)行淚道沖洗，評(píng)估淚道通暢后，修剪鼻黏膜瓣，并與淚囊瓣進(jìn)行端端吻合，取雙管人工淚管，通過上下淚小管從造瘺口植入鼻腔，兩端打結(jié)后滯留于鼻腔內(nèi)；最后，用自交聯(lián)透明質(zhì)酸鈉（千創(chuàng)復(fù)，百瑞吉，中國(guó)）2 mL 填充造瘺口。

1.2.3 術(shù)后處理 所有患者使用鼻噴激素（Astra Zeneca，Wilmington，USA）噴鼻，每天2 次，每次噴2 下，持續(xù)8 周；使用抗生素滴眼液 [0.5%左氧氟沙星，參天制藥（中國(guó)）有限公司] 和激素滴眼液[0.02%氟米龍，參天制藥（中國(guó)）有限公司）]，每天3次，每次1滴，持續(xù)2周。

1.2.4 術(shù)后隨訪 于術(shù)后1 周、2 周、1 個(gè)月、2 個(gè)月、6個(gè)月和12個(gè)月進(jìn)行隨訪。在每次隨訪中，記錄患者溢淚和溢膿主觀癥狀、內(nèi)眥部腫塊消失情況；通過淚道沖洗和熒光素染色消失試驗(yàn)，評(píng)估淚道通暢情況；通過內(nèi)鏡檢查，評(píng)估淚囊造瘺口狀態(tài)。術(shù)后2個(gè)月，拔除人工淚管。

1.2.5 溢淚癥狀的評(píng)估 采用MUNK 分級(jí)[13]進(jìn)行評(píng)估。0 級(jí)：無溢淚；1 級(jí)：偶爾有溢淚，每天擦拭不超過2次；2級(jí)：偶爾有溢淚，每天擦拭次數(shù)為2～4次；3級(jí)：溢淚，每天擦拭次數(shù)5～10次；4級(jí)：溢淚，每天擦拭次數(shù)10次以上；5級(jí)：一直溢淚。

1.3 觀察指標(biāo)

1.3.1 解剖成功 無溢膿、淚道沖洗通暢和內(nèi)鏡下造瘺口開放。

1.3.2 功能性成功 無溢淚（MUNK ≤ 2 級(jí)）和溢膿癥狀，淚道沖洗通暢，內(nèi)鏡下造瘺口開放，內(nèi)鏡下熒光素消失試驗(yàn)陽性。

1.3.3 治療效果 包括：淚囊區(qū)腫塊消退時(shí)間和并發(fā)癥發(fā)生情況。

2 結(jié)果

2.1 影像學(xué)檢查

CT 檢查均顯示淚囊擴(kuò)大，無周邊骨質(zhì)破壞（圖1A）。MRI檢查顯示所有淚囊均擴(kuò)大，淚囊T1加權(quán)像為低信號(hào)（圖1B），T2加權(quán)像為高信號(hào)（圖1C），增強(qiáng)T1 加權(quán)像顯示黏液囊腫的囊壁增強(qiáng)，而囊腫內(nèi)部沒有增強(qiáng)（圖1D）。

圖1 ALSM影像學(xué)檢查Fig.1 Imagings for acquired lacrimal sac mucocele

2.2 治療情況

所有患者均順利完成En-DCR聯(lián)合雙管人工淚管植入治療。術(shù)中切開淚囊壁后，發(fā)現(xiàn)內(nèi)眥部淚囊區(qū)腫塊明顯縮小，在術(shù)后第1次復(fù)診時(shí)（術(shù)后1周），內(nèi)眥部淚囊區(qū)腫脹完全消失。術(shù)后2個(gè)月，在門診內(nèi)鏡室取出人工淚管。術(shù)后12 個(gè)月隨訪時(shí)，92.98%的患者（53/57）獲得解剖性成功；其中，2 眼存在溢淚癥狀（1例MUNK分級(jí)為3級(jí)，1例為4級(jí)），故功能成功率為89.47%（51/57）（圖2）。解剖性失敗的4眼，均因吻合口閉鎖引起。其中，3 眼因瘢痕引起，1 眼因肉芽增生引起。此外，2例患者在術(shù)中咬除上頜骨額突時(shí)，出現(xiàn)棉片不能控制的出血，用骨蠟進(jìn)行填塞壓迫止血。其中，1 例術(shù)后出現(xiàn)下瞼皮下淤血，術(shù)后2 周淤血完全消除。在術(shù)后整個(gè)隨訪過程中，所有患者無囊腫復(fù)發(fā)，無明顯鼻腔出血、術(shù)后感染和視力改變等并發(fā)癥發(fā)生。

圖2 1例成功患者的內(nèi)鏡檢查結(jié)果Fig.2 Endoscopy examination of a success patient

3 討論

3.1 ALSM的形成原因

ALSM 的形成原因可能是：基于鼻淚管阻塞，加上部分患者存在淚總管和淚囊交界處解剖變異的Rosenmuller 瓣膜結(jié)構(gòu)，分泌物在淚囊內(nèi)積聚導(dǎo)致淚囊膨脹，壓迫瓣膜結(jié)構(gòu)，使其折疊形成類似于閥門樣結(jié)構(gòu)，導(dǎo)致淚囊近端阻塞[1-3]。在本研究中，所有入組患者在形成黏液囊腫前，均有溢淚溢膿癥狀，這意味著所有患者均有鼻淚管阻塞和慢性淚囊炎病史。關(guān)于引起鼻淚管阻塞的原因，大多數(shù)患者具體原因尚不明確，被稱為特發(fā)性鼻淚管阻塞，少部分病例可有明確的病因[10-11]。在本研究中，3例為外傷所致，2例為內(nèi)鏡手術(shù)治療慢性鼻竇炎引起，其余52 例均為原因不明的特發(fā)性鼻淚管阻塞。

3.2 ALSM的臨床癥狀

ALSM 的主要癥狀為內(nèi)眥部淚囊區(qū)的腫塊[3，5-8]。筆者在臨床上發(fā)現(xiàn)：此腫塊具有一定彈性，在稍微用力的擠壓或者按摩后，大多數(shù)患者會(huì)有膿性黏液樣分泌物自淚小點(diǎn)溢出，分泌物溢出后，腫塊明顯縮小，數(shù)小時(shí)后，腫塊又慢慢變大。這個(gè)表現(xiàn)與其發(fā)病機(jī)制是符合的，即：在淚總管進(jìn)入淚囊部位，有類似于單向引流作用的瓣膜，若外力作用于淚囊，使得淚囊內(nèi)的壓力大于瓣膜的阻力，可使分泌物溢出，導(dǎo)致淚囊腔縮??；而在平時(shí)，淚液通過瞬目反射等引流作用，經(jīng)過單向瓣膜進(jìn)入淚囊，導(dǎo)致淚囊腔擴(kuò)大形成腫塊[3]。

3.3 淚囊黏液囊腫的臨床診斷

既往有淚道阻塞病史，內(nèi)眥部淚囊區(qū)腫塊（按壓后有膿性分泌物自淚小點(diǎn)溢出），以及淚道探針探查提示淚小管遠(yuǎn)端軟性阻塞等，可臨床診斷為淚囊黏液囊腫[3，6]。由于淚囊內(nèi)或周圍的多種腫瘤，也可導(dǎo)致淚囊區(qū)局部腫塊，所以進(jìn)一步的影像學(xué)檢查，對(duì)于淚囊黏液囊腫的鑒別診斷是十分必要的。影像學(xué)檢查可以與淚道內(nèi)腫物、淚道周邊腫物、眶內(nèi)腫物和鼻竇內(nèi)腫物等做鑒別[6，9]。CT可顯示淚囊大小和淚囊周邊組織，尤其是周邊骨質(zhì)是否完整。在本研究中，CT 檢查顯示，所有患者淚囊均增大，但淚囊窩和鼻淚管未見骨質(zhì)破壞[7，14]。MRI可顯示黏液囊腫邊緣和內(nèi)容物的具體情況，可有效地幫助鑒別各種病理性軟組織病變。在本研究中，MRI檢查顯示所有淚囊均擴(kuò)大，淚囊T1加權(quán)像為低信號(hào)，T2加權(quán)像為高信號(hào)，增強(qiáng)T1加權(quán)像顯示黏液囊腫的囊壁增強(qiáng)，而囊腫內(nèi)部沒有增強(qiáng)，這也是淚囊黏液囊腫在MRI中的典型表現(xiàn)，具有重要的診斷價(jià)值[8]。

3.4 ALSM的臨床治療

3.4.1 ALSM 淚囊腔擴(kuò)張的臨床意義 影像學(xué)檢查可見ALSM的淚囊腔明顯增大。這種擴(kuò)張的淚囊具有以下的臨床意義。第一，術(shù)中需要考慮制作一個(gè)較大的骨窗，必要時(shí)，需要去除部分淚骨，使淚囊內(nèi)側(cè)壁完全暴露，如果骨窗過小、淚囊不能完全打開，可能會(huì)降低術(shù)后成功率；尤其是淚囊的下部分沒有完全開放，患者術(shù)后可能會(huì)出現(xiàn)淚道沖洗通暢而有膿性分泌物從淚小點(diǎn)溢出的表現(xiàn)，這種反?，F(xiàn)象被稱為淚池綜合征，在臨床上偶爾會(huì)碰到，這是由于未開放的淚囊積累分泌物繼發(fā)感染引起[15-16]。第二，大淚囊手術(shù)過程中，可以貼著骨窗前緣，沿著淚囊壁切開淚囊，制作一個(gè)向后的大的淚囊后瓣，用此瓣膜與修剪后的鼻黏膜瓣進(jìn)行端端吻合，此吻合方法可提高術(shù)后的成功率[11-12，17-18]。

3.4.2 手術(shù)治療 在常規(guī)En-DCR中，一般是先從淚小管插入淚道探針，撐起淚囊內(nèi)側(cè)壁，再在探針引導(dǎo)下，切開淚囊[11，17-18]。在本研究中，筆者先切開淚囊的前下部分，引流出淚囊內(nèi)的分泌物，以釋放淚囊內(nèi)壓力，通過淚道沖洗，確定淚道通暢后，再植入淚道探針，進(jìn)而在探針引導(dǎo)下，完全打開淚囊。這樣的改變是根據(jù)ALSM 臨床特點(diǎn)來實(shí)施的。臨床上發(fā)現(xiàn)：在ALSM患者中，淚道探針探查提示：淚小管遠(yuǎn)端軟性阻塞，探針不能輕易進(jìn)入淚囊，而在淚囊切開、張力釋放后，探針很容易地進(jìn)入淚囊。此外，淚囊黏液囊腫形成的機(jī)制提示：在淚總管進(jìn)入淚囊處，可能存在瓣膜樣組織。因此，在淚囊內(nèi)張力沒有釋放前，強(qiáng)行植入淚道探針，可能損傷淚總管進(jìn)入淚囊處的瓣膜結(jié)構(gòu)，有可能出現(xiàn)術(shù)后的功能性溢淚或者淚道部分阻塞，從而影響手術(shù)效果。

3.4.3 人工淚管植入 人工淚管植入是一種用來支撐淚囊吻合口，以提高DCR 術(shù)后成功率的常用方法。但有部分學(xué)者認(rèn)為，人工淚管作為異物，可能引起造瘺口處肉芽組織增生、術(shù)后感染、淚小點(diǎn)和淚小管撕裂等并發(fā)癥[19-20]。但是也有學(xué)者[21-22]認(rèn)為，短期的人工淚管植入，不會(huì)有明顯的相關(guān)并發(fā)癥，反而有利于提高手術(shù)成功率。在本研究中，所有患者均使用了雙管人工淚管，術(shù)后2個(gè)月，在門診內(nèi)鏡室予以取出。隨訪過程中，本研究并未發(fā)現(xiàn)術(shù)后感染、淚小點(diǎn)和淚小管撕裂等相關(guān)并發(fā)癥，進(jìn)一步證實(shí)了雙管人工淚管短期使用的安全性。

3.4.4 術(shù)中切開淚囊 術(shù)中切開淚囊時(shí)，在淚囊內(nèi)的膿性分泌物溢出后，內(nèi)眥部淚囊區(qū)的腫塊明顯縮小，內(nèi)眥部的輕度腫脹改變，在術(shù)后7 d內(nèi)完全消退，這與既往報(bào)道[3-5，10]相一致。腫脹消失速度較快的原因可能為：ALSM主要是由于液體和膿性黏液積聚在淚囊內(nèi)，感染限制在淚囊腔內(nèi)引起，而淚囊壁及周邊組織無明顯炎癥反應(yīng)。盡管手術(shù)過程做了相應(yīng)改良，但肉芽組織和瘢痕組織引起的造瘺口閉鎖仍是En-DCR 失敗的主要原因[4，10，12，17-18]。本研究中，術(shù)后12 個(gè)月隨訪時(shí)，92.98%（53/57）的患者取得了解剖性成功。其中，2眼存在溢淚癥狀，故功能成功率為89.47%（51/57）。在4例因造瘺口閉鎖而導(dǎo)致解剖性失敗的患者中，3 例因瘢痕形成引起，1 例因肉芽組織形成而引起。

3.4.5 術(shù)后并發(fā)癥 在本研究中，手術(shù)相關(guān)并發(fā)癥發(fā)生概率較低。2例患者在咬除上頜骨額突時(shí)，出現(xiàn)篩前動(dòng)脈分支出血，筆者先用浸潤(rùn)有復(fù)方腎上腺素的棉片進(jìn)行填塞止血，在不能有效控制的情況下，采用骨蠟進(jìn)行填塞壓迫止血。其中，1 例患者術(shù)后第2 天可見下瞼內(nèi)側(cè)皮下淤血，隨訪2 周，淤血完全消退。在隨訪過程中，所有患者均未出現(xiàn)囊腫復(fù)發(fā)、鼻腔明顯出血、視力下降和眶內(nèi)感染等其他并發(fā)癥。

3.5 本研究的局限性

首先，本研究為回顧性研究，所有患者均在進(jìn)行En-DCR 的同時(shí)，植入了人工淚管，對(duì)于在ALSM 手術(shù)中人工淚管應(yīng)用的必要性，尚需要前瞻性隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)進(jìn)一步來證實(shí)；其次，淚囊黏液囊腫形成的確切機(jī)制尚未確定，有待下一步的臨床和基礎(chǔ)研究進(jìn)行佐證。

綜上所述，影像學(xué)檢查對(duì)ALSM的明確診斷有參考價(jià)值。En-DCR 聯(lián)合人工淚管植入術(shù)治療ALSM，具有成功率高和并發(fā)癥發(fā)生率低的優(yōu)點(diǎn)，值得臨床推廣應(yīng)用。