足底肌內(nèi)血管瘤手術(shù)治療1例

李剛剛，王 清，于福田，董錦忠

1 青海省第五人民醫(yī)院胸外與血管科，青海 西寧 810007

2 青海大學(xué)醫(yī)學(xué)院公共衛(wèi)生系，青海 西寧 810001

肌內(nèi)血管瘤（intramuscular hemangioma，IMH）常發(fā)生于骨骼肌，是主要由血管內(nèi)皮細(xì)胞或血管畸形增生引起的良性腫瘤。IMH是深部血管瘤的常見形式，常被脂肪以及纖維浸潤(rùn)，在血管瘤中較少見，僅占0.8%[1]，發(fā)病部位以四肢為主，下肢是最常見的受累部位，尤其是大腿，而足底IMH較為罕見[2]。本文報(bào)道了1例足底IMH 患者的臨床表現(xiàn)、發(fā)病部位、影像學(xué)特征，同時(shí)回顧性分析了相關(guān)文獻(xiàn)，旨在提高對(duì)該疾病的認(rèn)識(shí)。

1 病歷資料

患者女性，52歲，發(fā)現(xiàn)右側(cè)足底腫物1年，增大伴疼痛6個(gè)月。入院前1年發(fā)現(xiàn)右側(cè)足弓內(nèi)踝側(cè)一蠶豆大小腫物，突出皮膚，局部無疼痛，腫物逐漸增大伴針刺樣疼痛不適，夜間為主，常因疼痛致醒，自行按揉腫物數(shù)分鐘疼痛可緩解，活動(dòng)時(shí)無明顯疼痛不適，2周前自覺疼痛次數(shù)及程度明顯增加，疼痛時(shí)向小腿放射，于外院行彩色多普勒超聲檢查考慮為血管瘤，建議行手術(shù)治療。既往史：1996年診斷為子宮內(nèi)膜癌，陰式子宮切除術(shù)史，無特殊個(gè)人史及家族史。查體：右足弓底部可見一個(gè)約20 mm×30 mm腫物，局部皮膚透亮，可見血管影，邊界清楚，表面張力高，質(zhì)韌，無血管波動(dòng)感，壓痛陽性（圖1）。2021年3月1日彩色多普勒超聲示右側(cè)足底皮下脂肪層可探及大小約24 mm× 7 mm×31 mm的稍低回聲，邊界清，右側(cè)足底稍低回聲區(qū)伴點(diǎn)狀鈣化灶，性質(zhì)待定。磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）示右足底皮下脂肪層內(nèi)見丘狀長(zhǎng)T1短T2信號(hào)，壓脂序列呈稍高信號(hào)，大小約28 mm×9 mm×27 mm，右足底部脂肪層占位，考慮良性病變、血管瘤（圖2）。完善檢查，討論后制定手術(shù)方案，采用硬膜外麻醉，術(shù)中驅(qū)血帶加壓后，止血帶于右下肢大腿上1/3處加壓止血，壓力設(shè)定為40 kPa，于腫物表面做1個(gè)橫向切口，可見腫物位于皮下，完整剝離腫物，止血，并縫合（圖3）。術(shù)中肉眼觀察腫物呈暗紫色，血管明顯擴(kuò)張，迂曲，呈葡萄分葉狀，血管之間有腔隙形成，與周圍組織粘連，外有假包膜，切面灰粉暗紅（圖4）。病理檢查結(jié)果確診為血管瘤（圖5）。術(shù)后隨訪1.5年，術(shù)區(qū)局部未見復(fù)發(fā)（圖6），長(zhǎng)時(shí)間活動(dòng)后局部疼痛，休息可緩解，生活無影響。

圖1 術(shù)前右足底皮膚腫物

圖2 術(shù)前MRI檢查情況

圖3 術(shù)中腫物切除后創(chuàng)面

圖5 術(shù)后組織病理學(xué)檢查（HE染色，4×40）

圖6 術(shù)后隨訪情況

2 討論

血管瘤是最常見的先天性血管畸形之一，以兒童較為多見，可發(fā)生于人體各個(gè)部位，以皮膚、皮下組織最為多見[3]，但很少累及足部。Kirby等[4]回顧性分析了83例足部軟組織腫瘤和腫瘤樣病變患者的病歷資料，僅發(fā)現(xiàn)1例血管瘤，且研究發(fā)現(xiàn)血管瘤可能與靜脈結(jié)石有關(guān)。IMH是一種常累及咬肌的良性錯(cuò)構(gòu)瘤性血管腫瘤，位于咬肌深部，由于其位置和鄰近解剖結(jié)構(gòu)，常被誤診為肌肉肥大、肌肉腫瘤、腮腺腫瘤、纖維瘤、深部脂肪瘤和先天性囊腫[5-7]，其發(fā)病率在血管瘤中不足1%。IMH的病因目前暫無定論，既往研究顯示可能與外傷、先天遺傳因素以及激素失調(diào)等有關(guān)。Wolf 等[8]推測(cè)激素可能與IMH的生長(zhǎng)速度增快相關(guān)，但此觀點(diǎn)尚未得到充分證實(shí)。本研究患者否認(rèn)外傷史，研究[9]顯示，部分女性長(zhǎng)期穿高跟鞋導(dǎo)致足部受力不均等均會(huì)對(duì)足部產(chǎn)生刺激作用。Allen 和Enzinger[10]根據(jù)血管腔和內(nèi)皮壁將IMH分為小血管型、大血管型和混合型。本研究患者判斷為小血管型，IMH臨床表現(xiàn)與其他軟組織腫塊相似，通?？梢娍捎|及的腫塊，臨床癥狀可有可無，常見的臨床癥狀包括腫塊大小進(jìn)行性增加、持續(xù)性疼痛、功能性殘疾、腫脹、局部皮溫升高以及色素沉積等，情況嚴(yán)重時(shí)也可引起急性骨筋膜室綜合征[2]。

治療方法的選擇取決于腫瘤的形態(tài)、解剖、生長(zhǎng)速度、浸潤(rùn)深度、患者年齡及其對(duì)美容和功能的需求等，包括手術(shù)治療、硬化劑注射治療、冷凍治療、激光治療、放射治療、栓塞治療[11]等，其中，手術(shù)切除是主要的治療方法，其方便進(jìn)行病理評(píng)估，以便明確診斷。完全手術(shù)切除周圍正常肌肉邊緣治療效果較好[12]，廣泛切除術(shù)仍然是IMH首選的治療方法[13-15]。研究顯示，廣泛切除術(shù)后的IMH復(fù)發(fā)率為9%~28%[16]。

IMH的鑒別診斷：（1）上皮樣血管內(nèi)皮瘤，影像學(xué)檢查示不同程度的外周硬化，偶有蜂窩狀外觀，存在于黏液透明背景中的上皮樣細(xì)胞片狀或索狀物，表現(xiàn)出輕度至中度細(xì)胞學(xué)異型性和罕見的有絲分裂[17]。（2）Dabska腫瘤，多灶性，可形成特征性的腔內(nèi)狀突起，可能存在腎小球樣結(jié)構(gòu)，有絲分裂少見，不存在壞死[18]。（3）血管瘤，常發(fā)生于皮膚及皮下淺表位置、肝臟、脾臟，血供豐富，邊界不清。（4）血管平滑肌瘤，發(fā)生于血管平滑肌組織，好發(fā)于四肢的皮下組織，尤其是下肢其足部和小腿部位，呈陣發(fā)性疼痛或壓痛[19]。

綜上所述，IMH可通過彩色多普勒超聲、MRI等檢查進(jìn)行輔助診斷，病理組織學(xué)檢查是其診斷金標(biāo)準(zhǔn)，廣泛性切除術(shù)治療效果較好。