CAD/CAM應(yīng)用于健側(cè)下頜角截骨及預(yù)成型鈦網(wǎng)聯(lián)合移植整復(fù)半側(cè)顏面短小

宋麗斌，Mohammed Qasem AlWatary，何映酉，畢丹丹，李繼華

半側(cè)顏面短小(hemifacial microsomia，HFM)又稱為第一、二鰓弓綜合征[1]，是除唇腭裂外最常見(jiàn)的先天性顱頜面畸形，可累及顱面骨、外耳、眼部、軟組織、面神經(jīng)等[2]，發(fā)病率約為1/5 600～1/3 000[3-4]，多為單側(cè)發(fā)病，部分累及雙側(cè)[1]。具體病因及發(fā)病機(jī)制尚不明確，目前認(rèn)為第一、二鰓弓發(fā)育異?？赡芤饐蝹?cè)顱面骨骼結(jié)構(gòu)及形態(tài)發(fā)育不全，導(dǎo)致面部不對(duì)稱[4]。HFM臨床表型多樣，其中以下頜骨畸形較為明顯[2]。臨床常用的Pruzansky-Kaban分型根據(jù)下頜骨畸形程度將HFM分為Ⅰ、ⅡA、ⅡB和Ⅲ型[5]。HFM的臨床治療具有挑戰(zhàn)性，ⅡB和Ⅲ型HFM患者的顳下頜關(guān)節(jié)缺如或嚴(yán)重發(fā)育不全，往往需要進(jìn)行顳下頜關(guān)節(jié)及升支的重建[1]。輕度畸形的患者顳下頜關(guān)節(jié)發(fā)育尚可，通常采取牽張成骨(distraction osteogenesis，DO)或正頜手術(shù)來(lái)調(diào)整牙合平面及改善頜骨偏斜[6]。然而部分HFM患者咬合關(guān)系良好，并不表現(xiàn)為明顯的半側(cè)上、下頜骨垂直向及矢狀向發(fā)育不足，主要表現(xiàn)為雙側(cè)下頜骨體積差異，針對(duì)此類HFM患者，傳統(tǒng)正頜手術(shù)或DO往往沒(méi)有必要且并不適用，患側(cè)骨增量療效更明確。除此之外，東亞人群的傳統(tǒng)審美追求圓滑、柔美的面部輪廓[7]，因此對(duì)于部分健側(cè)下頜角肥大的HFM患者，可同期行健側(cè)下頜角整形術(shù)。本研究探討計(jì)算機(jī)輔助設(shè)計(jì)及制作(CAD/CAM)應(yīng)用于健側(cè)下頜角截骨及預(yù)成型鈦網(wǎng)聯(lián)合移植整復(fù)HFM的可行性，界定其適應(yīng)證并評(píng)價(jià)治療效果。

1 資料與方法

1.1 病例選擇

本實(shí)驗(yàn)獲得四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院醫(yī)學(xué)倫理委員會(huì)批準(zhǔn)，倫理號(hào)WCHSIRB-D-2022-182，患者均知情同意。選取2013年9月至2021年11月于四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院正頜與顳下頜關(guān)節(jié)外科就診的11例(男6例，女5例)HFM成年患者，年齡19～29歲(平均年齡23歲)。其中6例患者為Pruzansky-KabanⅠ型，其余5例患者為ⅡA型。

1.2 CAD/CAM設(shè)計(jì)

將患者術(shù)前的螺旋CT圖層以DICOM格式輸出，導(dǎo)入Mimics v20.0及3-matic v12.0，在顯示器上以0.5 mm的層間距分割重建顱面骨(圖1A)，并設(shè)計(jì)術(shù)前虛擬手術(shù)截骨方案，輔助外科醫(yī)生在術(shù)中實(shí)現(xiàn)健側(cè)下頜角的精準(zhǔn)截骨。通過(guò)鏡像健側(cè)原理，重建對(duì)稱的下頜骨(圖1B)，確定個(gè)性化預(yù)成型鈦網(wǎng)的大小、放置的位置及術(shù)中需要的骨量。最后將患者數(shù)據(jù)輸出導(dǎo)入CAM機(jī)(PTY Medtech公司，中國(guó)深圳)，制作下頜骨3D模型和個(gè)性化鈦網(wǎng)(圖2)。

A:模擬重建前；B：健側(cè)下頜角截骨后鏡像重建患側(cè)下頜骨

圖2 個(gè)性化鈦網(wǎng)及下頜骨3D模型

1.3 手術(shù)流程

所有手術(shù)均由同一外科醫(yī)生在經(jīng)鼻腔插管全身麻醉下進(jìn)行。首先經(jīng)口外頜下切口充分暴露雙側(cè)下頜體、下頜角及下頜下緣。適配預(yù)制鈦網(wǎng)，將其放置在患側(cè)下頜骨，確定其位置、大小與術(shù)前方案相符。然后按術(shù)前方案使用往復(fù)鋸在健側(cè)下頜角進(jìn)行精準(zhǔn)截骨，修整切取的下頜角骨塊使其與鈦網(wǎng)及患側(cè)下頜下緣貼合匹配(圖3)。若對(duì)側(cè)下頜角骨量不足，可聯(lián)合健側(cè)下頜角外板皮質(zhì)骨移植。最后將鈦網(wǎng)自體移植骨復(fù)合體沿術(shù)前設(shè)計(jì)位置植入患側(cè)下頜骨，使用螺釘固定(圖4)，修整打磨健側(cè)下頜下緣，使健側(cè)下頜角輪廓更流暢。必要時(shí)行頦成形術(shù)或顴骨顴弓整形術(shù)等輪廓手術(shù)調(diào)整頦部偏斜或面中份不對(duì)稱。術(shù)后常規(guī)使用抗生素，雙側(cè)頜下術(shù)區(qū)置負(fù)壓引流管。

圖3 健側(cè)下頜角及外板皮質(zhì)骨骨塊

圖4 鈦網(wǎng)下頜角移植復(fù)合體植入患側(cè)下頜骨

1.4 評(píng)價(jià)指標(biāo)及測(cè)量方法

治療前后拍攝螺旋CT及面相照，利用Mimics v20.0重建顱面骨，參考Kheir[8]、Kiki等[9]測(cè)量體系在三維顱面骨模型上建立一系列參考平面及標(biāo)志點(diǎn)。參考平面如下：①眶耳平面(Frankfort horizontal plane，F(xiàn)HP)，過(guò)雙側(cè)眶下點(diǎn)和健側(cè)耳點(diǎn)；②正中矢狀面(mid-sagittal plane，MSP)，過(guò)鼻根點(diǎn)、前鼻棘點(diǎn)和蝶鞍點(diǎn)；③冠狀面(frontal plane，F(xiàn)P)，與FHP和MSP平面相垂直(圖5)。標(biāo)志點(diǎn)如下：髁突上點(diǎn)(Co)、下頜角點(diǎn)(Go)、頦下點(diǎn)(Me)、下頜升支最外上點(diǎn)(O2)、下頜升支最外下點(diǎn)(O1)。O1-O2線表示下頜升支長(zhǎng)度(ramus height，RH)，Go-Me線表示下頜體長(zhǎng)度(length of the mandibular body，BL)(圖6)。每條直線分別與FHP、MSP、FP形成的角度代表了下頜骨相對(duì)于參考平面的上下、左右、前后方向的三維位置。不對(duì)稱指數(shù)(asymmetry index，AI)計(jì)算公式如下：

FHP：眶耳平面(Frankfort horizontal plane)；MSP：正中矢狀面(mid-sagittal plane)；FP：冠狀面(frontal plane)

N：鼻根點(diǎn)；ORr、ORl：右眶下點(diǎn)、左眶下點(diǎn)；P：健側(cè)耳點(diǎn)；Co：髁突最上點(diǎn)；Go：下頜角最后下點(diǎn)；O1、O2：下頜升支切線緣外下點(diǎn)、外上點(diǎn)；Me：頦點(diǎn)；BL：下頜體長(zhǎng)Go-Me；RH：下頜升支長(zhǎng)O1-O2

測(cè)量記錄一系列術(shù)前后下頜骨線性長(zhǎng)度和角度，客觀地評(píng)價(jià)術(shù)前后下頜骨的對(duì)稱性。影像學(xué)測(cè)量分析由一位不在手術(shù)團(tuán)隊(duì)中的醫(yī)生進(jìn)行，并在一個(gè)月后重復(fù)測(cè)量。此外，記錄所有患者術(shù)后并發(fā)癥，包括下牙槽神經(jīng)損傷、術(shù)區(qū)感染、鈦網(wǎng)暴露或松動(dòng)。

1.5 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析

使用SPSS軟件v26.0進(jìn)行配對(duì)t檢驗(yàn)，分析手術(shù)前后下頜骨對(duì)稱性。檢驗(yàn)水準(zhǔn)為雙側(cè)α=0.05，P<0.05具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié) 果

術(shù)后隨訪時(shí)長(zhǎng)10～18個(gè)月，隨訪期間無(wú)失訪患者，所有患者術(shù)后均未發(fā)生術(shù)區(qū)感染、鈦網(wǎng)暴露、松動(dòng)或下牙槽神經(jīng)永久性損傷等并發(fā)癥，其中4例患者發(fā)生暫時(shí)性下唇麻木，術(shù)后使用營(yíng)養(yǎng)神經(jīng)及消腫藥物，其下牙槽神經(jīng)感覺(jué)功能在術(shù)后半年內(nèi)均得到恢復(fù)(表1)。

表1 患者信息及術(shù)后并發(fā)癥

11例患者均成功植入鈦網(wǎng)自體移植骨復(fù)合體于患側(cè)下頜骨，患側(cè)下頜骨體積增大與健側(cè)趨于平衡，患者面部不對(duì)稱性得到改善。其中一例(病例1)同期行頦成形術(shù)，以調(diào)整頦部中線偏斜，另一例(病例7)同期行健側(cè)顴骨顴弓整形術(shù)改善面中份不對(duì)稱?；颊咝g(shù)前后患側(cè)與健側(cè)各項(xiàng)指標(biāo)測(cè)量值如表2所示。術(shù)前患側(cè)與健側(cè)BL、RH值差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)。術(shù)后患側(cè)RH值較術(shù)前提高，但雙側(cè)RH值仍存在輕微不對(duì)稱，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)，余測(cè)量指標(biāo)均差異無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)(表2)。術(shù)前后雙側(cè)下頜骨測(cè)量指標(biāo)間差值如表3所示，術(shù)后雙側(cè)下頜骨測(cè)量指標(biāo)間差值較術(shù)前均減少，但雙側(cè)下頜升支與FP、雙側(cè)下頜體與FP夾角差異無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)。患者術(shù)前后AI值分別為(17.11±4.5)%和(4.81±1.73)%，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P=0.002)。

表2 患者治療前后各項(xiàng)指標(biāo)測(cè)量值

表3 治療前后雙側(cè)下頜骨測(cè)量指標(biāo)間差值

典型病例1：患者，男，19歲，自述面部不對(duì)稱，無(wú)外傷史，腫瘤手術(shù)史。查體見(jiàn)：面部明顯不對(duì)稱(圖7A和B)，右側(cè)下頜角肥大，右側(cè)顴骨顴弓稍突，牙合平面輕微偏斜，咬合關(guān)系尚可。螺旋CT影像示左側(cè)下頜升支發(fā)育不良(圖8A)，臨床診斷為Pruzansky-KabanⅡA型HFM?；颊呓邮芰藗€(gè)性化鈦網(wǎng)下頜角移植復(fù)合體植入以改善下頜骨不對(duì)稱，并同期行右側(cè)顴骨顴弓整形術(shù)改善面中份不對(duì)稱。術(shù)后13個(gè)月，螺旋CT示植入物無(wú)明顯松動(dòng)移位(圖8B)，患者術(shù)后面相照示面部基本對(duì)稱，美觀效果良好(圖7C和D)。

A，B：術(shù)前照；C，D：術(shù)后照

A：術(shù)前CT正面觀；B：術(shù)后CT正面觀

典型病例2：患者，男，23歲，主訴面部形象不佳。臨床診斷為PruzanskyⅡA型HFM。查體見(jiàn)面下1/3明顯不對(duì)稱，頦點(diǎn)基本居中(圖9A和B)，咬合關(guān)系良好，螺旋CT示右側(cè)下頜體部和升支輕度發(fā)育不良，左側(cè)下頜角肥大(圖10A)。最終，CAD/CAM輔助下制作個(gè)性化鈦網(wǎng)，術(shù)前虛擬手術(shù)截骨方案評(píng)估健側(cè)下頜角骨增量不足，需同期行健側(cè)下頜骨外板劈開(kāi)截骨術(shù)，遂聯(lián)合健側(cè)下頜角及下頜骨外板移植修復(fù)患側(cè)下頜骨輪廓缺陷。術(shù)后螺旋CT示雙側(cè)下頜骨基本對(duì)稱(圖10B)，術(shù)后面相照示患者面型改善，但左側(cè)面部仍存在部分軟組織缺陷，導(dǎo)致面型輕度不對(duì)稱(圖9C和D)?；颊咝g(shù)后出現(xiàn)下唇麻木感，其下牙槽神經(jīng)感覺(jué)功能在術(shù)后3個(gè)月得到恢復(fù)?；颊邔?duì)術(shù)后的面型滿意。

A，B：術(shù)前照；C，D：術(shù)后照

A：術(shù)前CT正面觀；B：術(shù)后CT正面觀

3 討 論

HFM是一種較常見(jiàn)的先天性顱頜面畸形，主要因雙側(cè)顱面骨、肌肉組織等發(fā)育不協(xié)調(diào)導(dǎo)致顱面部不對(duì)稱[1]，由Goldenhar于20世紀(jì)中葉首次提出。目前對(duì)于HFM的最佳手術(shù)治療方式專家并無(wú)共識(shí)。

正頜手術(shù)或DO是矯治HFM常用外科治療手段之一，但存在一定的局限性及適應(yīng)證：①DO能有效延長(zhǎng)下頜體的長(zhǎng)度和下頜升支高度，但對(duì)下頜骨三維體積上的增量及面下1/3輪廓缺陷的矯正仍嫌不足。Gui等[7]報(bào)道了21例行下頜DO的HFM患者術(shù)后面下1/3寬度不調(diào)。Ko等[10]的一項(xiàng)長(zhǎng)期縱向研究對(duì)Ⅰ型和Ⅱ型HFM患者進(jìn)行早期DO后發(fā)現(xiàn)雙側(cè)下頜體長(zhǎng)度及下頜升支高度仍存差異，面部輪廓不對(duì)稱未得到徹底糾正，需行二次手術(shù)治療。在隨后的一項(xiàng)研究中，Liu 等[11]報(bào)道了12例同時(shí)行DO聯(lián)合正頜手術(shù)的Ⅰ型和Ⅱ型HFM患者，術(shù)后患側(cè)與健側(cè)下頜升支高度比較術(shù)前提高23.83%，但患者術(shù)后雙側(cè)下頜骨仍然存在不對(duì)稱。②正頜手術(shù)往往需聯(lián)合術(shù)前術(shù)后正畸，患者治療周期較長(zhǎng)。③DO術(shù)后可能出現(xiàn)患側(cè)開(kāi)牙合，髁突吸收[12]，面部輪廓變平等風(fēng)險(xiǎn)，并且DO治療周期較長(zhǎng)，處于生長(zhǎng)發(fā)育期的患者極易因雙側(cè)下頜升支、髁突生長(zhǎng)發(fā)育速度差異而導(dǎo)致術(shù)后復(fù)發(fā)，需行二次手術(shù)治療。此外傳統(tǒng)正頜手術(shù)及DO主要矯正因上下頜骨矢狀向或垂直向骨性不調(diào)等造成的功能障礙及面型缺陷，但部分Ⅰ型和ⅡA型HFM患者咬合關(guān)系良好，咬合平面不偏斜或僅存在輕微偏斜，主要表現(xiàn)為雙側(cè)下頜骨體積不調(diào)，因此患側(cè)骨增量更適用于此類不伴有明顯咬合異常的HFM患者。

目前已有一系列同種異體和自體材料用于頜面部骨增量。同種異體材料有Medpor?、硅膠[13]、聚醚醚酮(PEEK)和羥基磷灰石等，均存在潛在的并發(fā)癥風(fēng)險(xiǎn)，如植入物的位置移動(dòng)，局部擠壓血腫，術(shù)后感染等。自體骨移植往往是頜骨增量的首選方法，如髂骨[14]、肋骨、顱骨等[15]，Kono等[16]、Antúnez-Conde等[17]、Takano等[18]和Navarro等[19]報(bào)道了用鈦網(wǎng)聯(lián)合髂骨移植重建因創(chuàng)傷或腫瘤切除引起的頜骨連續(xù)性缺陷的手術(shù)方法，取得了良好的治療效果。但該法仍存在一些局限，如需開(kāi)辟第二術(shù)區(qū)，手術(shù)時(shí)間較長(zhǎng)，存在供區(qū)并發(fā)癥等。

部分HFM患者存在健側(cè)下頜角肥大，因此本研究采用健側(cè)下頜角截骨聯(lián)合個(gè)性化鈦網(wǎng)移植整復(fù)成人輕型HFM，以期避免上述單獨(dú)使用正頜手術(shù)、DO或使用髂骨移植等方法的不足，實(shí)現(xiàn)患側(cè)下頜骨增量，平衡雙側(cè)下頜骨骨量，改善面下1/3輪廓的對(duì)稱性。

本研究結(jié)果顯示，患者術(shù)后AI值為(4.81±1.73)%與術(shù)前(17.11±4.56)%相比具有顯著性差異，表明術(shù)后下頜骨的不對(duì)稱性得到明顯改善。Habets等[20]研究發(fā)現(xiàn)當(dāng)AI>3%時(shí)，可認(rèn)為下頜骨垂直向存在不對(duì)稱，但有研究認(rèn)為正常人下頜骨存在輕微的不對(duì)稱[21]，這可能與樣本的選擇和測(cè)量誤差相關(guān)。根據(jù)Habets等研究結(jié)果提示，術(shù)后患者雙側(cè)下頜升支高度仍存在輕度的不對(duì)稱，這可能與鈦網(wǎng)移植骨復(fù)合體可以補(bǔ)償患側(cè)下頜體及下頜升支，但并不能修復(fù)HFM患者發(fā)育不良的髁突有關(guān)?；颊咝g(shù)后螺旋CT三維重建測(cè)量結(jié)果顯示雙側(cè)BL、RH及三維位置間差異均較術(shù)前明顯減少，雙側(cè)下頜骨對(duì)稱性較術(shù)前提高，面型改善。

經(jīng)過(guò)我們的隨訪觀察，此法較上述傳統(tǒng)矯治方法有以下優(yōu)勢(shì)：①無(wú)需開(kāi)辟第二術(shù)區(qū)，避免供區(qū)并發(fā)癥。雖然下頜角截骨存在損傷下牙槽神經(jīng)的風(fēng)險(xiǎn)，但我們研究發(fā)現(xiàn)僅有少部分患者出現(xiàn)暫時(shí)性下唇麻木，其下牙槽神經(jīng)感覺(jué)功能均在術(shù)后半年內(nèi)得到恢復(fù)。這可能與部分患者存在解剖結(jié)構(gòu)變異、術(shù)中牽拉、術(shù)后局部血腫壓迫下牙槽神經(jīng)有關(guān)，患者術(shù)后可口服營(yíng)養(yǎng)神經(jīng)、消腫抗炎藥物促進(jìn)下牙槽神經(jīng)功能恢復(fù)。②所有患者面部對(duì)稱性都得到顯著改善的同時(shí)，健側(cè)下頜角輪廓更流暢，符合東亞人群審美。③術(shù)前后無(wú)需聯(lián)合正畸治療，減少治療周期。④術(shù)中使用的個(gè)性化鈦網(wǎng)基于逆向工程的CAD/CAM輔助設(shè)計(jì)，貼合骨面，生物相容性好，同時(shí)使用自體骨移植降低術(shù)后排異感染風(fēng)險(xiǎn)[22]。⑤與Honda等[23]、Baek等[24]、Qiu等[25]研究結(jié)果一致，術(shù)后長(zhǎng)期療效穩(wěn)定。這可能與下頜骨主要為膜性成骨有關(guān)，Zins和Whitaker[26]研究發(fā)現(xiàn)，膜性骨術(shù)后骨改建和吸收較少，尺寸穩(wěn)定性較髂骨更優(yōu)良。并且下頜角與受體部位具有相同的胚胎起源和生物學(xué)特性，有利于患側(cè)下頜骨的重塑、改建與成骨。

雖然預(yù)成型鈦網(wǎng)聯(lián)合健側(cè)下頜角移植整復(fù)HFM術(shù)后美觀效果良好，但其與正頜手術(shù)或DO等一樣具有其特定的適應(yīng)證。此臨床技術(shù)適用于咬合關(guān)系良好且對(duì)側(cè)下頜角肥大的Ⅰ型或ⅡA型HFM患者。對(duì)于伴有中重度錯(cuò)牙合的Ⅰ型或ⅡA型HFM患者，不能單獨(dú)使用該法，需同期或二期聯(lián)合正頜手術(shù)或DO矯正頜骨三維向結(jié)構(gòu)不調(diào)。

本方法也存在一定的局限性。①供區(qū)骨源可能不足，非健側(cè)下頜角肥大的患者不適用，需結(jié)合患者的自身?xiàng)l件來(lái)選擇。②對(duì)于面中線的調(diào)整及面中份的不對(duì)稱性改善有限，因此可能需要同期行頦成形術(shù)或顴骨顴弓整形術(shù)。③HFM畸形累及軟硬組織，此法能實(shí)現(xiàn)骨增量，但對(duì)于面部軟組織的缺陷后期可能需要聯(lián)合脂肪充填術(shù)等。

4 總 結(jié)

本研究發(fā)現(xiàn)，CAD/CAM應(yīng)用于健側(cè)下頜角截骨及預(yù)成型鈦網(wǎng)聯(lián)合移植整復(fù)HFM能有效提升患側(cè)下頜骨骨量，矯正健側(cè)肥大下頜角，改善面型，提升面部輪廓的對(duì)稱性。故此法是一種矯正成人Ⅰ型和ⅡA單側(cè)HFM患者顏面不對(duì)稱的有效方法。鈦網(wǎng)內(nèi)自體下頜角移植后的重塑、改建、轉(zhuǎn)歸等機(jī)制以及此法與其他手術(shù)方法聯(lián)合矯治HFM的可行性仍需進(jìn)一步深入研究。