食管結(jié)核合并食管瘺1例

歐秋彤 葉剛

1暨南大學(xué)附屬第一醫(yī)院消化內(nèi)科，廣州 510630

食管結(jié)核是一種較為罕見的疾病，是結(jié)核分枝桿菌感染所致的一種食管炎性肉芽腫性病變［1］，病死率占結(jié)核病死患者的0.04%～0.20%［2-3］，繼發(fā)性食管結(jié)核最常見的癥狀有吞咽困難、體質(zhì)量減輕和胸骨后疼痛［4-5］，可出現(xiàn)食管腫物、食管潰瘍、食管瘺等并發(fā)癥［6］，嚴(yán)重時(shí)可導(dǎo)致死亡。臨床主要通過結(jié)合臨床癥狀、影像結(jié)果、病理結(jié)果及治療等多種手段綜合得到最終診斷。

臨床資料

患者，67歲，老年女性，因“胸背痛半年，嗆咳伴吞咽困難1個(gè)月”就診?；颊咦栽V半年前無明顯誘因出現(xiàn)胸背部疼痛，呈間斷性發(fā)作，1個(gè)月前患者出現(xiàn)嗆咳、聲嘶，伴吞咽困難，無腹脹腹痛，無潮熱盜汗，無發(fā)熱咯血等不適，體質(zhì)量半年內(nèi)下降5 kg，既往否認(rèn)慢性病病史，否認(rèn)肝炎、結(jié)核接觸史。既往外院行胸部CT提示食管腫物不排除食管惡性腫瘤，治療效果不佳，遂為進(jìn)一步診治遂至暨南大學(xué)附屬第一醫(yī)院住院治療。入院查體未見明顯異常。

入院后予完善相關(guān)檢查：超敏C反應(yīng)蛋白8.42 mg∕L，血沉104 mm∕h；結(jié)核菌素試驗(yàn)提示（++），結(jié)核桿菌抗體陰性，結(jié)核感染T淋巴細(xì)胞檢測（-）。其余血常規(guī)、生化、凝血、病毒全體未見明顯異常。胸部CT見縱隔食管左側(cè)旁見一腫物，腫物密度不均，大小約4.0 cm×2.0 cm×4.0 cm，包繞主動(dòng)脈弓，侵犯食管中段，食管變窄，不排除食管源性腫瘤。同時(shí)，雙上肺散在病灶，呈斑片狀實(shí)變、小葉中心結(jié)節(jié)和樹芽樣外觀，符合繼發(fā)性肺結(jié)核。完善胃鏡：距離門齒25.0 cm見中央息肉樣增生，表面破潰，最大徑1.0 cm。胃鏡活檢結(jié)果：鏡下見符合慢性肉芽腫性炎，糖原染色（PAS）、抗酸染色及六胺銀均陰性。超聲內(nèi)鏡：食管左側(cè)壁見均質(zhì)低回聲占位，切面大小約13.6 cm×6.8 cm，管壁未見腫瘤破壞斷裂征象。超聲內(nèi)鏡下活檢結(jié)果：鏡下見多量中性粒細(xì)胞和小片類上皮細(xì)胞。特殊染色：抗酸染色（+），PAS、過碘酸六胺銀染色（PASM）、銀染色（Ag）均陰性。結(jié)論：符合結(jié)核。綜合患者癥狀及檢查結(jié)果，最終診斷為繼發(fā)性食管結(jié)核合并食管瘺、縱隔結(jié)核性淋巴結(jié)炎及繼發(fā)性肺結(jié)核。

患者因食管結(jié)核進(jìn)展侵犯食管表面導(dǎo)致食管破潰、食管瘺，出現(xiàn)嗆咳、吞咽困難，予置入鼻空腸管以防食管瘺進(jìn)一步加重，同時(shí)行積極抗結(jié)核治療。經(jīng)過3個(gè)月積極抗結(jié)核治療，患者癥狀明顯改善，復(fù)查胃鏡可見表面光滑，食管瘺愈合，目前已拔出鼻空腸管恢復(fù)飲食，繼續(xù)抗結(jié)核治療中。

討 論

食管結(jié)核是一種較為罕見的疾病，食管結(jié)核約占胃腸道結(jié)核病例的0.3%［7］，臨床上易被誤診為食管癌［8-9］。食管結(jié)核在組織病理學(xué)分型主要分為潰瘍型和增殖型；潰瘍型可浸潤至食管黏膜下層，甚至淺肌層，隨著病程進(jìn)展，肉芽組織出現(xiàn)干酪樣壞死、破潰，形成潰瘍，嚴(yán)重時(shí)導(dǎo)致食管瘺；增殖型多表現(xiàn)為黏膜下隆起，主要為肉芽和纖維組織增生形成。

食管結(jié)核發(fā)病機(jī)制可分為：⑴吞咽結(jié)核痰導(dǎo)致食管黏膜感染；⑵喉和咽部病變的連續(xù)延伸；⑶從縱隔、肺門淋巴結(jié)或椎骨等鄰近器官延伸導(dǎo)致；⑷逆行淋巴擴(kuò)散；⑸全身播散性粟粒性結(jié)核過程中的血源性感染［10］。食管結(jié)核大多數(shù)繼發(fā)于鄰近的干酪樣縱隔或肺門淋巴結(jié)的直接延伸［6，11］。食管結(jié)核發(fā)病機(jī)制不同，侵襲部位也可有所不同，食管的上1∕3大多由結(jié)核性咽炎或喉炎直接延伸所致［10］，受累部位食管的中間1∕3多見于肺部延伸，也是食管結(jié)核常發(fā)生部位［12-13］。

回顧該病例，患者以胸背部疼痛為首發(fā)癥狀，胸背部疼痛是食管結(jié)核常見癥狀之一［14-15］，但也需警惕心源性胸痛，需完善心電圖、心肌酶等檢查排除心源性疾病。根據(jù)患者胸部CT，可見縱隔結(jié)核性淋巴炎典型CT表現(xiàn)——不均質(zhì)軟組織團(tuán)塊影，中心低密度和周圍周邊強(qiáng)化［16］。同時(shí)雙肺病變提示繼發(fā)性肺結(jié)核，根據(jù)食管結(jié)核的發(fā)病機(jī)制，患者的食管結(jié)核可能繼發(fā)于MTL和（或）繼發(fā)性肺結(jié)核，食管結(jié)核常繼發(fā)MTL［17］?；颊呤及l(fā)癥狀表現(xiàn)為胸背部疼痛，因癥狀缺乏特異性，食管結(jié)核常被忽視或誤診［15］。因此，胸背部疼痛的患者也需警惕食管結(jié)核的可能，必要時(shí)建議完善消化內(nèi)鏡檢查。

本病例與其他食管結(jié)核病例報(bào)道相同之處在于食管結(jié)核的臨床癥狀缺乏特異性，主要表現(xiàn)為胸背部疼痛、吞咽困難、食管異物感等不適，但不同之處在于本病例通過講述患者從開始懷疑食管腫瘤到最終診斷食管結(jié)核的診治過程，通過期間完善的相關(guān)影像結(jié)果及病理結(jié)果來講述食管結(jié)核診斷過程可能出現(xiàn)誤診的結(jié)果，例如：患者診斷繼發(fā)性食管結(jié)核明確，但結(jié)核感染T淋巴細(xì)胞檢測（T-SPOT）結(jié)果卻是陰性。通過查閱相關(guān)研究得到，雖然T-SPOT［18］對(duì)診斷存在結(jié)核分枝桿菌感染具有相對(duì)較高的靈敏度和特異度，分別為93.3%和96.6%，但仍有漏診率，約6.7%［19］，所以T-SPOT陰性不能完全排除結(jié)核病的可能。又如本例患者內(nèi)鏡下活檢結(jié)果：抗酸染色陰性。與結(jié)核病理結(jié)果相反。通過查閱相關(guān)研究示，對(duì)于食管診斷病變、實(shí)現(xiàn)組織病理學(xué)活檢和分離生物體的診斷，內(nèi)窺鏡檢查［11，20］及超聲內(nèi)鏡下活檢具有重要價(jià)值，但內(nèi)窺鏡下活檢的靈敏度不高，內(nèi)鏡下活檢組織學(xué)中經(jīng)典肉芽腫僅見于50%的病例，抗酸桿菌僅見于不到25%的病例［21］，內(nèi)鏡黏膜活檢的靈敏度僅為22%［22］。因此，多次內(nèi)鏡下多處進(jìn)行活檢更能提高準(zhǔn)確性。另外，經(jīng)食管超聲內(nèi)鏡引導(dǎo)下細(xì)針穿刺（EUS-FNA）準(zhǔn)確率更高，EUS-FNA的總診斷率為93%，靈敏度為71%，特異度為100%，陽性預(yù)測值為100%，故EUS-FNA可明顯提高診斷的準(zhǔn)確性，對(duì)于診斷食管或縱隔病變有更高參考價(jià)值［23］。

本病例局限在于未對(duì)患者進(jìn)行多次、多機(jī)構(gòu)的T-SPOT檢測及內(nèi)鏡下多次、多處活檢。

結(jié)核病的發(fā)病率雖已減少，但仍需警惕結(jié)核病的發(fā)生［24］。食管結(jié)核在臨床上十分少見，而且臨床癥狀缺乏特異性，因此常被誤診，導(dǎo)致疾病繼續(xù)進(jìn)展，出現(xiàn)一系列并發(fā)癥，嚴(yán)重時(shí)可導(dǎo)致死亡。

通過本病例講述患者因食管結(jié)核誤診導(dǎo)致食管瘺及從誤診到最終診斷食管結(jié)核的診治過程來加強(qiáng)臨床醫(yī)師對(duì)食管結(jié)核的了解，盡量做到盡早診斷，盡早治療。結(jié)核病的診斷除病原學(xué)確診外，還需要結(jié)合臨床表現(xiàn)、實(shí)驗(yàn)室檢查、影像學(xué)結(jié)果進(jìn)行綜合判斷［25］。因此，建議多次檢測T-SPOT、內(nèi)鏡下多處活檢、超聲內(nèi)鏡下精準(zhǔn)活檢等多種手段避免漏診。當(dāng)患者仍無法明確診斷時(shí)，可行診斷性抗結(jié)核治療［15，20］，一方面既可診斷食管結(jié)核，另一方面也可盡早治療，避免疾病繼續(xù)進(jìn)展，誘發(fā)嚴(yán)重并發(fā)癥。