葉元元 曾梅鳳 張何威
腦性癱瘓(簡稱腦癱)是指胎兒及嬰兒時(shí)期腦發(fā)育過程中的非進(jìn)行性顱腦損傷導(dǎo)致的持續(xù)存在的運(yùn)動(dòng)、姿勢發(fā)育障礙,是兒童神經(jīng)功能障礙的重要原因,常伴有智力不足、聽力、視覺、語言功能障礙等表現(xiàn)[1]。腦癱患兒由于運(yùn)動(dòng)功能受限,需要長期依賴他人照顧,給家庭和父母帶來了巨大的負(fù)擔(dān),提高腦癱患兒生活自理能力已經(jīng)成為實(shí)施康復(fù)干預(yù)的重要內(nèi)容[2-4]?!秶H功能、殘疾和健康分類(兒童和青少年版)》提出,腦癱患兒的生活自理能力水平是健康因素、個(gè)人因素和環(huán)境因素動(dòng)態(tài)交互的結(jié)果。相關(guān)研究也表明,手功能分級(jí)、粗大運(yùn)動(dòng)功能、健康基礎(chǔ)水平、適應(yīng)性水平與家庭生態(tài)均為腦癱患兒生活自理能力的重要影響因素[5]。從臨床實(shí)踐來看,腦癱兒童在康復(fù)過程中往往更注重下肢功能的訓(xùn)練,而相對忽視對上肢功能的訓(xùn)練。腦癱兒童的上肢功能障礙嚴(yán)重影響其日常生活自理能力[6],探究手功能和生活自理能力之間的相關(guān)性具有重要的現(xiàn)實(shí)意義。
目前針對腦癱兒童手功能的分級(jí)主要是手功能分級(jí)系統(tǒng)(manual ability classification system, MACS)和粗大運(yùn)動(dòng)功能分級(jí)系統(tǒng)(cross motor function classification system, GMFCS),但這些方法都是針對是否具備完成特定任務(wù)的客觀能力的評估,且沒有針對單側(cè)上肢功能障礙患兒的評價(jià),存在一定局限性。本研究采用了基于動(dòng)作觀察的手功能評估工具獲得雙手操作功能指標(biāo)。雙手功能評估(both hands assessment, BoHA)和輔助手功能評估(assisting hand assessment, AHA)分別適用于痙攣型四肢癱和痙攣型偏癱兒童,是針對MACS I~I(xiàn)II級(jí)兒童開發(fā)的,能夠反應(yīng)手功能客觀信息的標(biāo)準(zhǔn)化上肢活動(dòng)表現(xiàn)的觀察指標(biāo)[7-8]。本研究的目的是在充分考慮混雜因素及其他影響因素的情況下探究6~10歲(MACS I~I(xiàn)II級(jí))腦癱患兒手功能與生活自理能力之間的相關(guān)關(guān)系。
本研究采用橫斷面設(shè)計(jì),患者信息來源于蘇州市民生科技項(xiàng)目(SYSD2020209)收集的數(shù)據(jù)庫。選取2019年1月—2021年6月在我院確診、年齡6~10歲(MACS I-III級(jí))的腦癱兒童納入研究。研究的實(shí)施過程與結(jié)果發(fā)布通過了蘇州大學(xué)附屬兒童醫(yī)院倫理委員會(huì)批準(zhǔn),并取得患兒監(jiān)護(hù)人書面知情同意書。
(1)腦癱兒童基本情況調(diào)查:自制腦癱兒童基本情況調(diào)查表,由父母填寫完成。問卷包括患兒的年齡和性別、臨床共病以及部分家庭信息,如家庭收入、父母教育水平等內(nèi)容。使用MACS和GMFCS評定手功能和粗大運(yùn)動(dòng)功能水平。由經(jīng)過培訓(xùn)的課題組成員和職業(yè)治療師共同完成研究對象的等級(jí)評定。
(2)活動(dòng)能力測量:使用中文版兒童殘疾評定量表-計(jì)算機(jī)自適應(yīng)測試(PEDI-CAT)測量研究對象自理能力水平。PEDI-CAT是衡量0~20歲兒童自理能力的有效指標(biāo),包括日常行為、身體活動(dòng)、溝通能力與認(rèn)知水平以及生活管理能力4個(gè)方面,于2012年10月正式使用。相比于兒童殘疾評定量表(PEDI)更加簡明、高效,改善了PEDI中存在的部分缺陷[9]。
使用輔助手評估測試(AHA)測量痙攣型偏癱兒童雙手活動(dòng)功能,該測試適用于18個(gè)月至12歲的偏癱兒童或產(chǎn)科臂叢神經(jīng)麻痹兒童;使用雙手功能評估測試(BoHA)測量痙攣型四肢癱兒童雙手活動(dòng)功能,該測試適用于22個(gè)月至13歲的痙攣型四肢癱兒童。輔助手評估測試(AHA)和雙手功能評估測試(BoHA)旨在觀察兒童在雙手游戲參與(即需要使用雙手的玩具)中的表現(xiàn),通過對表現(xiàn)的標(biāo)準(zhǔn)化觀察,分析和衡量兒童從事雙手活動(dòng)的能力[7-8]。
使用粗大運(yùn)動(dòng)功能測量量表(GMFM-66)進(jìn)行粗大運(yùn)動(dòng)功能的總體測量,由經(jīng)過培訓(xùn)的課題組成員和職業(yè)治療師共同完成評估。
(3)認(rèn)知功能測量:通過雙向互譯的方式獲取瑞文彩色型推理測驗(yàn)量表(Raven’s Color Progressive Matrix, RCPM)。RCPM是一種測量5~11歲兒童非語言智力的工具[10]。 根據(jù)RCPM提供的標(biāo)準(zhǔn)化分?jǐn)?shù),將標(biāo)準(zhǔn)分?jǐn)?shù)為70分或更低的測試對象定義為認(rèn)知障礙。對于無法完成RCPM的兒童,可以依據(jù)心理醫(yī)生、家長或?qū)W校提供診斷證明判斷是否具有認(rèn)知功能障礙。
執(zhí)行功能行為評定量表(Behavior Rating Inventory of Executive Function, BRIEF)父母版是測量6~18歲兒童執(zhí)行功能范圍的標(biāo)準(zhǔn)化評定量表,量表包括2個(gè)指數(shù)和86個(gè)條目。行為管理指數(shù)包括抑制、轉(zhuǎn)換和感情、控制3個(gè)分量表,元認(rèn)知功能指數(shù)包括任務(wù)啟動(dòng)、工作記憶、計(jì)劃、組織和監(jiān)控5個(gè)分量表。可用于評估學(xué)齡前兒童的學(xué)習(xí)障礙、語言障礙、注意力障礙等后天神經(jīng)和發(fā)育障礙問題。行為管理指數(shù)包括抑制、轉(zhuǎn)換和感情、控制3個(gè)分量表。每個(gè)條目按1~3級(jí)評分,得分越高反映執(zhí)行功能受損越嚴(yán)重[11]。
采用SPSS 25.0統(tǒng)計(jì)學(xué)軟件分析研究對象人口學(xué)特征,符合正態(tài)分布的計(jì)量資料采用“均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差”表示,非正態(tài)分布計(jì)量資料采用中位數(shù)(四分位數(shù))描述集中趨勢和離散趨勢。計(jì)數(shù)資料計(jì)算百分率;對于服從正態(tài)分布的資料采用Pearson相關(guān)分析,檢驗(yàn)手功能和生活自理能力相關(guān)性;通過單因素和多元線性回歸分析估計(jì)手功能對生活自理能力的影響。使用Graphpad prism 9.3軟件繪制相關(guān)性分析散點(diǎn)圖。通過Dagitty online software在線平臺(tái)繪制因果關(guān)系模型有向無環(huán)圖(DAG)。以P<0.05為差異具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。
本次調(diào)查共納入研究對象53例,其中痙攣型偏癱兒童30例,痙攣型四肢癱兒童23例,表1根據(jù)分型匯總了納入研究的53例腦癱兒童的基本情況。痙攣型偏癱兒童30例,中位年齡8.5歲;痙攣型四肢癱兒童23例,中位年齡7歲。10(18.9%)例患兒患有癲癇,2(3.8%)例患兒因監(jiān)護(hù)人拒絕回答(缺失)。15(28.3%)例患兒存在智力障礙,4(7.5%)例患兒因視力受損且無法獲取相關(guān)資料(缺失)。
表1 研究對象基本特征
續(xù)表
痙攣型偏癱與四肢癱兒童在手功能、粗大運(yùn)動(dòng)功能、生活自理能力、認(rèn)知等測試得分比較差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05),見表2。
表2 主要測量指標(biāo)結(jié)果
相關(guān)性分析結(jié)果所示,PEDI-CAT量表分?jǐn)?shù)和AHA得分(r=0.727)以及PEDI-CAT量表分?jǐn)?shù)和BoHA得分(r=0.616)之間具有相關(guān)性(P<0.05)。見圖1。
圖1 生活自理能力與手功能相關(guān)性分析
為進(jìn)一步探討腦癱兒童生活自理能力和手功能的相關(guān)性,以AHA/BoHA為自變量、PEDI-CAT為因變量進(jìn)行單因素回歸分析。結(jié)果顯示,手功能是生活自理能力的影響因素。但對于痙攣型偏癱兒童,AHA只能解釋51%的因變量變異;對于痙攣型四肢癱兒童,BoHA只能解釋35%的因變量變異。為檢驗(yàn)考慮混雜因素條件下,手功能與生活自理能力的相關(guān)性,本研究根據(jù)文獻(xiàn)回顧和專家共識(shí),梳理模型因果關(guān)系,討論形成生活自理能力決定因素理論模型。使用Dagitty online software在線平臺(tái)構(gòu)建有向無環(huán)圖,確定回歸模型最小調(diào)整變量集,包括年齡、手功能(AHA/BoHA)、認(rèn)知(RCMP)、行為自我調(diào)節(jié)能力(BRIEF)和共病(comorbidities),見圖2。
圖2 模型因果關(guān)系有向無環(huán)圖
采用線性回歸方法探究自理能力影響因素。以自理能力評分為因變量,手功能、年齡、共病、RCPM、BRIEF為自變量,其中共病為分類變量(0=無,1=有),其余變量為連續(xù)性變量。根據(jù)多元線性回歸的結(jié)果顯示,痙攣型偏癱兒童和腦癱兒童模型的擬合程度不同。在痙攣型偏癱兒童模型中,AHA得分每增加1個(gè)單位,對應(yīng)的PEDI-CAT量表分?jǐn)?shù)增加0.208分(P=0.008)。認(rèn)知能力是混雜因素中唯一具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義的影響因素;在痙攣型四肢癱兒童的模型中,BoHA得分每增加1個(gè)單位,對應(yīng)的PEDI-CAT量表分?jǐn)?shù)增加0.305分(P=0.001)。認(rèn)知和執(zhí)行功能是生活自理能力的主要影響因素(P<0.05)。對于使用BoHA進(jìn)行評估的痙攣型四肢癱兒童,模型所解釋的方差占57.8%,其他變量對生活自理能力沒有明顯影響。對于使用AHA評估的痙攣型偏癱兒童,模型所解釋的方差占77.2%,模型擬合程度較好。見表3。
表3 腦癱兒童生活自理能力影響因素多元回歸模型
本研究是針對腦癱兒童的橫斷面研究,調(diào)查了痙攣型偏癱和四肢癱兒童(MACS I~I(xiàn)II級(jí))生活自理能力和手功能之間的關(guān)系。痙攣型偏癱兒童與痙攣型四肢癱兒童之間存在一定的差異。在MACS分級(jí)中,痙攣型偏癱兒童歸類為Ⅱ級(jí)的比例更高,而痙攣型四肢癱兒童歸類為Ⅲ級(jí)的比例更高。粗大運(yùn)動(dòng)功能分級(jí)中,96.7%的痙攣型偏癱兒童被歸類為Ⅰ級(jí)。痙攣型四肢癱兒童粗大運(yùn)動(dòng)功能分級(jí)中各級(jí)別占比依次為34.8%、39.1%、17.4%及8.7%。共病包括癲癇、智力障礙、自閉癥譜系疾病、多動(dòng)癥4個(gè)方面。兩組患者共病患病率為64.2%,痙攣型四肢癱兒童共病患病率高于痙攣型偏癱患兒。
痙攣型偏癱兒童組與痙攣型四肢癱兒童組在各項(xiàng)測量指標(biāo)之間差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。說明痙攣型偏
癱兒童和四肢癱兒童在粗大功能運(yùn)動(dòng)能力、生活自理能力、認(rèn)知、注意力和行為規(guī)范能力等方面并無顯著差異。相關(guān)性分析結(jié)果顯示,使用AHA和BoHA測量的手功能水平與PEDI-CAT測量的生活自理能力之間存在正相關(guān)關(guān)系。這與相關(guān)現(xiàn)有研究的結(jié)論基本一致[12],提示手功能訓(xùn)練和康復(fù)對于提高腦癱患兒生活自理能力具有重要的價(jià)值。考慮到年齡、認(rèn)知、注意力、行為調(diào)節(jié)等其他混雜因素的影響,本研究通過有向無環(huán)圖構(gòu)建因果關(guān)系模型。有向無環(huán)圖解釋了可能存在的影響因素和生活自理能力的因果關(guān)系,即在其他有影響的變量條件下,手功能和生活自理能力之間的關(guān)系。有向無環(huán)圖的使用篩選出了因果模型的最小調(diào)整變量集,控制了在估計(jì)因果效應(yīng)時(shí)的潛在偏差。對于痙攣型偏癱或四肢癱兒童,在考慮這些因素的模型中,手功能仍然是生活自理能力的影響因素,提示手功能是腦癱患兒生活自理能力的主要影響因素。在未來的腦癱患兒護(hù)理與康復(fù)中,應(yīng)更加重視上肢功能的鍛煉,提高雙手操作功能,促進(jìn)生活自理能力的生成,在減輕家庭負(fù)擔(dān)的同時(shí)提高腦癱患兒的生活質(zhì)量。本研究主要存在兩個(gè)方面的局限性:一是研究樣本數(shù)量較少,本研究限制了樣本的年齡界限和MACS等級(jí),在有限的患者群體中難以納入更多的樣本;二是未考慮MACS Ⅳ級(jí)和Ⅴ級(jí)兒童的情況,由于研究開始前尚未發(fā)現(xiàn)能夠有效評價(jià)MACS Ⅳ級(jí)和Ⅴ級(jí)兒童雙手活動(dòng)能力的工具,僅納入了MACSⅠ~Ⅲ級(jí)的腦癱兒童。