數(shù)字化多學科聯(lián)合治療骨性Ⅱ類高角伴阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征成年患者1例

沈奕洋，馮筱妍，張晨星，李 娟，林 軍

骨性Ⅱ類高角患者存在下頜骨矢狀向發(fā)育不足和垂直向發(fā)育過度的情況，在我國，這種矢狀向發(fā)育不足主要表現(xiàn)為下頜骨后縮，嚴重影響了患者的側(cè)貌[1]。近期研究發(fā)現(xiàn)，此類錯畸形容易引起舌和軟腭位置的后移，嚴重者上氣道會出現(xiàn)結(jié)構(gòu)性狹窄，從而導致患者夜間出現(xiàn)通氣障礙[2-4]。阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征(obstructive sleep apnea and hypopnea syndrome，OSAHS)會引起患者夜間睡眠質(zhì)量的降低，影響患者日常的工作、生活，同時還會增加高血壓、糖尿病、冠心病等一系列嚴重全身疾病的風險[5]。而OSAHS的患者數(shù)量經(jīng)常被低估，最近研究表明，5%左右的中年人、超過10%的老年人均患有OSHAS[6]。針對OSHAS患者，多學科合作為患者制定整體而個性化的治療計劃能有效改善患者預后情況[7]，但其相關(guān)病例報道較少?，F(xiàn)報道1例數(shù)字化多學科聯(lián)合治療骨性Ⅱ類高角伴阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征成年患者的治療過程及其1年半后隨訪情況，為臨床提供參考。

1 病例報告

1.1 一般資料

患者男性，32歲，OSAHS病史5年余，已于浙江大學醫(yī)學院附屬第一醫(yī)院呼吸內(nèi)科行夜間無創(chuàng)通氣治療，效果可，但打鼾癥狀仍存，睡眠質(zhì)量欠佳。遂2017年3月于浙江大學醫(yī)學院附屬第一醫(yī)院口腔正畸科就診，要求進一步改善打鼾癥狀，提高睡眠質(zhì)量?；颊哂幸腋未笕柺罚枚魈婵f控制穩(wěn)定。吸煙史，每天10支，已吸12年未戒?；颊叻裾J其他系統(tǒng)性疾病史及藥物過敏史。

1.2 臨床檢查

1.2.1 顏面檢查 ①正面觀：左右基本對稱，面下1/3略偏長，下頜輕微右偏，微笑時上頜前牙暴露不足，下頜前牙暴露過多(圖1A、B)；②側(cè)面觀：凸面型，下頜后縮，頦唇溝較淺(圖1C)。

1.2.2 口內(nèi)檢查 ①恒牙列；②口腔衛(wèi)生一般，前牙舌側(cè)可見煙斑；③雙側(cè)磨牙、尖牙均成中性關(guān)系；④前牙覆正常，Ⅰ度深覆蓋；⑤上下中線不齊，下中線左偏0.5 mm；⑥下頜牙列輕度擁擠?？趦?nèi)檢查見圖1F～J。

1.2.3 影像學檢查 ①頭影測量示：FMA角43.3°，提示患者為高角型；L1-NB 13.9 mm，L1-FH 37.9°，提示患者下前牙前突；SNA角80.4°，SNB角71.0°，ANB角9.4°，提示為下頜后縮的骨性Ⅱ類患者；上下唇均位于E線前方，上唇距離E線6.0 mm，下唇距E線5.9 mm，提示患者軟組織側(cè)貌較突(圖1D)。②全景片示：28，48埋伏阻生；牙槽骨未見明顯異常，牙周狀況良好(圖1E)。③錐形束CT測量結(jié)果示：左右雙側(cè)可見髁突骨皮質(zhì)不連續(xù)(圖1K～N)。④磁共振檢查示：兩側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)不可復盤前移位，雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)功能紊亂綜合征(圖1 O～R)。⑤Dolphin軟件測定氣道結(jié)果示：氣道體積5 226.0 mm3，氣道最小橫截面積37.7 mm2(圖2B～C)。

A：正面像；B：正面微笑像；C：側(cè)面像；D：頭顱側(cè)位X線片；E：曲面體層X線片；F：右側(cè)像；G：正面像；H：右側(cè)像；I：上頜面像；J：下頜牙面像；K：右側(cè)髁突冠狀位；L：左側(cè)髁突冠狀位；M：右側(cè)髁突矢狀位；N：左側(cè)髁突矢狀位；O：左側(cè)關(guān)節(jié)閉口位；P：左側(cè)關(guān)節(jié)張口位；Q：右側(cè)關(guān)節(jié)閉口位；R：右側(cè)關(guān)節(jié)張口位

1.2.4 睡眠呼吸檢查 多導睡眠監(jiān)測(polysomnography，PSG)報告示：患者BMI指數(shù)為24.8 kg/m2，AHI指數(shù)為22.9次/h，最低血氧飽和度為75%，屬中重度阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征。

1.3 診斷

A：頭影測量重疊圖(黑色為治療前，紅色為治療結(jié)束時，綠色為隨訪時)；B：治療前氣道面積；C：治療前氣道體積；D：正頜手術(shù)后氣道面積；E：正頜手術(shù)后氣道體積；F：治療結(jié)束時氣道面積；G：治療結(jié)束時氣道體積；H：1年半后隨訪時氣道面積；I：1年半后隨訪時氣道體積

1.4 治療目標

①增大氣道體積，改善OSAHS癥狀。②前導下頜，適當內(nèi)收上頜，糾正骨性不調(diào)，改善側(cè)貌。③排齊整平牙列，改善咬合。④改善關(guān)節(jié)癥狀。

1.5 治療計劃

呼吸內(nèi)科-口腔頜面外科-口腔正畸科多學科聯(lián)合治療：由于之前呼吸內(nèi)科的夜間通氣治療效果良好，后續(xù)考慮口腔科繼續(xù)進行治療。具體內(nèi)容如下：①術(shù)前正畸治療，下頜減數(shù)34、44，排齊整平牙列，內(nèi)收下頜前牙，控制前牙轉(zhuǎn)矩以去代償。②雙頜手術(shù)：上頜骨LeFort Ⅰ型截骨術(shù)+雙側(cè)下頜骨矢狀劈開術(shù)+頦成形術(shù)。③術(shù)后正畸，精細調(diào)整合關(guān)系。

1.6 治療過程

1.6.1 治療前準備 治療前，患者先取模制作穩(wěn)定性咬合板，并全天候佩戴。咬合板治療持續(xù)3個月，直至關(guān)節(jié)癥狀穩(wěn)定。

1.6.3 正頜手術(shù) 手術(shù)通過錐形束CT數(shù)據(jù)及Dolphin軟件設(shè)計手術(shù)方案(圖3)。術(shù)前使用CAD/CAM技術(shù)設(shè)計術(shù)中咬合板，并給患者試戴。術(shù)前準備完善后，上頜骨行LeFort Ⅰ型截骨術(shù)整體后移3 mm；下頜骨行BSSRO+頦成形術(shù)，下頜骨及頦部前移5 mm。術(shù)后使用頜間固定。此時術(shù)后患者的口內(nèi)覆覆蓋情況得到了顯著改善，頭影測量示：FMA角45.2°，SNA角78.9°，SNB角75.6°，ANB角3.3°，上下唇位于E線后方，上唇距離E線1.6 mm，下唇距離E線2.9 mm，提示患者的骨性情況及側(cè)貌得到顯著改善(圖4)。Dolphin軟件測定氣道體積10 851.1 mm3，氣道最小橫截面積為114.1 mm2，氣道狹窄得到顯著改善(圖2D～E)。

A～C：正頜術(shù)前頜骨左側(cè)、正中、右側(cè)視圖；D～F：模擬正頜術(shù)后頜骨左側(cè)、正中、右側(cè)視圖；G：正頜術(shù)前面相圖；H：正頜術(shù)后面相模擬圖

A：正面像；B：正面微笑像；C：側(cè)面像；D：頭顱側(cè)位X線片；E：曲面體層X片；F：右側(cè)像；G：正面像；H：右側(cè)像；I：上頜面像；J：下頜面像

1.6.4 術(shù)后正畸治療 正頜術(shù)后1個月，上下頜更換0.019英寸×0.025英寸不銹鋼絲，進行咬合微調(diào)，矩形牽引配合微種植釘控制前牙覆、覆蓋及轉(zhuǎn)矩。正頜手術(shù)后10個月，住院拆除鈦板、鈦釘。術(shù)后正畸治療共持續(xù)18個月，牙齒排列整齊，關(guān)系正常，拆除全口矯治器，上下頜前牙均放置舌側(cè)保持器，同時配合Hawley保持器進行保持。治療結(jié)束患者檢查情況見圖5。

A：正面像；B：正面微笑像；C：側(cè)面像；D：頭顱側(cè)位X線片；E：曲面體層X片；F：右側(cè)像；G：正面像；H：右側(cè)像；I：上頜面像；J：下頜面像；K：右側(cè)髁突冠狀位；L：左側(cè)髁突冠狀位；M：右側(cè)髁突矢狀位；N：左側(cè)髁突矢狀位

1.7 治療結(jié)果

治療結(jié)束后，患者全口牙齒排列整齊，雙側(cè)磨牙完全Ⅲ類關(guān)系，下中線右偏0.5 mm，前牙淺覆、淺覆蓋。側(cè)貌得到明顯改善，上下唇均位于E線后方，上唇到E線距離為1.2 mm，下唇到E線距離為1.0 mm；頦部得到前伸，頦唇溝變深，下頜仍有輕微右偏。但微笑時存在上前牙暴露不足、下前牙暴露過多的問題。頭側(cè)片可見FMA角44.0°，SNA角77.9°，SNB角73.9°，ANB角4.0°，骨性關(guān)系得到明顯改善(圖5A～J)。CBCT可見患者髁突部分改建，但骨皮質(zhì)連續(xù)(圖5K～N)；舌骨位置升高，氣道體積增加，自覺打鼾癥狀獲得較大改善，夜間睡眠質(zhì)量明顯提高。雙側(cè)關(guān)節(jié)癥狀明顯改善。

1.8 隨訪

治療結(jié)束后1年半時復查，患者口內(nèi)情況與結(jié)束時基本一致，側(cè)貌維持較好(圖6)。頭側(cè)片可見FMA角44.1°，SNA角78.1°，SNB角73.7°，ANB角4.5°，骨性關(guān)系與治療結(jié)束時相比較穩(wěn)定，隨訪時頭側(cè)指標與初始、治療結(jié)束時的差異如圖所示；錐形束CT示雙側(cè)髁突穩(wěn)定，骨皮質(zhì)連續(xù)；氣道體積為7 683.8 mm3，氣道最小橫截面積為52.0 mm2，氣道情況相較于手術(shù)后有復發(fā)，舌骨位置較治療結(jié)束時抬高?；颊咦允鲆归g睡眠質(zhì)量良好。雙側(cè)關(guān)節(jié)癥狀穩(wěn)定。治療前后及隨訪時的頭側(cè)及氣道變化見圖2H～I。

A：正面像；B：正面微笑像；C：側(cè)面像；D：頭顱側(cè)位X線片；E：曲面體層X片；F：右側(cè)像；G：正面像；H：右側(cè)像；I：上頜面像；J：下頜面像；K：右側(cè)髁突冠狀位；L：左側(cè)髁突冠狀位；M：右側(cè)髁突矢狀位；N：左側(cè)髁突矢狀位

2 討 論

本病例涉及頜骨發(fā)育畸形的中重度OSHAS成年患者，針對此類患者應(yīng)在早期進行持續(xù)正壓通氣治療，待全身情況改善后行骨性手術(shù)治療[4，8]。手術(shù)的術(shù)式選擇非常重要。常用的術(shù)式為雙頜前徙術(shù)(maxillomandibular advancement，MMA)。MMA通常包括上頜LeFort Ⅰ型截骨術(shù)和雙側(cè)下頜骨矢狀劈開術(shù)(bilateral sagittal split ramus osteotomy，BSSRO)。該術(shù)式已廣泛用于治療中重度OSAHS，85.5%患者MMA術(shù)后呼吸暫停低通氣指數(shù)(apnea-hypopnea index，AHI)明顯改善，被證明是治療OSAHS的一種有效可靠的手術(shù)方式[9-10]。然而，本病例為骨性Ⅱ類高角型患者，存在側(cè)貌突，頦部后縮，平面較陡的情況。傳統(tǒng)的MMA會使面型前突更明顯[8]，難以滿足美學方面的需求，因此需對MMA術(shù)式進行部分改良。關(guān)于上頜骨的術(shù)式有多種選擇：①方案一是下頜BSSRO+頦成形術(shù)，上頜拔除前磨牙，上頜骨僅前部后移。這種出于改善側(cè)貌的考慮，可能會使上頜磨牙區(qū)牙弓寬度變窄。而上牙弓寬度的缺失會導致鼻部氣流阻力增加及舌體后墜，繼而加重OSAHS癥狀[11]。②方案二是雙頜逆時針前徙術(shù)(counterclockwise maxillomandibular advancement，CMMA)+頦成形術(shù)。CMMA與傳統(tǒng)術(shù)式相比實現(xiàn)了雙頜復合體的逆時針旋轉(zhuǎn)，常用于治療側(cè)貌突、高頜平面角的患者，可實現(xiàn)氣道擴張和面部美觀的平衡[12]。但研究表明，CMMA的長期療效仍待進一步觀察[12-13]。③方案三是上頜骨整體后移+下頜BSSRO+頦成形術(shù)。這種術(shù)式可以極大改善側(cè)貌且維持牙弓寬度，同時避免了拔牙。但后移上頜骨也可能存在上氣道變窄的隱患。在與患者充分溝通后，我們采用了第3種方案，上頜骨后移3 mm，下頜骨及頦部前移5 mm。術(shù)后患者的氣道狹窄情況及側(cè)貌得到了顯著改善，但由于手術(shù)后移上頜骨，其長期氣道情況仍需進一步觀察。

此外，我們采用了數(shù)字化技術(shù)指導正頜手術(shù)，與傳統(tǒng)模型外科相比，存在以下優(yōu)勢：①3D成像技術(shù)彌補了傳統(tǒng)2D成像信息不全、精度不足的缺陷，能夠在術(shù)前更精確地顯示患者的解剖結(jié)構(gòu)，有助于臨床醫(yī)生對正頜手術(shù)的診斷、術(shù)式設(shè)計及療效評估，增加了手術(shù)的安全性和可預測性[14-15]。②3D打印技術(shù)以數(shù)字模型為基礎(chǔ)，通過可黏合材料，逐層打印手術(shù)板。其避免了傳統(tǒng)模型外科制作手術(shù)板時人為因素、材料形變等誤差，同時極大減少了工作量，提高了手術(shù)計劃實施的準確性和效率[15]。③臨床醫(yī)生可以使用3D模型向患者展示術(shù)前診斷、手術(shù)設(shè)計以及術(shù)后預期的效果，能幫助患者更好地理解手術(shù)，更有利于醫(yī)患溝通。數(shù)字化正頜外科已逐步應(yīng)用于臨床實踐中，并且在未來具有較好的臨床前景。

目前學術(shù)界對于正頜手術(shù)對顳下頜關(guān)節(jié)的影響觀點不一，有學者認為正頜手術(shù)會出現(xiàn)進行性髁突吸收、髁突移位等不可逆的并發(fā)癥，對顳下頜關(guān)節(jié)造成負面影響[16-17]。而另一部分研究則提示正頜手術(shù)不會導致顳下頜關(guān)節(jié)紊亂綜合征(tempromandibular joint disorder，TMD)，甚至對原本已存在TMD的患者的關(guān)節(jié)存在積極作用，改善了患者關(guān)節(jié)彈性癥狀或緩解了患者關(guān)節(jié)區(qū)的疼痛[18-19]。本病例患者存在雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)不可復盤前移位，如何在正頜手術(shù)的同時控制該患者的關(guān)節(jié)情況是治療的難點。Kobayashi等[17]認為，在臨床及錐形束CT檢查中均顯示髁突穩(wěn)定的前提下開展正頜手術(shù)可以降低髁突吸收的風險。因此在術(shù)前，我們使用穩(wěn)定性板對患者的TMD進行治療，穩(wěn)定性板可以降低關(guān)節(jié)盤和雙板區(qū)的應(yīng)力，有助于患者髁突的穩(wěn)定。同時在術(shù)前正畸過程中定期讓患者拍攝錐形束CT，監(jiān)控患者的髁突情況，患者自述板戴用后癥狀緩解，遂復查錐形束CT，示髁突情況穩(wěn)定，方開展手術(shù)。正頜手術(shù)后結(jié)果顯示，該患者髁突較治療前存在一定程度改建，且骨皮質(zhì)連續(xù)。術(shù)后我們讓患者盡早開始張閉口訓練避免關(guān)節(jié)強直，同時在術(shù)后正畸治療過程中盡量避免長時間、長距離的頜間牽引。治療1年半后隨訪，患者髁突情況穩(wěn)定，自述關(guān)節(jié)癥狀較治療前明顯好轉(zhuǎn)。說明我們術(shù)前的板治療及定期監(jiān)控使患者能夠獲得髁突的穩(wěn)定，可以耐受正頜手術(shù)治療；同時我們在術(shù)后恢復及術(shù)后正畸治療過程中對于關(guān)節(jié)的管控使得髁突的穩(wěn)定得到了長期的保持。

然而，本病例在治療過程中也存在一些不足。①正頜手術(shù)存在神經(jīng)損傷的風險[16]，患者術(shù)后頦部感覺麻木，且神經(jīng)癥狀在治療1年半后仍然未得到恢復。②出于改善側(cè)貌的考慮，我們優(yōu)先考慮了控制平面的策略，對上前牙并未進行伸長而是進行了相對壓低，因此患者上前牙暴露不足的問題未能得到有效的改善。未來，針對高角患者需要進一步優(yōu)化術(shù)式，從骨性角度調(diào)整垂直向關(guān)系，在改善側(cè)貌的同時，補償牙性不調(diào)，改善唇齒關(guān)系。③患者在1年半后隨訪時，氣道情況與正頜手術(shù)后相比明顯復發(fā)，我們考慮可能有以下三方面的原因：①設(shè)計術(shù)式時，由于上頜骨位置靠前，同時為了更好地改善患者的側(cè)貌，我們選擇整體向后移動上頜骨，對上氣道情況存在一定風險，我們在術(shù)前已有所預見。②手術(shù)雖前移下頜骨及附著肌肉，但降頜肌群仍有將下頜骨向后向下牽引的力量，可能導致氣道恢復狹窄。③患者隨訪時BMI為26.4，明顯高于治療結(jié)束后的BMI值22.9，大量研究表明，肥胖會顯著提高上氣道狹窄的風險[5，20]。

針對該病例，我們通過個性化選擇正頜手術(shù)術(shù)式，通過錐形束CT數(shù)據(jù)及Dolphin軟件設(shè)計正頜方案，CAD/CAM技術(shù)設(shè)計術(shù)中咬合板。通過骨塊移動，牽拉軟腭、舌根及附著于頜骨的肌肉向前，顯著增加了患者的氣道體積，改善了患者的側(cè)貌。術(shù)前術(shù)后的正畸治療進一步改善了患者的面部軟組織和咬合，同時改善了關(guān)節(jié)癥狀。該病例顯示，數(shù)字化多學科聯(lián)合治療對骨性Ⅱ類高角伴嚴重阻塞性睡眠呼吸暫停綜合征成年患者可以達到良好的治療效果，但其長期治療效果仍需進一步觀察。