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    殘角子宮伴右腎缺如一例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    2022-08-24 09:43:40王晶劉小艷田書屹苑飛艷張立會(huì)
    關(guān)鍵詞:殘角宮體肌層

    王晶,劉小艷,田書屹,苑飛艷,張立會(huì)

    殘角子宮(rudimentary uterus horn)是一種罕見的女性生殖系統(tǒng)畸形,女性生殖系統(tǒng)起源于苗勒管,在胚胎發(fā)育過程中,苗勒管融合成輸卵管、子宮、陰道上2/3,如果一條苗勒管部分或完全發(fā)育不全可能導(dǎo)致殘角子宮的形成。由于殘角子宮在臨床上比較少見,而且該畸形的臨床表現(xiàn)沒有特異性,所以經(jīng)常漏診或誤診。該畸形的診斷首選三維超聲,磁共振成像(magnetic resonance imaging,MRI)也具有一定的優(yōu)勢(shì)。治療根據(jù)分型而有所不同,本研究報(bào)告1 例殘角子宮伴右腎缺如,討論其分型、診斷及治療,旨在為該病的臨床診治提供更多參考。

    1 病例報(bào)告

    患者 女,23 歲,因痛經(jīng)8 年,進(jìn)行性加重1 個(gè)月,于2022 年3 月1 日就診于吉林大學(xué)第二醫(yī)院(本院)。該患者平素月經(jīng)規(guī)律,15 歲初潮,經(jīng)期4~5 d,月經(jīng)周期30 d,量中,色暗紅,痛經(jīng)明顯,無血塊,末次月經(jīng)2022 年2 月13 日。近1個(gè)月痛經(jīng)進(jìn)行性加重,月經(jīng)結(jié)束后仍有下腹墜痛,遂就診于外院,查婦科彩色超聲示:子宮前位,子宮體大小41 mm×26 mm,形態(tài)正常,被膜光滑,肌壁回聲不均勻,宮腔線不清晰,子宮內(nèi)膜厚5 mm;右側(cè)宮旁見似子宮體樣回聲,似與右側(cè)壁峽部相連,大小68 mm×62 mm,形態(tài)正常,被膜光滑,肌壁回聲不均勻,單層內(nèi)膜厚2 mm,宮腔內(nèi)見45 mm×38 mm 液性暗區(qū),內(nèi)液稠;左側(cè)卵巢大小及回聲正常;右側(cè)附件區(qū)見76 mm×46 mm 囊性光團(tuán)回聲,有分隔,內(nèi)液欠清。診斷意見:殘角子宮可能,右側(cè)附件區(qū)囊性塊。為求進(jìn)一步診治來本院住院治療。

    2022 年3 月1 日行婦科檢查:外陰發(fā)育未見明顯異常,陰道通暢,黏膜潤(rùn)軟,宮頸大小正常,表面尚光滑,子宮前位,形態(tài)異常,大小約7.0 cm×5.0 cm,右側(cè)附件區(qū)可觸及一大小約5.0 cm×3.0 cm 囊性包塊,形態(tài)規(guī)則,活動(dòng)度與子宮緊密相連,壓痛明顯,左側(cè)附件區(qū)未觸及明顯異常。2022 年3 月1 日肝膽胰脾彩色超聲示:右腎區(qū)未見正常腎臟回聲。超聲提示:右腎缺如。2022 年3 月2 日婦科彩色超聲示:盆腔內(nèi)相當(dāng)于子宮的位置見2 個(gè)子宮樣回聲,偏左側(cè)的4.2 cm×2.7 cm,內(nèi)膜厚0.8 cm;偏右側(cè)的6.4 cm×4.6 cm,宮腔內(nèi)見3.6 cm×2.0 cm 不均質(zhì)低回聲,形態(tài)欠規(guī)則,界限欠清,內(nèi)無血流,宮壁回聲欠均勻;右側(cè)附件區(qū)見5.0 cm×2.8 cm 的無回聲,形態(tài)尚規(guī)則,界限尚清,內(nèi)無血流。超聲診斷:子宮形態(tài)異常,雙子宮?偏右側(cè)子宮宮腔內(nèi)異常,右側(cè)附件區(qū)囊性包塊。臨床診斷:殘角子宮,單側(cè)腎缺如(右腎)。

    于2022 年3 月3 日行宮腔鏡檢查術(shù)及腹腔鏡探查術(shù)。宮腔鏡下見:子宮前位,略向右傾斜,宮腔呈管狀,略小,僅在宮底處見一處輸卵管開口。內(nèi)膜粉紅色,具有正常的厚度,未見明顯異常。緩慢退鏡未見另一側(cè)宮腔或者通路,宮頸管未發(fā)現(xiàn)異常。在確定宮腔結(jié)構(gòu)后,用腹腔鏡檢查進(jìn)行進(jìn)一步治療,腹腔鏡下見:大網(wǎng)膜與子宮廣泛粘連,盆腔布滿纖維條索樣粘連帶,多處包裹性積液(見圖1)。將盆腔內(nèi)廣泛分布的粘連帶分離后取出,單極電鉤將大網(wǎng)膜與子宮粘連處仔細(xì)分離后見:左側(cè)子宮大小約4.0 cm×3.0 cm,右側(cè)包塊大小約7.0 cm×7.0 cm,具有子宮肌性結(jié)構(gòu),考慮為殘角子宮(見圖2)。兩側(cè)宮體相連,且與腸管粘連,右側(cè)殘角子宮與右側(cè)盆壁粘連嚴(yán)重,右側(cè)附件與腸管粘連。術(shù)中小心分離粘連,考慮該患者先天性右腎缺如,無右側(cè)輸尿管,用超聲刀剪斷右側(cè)圓韌帶,電凝離斷右側(cè)闊韌帶,未見明顯出血。吸凈盆腔內(nèi)的包裹性積液,見殘角子宮與左側(cè)宮體緊密相連,宮體下極與子宮膀胱腹膜返折關(guān)系緊密。超聲刀緊貼殘角子宮宮體小心分離宮體連接處,分離至宮頸處,見殘角子宮與膀胱前筋膜粘連,鈍性分離粘連后,將右側(cè)殘角子宮完整切除,見左側(cè)子宮肌層連續(xù)性完整,無明顯出血(見圖3)。術(shù)后病理檢查示:(右側(cè)輸卵管及粘連帶)黏膜內(nèi)見多量慢性炎細(xì)胞浸潤(rùn),管壁增厚,漿膜面纖維組織增生,血管增生,并見壞死及多量炎細(xì)胞浸潤(rùn),并見泡狀附件,(殘角子宮體)增生型子宮內(nèi)膜,子宮腺肌病。患者于2022 年3 月8 日出院,術(shù)后恢復(fù)良好,給予中藥治療,減輕盆腔粘連。密切隨訪1 個(gè)月余,患者無明顯不適主述,痛經(jīng)癥狀得到明顯緩解,繼續(xù)密切隨訪中。

    圖1 盆腔粘連嚴(yán)重

    圖2 單角子宮(左)與殘角子宮(右)

    圖3 術(shù)后盆腔內(nèi)情況

    2 討論

    2.1 殘角子宮的分型單角子宮伴殘角子宮是一種罕見的畸形,發(fā)生率為0.06%[1]。根據(jù)美國(guó)生育協(xié)會(huì)(American Fertility Society,AFS)分類,這組異常可以進(jìn)一步細(xì)分為4 種變體:①殘角子宮有腔,與單角子宮相通(Ⅰ型10%);②殘角子宮有腔,與單角子宮不相通(Ⅱ型22%);③殘角子宮無腔,與單角子宮之間只連接于纖維帶(Ⅲ型33%);④單角子宮,無殘角子宮(Ⅳ型35%)[2]。本例即為Ⅱ型殘角子宮。大部分的殘角子宮都沒有明顯的癥狀,臨床上很難發(fā)現(xiàn),但殘角子宮內(nèi)膜有功能且與單角子宮不相通的患者,其婦科問題(包括痛經(jīng)和慢性盆腔疼痛)的發(fā)生率增加[3]。由此造成的月經(jīng)受阻可能會(huì)導(dǎo)致子宮積血和輸卵管積血,進(jìn)一步導(dǎo)致子宮內(nèi)膜異位癥和不孕癥[2]。

    2.2 殘角子宮的診斷與鑒別診斷因?yàn)樵擃愖訉m畸形很少,所以在手術(shù)前很容易把殘角子宮考慮為卵巢囊腫。由于殘角子宮多為兩側(cè)宮體相連,常導(dǎo)致殘角子宮側(cè)向患側(cè)傾斜,因此在行婦科檢查時(shí)常誤認(rèn)為是卵巢病變產(chǎn)生的囊性包塊。因此在手術(shù)之前完善相關(guān)檢查,明確臨床診斷很有必要。子宮輸卵管造影(hysterosalpingography,HSG)已成為評(píng)估宮腔異常的主要診斷工具,然而,其不能檢測(cè)到非交通的殘角的存在,也不能在處女膜完整的單身女孩進(jìn)行[4]。如果HSG 或超聲檢查顯示存在異常,則應(yīng)使用MRI進(jìn)行診斷[4]。Minto 等[5]評(píng)估了MRI 在診斷子宮畸形中的準(zhǔn)確性,發(fā)現(xiàn)在所有病例中,MRI 與手術(shù)結(jié)果間存在良好的相關(guān)性。宮腔鏡與腹腔鏡聯(lián)合檢查也可較準(zhǔn)確地區(qū)分畸形子宮的不同類型。由于殘角子宮是一側(cè)苗勒管發(fā)育不全引起的,且生殖系統(tǒng)和泌尿系統(tǒng)之間存在著密切的胚胎學(xué)關(guān)系,可能涉及同側(cè)泌尿系統(tǒng)(腎臟、尿道)畸形[4]。約30%患者會(huì)有同側(cè)腎臟、輸尿管的畸形[6],腎臟發(fā)育不全是最常見的異常[3],其他異常包括異位腎、馬蹄形腎、腎發(fā)育不良和重復(fù)收集系統(tǒng)[2]。所以術(shù)前可行泌尿系相關(guān)檢查,排除泌尿系統(tǒng)畸形,避免術(shù)中損傷該側(cè)輸尿管。泌尿系統(tǒng)畸形是提示尋找生殖道畸形的重要線索,但同一種泌尿系統(tǒng)缺陷可能伴隨不同的生殖道畸形,如單側(cè)腎缺如既可以伴隨殘角子宮,也可以伴隨陰道斜隔綜合征[7]。所以在鑒別診斷中要開拓思路,不要局限于某一特定疾病。

    2.3 殘角子宮的治療本例患者先行宮腔鏡檢查術(shù),明確為Ⅱ型殘角子宮,需進(jìn)一步手術(shù)治療,綜合考慮患者年齡、盆腔情況及術(shù)后恢復(fù)等因素,決定行腹腔鏡下殘角子宮切除術(shù)。術(shù)中為保證正常子宮結(jié)構(gòu)、功能不被破壞,緊貼殘角子宮宮體切除兩側(cè)宮體連接處。Ⅱ型殘角子宮一經(jīng)確診要盡早行外科手術(shù)治療,Ⅲ、Ⅳ型殘角子宮可以觀察并隨訪,暫不手術(shù)。Ⅱ型殘角子宮大多數(shù)伴隨著宮腔積血和盆腔粘連,所以在手術(shù)前可以采用促性腺激素釋放激素激動(dòng)劑或睪酮類似物(達(dá)那唑)治療3~6 個(gè)月,以減小宮腔積血面積,減輕盆腔粘連程度,降低手術(shù)期間的風(fēng)險(xiǎn)[8]。手術(shù)方法有殘角子宮切除術(shù)和子宮成形術(shù)兩種。對(duì)于單角子宮非常小且既往月經(jīng)稀少的患者,考慮行保守子宮成形術(shù),溝通兩側(cè)子宮腔后間斷縫合子宮肌層[4],結(jié)果顯示子宮成形術(shù)在維持妊娠方面效果更好[9]。殘角子宮切除術(shù)可行傳統(tǒng)開腹切除,也可行腹腔鏡下切除術(shù)。近年來微創(chuàng)手術(shù)快速發(fā)展使大多數(shù)手術(shù)可采用腹腔鏡或?qū)m腔鏡治療[10],自1990 年Canis 等[11]首次記錄腹腔鏡切除殘角子宮以來,腹腔鏡已成為標(biāo)準(zhǔn)治療方法,優(yōu)點(diǎn)包括手術(shù)時(shí)間短,住院時(shí)間短,出血和術(shù)后疼痛少[12]。但Ⅱ型殘角子宮由于長(zhǎng)期經(jīng)血潴留,盆腔內(nèi)炎性細(xì)胞積聚,會(huì)形成大量粘連帶,所以術(shù)前應(yīng)充分評(píng)估盆腔內(nèi)具體情況,若盆腔粘連嚴(yán)重,腹腔鏡手術(shù)難度過大,可考慮行傳統(tǒng)開腹手術(shù)切除殘角子宮。

    2.4 手術(shù)關(guān)鍵步驟在確定了病理解剖、分型以及治療方案后,應(yīng)討論術(shù)中一些比較關(guān)鍵的步驟。正如Fedele 等[13]所述,帶有殘角的單角子宮造成經(jīng)典骨盆解剖學(xué)的一些內(nèi)在變化:通常殘角側(cè)的輸尿管有更高的解剖位置,因?yàn)槠淇拷鼩埥堑难艿伲?dāng)橫斷圓韌帶進(jìn)入闊韌帶和腹膜后間隙時(shí),必須首先確定輸尿管走行。但因?yàn)樵摶颊邭埥亲訉m側(cè)腎臟缺如,故不涉及輸尿管問題。手術(shù)的另一個(gè)步驟取決于殘角子宮的血液供應(yīng),因?yàn)槠洳灰欢▉碜酝瑐?cè)子宮動(dòng)脈,也可能來自對(duì)側(cè)子宮動(dòng)脈[13]。因此,在峽部水平結(jié)扎子宮動(dòng)脈的主要血供似乎不太可能,所以解剖腹膜后間隙,為位于子宮角血管供應(yīng)附近的同側(cè)輸尿管建立一個(gè)平面,對(duì)于防止在下腹部水平的凝固和結(jié)扎過程中損傷子宮動(dòng)脈非常重要。對(duì)于復(fù)雜情況,可以考慮術(shù)前行子宮動(dòng)脈造影術(shù),明確子宮的血液供應(yīng)情況,避免術(shù)中出血過多的風(fēng)險(xiǎn)。切除殘角子宮時(shí),因?yàn)闅埥亲訉m可能會(huì)從對(duì)側(cè)子宮動(dòng)脈的肌層弓狀動(dòng)脈接收血液,單極電鉤可能效果不夠好,故需要采用先進(jìn)的雙極能量裝置來控制出血[13]。如果兩側(cè)子宮體連接比較緊密,應(yīng)在切除殘角子宮后用縫線修復(fù)單角子宮的肌層缺損[14]。此外,如果患者有生育意愿,也應(yīng)縫合子宮肌層缺損,以避免未來可能發(fā)生子宮破裂[12]。本例患者切除殘角子宮過程中并未破壞子宮肌層,肌層連續(xù)性完整,且表面無明顯出血,遂未給予縫合處理。本例患者現(xiàn)術(shù)后1 個(gè)月余,腹部切口愈合良好,術(shù)后月經(jīng)周期正常,月經(jīng)量與術(shù)前相差不大,但痛經(jīng)癥狀明顯緩解。說明手術(shù)切除殘角子宮有較好的治療效果,但該術(shù)式對(duì)生育方面的影響還有待于進(jìn)一步的長(zhǎng)期觀察隨訪。

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