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    左髂窩軟組織軟骨肉瘤1例分析

    2022-04-02 07:03:40黃嘉琦范新宇張西志
    實(shí)用臨床醫(yī)藥雜志 2022年4期
    關(guān)鍵詞:肉瘤病理學(xué)軟骨

    黃嘉琦, 范新宇, 張西志

    (揚(yáng)州大學(xué)附屬蘇北人民醫(yī)院, 1. 腫瘤科, 2. 骨科, 江蘇 揚(yáng)州, 225000)

    軟骨肉瘤為臨床常見(jiàn)的惡性腫瘤,約占全部原發(fā)惡性骨腫瘤的9.2%, 可發(fā)生于全身骨骼的任何部位,約10%的軟骨肉瘤發(fā)生于骨外軟組織[1]。骨外軟組織軟骨肉瘤常發(fā)生于中青年,男性多于女性,四肢、肩部及臀部的深部軟組織或肌肉是其好發(fā)部位,發(fā)生于髂窩內(nèi)較為少見(jiàn)[2]。揚(yáng)州大學(xué)附屬蘇北人民醫(yī)院近期收治左髂窩軟組織軟骨肉瘤1例,現(xiàn)報(bào)告如下。

    1 病例資料

    患者,女, 46歲,因左下肢疼痛2個(gè)月,加重1個(gè)月于2020年11月4日入院?;颊咦栽V約2個(gè)月前出現(xiàn)左下肢疼痛,休息后緩解,于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院就診予保守治療效果不佳。查體: 腰椎及兩旁輕壓痛, Thomas征陰性,左下肢感覺(jué)減退,左下肢活動(dòng)受限,左下肢踇背伸肌力4級(jí),右下肢感覺(jué)肌力正常,雙下肢直腿抬高試驗(yàn)陰性,下肢無(wú)腫脹,末梢血運(yùn)良好,膝、踝反射存在,巴賓斯基征、奧本漢姆征、克尼格氏征均未出現(xiàn)。腰椎磁共振成像(MRI)顯示, “L5-S1水平見(jiàn)左側(cè)腰大肌后方見(jiàn)不規(guī)則分葉狀軟組織影,腰大肌前移,增強(qiáng)掃描病灶邊緣明顯強(qiáng)化,鄰近骶骨左側(cè)緣明顯不均勻強(qiáng)化”。診斷: L5-S1水平左側(cè)腰大肌后方及鄰近骶骨左側(cè)緣有異常信號(hào),感染伴膿腫形成可能,腫瘤性病變待排(圖1、2)。B超引導(dǎo)下腹腔腫塊穿刺活檢術(shù)病理顯示: (左下腹)活檢組織鏡下見(jiàn)較多軟骨組織,灶區(qū)可見(jiàn)雙核細(xì)胞,灶區(qū)細(xì)胞有異型,小灶區(qū)鈣化。診斷為腹膜后腫物。完善相關(guān)檢查,排除禁忌證后擇期行腹膜后腫瘤切除術(shù),術(shù)中見(jiàn)大小約5 cm×3 cm腫物,與肌肉相連,部分腫物侵犯累及左側(cè)骶髂關(guān)節(jié)。盡可能完整切除腫物(剖開(kāi)腫物見(jiàn)其有漿夜性液體流出,且含有部分類軟骨組織),刮勺搔刮左側(cè)骶髂關(guān)節(jié)面,術(shù)后標(biāo)本送病理檢查。病理檢查鏡下見(jiàn)增生的軟骨細(xì)胞,核較大,大小形態(tài)不一,灶區(qū)可見(jiàn)雙核細(xì)胞,間質(zhì)灶區(qū)呈粘液樣,灶區(qū)骨化,周圍見(jiàn)橫紋肌組織,灶區(qū)出血。診斷: (左髂窩腫塊)軟組織軟骨肉瘤Ⅰ~Ⅱ級(jí)(圖3、4)。術(shù)后患者恢復(fù)良好, 6周后予以多柔比星脂質(zhì)體和順鉑聯(lián)合化療,化療2個(gè)周期后行左下腹瘤床區(qū)放療, DT60Gy/28F, 共化療4個(gè)周期,隨治療結(jié)束后訪7個(gè)月,目前未見(jiàn)復(fù)發(fā)和轉(zhuǎn)移。

    圖1 腰椎MRI矢狀位

    圖2 腰椎MRI橫斷面

    圖3 術(shù)后病理鏡檢

    圖4 術(shù)后病理鏡檢

    2 討 論

    2.1 臨床表現(xiàn)

    軟組織軟骨肉瘤在臨床比較少見(jiàn),發(fā)病率遠(yuǎn)遠(yuǎn)低于骨軟骨肉瘤。 RIZZOLI骨腫瘤中心收集收治的軟骨肉瘤513例,其中僅有9例發(fā)生在骨外,國(guó)內(nèi)文獻(xiàn)多為個(gè)案報(bào)道[3]。軟組織軟骨肉瘤一般無(wú)顯著臨床表現(xiàn),主要表現(xiàn)為局部腫脹,輕度或無(wú)痛性增長(zhǎng)腫塊,病程數(shù)月甚至數(shù)年。本病例腫瘤發(fā)生于髂窩后,為緩慢生長(zhǎng)的無(wú)痛性腫塊,之后隨著腫瘤明顯增大出現(xiàn)疼痛并出現(xiàn)相關(guān)壓迫癥狀。

    2.2 影像學(xué)表現(xiàn)

    影像學(xué)檢查是重要的診斷依據(jù)之一,一般在分化良好的軟組織軟骨肉瘤中可發(fā)現(xiàn)典型的弓環(huán)形鈣化,具有定性價(jià)值[4]。X線征象主要為軟組織腫塊內(nèi)出現(xiàn)不同形態(tài)的鈣化,常為絮狀或不規(guī)則形鈣化團(tuán)塊[5]。CT檢查能清晰顯示病灶的大小和范圍,可見(jiàn)軟組織腫塊內(nèi)弓環(huán)形鈣化影,同時(shí)顯示周圍組織浸潤(rùn)程度和淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移情況,并能早期發(fā)現(xiàn)解剖復(fù)雜部位的微小病變。軟組織軟骨肉瘤MRIT1圖像腫塊表現(xiàn)為等信號(hào)或低信號(hào), T2像腫塊表現(xiàn)為不均勻高信號(hào),內(nèi)見(jiàn)片狀低信號(hào)[6]。本病例術(shù)前MRI診斷為腫瘤性病變,但缺乏特異性,與其他原發(fā)于軟組織的腫瘤存在鑒別困難,需結(jié)合組織病理學(xué)檢查方能確診。

    2.3 病理學(xué)特征

    軟骨肉瘤病理學(xué)可分為以下6種類型: 普通型、間葉型、黏液型、去分化型、透明細(xì)胞型及皮質(zhì)旁型,其中以普通型軟骨肉瘤最位多見(jiàn),約占85%。本病例術(shù)后病理提示為軟組織軟骨肉瘤Ⅰ~Ⅱ級(jí)。軟骨肉瘤惡性程度與組織學(xué)分級(jí)關(guān)系密切,國(guó)內(nèi)外采用病理學(xué)三級(jí)法將軟骨肉瘤根據(jù)其核分裂像、異型性等指標(biāo)分為1、2、3級(jí),1級(jí)為低度惡性, 2~3級(jí)為高度惡性[7]。腫瘤大體表現(xiàn)切面呈分葉狀,中央質(zhì)地略軟,周邊較實(shí),部分可呈黏液樣、軟骨樣以及鈣化樣。分化差的腫瘤則為灰紅色,質(zhì)軟,常見(jiàn)出血壞死及囊性變小灶,形態(tài)與骨的軟骨肉瘤一致。軟骨肉瘤的另一病理學(xué)特征為鏡下可見(jiàn)大量的軟骨小島。免疫組化法顯示,上皮膜抗原(EMA)陰性,波形蛋白(Vimentin)及S-100呈陽(yáng)性反應(yīng)。

    2.4 鑒別診斷

    發(fā)生于髂窩內(nèi)的軟組織軟骨肉瘤需要與以下疾病鑒別: ① 神經(jīng)纖維瘤。本病較少見(jiàn)且生長(zhǎng)緩慢,一般不會(huì)侵襲周圍組織,通常無(wú)癥狀,隨瘤體增大壓迫周圍結(jié)構(gòu)時(shí)可引起疼痛,需依靠病理診斷鑒別。② 脂肪肉瘤。其主要來(lái)源于原始間葉細(xì)胞的惡性軟組織肉瘤,多為單發(fā),早期一般無(wú)明顯臨床癥狀或體征,隨著腫瘤的生長(zhǎng),可能出現(xiàn)局部占位壓迫癥狀或者全身癥狀, MRI檢查表現(xiàn)為邊界不清、大小不一、形態(tài)不整、信號(hào)強(qiáng)度不均的軟組織腫塊。組織成分不同,其信號(hào)有所不同。分化良好且含脂肪成分較多的T2圖像呈中高信號(hào),分隔較具特征性[8]。③ 神經(jīng)鞘瘤。神經(jīng)鞘瘤是一種生長(zhǎng)緩慢的良性腫瘤,由神經(jīng)鞘細(xì)胞組成,典型臨床表現(xiàn)為包塊、酸麻感、感覺(jué)及運(yùn)動(dòng)障礙, CT檢查可見(jiàn)腫瘤邊界清晰,增強(qiáng)后可見(jiàn)外周環(huán)形強(qiáng)化,可伴有低密度或混雜密度囊性壞死區(qū)[9], 該特點(diǎn)有助于神經(jīng)鞘瘤與其他發(fā)生于髂窩內(nèi)腫瘤的鑒別。④ 淋巴瘤。間變性淋巴瘤激酶陽(yáng)性間變大細(xì)胞淋巴瘤(ALK+ALCL)是一種具備較強(qiáng)侵襲性的T細(xì)胞淋巴瘤,常累及淋巴結(jié)與結(jié)外組織,結(jié)外組織包括皮膚、骨、軟組織等, ALCL鏡下特征為腫瘤細(xì)胞呈聚集性生長(zhǎng),常侵犯淋巴結(jié)竇和副皮質(zhì)區(qū)。普遍存在一種“標(biāo)志”細(xì)胞,其特點(diǎn)為細(xì)胞體積大,中等核質(zhì)比,細(xì)胞核呈馬蹄形或腎形,偏心性分布[10]。確診需根據(jù)組織病理學(xué)、細(xì)胞遺傳學(xué)、免疫表型、分子生物學(xué)和臨床表現(xiàn)進(jìn)行鑒別。⑤ 骨肉瘤。其是最常見(jiàn)的原發(fā)惡性骨腫瘤,一般表現(xiàn)為骨或鄰近關(guān)節(jié)的疼痛或腫脹,早期即可出現(xiàn)轉(zhuǎn)移,X線檢查表現(xiàn)為溶骨性骨質(zhì)破壞與位于髓腔或軟組織塊內(nèi)的瘤骨,其中以針狀瘤骨最具特征,位于骨皮質(zhì),伸向軟組織腫塊內(nèi),可作為與其他腫瘤鑒別的重要病理依據(jù)。原發(fā)性骨肉瘤骨膜反應(yīng)明顯,當(dāng)腫瘤呈侵襲性發(fā)展,突破骨膜,可見(jiàn)Codman三角。軟組織腫塊亦是影像表現(xiàn)之一,腫塊內(nèi)瘤骨多偏骨皮質(zhì)一側(cè),且越接近骨皮質(zhì)密度越高[11]。

    2.5 治療及預(yù)后

    軟組織軟骨肉瘤早期臨床表現(xiàn)一般無(wú)顯著特征,臨床確診需要依靠病理學(xué)檢查,腫瘤惡性程度較高,原位復(fù)發(fā)及發(fā)生遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移潛能高,預(yù)后不佳。首選治療方案為廣泛外科切除,切除邊界為距腫瘤組織6 cm, 應(yīng)盡量切除整個(gè)間室,但從臨床實(shí)際來(lái)看,很難做到這種理想的廣泛切除邊界,因此,腫瘤的切除至少應(yīng)在腫瘤邊界外2~3 cm[12]。軟組織軟骨肉瘤對(duì)放射治療不敏感,對(duì)于腫瘤難以切除的患者,為緩解疼痛癥狀可予以放療,目前化療的療效尚不能肯定[13]。手術(shù)切除后的復(fù)發(fā)及轉(zhuǎn)移率仍較高,達(dá)20%~60%[14]。研究顯示,術(shù)后輔助放化療能夠降低腫瘤復(fù)發(fā)和遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移的概率,這一結(jié)論尚需進(jìn)一步研究證實(shí)。軟骨肉瘤暫未發(fā)現(xiàn)良好的靶向治療方案[15]。本病例患者術(shù)后予4個(gè)周期化療聯(lián)合瘤床區(qū)放療,治療結(jié)束后隨訪7個(gè)月,暫未見(jiàn)復(fù)發(fā)和轉(zhuǎn)移,鑒于高復(fù)發(fā)及轉(zhuǎn)移率,仍需長(zhǎng)期隨訪觀察。影響軟組織軟骨肉瘤預(yù)后的因素主要有腫瘤組織學(xué)分級(jí)、外科切除邊界、腫瘤大小、年齡、轉(zhuǎn)移[16], 因此早期發(fā)現(xiàn)、診斷并盡早手術(shù)治療,可改善患者預(yù)后和提高生活質(zhì)量。

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