青春期復(fù)發(fā)性黏膜下子宮肌瘤一例

胡秋霞?黃小琴?邵燕霞?庹俊?彭娜?周丹

【摘要】 子宮肌瘤是最常見(jiàn)的子宮良性腫瘤，多見(jiàn)于30～50歲的女性，在青少年中較為少見(jiàn)。該文報(bào)道了1例16歲青少年女性復(fù)發(fā)性黏膜下子宮肌瘤的診治經(jīng)過(guò)，患者因異常子宮出血行宮腔鏡下子宮肌瘤切除術(shù)，術(shù)后未規(guī)律隨訪，患者于術(shù)后18個(gè)月再次因異常子宮出血入院，經(jīng)陰道超聲檢查見(jiàn)宮腔5.2 cm×4.6 cm×3.8 cm占位，再次行宮腔鏡下子宮肌瘤部分切除術(shù)，術(shù)后病理活組織檢查提示為黏膜下子宮肌瘤。該病例的診治經(jīng)過(guò)提示，在青少年子宮肌瘤復(fù)發(fā)的診治過(guò)程中，需與肌瘤肉瘤變鑒別，同時(shí)需盡可能保留患者生育能力，重視術(shù)后隨訪。

【關(guān)鍵詞】 青少年;黏膜下子宮肌瘤;復(fù)發(fā);異常子宮出血;宮腔鏡

Recurrent submucosal uterine fibroids in adolescence： a case report Hu Qiuxia， Huang Xiaoqin， Shao Yanxia， Tuo Jun， Peng Na， Zhou Dan. Department of Obstetrics and Gynecology， the First People’s Hospital of Neijiang， Affiliated Hospital of Chongqing Medical University， Neijiang 641000， China

Corresponding author， Zhou Dan， E-mail： 1317202964@qq.com

【Abstract】 Uterine fibroids are the most common benign tumors of the uterus. They primarily occur in women aged 30-50 years old， rarely in adolescents. In this article， the diagnosis and treatment of a 16-year-old teenager with recurrent submucosal fibroids were reported. The patient underwent hysteroscopic myomectomy due to abnormal uterine bleeding （AUB）， whereas failed to receive postoperative follow-up on a regular basis. At 18 months after the operation， she was admitted to hospital again due to AUB. Transvaginal ultrasound detected a space-occupying mass of 5.2 cm×4.6 cm×3.8 cm in the uterine cavity. She repeatedly underwent hysteroscopic partial myomectomy. Postoperative pathological biopsy indicated the diagnosis of submucosal uterine fibroids. The diagnosis and treatment of this case suggests that in the diagnosis and treatment of recurrent uterine fibroids in adolescents， it is necessary to differentiate fibroids from sarcomatosis. Meantime， the patient’s fertility should be preserved to the largest extent and postoperative follow-up should be strengthened.

【Key words】 Adolescent; Submucosal uterine fibroid; Recurrence; abnormal uterine bleeding; hysteroscopy

子宮肌瘤是最常見(jiàn)的子宮良性腫瘤，多發(fā)生在30～50歲的女性中，發(fā)生率為20%～30%。然而，子宮肌瘤在青少年中很少見(jiàn)，發(fā)生率不到1%[1-2]。由于骨盆成像和腫瘤標(biāo)志物對(duì)子宮肌瘤的靈敏度較低，難以于術(shù)前確診，需依賴子宮肌瘤切除術(shù)或子宮切除術(shù)后的組織學(xué)檢查[3]。本文報(bào)道1例16歲的未生育女性，行宮腔鏡下子宮肌瘤切除術(shù)后18個(gè)月后再次表現(xiàn)為異常子宮出血（AUB），再次使用宮腔鏡下子宮肌瘤部分切除術(shù)，患者癥狀好轉(zhuǎn)。

病例資料

一、病史與體格檢查

患者女，16歲，學(xué)生。因陰道不規(guī)則流血14 d、發(fā)現(xiàn)宮腔占位1 d，于2020年12月25日上午9： 22入院，患者平素月經(jīng)不規(guī)律。經(jīng)期8～15 d，周期28～30 d，患者于2019年因AUB于四川大學(xué)華西第二醫(yī)院就診，考慮黏膜下子宮肌瘤，行宮腔鏡電切黏膜下子宮肌瘤，術(shù)中輸注4 U紅細(xì)胞懸液，自訴術(shù)后復(fù)查未見(jiàn)肌瘤，術(shù)后病理活組織檢查（活檢）提示見(jiàn)破碎平滑肌組織，部分呈平滑肌瘤樣改變。無(wú)特殊家族史。

入院體格檢查：體溫36.6 ℃， 脈搏108次/分，

呼吸18次/分，血壓121/78 mm Hg（1 mm Hg =

0.133 kPa）。貧血貌，眼瞼膜蒼白。?？企w格檢查：宮頸輕度柱狀上皮外翻，宮體前位，增大如孕8+周大小，無(wú)壓痛，雙附件區(qū)未捫及異常。

二、實(shí)驗(yàn)室檢查及輔助檢查

血常規(guī)示血紅蛋白76 g/L，紅細(xì)胞3.05×1012/L，

紅細(xì)胞壓積27.3%，平均紅細(xì)胞血紅蛋白量

24.90 pg，平均紅細(xì)胞血紅蛋白濃度278.00 g/L，

白細(xì)胞9.16×109/L，血小板338×109/L，鐵蛋白 12.70 ng/mL。患者月經(jīng)第2日性腺系列：催乳素12.79 ng/mL，卵泡刺激素2.86 mIU/mL，促黃體生成素7.42 mIU/mL，睪酮0.24 ng/mL，雌二醇125 pg/mL，孕酮0.2 ng/mL。甲狀腺功能：FT3

4.89 pmol/L，F(xiàn)T4 11.57 pmol/L，TSH 2.219 mIU/L。

經(jīng)陰道超聲示子宮呈前位、大小正常，前后徑約5.3 cm，子宮肌壁回聲均勻;子宮內(nèi)膜較厚處雙層厚約1.7 cm，內(nèi)回聲欠均勻，子宮腔內(nèi)查見(jiàn)一混合回聲團(tuán)，大小約5.2 cm×4.6 cm×3.8 cm，邊界欠清，形態(tài)不規(guī)則，內(nèi)可見(jiàn)片狀無(wú)回聲及低回聲區(qū)，周邊可見(jiàn)稍強(qiáng)回聲（圖1A）。彩色多普勒血流成像（CDFI）顯示無(wú)回聲及低回聲區(qū)內(nèi)未見(jiàn)血流信號(hào)，實(shí)性部分可見(jiàn)較豐富環(huán)狀血流信號(hào)。子宮頸厚度正常，未見(jiàn)異?；芈?。雙側(cè)卵巢大小正常，雙側(cè)附件區(qū)未見(jiàn)異?；芈晥F(tuán)。盆腔未見(jiàn)積液。結(jié)果提示子宮增大，子宮內(nèi)膜增厚回聲欠均勻，子宮腔內(nèi)混合回聲團(tuán)伴血供豐富（性質(zhì)待定，需結(jié)合臨床及相關(guān)檢查）。

三、診治經(jīng)過(guò)

診斷：黏膜下子宮肌瘤;中度貧血。與家屬溝通后建議行宮腔鏡檢查，術(shù)中發(fā)現(xiàn)子宮頸大小正常，輕度柱狀上皮外翻。探查子宮深11 cm，擴(kuò)張子宮頸管至10 mm，放入宮腔鏡，檢查示：子宮前位，子宮頸管光滑，子宮腔形態(tài)欠規(guī)則，子宮腔右壁見(jiàn)一大小約為6 cm×5 cm×4 cm的肌性凸起，基底部寬大，表面光滑，子宮內(nèi)膜光滑，雙側(cè)輸卵管開(kāi)口可見(jiàn)（圖1B）。輕柔行診刮術(shù)，刮出少量?jī)?nèi)膜組織，超聲引導(dǎo)下用環(huán)形電極切除部分凸起后可見(jiàn)一囊性腔系（圖1C），少量咖啡色液體流出，術(shù)后于宮腔放置20 mL球囊壓迫止血治療。術(shù)后活檢提示符合黏膜下平滑肌瘤改變伴間質(zhì)黏液樣變性（圖1D）。患者于2021年1月4日出院，囑其擇期再行子宮肌瘤切除術(shù)，后電話隨訪，患者于術(shù)后第2個(gè)月月經(jīng)復(fù)潮，月經(jīng)經(jīng)期逐漸變短為7 d左右，周期仍為28～30 d，自述術(shù)后3個(gè)月在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院復(fù)查婦科超聲未見(jiàn)異常，其后失訪。

討 論

青少年人群中，最常見(jiàn)的AUB繼發(fā)原因是未成熟的下丘腦-垂體-卵巢軸功能紊亂，多見(jiàn)于月經(jīng)初潮后的12～18個(gè)月[4]。子宮肌瘤是良性腫瘤，是成人異常子宮出血的常見(jiàn)原因，其發(fā)病機(jī)制尚不清楚，但有研究顯示子宮肌瘤受遺傳學(xué)以及激素影響，其對(duì)雌孕激素依賴性強(qiáng)[5]。青少年及老年人雌孕激素水平較低，因此子宮肌瘤在青少年及老年人群較少見(jiàn)。

Morita 等[6]在19 例青少年子宮肌瘤患者中發(fā)現(xiàn)，青少年子宮肌瘤的主要表現(xiàn)有AUB、腹痛以及腹部腫塊或腹部體積增加。目前對(duì)于青少年子宮肌瘤未有明確的治療指導(dǎo)方針，因此參照成人治療方案，主要包括內(nèi)科及外科治療。內(nèi)科治療有甾體激素避孕藥、選擇性孕激素受體調(diào)節(jié)劑、促性腺激素釋放激素激動(dòng)劑和芳香酶抑制劑等藥物。使用復(fù)方短效口服避孕藥控制肌瘤生長(zhǎng)證據(jù)雖有限，但可以明顯減少陰道出血量，改善患者貧血癥狀，為外科治療提供支持[7]。研究表明，雌激素和孕酮可改善AUB患者的出血癥狀并降低發(fā)生子宮肌瘤的風(fēng)險(xiǎn)[4]。子宮肌瘤的外科治療包括子宮動(dòng)脈栓塞術(shù)、子宮肌瘤切除術(shù)和子宮切除術(shù)，其中子宮肌瘤切除術(shù)主要有腹腔鏡和宮腔鏡切除。本例患者為復(fù)發(fā)性黏膜下子宮肌瘤，且復(fù)發(fā)距之前手術(shù)18個(gè)月，除了考慮黏膜下子宮肌瘤外，還需考慮患者是否存在子宮肌瘤肉瘤變，因此在患者行宮腔鏡下病灶切除術(shù)時(shí)特別強(qiáng)調(diào)了低膨?qū)m壓（70 mm Hg）。對(duì)于患有大型子宮肌瘤的青少年而言，子宮肌瘤切除中對(duì)于生育功能的保留是必要的，即使影像學(xué)和病史與平滑肌肉瘤有關(guān)，對(duì)于子宮切除也需要慎重。因此，對(duì)于術(shù)前懷疑為惡性腫瘤的青少年，可以術(shù)中取組織標(biāo)本行冰凍切片活檢進(jìn)一步評(píng)估腫瘤性質(zhì)，而不是根據(jù)推定的診斷輕易進(jìn)行子宮切除術(shù)。

目前已有文獻(xiàn)記載的青少年子宮肌瘤患者中最小年齡為12歲，在目前的病例報(bào)告中，隨訪時(shí)間為3～18個(gè)月，僅1例在18個(gè)月的隨訪中子宮肌瘤復(fù)發(fā)[4]。另有1例16歲子宮肌瘤的病例，患者于入院6個(gè)月前進(jìn)行腹部子宮肌瘤切除術(shù)，術(shù)后病理活檢為良性平滑肌瘤，后表現(xiàn)為復(fù)發(fā)性腫塊[8]。本例患者行宮腔鏡子宮肌瘤切除術(shù)后未有規(guī)律隨訪，18個(gè)月后再次出現(xiàn)AUB，考慮子宮肌瘤復(fù)發(fā)。對(duì)于青春期子宮肌瘤復(fù)發(fā)的患者，在診治過(guò)程中應(yīng)考慮是否有惡性腫瘤的存在，建議術(shù)中取組織標(biāo)本行冰凍活檢進(jìn)一步快速明確腫瘤性質(zhì)，以決定手術(shù)方式。本例患者術(shù)后病理活檢再次提示為黏膜下子宮肌瘤改變伴間質(zhì)黏液樣變性，雖然再次行子宮肌瘤切除術(shù)，但術(shù)中操作困難，操作時(shí)間較長(zhǎng)，術(shù)中出血較多，術(shù)后患者發(fā)生輕度水中毒，因此僅予部分切除子宮肌瘤，囑其擇期手術(shù)，然而患者于首次治療3個(gè)月癥狀好轉(zhuǎn)后失訪，未能完全切除子宮肌瘤。對(duì)于黏膜下子宮肌瘤復(fù)發(fā)行宮腔鏡手術(shù)患者，如子宮肌瘤體積較大，不必追求一次性宮腔鏡手術(shù)切除子宮肌瘤，為保留患者生育能力或減少手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)可以分次切除，也可以在術(shù)前予以促性腺激素釋放激素激動(dòng)劑治療，待肌瘤體積縮小后再行宮腔鏡手術(shù)治療，盡量完整切除肌瘤，避免術(shù)后復(fù)發(fā)。若考慮患者有惡性腫瘤可能，注意需在低膨?qū)m壓下進(jìn)行操作，避免腫瘤細(xì)胞擴(kuò)散，最后青春期子宮肌瘤一定要強(qiáng)調(diào)隨訪的重要性，本例患者未規(guī)律隨訪導(dǎo)致再次發(fā)現(xiàn)子宮肌瘤時(shí)病灶較大，無(wú)法行內(nèi)科治療，增加了外科治療的難度，不利于保護(hù)患者生育能力。

綜上所述，青少年復(fù)發(fā)性黏膜下子宮肌瘤除考慮子宮肌瘤外，對(duì)于復(fù)發(fā)性的肌瘤，還應(yīng)該考慮肌瘤肉瘤變的可能，因肌瘤肉瘤變?nèi)狈μ禺愋栽\斷指標(biāo)，因此可術(shù)中予冰凍切片進(jìn)一步明確腫瘤性質(zhì)，盡量保留青少年生育功能，同時(shí)青少年子宮肌瘤術(shù)后規(guī)律隨訪對(duì)于改善患者預(yù)后十分重要。

參 考 文 獻(xiàn)

[1] Moroni R M， Vieira C S， Ferriani R A， et al. Presentation and treatment of uterine leiomyoma in adolescence： a systematic review. BMC Womens Health， 2015， 15： 4.

[2] Murphy C A， Zarudskaya O， Kakish C， et al. Uterine fibroid in a 16-year-old adolescent managed with a fertility-sparing approach： a case report and review of the literature. J Pediatr Adolesc Gynecol， 2021， 34（3）： 427-431.

[3] Davis A A. Unexpected histopathological diagnosis of undifferentiated uterine sarcoma after simple hysterectomy： extrapolating limited evidence. Cureus， 2020， 12（1）： e6783.

[4] Kumura N D S， Siarezi S. A case of a prolapsed fibroid in a 12-year-old girl. J Pediatr Adolesc Gynecol， 2020， 33（1）： 96-97.

[5] Donnez J. Uterine fibroids and progestogen treatment： lack of evidence of its efficacy： a review. J Clin Med， 2020， 9（12）： 3948.

[6] Morita N， Tanaka T， Hashida S， et al. Uterine leiomyoma in a 13-year-old adolescent successfully treated with laparoscopic myomectomy： a case report. Medicine， 2019， 98（49）： e18301.

[7] Brito L G O， Moroni R M， Dias S V， et al. Combined oral contraceptives for uterine fibroids： a systematic review. Fertil Steril， 2013， 100（3）： S406.

[8] Vaz J A， Katebi Kashi P， Movahedi-Lankarani S， et al. Sixteen year-old with leiomyosarcoma in a prior benign myomectomy site. Gynecol Oncol Rep， 2019， 29： 126-129.

（收稿日期：2021-05-04）

（本文編輯：林燕薇）