兒童Glasgow受益調(diào)查問卷用于先天性上瞼下垂術后兒童健康相關生活質(zhì)量的研究

李星儀，高無憂，李洋洋，毛真，林羨釵，黃丹平

(中山大學中山眼科中心，眼科學國家重點實驗室，廣東省眼科視覺科學重點實驗室，廣州 510060)

先天性上瞼下垂是最常見的先天性上瞼位置低于正常，表現(xiàn)為在第一眼位時，上瞼下落遮擋眼球。美國回顧兒童上瞼下垂的發(fā)病率約為7.9/100000，其中單純先天性上瞼下垂約占84%[1]。先天性上瞼下垂在中國的發(fā)病率尚無明確數(shù)據(jù)，其中70%為單眼發(fā)病[2]。先天性上瞼下垂不僅僅造成外觀上的影響，可能導致兒童社交、心理發(fā)展的障礙，同時長期上瞼下垂遮擋瞳孔區(qū)，可能導致形覺剝奪性弱視或形覺剝奪性近視，而影響兒童的終身視覺質(zhì)量[2]；而眼瞼長期壓迫可能導致角膜散光[3]；兒童由于習慣性采用抬頦仰頭體位而造成脊柱發(fā)育畸形或斜頸等骨骼肌肉疾病。而對于家長，對兒童眼部外觀的關注和對視力的擔憂，會從兒童出生開始一直困擾家長。為尋求及時的醫(yī)療干預，家長會自兒童出生后帶患兒反復就診，增加了家庭經(jīng)濟負擔。因此先天性上瞼下垂是嚴重困擾患病兒童和家長的重要先天性眼整形科疾病。

先天性上瞼下垂的手術時機選擇是眼整形科醫(yī)生工作中需要綜合多方面因素而做出的決策。其中包括考慮到患兒的視力發(fā)育情況、屈光狀態(tài)、心理發(fā)育和社交需求、家長訴求等。因此我們認為進行兒童的生活質(zhì)量問卷評估，也是先天性上瞼下垂患兒術前術后評估的一個重要部分。對于先天性上瞼下垂這樣的明顯影響外觀的疾病，手術后患兒和家屬的主觀感受會影響患者的健康相關生活質(zhì)量(health-related quality of life，HRQOL)被認為是評估療效的最重要指標之一[4]。

對于頭頸頜面、耳鼻喉科、眼科、面部整形手術后受益，用于成人的問卷常用的是改良Glasgow受益調(diào)查問卷(Modified Glasgow Benefit Inventory，GBI)[5]。該問卷由耳鼻喉科醫(yī)生最早研發(fā)，并在多個國家，翻譯成多種語言進行驗證，均能很好地反映手術或非手術治療后患者的生活質(zhì)量受益。而專門用于兒童的Glasgow受益調(diào)查問卷(Glasgow Children’s Benefit Inventory，GCBI)則更加適用于兒童患者[6]。在多個國家多種語種用于評估小耳畸形患者單側骨錨式骨導助聽器植入術、耳廓成形術等疾病治療后的患兒受益，有較好的評價效力，內(nèi)部一致性好，可重復性強，且適用于中國兒童[7]。

目前國內(nèi)罕有將GCBI中文版用于眼科眼整形手術后受益的評估，也沒有中文問卷用于評估先天性上瞼下垂兒童術后受益的信度和效度研究。因此本研究通過將GCBI中文版用于評估術后1年以上的下垂矯正術后遠期受益，并在分析術后受益前先進行了問卷的信度效度檢驗。

1 對象與方法

1.1 對象

選取截至2018年1月在中山大學中山眼科中心接受上瞼下垂矯正術后＞3個月的兒童、青少年先天性上瞼下垂患者。

納入標準：1)手術時年齡為2～18歲；2)電話隨訪知情告知后愿意接受問卷調(diào)查者。排除標準：1)有可導致上瞼下垂的其他眼部或全身疾病的患者，如頜動瞬目綜合征(Marcus-Gunn綜合征)、Horner綜合征、眼外肌纖維化、動眼神經(jīng)麻痹、斜視代償性上瞼下垂、重癥肌無力、淀粉樣物質(zhì)沉積癥等；2)有其他眼部疾病、外傷或手術史；3)有慢性系統(tǒng)性疾病或生理、認知發(fā)育異常；4)不能配合問卷調(diào)查。

1.2 受試者招募方法

回顧查閱病歷資料，由研究者向符合入選標準的患者家長打電話進行充分知情告知，獲得同意后納入。

1.3 問卷翻譯

GCBI中文版翻譯采用調(diào)整后Brislin模型。先由中山大學中山眼科中心2名來自不同漢語方言地區(qū)(四川、廣東)的從事眼整形臨床與科研工作的醫(yī)生對英文版GCBI進行獨立初譯，討論2份翻譯初稿，比較其中有差異的表達，選擇最簡潔清晰的句子，形成翻譯版。再由第3位具有生物醫(yī)學工作經(jīng)驗的翻譯人員將翻譯版回譯成英文，再經(jīng)過討論后，調(diào)整中文問卷表達，最終使問卷中文版能夠與原始英文版在概念、語意等方面達到基本一致，形成GCBI中文版(圖1)。

圖1 中文版GCBIFigure 1 Chinese version of GCBI

1.4 問卷方式

1)電話一對一問卷，在問卷前先進行簡短說明告知患者家長選項方式：每一個題目下面都有如下選項：好得多、好一點兒、沒有變化、差一點兒，以及差很多。

2)朗讀每個題目的題干，每個題目停頓半分鐘，等待回答，并記錄答案，錄入數(shù)據(jù)庫。如果沒有聽清題目，再朗讀一次，不做題干解釋。

3)做問卷前，登記患者基本資料，包括姓名、性別、出生年月、聯(lián)系電話、診斷、眼別、手術時間等。

1.5 GCBI 計分方法

每個條目采用5級Likert計分制，即-2(差很多)、-1(差一點兒)、0(沒變化)、1(好一點兒)、2(好很多)，個人總分是將各問題得分相加之和除以24再乘以50，即最終得分(范圍為-100～100)。若為負數(shù)表示負性受益，正值表示良性受益，數(shù)值絕對值越大表示影響越大。

1.6 統(tǒng)計學處理

采用IBM SPSS 19.0統(tǒng)計學軟件進行數(shù)據(jù)分析。信度檢驗：內(nèi)部一致性用Cronbach’s α系數(shù)，分半信度采用奇、偶數(shù)分半法測量Spearman-brown系數(shù)，參考值0.6～0.8，若以上系數(shù)＞0.70，說明內(nèi)在一致性良好。效度檢驗：內(nèi)容效度采用專家評判法。結構效度采用探索性因子分析中的Kaiser-Meyer-Olkin度量和Bartlett的球形度檢驗，KMO值＞0.70說明結構效度良好，以P＜0.05為差異有統(tǒng)計學意義。提取公因子采用主成分分析法，指定提取公因子的最小特征值為1。維度劃分：經(jīng)主成分分析，將問卷分為5個維度：活力、生理、學習、情感、自我認識，分別計分，并計算總分，各維度內(nèi)問題得分相加之和除以問題數(shù)再乘以50，為該維度得分?；盍Γ?、7、10、12、18、21；生理：1、6、14、22、23、24；學習：3、4、13、15、20；情感：2、9、11、16；自我認識：8、17、19。

GCBI用于先天性上瞼下垂術后受益統(tǒng)計：不同性別兒童術后受益評價先用Levene檢驗法檢驗方差齊性，方差齊則采用獨立樣本t檢驗。不同隨訪時間對兒童術后受益評價先檢驗方差齊性，再選擇校正獨立樣本t檢驗。不同年齡段兒童術后受益比較檢驗方差齊性后，采用單因素方差分析。

2 結果

2.1 GCBI 用于先天性上瞼下垂術后受益信度和效度檢驗

2.1.1 一般情況

共完成178份GCBI，其中男111例，女67例，年齡(10.25±5.14)歲。

手術時年齡分組：2～4歲89例，5～7歲47例，8～12歲20例，13～18歲22例。

隨訪時間：3～12個月43例，＞1年135例。

2.1.2 內(nèi)部一致性

GCBI經(jīng)因子分析后得出5個公因子，即分為5個維度，經(jīng)過成分分析將其分別命名為：活力、生理、學習、情感和自我認識，各維度及總體的內(nèi)在信度Cronbach’s α系數(shù)＞0.7，分半信度Spearmanbrown系數(shù)＞0.7，提示內(nèi)在一致性良好(表1)。

表1 內(nèi)部一致性檢驗結果Table 1 Results of internal consistency test

2.1.3 內(nèi)容效度

該問卷英文版、德文版等已成熟應用于臨床評價兒童術后受益，英文版和中文版問卷經(jīng)3個眼整形科專科醫(yī)生評估后，并經(jīng)反復修改字句，認為內(nèi)容能夠有效反映上瞼下垂兒童術后受益情況。對于中文版各公因子項里面的條目逐條與英文版對照，認為條目結構合理，能夠反映公因子項目的內(nèi)容。

2.1.4 結構效度

24個條目進行結構效度檢驗，通過KMO和Bartlett球形度檢驗，結果為χ2=2800.72，df=276，P＜0.001，KMO=0.858，差異有統(tǒng)計學意義，提示相關矩陣非常適合進行因子分析。采用主成分分析法，經(jīng)過降維處理，可見碎石圖上第5個公因子后特征值變化趨緩，并且進行最大方差法旋轉后獲得5個公因子，特征值＞1，可累積解釋變異占相應總變異的67.41%，因此選擇以上5個公因子，效度可信(圖2)。

圖2 結構效度檢驗因子分析碎石圖Figure 2 Scree plot of structural validity test factor analysis

2.2 GCBI 用于先天性上瞼下垂術后受益

2.2.1 不同性別兒童術后受益比較

各組獨立樣本進行Levene檢驗，F(xiàn)值對應的P＞0.05，證明方差齊。不同性別各組維度得分比較，均P＞0.05，提示不同性別兒童術后受益的差異無統(tǒng)計學意義。各組數(shù)值均大于0，說明術后受益為正性(表2)。

表2 不同性別兒童術后受益比較Table 2 Comparison of postoperative benefits in children of different genders

2.2.2 不同術后隨訪時間分組兒童術后受益比較

各組獨立樣本Levene 檢驗，F(xiàn) 值對應的P＜0.05，證明方差不齊。采用校正獨立樣本t檢驗，各組均P＜0.05，提示不同術后隨訪時間兒童術后受益有統(tǒng)計學差異。各組數(shù)值均大于0，說明術后受益為正性(表3，圖3)。

圖3 不同術后隨訪時間分組兒童術后受益比較Figure 3 Comparison of postoperative benefits of children in different postoperative follow-up duration groups

表3 不同術后隨訪時間分組兒童術后受益比較Table 3 Comparison of postoperative benefits of children in different postoperative follow-up duration groups

2.2.3 不同手術年齡兒童術后受益比較

3、積極推進規(guī)模產(chǎn)業(yè)發(fā)展。各級政府要以我省兩大平原現(xiàn)代農(nóng)業(yè)綜合配套改革為契機，引入戰(zhàn)略投資者，建立以土地規(guī)模經(jīng)營為載體的種養(yǎng)業(yè)大型龍頭企業(yè)，通過規(guī)模經(jīng)營、產(chǎn)業(yè)聚集，帶動合作社、家庭農(nóng)場等新型農(nóng)業(yè)經(jīng)營主體快速發(fā)展，為促進我市農(nóng)業(yè)保險工作加快發(fā)展提供支撐。

各組獨立樣本進行Levene檢驗，F(xiàn)值對應的P＞0.05，證明方差齊。進行多組樣本單因素方差分析，且采用Games-Howell兩兩比較，均P＞0.05，提示手術時年齡與兒童術后受益無統(tǒng)計學意義。

3 討論

先天性上瞼下垂對兒童的影響包括外觀、視力、屈光、視功能等生活質(zhì)量均有明顯影響。2017年我國的上瞼下垂專家共識[8]也提到了根據(jù)上瞼下垂的嚴重程度選擇恰當?shù)氖中g時機和手術方式是治療先天性上瞼下垂有效的方法。

而在臨床工作中，影響手術醫(yī)生選擇手術時機的因素較多。在2～6歲這個較長的學齡前時間段，手術時機的時間點浮動較大，而且考慮到臨床中兒童能耐受和配合局麻手術的年齡預期不小于10歲，因此在2～10歲為避免全麻手術而選擇延后手術時間點都缺乏說服力，因此在手術時機選擇方面尚需要更多的臨床研究數(shù)據(jù)。因此我們對先天性上瞼下垂兒童的健康相關的生活質(zhì)量進行一個基于較大樣本的回顧性術后受益研究，從術后受益情況及其與手術時機等因素來研究先天性上瞼下垂患兒生活質(zhì)量與手術治療的相關性。

各類問卷在用于生活質(zhì)量評價時，需進行信度和效度的檢驗。該研究應用的GCBI都未曾用于評價先天性上瞼下垂兒童的生活質(zhì)量，且無已驗證的中文版問卷，因此我們都進行了中文版問卷信效度的檢驗。經(jīng)過檢驗，證實該問卷用于先天性上瞼下垂兒童術后受益評價具有良好的信度和效度，本研究結果可信。

大多數(shù)與健康有關的生活質(zhì)量指標都是在一個時間點進行評估的。比較手術或治療前后干預結果通常很困難，因為與個體之間的差異相比，治療或手術前后能測量的差異通常很小，在統(tǒng)計上也難以實現(xiàn)。而成人GBI廣泛用于成人耳鼻咽喉科治療和手術后受益評估[5]，包括扁桃體切除術[9]、激光顎成形術止鼾[10]、骨錨式骨導助聽器植入[11]等，都有較好的信度和效度。且該問卷被翻譯成各種語言應用于不同國家和民族的患者，在使用時都反復驗證了該問卷的可靠性[12-13]。

采用GCBI對于上瞼下垂術后兒童的受益評估主要是關注手術對于兒童活力、生理、學習、情感、自我認識各方面受益情況，問卷通過讓兒童家長比較兒童手術后與手術前的狀況來評分。GCBI從評分的方式分為5個等級，是經(jīng)典的5級Likert計分制，在統(tǒng)計時易于通過轉化對評分進行量化。該量表是耳鼻咽喉科醫(yī)生設計并廣泛應用于各種耳鼻咽喉科治療和手術后兒童受益的評估，經(jīng)過不同國家、民族、語言版本的長期使用證實其信效度良好，并能夠較敏感地反映兒童的受益情況[14]。兒童問卷由他們的父母或主要照顧者作為代理人填寫，克服了不同年齡段兒童在理解題目和表達個人感受上的差異。

本研究結果顯示：在問卷用于178名先天性上瞼下垂術后不同年齡層兒童的受益評估時，該問卷分為5個維度進行評估時，表現(xiàn)為高度的內(nèi)部一致性，具有連貫、清晰、可解釋的因素結構，適用于先天性上瞼下垂術后兒童受益評估。在提取問卷公因子時，我們發(fā)現(xiàn)與英文版不同之處是該問卷提取出5個公因子，且公因子所包含的條目與英文版不甚相同。經(jīng)過最大方差法旋轉后得到的成分矩陣可見，活力項包含的條目：5、7、10、12、18、21，與英文版相比減少了條目6(手術有沒有影響到您孩子晚上的睡眠質(zhì)量？)，而條目6增加到了生理項中，在邏輯和臨床認知上，專家認為內(nèi)容效度是可靠的。自我認識項是中文版新提取的一項公因子，其中的條目8、17、19在英文版里歸于情感項，但專家意見認為這3條單獨列出有特殊的意義，并且在我們進行下一步研究中可見到先天性上瞼下垂兒童術后自我認識項受益分數(shù)是最高的，因此該公因子的提出有積極的意義。在中文版學習和情感兩項中有一些和英文版分布不同的條目，經(jīng)過我們的分析，認為條目3、20這一類反映兒童自理能力發(fā)展的條目列入學習中更為恰當，也符合中國文化的認知。而像條目2、16這樣明顯反映兒童情緒的條目應該列入情感中而非學習。

在證實GCBI中文版適宜于評估先天性上瞼下垂術后兒童受益后，我們對該178名兒童的術后受益進行了分析，結果顯示：不同性別的兒童術后各項評分均為正值，且不同性別間的差異無統(tǒng)計學意義，說明無論男孩還是女孩，接受上瞼下垂矯正術后，生活質(zhì)量都較手術前有所提高。但需要注意的是，雖然差異無統(tǒng)計學意義，但男孩的總分高于女孩，在活力、生理、學習、自我認識方面，男孩的評分都高于女孩，而明顯的女孩在情感評分高于男孩，這是否是不同性別孩子心理上需求的差異造成的呢？我們計劃進行更大樣本的研究來探索。

本研究按不同手術后隨訪時間進行分組，結果顯示：術后＜1年與術后＞1年兒童受益均為正值，證實術后短時間內(nèi)和術后長期，對于兒童來說，上瞼下垂手術都能給孩子生活質(zhì)量帶來正性受益。從得分方面，術后短期(＜1年)的評分總分和各分項評分都明顯較高，具有統(tǒng)計學意義。分析其原因如下：1)術后短期與術前相比各方面反差較大，特別是外觀上的明顯改善，使患兒和家長都能感受到手術的受益，傾向于評分較高。而術后長期，特別是我們最長隨訪的患兒為術后4年余，患兒和家長都對手術前的生活狀態(tài)印象不深，傾向于對手術受益評分較低；2)術后長期患兒可能面臨著一些手術帶來的不便，增加了在評分時的負性傾向，例如額肌瓣懸吊術后的上瞼遲落、夜間眼瞼閉合不全、眼瞼瘢痕、需要長期用人工淚液等，這方面需要醫(yī)生在臨床工作中多加關注，術前做好解釋工作，改善手術技巧，術后長期隨訪以降低術后并發(fā)癥發(fā)生率。

在不同手術時年齡組分組的受益分析中，我們發(fā)現(xiàn)不同手術時年齡段患者術后受益得分差異并無統(tǒng)計學意義，這一結果從一個側面反映了手術時機的選擇對于兒童術后生活質(zhì)量影響并不大。但需注意的是，這里反映的受益評分是家長的主觀評估。Anderson等[15]對于鼻中隔偏曲的兒童接受鼻中隔成形手術后受益的GCBI問卷評估后得出結論是術前傾向于接受手術的患者和家長對術后受益的評分明顯高于術前不那么愿意接受手術的患者。因此，手術時機的選擇本身就與患者和家長對手術的傾向性和術后預期密切相關，僅憑家長主觀評分并不能完全說明手術時機對下垂患者的遠期作用。

本研究基于各年齡段先天性上瞼下垂兒童術前生活質(zhì)量評估和術后受益評估，問卷經(jīng)過嚴格信度效度檢驗，結果可信。取樣基于門診和病房患者，患者來自華南地區(qū)甚至全國，包括城鎮(zhèn)與農(nóng)村，避免了取樣偏倚。問卷訪談方式為面對面或直接電話訪談，能夠保證較好的問卷質(zhì)量。

本研究存在的不足之處包括：1)樣本量偏小，取樣僅為中山眼科中心眼整形科單一中心，下一步研究時可考慮進行多中心取樣，包括基層醫(yī)療機構，會更具說服力。2)問卷種類較單一，由于缺少可靠適用的兒童問卷，僅僅采用了單種問卷的研究方式，下一步可在此基礎上，結合流行病學專家的意見，構建更適用于眼整形?？频幕颊叩膯柧聿⒓右则炞C，與普適性問卷進行比較性研究。

綜上所述，中文版GCBI具有良好的信效度，適用于評估先天性上瞼下垂兒童術后受益。先天性上瞼下垂兒童接受下垂矯正術后不同性別均有正性受益，術后短期(＜1年)受益更明顯，不同的手術年齡術后受益得分差異無統(tǒng)計學意義。

開放獲取聲明

本文適用于知識共享許可協(xié)議(Creative Commons)，允許第三方用戶按照署名(BY)-非商業(yè)性使用(NC)-禁止演繹(ND)(CC BY-NC-ND)的方式共享，即允許第三方對本刊發(fā)表的文章進行復制、發(fā)行、展覽、表演、放映、廣播或通過信息網(wǎng)絡向公眾傳播，但在這些過程中必須保留作者署名、僅限于非商業(yè)性目的、不得進行演繹創(chuàng)作。詳情請訪問：https://creativecommons.org/licenses/by-ncnd/4.0/。