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    Ilizarov外固定架治療尺骨骨干續(xù)連癥的早期療效分析

    2021-12-07 12:45:34唐仲文李范玲
    臨床小兒外科雜志 2021年11期
    關(guān)鍵詞:尺骨固定架前臂

    曹 舒 方 科 肖 晟 劉 宏 李 欣 文 捷 唐仲文 曾 鳴 李 博 李范玲

    骨干續(xù)連癥(diaphyseal aclasis)又稱遺傳性多發(fā)性骨軟骨瘤病(hereditary multiple exostoses,MHE),是一種常染色體顯性遺傳病,其致病基因?yàn)镋XT1和EXT2,分別位于染色體8q24.11和11p11.2,發(fā)病率約為1∶50 000[1,2]。MHE的病理特點(diǎn)為骨骺處軟骨化骨紊亂,干骺端被骨軟骨瘤取代引起畸形。臨床表現(xiàn)為全身多處腫塊,其中30%~60%的患者表現(xiàn)為前臂的嚴(yán)重畸形,影響腕、肘關(guān)節(jié)穩(wěn)定和前臂旋轉(zhuǎn)功能,治療較為困難[3]。2014年2月至2017年2月,湖南省人民醫(yī)院收治尺骨骨干續(xù)連癥兒童17例(共20肢),并應(yīng)用Ilizarov外固定架治療,取得了滿意的近期效果,現(xiàn)總結(jié)報(bào)告如下。

    材料與方法

    一、臨床資料

    本組尺骨骨干續(xù)連癥共17例(20肢),左側(cè)5例,右側(cè)9例,雙側(cè)3例;男8例,女9例;手術(shù)時(shí)平均年齡8歲5個(gè)月(3歲1個(gè)月至15歲);術(shù)后平均隨訪30個(gè)月(24~66個(gè)月)。20肢術(shù)前按照Masada分型,13肢為Ⅰ型,2肢為Ⅱa型,5肢為Ⅱb型[4]?;颊呋举Y料見表1。

    表1 17例尺骨骨干續(xù)連癥患者基本資料Table 1 Basic patient profiles病例編號(hào)性別年齡(歲)分型側(cè)別尺骨延長長度(mm)尺骨延長天數(shù)(d)外固定天數(shù)(d)DI(d/cm)EFI(d/cm)1女10.4Ⅰ右22.582826712.4118.252女11.6Ⅱb右31.683522311.04870.393男6Ⅱb右38.78322188.25256.214女1111ⅠⅡb右左26.7539.38346219319312.7115.7472.1549.005女12Ⅱb右35.264421312.4860.416男9.19.1ⅠⅡa左右33.6341.61607218718717.8417.355.6144.947女3.5Ⅰ右10.43159014.3886.298女15Ⅰ左20.77271601377.039女11.5Ⅰ右16.382420414.65124.5410男11.2Ⅰ右19.212518013.0193.7011女9.19.1ⅠⅠ左右19.3821.91262916516513.4213.2485.1475.3112女11Ⅰ右24.223415014.0461.9313男5.8Ⅰ左14.152813619.7996.1114女5.3Ⅱb左66.6110535415.7653.1515男7.4Ⅱa左14.552611417.8778.3516男6.3Ⅰ左20.312511412.3156.1317男5Ⅱ右22.303612716.1456.95

    二、方法

    (一)術(shù)前準(zhǔn)備

    術(shù)前患者拍攝標(biāo)準(zhǔn)尺橈骨全長正側(cè)位(含肘、腕關(guān)節(jié))X線片確定分型,測量橈骨關(guān)節(jié)面角(radial articular angle,RAA)、尺骨短縮長度(ulnar shortening,US)和腕骨偏移度(carpal slip,CS);完善MRI,確定軟骨帽厚度,排除骨軟骨瘤惡變可能。據(jù)文獻(xiàn)報(bào)道,對(duì)于兒童患者,軟骨帽厚度超過3 cm需高度懷疑惡變[5]。術(shù)前測量患肢長度、周徑以便選擇合適的Ilizarov環(huán)形支架。

    (二)手術(shù)方法

    17例均先切除尺骨、橈骨骨軟骨瘤,并行常規(guī)病理學(xué)檢查。對(duì)于橈骨畸形嚴(yán)重的患者,行橈骨楔形截骨鋼板螺釘固定。對(duì)于Masada Ⅰ型病例,將事先設(shè)計(jì)構(gòu)型好的Ilizarov外固定架套入前臂,在尺骨擬截骨近端視前臂長度使用一個(gè)或兩個(gè)環(huán),用兩枚直徑為1.5~2.0 mm的克氏針交叉固定尺骨于環(huán)上;在尺骨擬截骨遠(yuǎn)端用兩個(gè)環(huán),近端環(huán)及遠(yuǎn)端環(huán)直徑均用1.5~2.0 mm的克氏針交叉固定尺骨。尺骨截骨位于尺骨中上1/3交界處。于前臂近端尺側(cè),捫及尺骨緣,做一直行切口,切開皮膚、深筋膜及尺骨膜,將骨膜剝離并予以保護(hù),顯露尺骨,用直徑1.0 mm克氏針沿尺骨中上1/3處環(huán)形鉆孔后,用骨刀截?cái)喑吖?。試行撐開后可見尺骨延長,將撐開桿復(fù)原后沖洗傷口,縫合骨膜及切口。對(duì)于Masada Ⅱ型病例,手術(shù)方法與Masada Ⅰ型的唯一不同點(diǎn)是:對(duì)于尺骨擬截骨遠(yuǎn)端用兩個(gè)環(huán),近端環(huán)或遠(yuǎn)端環(huán)用直徑1.5~2.0 mm克氏針一枚固定尺、橈骨,其余用直徑1.5~2.0 mm克氏針三枚固定尺骨。

    (三)術(shù)后處理

    術(shù)后第1天拍攝尺橈骨全長正側(cè)位X線片,術(shù)后第7天開始行尺骨延長,每日延長1 mm(分為4次,即每6 h延長0.25 mm),延長過程中定期拍攝X線片,同時(shí)囑咐家屬加強(qiáng)患者肘、腕關(guān)節(jié)屈伸功能鍛煉,并加強(qiáng)外固定支架釘?shù)雷o(hù)理。對(duì)于Masada Ⅱ型病例,若X線片提示橈骨頭已復(fù)位并達(dá)到尺骨冠突平面,需行調(diào)針手術(shù),即拔除遠(yuǎn)端環(huán)固定尺橈骨的克氏針,術(shù)后第1天繼續(xù)按上述方法延長尺骨。在尺骨延長過程中,需注意有無神經(jīng)血管危象、釘?shù)栏腥尽⒊山腔蔚炔l(fā)癥發(fā)生。當(dāng)X線片顯示尺骨遠(yuǎn)端與橈骨遠(yuǎn)端關(guān)節(jié)面平齊時(shí),停止延長,繼續(xù)外固定架固定,至尺骨延長段出現(xiàn)3層骨皮質(zhì)時(shí)拆除外固定架,管型石膏固定4周后行腕、肘關(guān)節(jié)和前臂康復(fù)鍛煉。

    (四)臨床評(píng)價(jià)

    術(shù)前及末次隨訪時(shí)均按照Fogel[3]提出的方法測量RAA、US和CS,同時(shí)測量前臂的旋前、旋后以及肘、腕關(guān)節(jié)屈、伸角度。外固定架固定期間,記錄相關(guān)并發(fā)癥,包括神經(jīng)血管危象、釘?shù)栏腥?、成角畸形、骨延遲愈合、骨不愈合以及延長段骨折等。在拆除外固定架時(shí),記錄尺骨延長長度、骨延長天數(shù)和外固定總天數(shù),計(jì)算牽引指數(shù)(distraction index, DI)和外固定指數(shù)(external fixation index, EFI),其中DI為尺骨延長長度除以骨延長天數(shù),EFI為尺骨延長長度除以外固定總天數(shù)。

    三、統(tǒng)計(jì)學(xué)處理

    應(yīng)用SPSS 17.0進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析,術(shù)前及末次隨訪時(shí)RAA、US、CS及前臂旋前、旋后和腕關(guān)節(jié)背伸角度均符合正態(tài)性分布,采用配對(duì)樣本t檢驗(yàn)。P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

    結(jié) 果

    一、患者治療結(jié)果

    17例隨訪24~66個(gè)月,平均30個(gè)月。8例合并尺骨縮短明顯,行橈骨截骨內(nèi)固定術(shù)。術(shù)前與末次隨訪時(shí)RAA、US、CS、前臂的旋前、旋后以及肘關(guān)節(jié)屈曲、腕關(guān)節(jié)屈、伸角度相比較,差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(表2、表3)。所有病例伸肘無受限。尺骨延長長度、延長天數(shù)、外固定總天數(shù)、DI及 EFI結(jié)果見表4,與國內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道結(jié)果基本一致[6]。在治療過程中,1例出現(xiàn)釘?shù)栏腥?,通過口服抗生素及加強(qiáng)釘?shù)雷o(hù)理治愈;1例拆除外固定架后發(fā)生尺骨延長段骨折,石膏固定4周后自行愈合,1例在末次隨訪時(shí)出現(xiàn)尺骨再發(fā)短縮。

    表2 影像學(xué)檢查結(jié)果(x±s)Table 2 Results of radiographic parameters(x±s)指標(biāo)觀測時(shí)間結(jié)果t值P值RAA(°)術(shù)前末次隨訪36.60±5.7230.35±8.763.2870.004US(mm)術(shù)前末次隨訪10.77±3.992.19±3.8910.09<0.001CS(%)術(shù)前末次隨訪66.88±17.2748.69±18.194.518<0.001 注 RAA表示橈骨關(guān)節(jié)面角(radial articular angle);US表示尺骨短縮長度(ulnar shortening);CS表示腕骨偏移度(carpal slip)。

    表3 前臂旋轉(zhuǎn)及腕、肘關(guān)節(jié)屈伸結(jié)果(x±s)Table 3 Pre-and postoperative range of movement(x±s)指標(biāo)觀測時(shí)間結(jié)果t值P值旋前(°)術(shù)前末次隨訪60.75±11.0473.75±5.82-6.023<0.001旋后(°)術(shù)前末次隨訪71.50±8.9082.00±4.70-5.921<0.001腕背伸(°)術(shù)前末次隨訪62.50±7.3572.75±3.43-7.427<0.001腕掌屈(°)術(shù)前末次隨訪60.25±6.3876.50±4.89-3.948<0.001屈肘(°)術(shù)前末次隨訪108.25±11.50119.00±6.41-3.687<0.001

    表4 尺骨延長相關(guān)指標(biāo)結(jié)果(x±s)Table 4 Parametric results of ulnar lengthening(x±s)變量尺骨延長長度(mm)尺骨延長天數(shù)(天)外固定天數(shù)(天)DI(天/cm)EFI(天/cm)數(shù)量26.99±12.9638.35±21.24182±59.1514.27±2.7073.58±22.01

    二、典型病例

    待延長尺骨愈合后,取出外固定架。Ilizarov外固定架固定天數(shù)為187 d,DI:左側(cè)每延長1 cm需要17.84天,右側(cè)每延長1 cm需要17.30天;EFI:左側(cè)每延長1 cm需要55.61天,右側(cè)每延長1 cm需要44.94天。末次復(fù)查時(shí),雙側(cè)肘關(guān)節(jié)主動(dòng)屈曲135°,伸直0°;雙側(cè)前臂旋前90°,旋后90°;雙側(cè)腕關(guān)節(jié)掌曲60°,背伸70°;RAA 左側(cè)30°,右側(cè)27°;US 左側(cè)0 mm,右側(cè)0 mm;CS 左側(cè)50%,右側(cè)50%。見圖1。

    圖1 Ilizarov外固定架治療尺骨骨干續(xù)連癥病例圖片 A、B為術(shù)前左、右側(cè)尺橈骨正位片; C、D為術(shù)后第一天復(fù)查X線片; E為右側(cè)Ilizarov外固定架調(diào)針后X線片,可見橈骨小頭已復(fù)位; F、G為拆除外固定架后1個(gè)月復(fù)查左、右側(cè)尺橈骨正位片; H為術(shù)前大體外觀照; I、J為外固定架拆除后1個(gè)月大體外觀照

    討 論

    MHE于1814年首次被報(bào)道。其后,一些學(xué)者通過對(duì)患者的家系分析發(fā)現(xiàn)其具有遺傳性,同時(shí)總結(jié)了其臨床表現(xiàn),提出了相關(guān)的發(fā)病機(jī)制[2,7]。直到20世紀(jì)90年代才有研究證實(shí)MHE發(fā)病與EXT基因突變相關(guān)[8]。關(guān)于MHE對(duì)前臂活動(dòng)的影響,有些學(xué)者進(jìn)行了相關(guān)分析,Estelle[9]認(rèn)為MHE主要表現(xiàn)為前臂旋轉(zhuǎn)功能受限,尤其是對(duì)于Masada Ⅱ型患者。Clement[10]通過對(duì)106例患者進(jìn)行多因素回歸分析,認(rèn)為男性、骨軟骨瘤數(shù)目、尺骨相對(duì)短縮比例(尺骨長度/身高)以及橈骨小頭脫位是前臂旋轉(zhuǎn)受限的獨(dú)立相關(guān)因素,并指出尺骨短縮比例<13%(男性)或<12%(女性),前臂旋轉(zhuǎn)活動(dòng)范圍會(huì)<100°,導(dǎo)致日常生活受限;同時(shí)指出橈骨小頭脫位這一獨(dú)立因素會(huì)減少前臂旋轉(zhuǎn)活動(dòng)約36°。本研究發(fā)現(xiàn)MHE患者前臂旋轉(zhuǎn)活動(dòng)受限,以旋前障礙更明顯,腕、肘關(guān)節(jié)活動(dòng)亦有受限。

    一、MHE的手術(shù)適應(yīng)證、手術(shù)時(shí)機(jī)及手術(shù)方式

    關(guān)于MHE的手術(shù)適應(yīng)證、手術(shù)時(shí)機(jī)及手術(shù)方式,國內(nèi)外學(xué)者還沒有達(dá)成共識(shí)。Konrad[11]提出手術(shù)適應(yīng)證為尺骨短縮2 cm、前臂活動(dòng)受限>50%、CS>50%以及RAA>40°。Akita[12]通過對(duì)23例患者進(jìn)行長達(dá)13年的隨訪指出,手術(shù)適應(yīng)證為需改善前臂旋轉(zhuǎn)功能以及前臂外觀者。依據(jù)臨床經(jīng)驗(yàn),我們認(rèn)為手術(shù)指征為:尺骨短縮1 cm且畸形進(jìn)展,合并橈骨小頭脫位,RAA>30°,CS>60%,前臂旋轉(zhuǎn)功能明顯受限,骨軟骨瘤引起疼痛或壓迫血管神經(jīng)。對(duì)于手術(shù)時(shí)機(jī)的選擇目前存在爭議,有些學(xué)者推薦早期手術(shù),因?yàn)樵缙谑中g(shù)可獲得更多生長潛力及塑形能力,可以達(dá)到更好的矯形效果[13]。有些學(xué)者推薦臨近骨骼發(fā)育成熟時(shí)手術(shù),因?yàn)檠舆t手術(shù)能避免畸形復(fù)發(fā)[14]。我們的建議是:如果存在手術(shù)指征,就需要手術(shù)治療,不需考慮患者年齡。因?yàn)檠舆t手術(shù)患者(特別是出現(xiàn)橈骨小頭脫位者)其前臂旋轉(zhuǎn)功能以及腕、肘關(guān)節(jié)屈伸功能往往恢復(fù)不佳。但對(duì)于年齡較小患者,確實(shí)存在尺骨短縮復(fù)發(fā)風(fēng)險(xiǎn),因此術(shù)前需和患者家屬交代有多次手術(shù)治療的可能。

    MHE的手術(shù)方式是多樣的[4,15,16]。Fogel[3]指出單純切除骨軟骨瘤不會(huì)改善腕關(guān)節(jié)畸形,但能減緩尺骨短縮的發(fā)展;尺骨延長及骨軟骨瘤切除不會(huì)改善前臂旋轉(zhuǎn)及RAA、CS;尺骨延長、橈骨遠(yuǎn)端橈側(cè)骨骺臨時(shí)阻滯及骨軟骨瘤切除可改善前臂畸形、RAA、 CS、US,并恢復(fù)前臂旋轉(zhuǎn)功能。Shin[17]比較了單純骨軟骨瘤切除、尺骨延長及骨軟骨瘤切除以及Sauvé-Kapandji術(shù)及骨軟骨瘤切除對(duì)MHE的治療效果,認(rèn)為后者能提高腕關(guān)節(jié)穩(wěn)定性、改善前臂功能及影像學(xué)表現(xiàn)。Kelly[18]分析了18例MHE患者資料,均采用橈骨遠(yuǎn)端橈側(cè)骨骺臨時(shí)阻滯術(shù),隨訪2年以上發(fā)現(xiàn)RAA、CS、US得到明顯改善,認(rèn)為橈骨遠(yuǎn)端橈側(cè)骨骺臨時(shí)阻滯術(shù)對(duì)于前臂畸形不嚴(yán)重的患者簡單、有效。

    本研究采用Ilizarov外固定架延長尺骨、聯(lián)合骨軟骨瘤切除術(shù),早期隨訪結(jié)果顯示明顯改善了前臂旋轉(zhuǎn)、肘腕關(guān)節(jié)功能及影像學(xué)表現(xiàn)。該外固定架力學(xué)上穩(wěn)定性較好,同時(shí)使用多根克氏針交叉固定,可以避免截骨斷端移位、成角和旋轉(zhuǎn),同時(shí)該外固定架采用多平面多針固定,可以矯正多個(gè)平面的畸形,在術(shù)后隨訪中方便矯正畸形、調(diào)整力線。不同于單純的尺骨延長,對(duì)于合并橈骨小頭脫位患者多采取分步延長法,通過調(diào)整克氏針,逐步復(fù)位橈骨小頭,改善肱橈關(guān)系,糾正腕關(guān)節(jié)尺偏,同時(shí)Ilizarov外固定架特有的環(huán)形結(jié)構(gòu)也保證了延長和下移過程中良好的線性和穩(wěn)定性。

    目前很多學(xué)者應(yīng)用單邊可延長外固定架治療MHE,取得了較好療效。他們認(rèn)為單邊外固定架固定牢靠、重量輕,不易損傷神經(jīng)血管,適用于兒童。本研究所有病例采用Ilizarov外固定架,主要是其安放技術(shù)難度低,易于操作,延長過程中更容易保持力線及穩(wěn)定性,患者家屬易于護(hù)理,術(shù)后并發(fā)癥少[19]。 但I(xiàn)lizarov外固定架比單邊外固定架重、體積大,尤其是對(duì)于小年齡患者而言,在治療過程中患者常訴雙側(cè)上肢不平衡。另外,Ilizarov外固定架在拍X線片時(shí)有遮擋作用,需拍特定體位X線片才能明確矯正效果。

    本研究僅隨訪30個(gè)月,患者預(yù)后良好。但Akita[12]隨訪13年后發(fā)現(xiàn),尺橈骨截骨或延長對(duì)于改善畸形及功能無作用,最有益的手術(shù)是骨軟骨瘤切除。因此,該手術(shù)方式的長期療效還需要進(jìn)一步隨訪。

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