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    白塞病致尿道陰道瘺1例

    2021-11-22 06:28:08俞蕾媛李東輝盛少琴
    現(xiàn)代婦產(chǎn)科進展 2021年12期
    關(guān)鍵詞:瘺管紅斑尿道

    俞蕾媛,李東輝,陳 軍,盛少琴

    (1.浙江大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬婦產(chǎn)科醫(yī)院,杭州 310006;2.浙江中醫(yī)藥大學(xué)附屬第二醫(yī)院,杭州 310005)

    1 病例簡介

    患者,49歲,G4P2,因“反復(fù)陰道疼痛3年,加重1月”于2020年6月29日就診于浙江中醫(yī)藥大學(xué)附屬第二醫(yī)院婦產(chǎn)科?;颊?年前無明顯誘因出現(xiàn)陰道疼痛伴白帶增多,就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院予抗炎治療后癥狀緩解,但仍反復(fù),一年發(fā)作3~4次。近1月陰道疼痛加重,伴大量膿黃白帶,有異味,伴尿頻、尿急、尿痛及排尿困難,末次月經(jīng):2020年5月19日。2020年6月11日曾就診于我院泌尿科,查尿常規(guī):RBC 217個/μL,WBC 1467個/μL;B超提示:膀胱壁局部增厚,宮頸后壁中高回聲??紤]泌尿系統(tǒng)感染予抗炎治療,癥狀略緩解。6月29日陰道部疼痛加劇,白帶膿黃色,伴發(fā)熱,尿頻、尿急、尿痛及排尿困難加重,無陰道流血,無惡心嘔吐等不適。查體:T 39.0℃,P 95次/min,BP 125/72mmHg,淺表淋巴結(jié)未及腫大,結(jié)膜、口腔黏膜未見異常。腹軟,無壓痛及反跳痛。右側(cè)小腿伸側(cè)見直徑約5.0cm片狀紅斑,邊界尚清,略高于皮表,觸痛明顯,無出血潰破。婦科檢查:外陰發(fā)育正常,已婚已產(chǎn)式,陰道上段右側(cè)壁與宮頸黏附,穹窿暴露困難,見大量膿性分泌物,拭去后見4.0cm×3.0cm潰瘍面,陰道上段可及多枚直徑1.0~2.5cm硬性結(jié)節(jié),觸痛,宮頸光滑,子宮前位,正常大小,輕壓痛,左側(cè)附件壓痛明顯,右側(cè)附件無壓痛。門診擬:陰道壁膿腫?腫瘤?收住入院。血常規(guī):WBC 20.6×109/L,NE% 87.1%,CRP 58.8mg/L。尿常規(guī):RBC 306個/μL,WBC 1978個/μL。尿HCG陰性,腫瘤指標(biāo)正常范圍,HPV陰性,TCT正常。B超:雙層內(nèi)膜厚0.7cm。膀胱后壁增厚(較厚處約0.8cm),宮頸后壁中高回聲(2.3cm×1.9cm,肌瘤?)。盆腔MRI提示:子宮黏膜下多發(fā)肌瘤考慮部分伴變性可能(圖1A)。行陰道鏡檢查+組織活檢,病理:軟組織化膿性炎伴膿腫形成,肉芽組織增生(圖2)。分泌物培養(yǎng):陰性。予左氧氟沙星、甲硝唑靜滴抗感染治療,3天體溫正常。追問病史,患者近12年反復(fù)出現(xiàn)右小腿前側(cè)疼痛性紅斑,質(zhì)硬,1~2周自愈;近7年有口腔潰瘍史,1年發(fā)作3~5次,可自愈;曾有雙膝關(guān)節(jié)腫痛病史;自述平素眼干。結(jié)合病史,考慮風(fēng)濕免疫病。查RF+CCP+抗O、抗核抗體、抗心磷脂抗體、抗中性??贵w、T細胞亞群均正常范圍,血沉36mm/h。7月6日因尿路感染擬行尿培養(yǎng),插導(dǎo)尿管過程中發(fā)現(xiàn)導(dǎo)尿管經(jīng)距尿道外口約1.5cm處從陰道前壁穿出,考慮為“尿道陰道瘺”,行亞甲藍試驗、膀胱尿道造影提示:尿道陰道瘺(圖1B)。7月8日膀胱鏡:尿道中段與陰道瘺口約2cm,術(shù)后予磷霉素口服抗感染,慶大霉素液膀胱、陰道沖洗治療。4天后陰道疼痛、尿路刺激征明顯緩解,腿部紅疹消退。婦科檢查:陰道前壁距陰道口1.5cm處與尿道有一2.5cm×1.5cm大瘺口,見少量尿液流出,陰道潰爛部明顯好轉(zhuǎn),分泌物少,無異味,結(jié)節(jié)無觸痛。宮頸無觸痛;子宮、雙附件無壓痛。復(fù)查血常規(guī)、尿常規(guī):正常。風(fēng)濕科會診后診斷為白塞病,予沙利度胺,中藥甘草瀉心湯口服治療,同時行膀胱造瘺,患者于2021年2月23日完成尿道陰道瘺修補術(shù),過程順利。目前患者尚處于隨訪中,隨訪過程無復(fù)發(fā)。

    圖1 MRI及膀胱尿道造影A:MRI提示子宮黏膜下多發(fā)肌瘤考慮部分伴變性,宮頸多發(fā)小囊腫;B:膀胱尿道造影提示尿道陰道漏

    圖2 陰道鏡及病理組織活檢A:陰道鏡見陰道上段及右側(cè)穹窿大量膿性分泌物;B:拭去膿性分泌物見潰瘍面;C:宮頸纖維軟組織重度急慢性炎伴滲出(HE×40);D:陰道壁軟組織化膿性炎伴膿腫形成,肉芽組織增生(HE×40)

    2 討 論

    白塞病(Bbehcet's disease,BD)是一種罕見的以血管炎為病理基礎(chǔ)的慢性、復(fù)發(fā)性、系統(tǒng)性疾病。BD的病因尚不明確,可能與遺傳、感染、免疫因素相關(guān)。BD發(fā)病主要集中在“絲路”上,在土耳其流行率最高(80~370/10萬人),其次為日本、伊朗及中國(140/10萬人),而在歐美人群中流行率較低[1]。BD好發(fā)于16~40歲青壯年,男性多見,發(fā)病年齡越早,受累器官越多,癥狀越重。因缺少特異性的血清學(xué)、病理學(xué)或影像學(xué)診斷依據(jù),臨床漏診、誤診率高。

    BD主要表現(xiàn)為口、眼、生殖器三聯(lián)征,由于影響全身血管,該病對所有器官系統(tǒng)產(chǎn)生影響[2]??谇粷兪亲畛R姷呐R床表現(xiàn),與常見的復(fù)發(fā)性口瘡性口炎相似,大小不等,因疼痛影響患者飲食和吞咽。皮損可表現(xiàn)為丘疹,結(jié)節(jié)性紅斑,血栓性靜脈炎以及各種皮膚、血管病變。其中結(jié)節(jié)性紅斑最具診斷價值,多累及下肢。生殖器潰瘍可累及生殖道的任何部分,女性患者以外陰多見,僅9%出現(xiàn)陰道潰瘍,由于缺少神經(jīng)末梢,這些患者疼痛往往不明顯,導(dǎo)致就診晚,診斷困難[3]。生殖器潰瘍反復(fù)發(fā)作會產(chǎn)生疤痕、瘺管等影響患者正常生活。BD合并瘺管形成以胃腸道多見,尿道陰道瘺十分罕見,國內(nèi)外報道甚少,機制不明,可能與嚴(yán)重的血管炎和組織壞死有關(guān)。BD診斷主要采用1989年國際白塞病研究組標(biāo)準(zhǔn)[4]:(1)1年內(nèi)反復(fù)發(fā)作3次以上口腔潰瘍;(2)復(fù)發(fā)性生殖器潰瘍;(3)眼部病變;(4)皮損;(5)針刺反應(yīng)陽性。含有(1)和其他4項中2項及以上,排除其他疾病后可診斷為本病。BD的診斷需排除其他原因,尤其是其他系統(tǒng)性風(fēng)濕病(如系統(tǒng)性紅斑狼瘡)、藥物暴露(如甲氨蝶呤)、性傳播疾病(如皰疹病毒、HIV、淋球菌、衣原體感染等)及非感染相關(guān)潰瘍(如惡性腫瘤)。因此BD的診斷是基于臨床癥狀、體征的排除性診斷,需多學(xué)科專家共同評估。BD多采用藥物與非藥物相結(jié)合的治療方式。藥物治療主要包括非甾類抗炎藥、改善病情的抗風(fēng)濕藥物、糖皮質(zhì)激素及生物制劑,根據(jù)病變部位和進展選擇藥物種類、劑量和用藥途徑。其中秋水仙堿能抑制白細胞趨化,對于關(guān)節(jié)病變和結(jié)節(jié)性紅斑具有良好療效;沙利度胺對黏膜潰瘍效果較好。對于難治性或預(yù)后不佳的臟器組織病變,則常選用激素與免疫抑制劑聯(lián)合治療。而對于有瘺管形成的BD患者可選擇手術(shù)治療。手術(shù)方法包括經(jīng)陰或經(jīng)恥骨上途徑的直接修補、自體帶蒂組織移植修復(fù)。

    本例患者中年女性,病程12年,首發(fā)表現(xiàn)為結(jié)節(jié)性紅斑,此次因“陰道疼痛”就診,經(jīng)完善檢查及病史,排除生殖道腫瘤、感染性疾病、其他風(fēng)濕免疫病后診斷為BD。尿道陰道瘺的臨床表現(xiàn)取決于瘺管的位置和大小,如瘺管位于遠段尿道,患者可無癥狀或十分輕微,間歇性體位性漏尿是瘺管發(fā)生于近段尿道的主要表現(xiàn)。本例患者瘺口位于尿道中遠段,瘺口大,漏尿癥狀不明顯,故診斷滯后。

    總之,對疑有BD的患者需詳細詢問病史并系統(tǒng)全面檢查,早期診治有利于改善患者預(yù)后。BD的治療需多學(xué)科共同管理,瘺形成的患者首選手術(shù)治療,目前研究表明手術(shù)治療BD合并瘺是有效的,然而這些患者仍需長期隨訪監(jiān)測有無復(fù)發(fā)。同時,BD患者接受藥物治療對延緩病情進展具有重要意義。

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