結(jié)腸息肉樣血管發(fā)育不良并大出血一例并治療策略分析

鄭會聰，胡中偉，肖艷華，郭家偉，詹遠京，鄭啼嬰

(廣州市第八人民醫(yī)院消化內(nèi)科， 廣東 廣州 510515)

胃腸道血管發(fā)育不良(angiodysplasia polypoid,AD)，又稱為胃腸道動靜脈血管畸形、血管擴張、毛細血管擴張等，一般指正常黏膜或黏膜下畸形靜脈及毛細血管所發(fā)生的擴張性病變，是難治性或不明原因消化道出血的主要病因，約占51%，尤其見于老年人[1,2]，具有反復(fù)、隱蔽等特征，再出血率達16.2%～30%[3,4]。病變多以下消化道為主，80%位于右半結(jié)腸，15%位于胃及小腸[5,6]。組織學(xué)上表現(xiàn)為鮮紅色多量管腔擴張、增粗或迂曲的變形血管，管壁厚薄不均。內(nèi)鏡表現(xiàn)為單發(fā)或多發(fā)的平坦紅色斑[1]。目前，AD的機制尚不完全明確，可能與先天性血管發(fā)育異常、獲得性血管退行性病變、慢性血氧導(dǎo)致血管代償性增生等多種因素有關(guān)。

息肉樣的結(jié)腸AD非常罕見，其與一般AD的主要區(qū)別在于形態(tài)的異常；內(nèi)鏡下多表現(xiàn)為單發(fā)或多發(fā)長蒂病變，呈章魚狀，部分頂端呈瘤樣，長度數(shù)毫米至數(shù)厘米不等，表面黏膜光滑，同周邊黏膜一致，頂端可有糜爛，個別伴有活動性出血[7]。與一般AD不同，息肉樣AD更多見于橫結(jié)腸及乙狀結(jié)腸，患者平均年齡更小。目前，國內(nèi)外報道的息肉樣結(jié)腸AD較少[8-22]，本研究現(xiàn)對我院收治的1例患者進行報道，并結(jié)合國內(nèi)外文獻，對治療策略進行分析。

1 病例報道

患者男，32歲，腹痛伴排暗紅色血便4 h入院。既往無肝病、消化性潰瘍等病史，無長期口服阿司匹林等藥物史；無嗜酒史；無特殊家族史。入院時查體：血壓123/79 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa)，心率84次/分，血紅蛋白94 g/L；大便OB(+)，予生長抑素及林格氏液等輸注，灌腸后行急診腸鏡示腸腔見大量暗紅色血跡，至結(jié)腸肝曲處見一約2.5 cm×1.5 cm大小的長蒂息肉，質(zhì)軟，表面黏膜光滑、發(fā)紅，有緊繃感，息肉頂端糜爛，可見活動性滲血，符合息肉樣AD內(nèi)鏡表現(xiàn)(圖1)；考慮到病變較大，且非乙狀結(jié)腸或橫結(jié)腸等常見部位，位置更深，直接鏡下切除創(chuàng)口再出血風(fēng)險大，且出血后再止血難度更大，遂予鈦夾3枚夾閉息肉頂端及根部，觀察無再出血(圖2)，遂退鏡返回病房。1周后復(fù)查腸鏡示腸腔黏膜光滑，肝曲見一約2.0 cm×1.0 cm大小息肉(較前縮小)，質(zhì)軟，表面黏膜發(fā)紅、腫脹，3枚鈦夾仍存在(圖3)，遂再予鈦夾3枚鉗夾根部，觀察數(shù)秒后可見息肉表面黏膜逐漸發(fā)紫，伴有黏膜下點狀出血(圖4)；繼續(xù)住院2 d后無不適出院。個月后再次入院復(fù)查腸鏡示肝曲處息肉大小約1.5 cm×1.0 cm(較前縮小)，表面呈分葉狀、發(fā)白，活檢鉗觸之質(zhì)地明顯變硬(圖5)，遂行高頻電圈套切除，創(chuàng)面干結(jié)無滲血。術(shù)后第二天解黃色大便，術(shù)后3 d出院，追蹤半年未再解血便。術(shù)后病理示腸黏膜慢性炎改變，固有層內(nèi)淋巴組織增生，局部黏膜肌增生明顯及擴張、迂曲血管(圖6)。Masson染色可見大量膠原纖維增生(圖7)。

表1 19例結(jié)腸息肉樣AD患者病歷治資料

圖1 腸鏡示一長蒂息肉樣病變，表面黏膜光滑，頂端糜爛，有滲血

圖2 鈦夾3枚分別夾閉病變根部及頂端后未再出血

圖3 1周后復(fù)查腸鏡提示病變較前縮小，黏膜明顯充血

圖4 再次予鈦夾夾閉，觀察數(shù)秒發(fā)現(xiàn)病變發(fā)紫，并見黏膜下出血

圖5 1個月后復(fù)查腸鏡示病變變短，質(zhì)地變硬，稍呈分葉狀

圖6 病理檢查示腸黏膜慢性炎改變，固有層內(nèi)淋巴組織增生，局部可見擴張、迂曲的血管 HE×10

圖7 Masson染色可見大量膠原纖維增生Masson×40

2 討論

結(jié)腸息肉樣AD是胃腸道血管發(fā)育不良中極為罕見的一種，常以便血為主要癥狀，青年到老年均可發(fā)病，病變好發(fā)于左半結(jié)腸，病理上表現(xiàn)為黏膜或黏膜下層多發(fā)畸形或擴張的小血管，個別存在大血管交通。我們對本研究中1例及國內(nèi)外相關(guān)報道的18例病例(病例信息見表1)進行分析發(fā)現(xiàn)，患者中男12例，女7例；平均年齡54.5歲；位于乙狀結(jié)腸最多，橫結(jié)腸次之；最大直徑為6.0 cm，最小直徑0.5 cm；16例患者以便血為首發(fā)癥狀的；內(nèi)鏡下特征性的表現(xiàn)為病變呈多章魚狀，表面黏膜光滑，同周邊黏膜，部分頂端呈瘤樣，有糜爛或活動性滲血。

一般而言，根據(jù)內(nèi)鏡下表現(xiàn)診斷該疾病并不困難，主要的難點在于治療選擇，選擇不同治療方式的依據(jù)主要包括病變大小、病變位置、有無活動性出血等。對于病變較小或位于左半結(jié)腸的病變可行內(nèi)鏡下(注射腎上腺素)電切除；病變偏大但無活動性出血時可先用可分離套扎器結(jié)扎后再行內(nèi)鏡下切除；位于右半結(jié)腸(肝曲或以上)且較大可考慮行外科手術(shù)治療；上述報道中有3例行外科手術(shù)切除，其中1例(直徑較大、位于橫結(jié)腸)是內(nèi)鏡下切除后大出血追加手術(shù)[14]，另外2例因病變太大直接行手術(shù)切除[13,22]，術(shù)后病理檢查提示這3例病變中有2例黏膜下存在大血管或大動靜脈交通。這提示我們對于較大病變要考慮存在大血管可能，鏡下直接切除需謹慎。另15例行內(nèi)鏡治療，大部分病變偏小內(nèi)鏡下直接切除，2例鏡下有活動性出血，但直徑均<0.6 cm，其中1例直接切除，1例注射腎上腺素后切除，術(shù)后均未出現(xiàn)大出血[11,15]，1例在可分離圈套器套扎后擇期再行內(nèi)鏡下切除，術(shù)后無大出血[12-16]。術(shù)后病理檢查均提示黏膜層或黏膜下層擴張或迂曲畸形血管(符合AD病理表現(xiàn))。

我院收治的該例患者(病例19)病變從內(nèi)鏡下觀察為典型息肉樣AD表現(xiàn)，但位置在肝曲，不是好發(fā)部位，偏大，有活動性出血，不排除存在大血管可能性，如直接行內(nèi)鏡下切除，出血風(fēng)險大，且出血后內(nèi)鏡處理難度比左半結(jié)腸大，故治療上與其他病例有所不同。首先，處理原則上先以止血為目的，予鈦夾夾閉出血點及根部，效果好，未再大量出血。1周后復(fù)查腸鏡病變已較前稍縮小，頂端已無明顯糜爛，故再次予鈦夾夾閉根部，觀察數(shù)秒可見病變表面變紫，黏膜下見出血點，提示病變血供豐富、存在大血管可能性，鈦夾封閉后導(dǎo)致病變出現(xiàn)淤血及黏膜淤血性出血。1個月后再次復(fù)查腸鏡，可見息肉表面已呈分葉狀、發(fā)白、變硬、變小，從病理上分析，鈦夾持續(xù)夾閉封閉血管，使血管管腔變小或者堵塞，導(dǎo)致息肉缺血缺氧，繼而引起慢性缺血性炎癥、間質(zhì)纖維組織增生等病理變化，最終出現(xiàn)淤血性硬化[23]，再次行電切除時大大降低出血風(fēng)險，也避免行外科手術(shù)治療。最后的病理結(jié)果可見黏膜下擴張、迂曲血管(AD表現(xiàn))，另見淋巴組織增生，Masson染色提示大量膠原纖維增生，符合慢性缺血性炎、淤血性硬化改變。