甲狀旁腺腺瘤繼發(fā)多發(fā)骨棕色瘤18F-FDG PET/CT 顯像一例

李蕾 彭遼河 羅娜娜 胡曉燕

湖北省腫瘤醫(yī)院PET/CT 中心，武漢 430079

原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥是由甲狀旁腺原發(fā)病變引起的甲狀旁腺激素水平明顯增高而導(dǎo)致的全身多系統(tǒng)改變的疾病，以甲狀旁腺腺瘤最為多見[1]，而骨棕色瘤是在此基礎(chǔ)上發(fā)生的骨骼系統(tǒng)的一種良性病變，比較罕見，極易誤診。筆者報道了1 例由甲狀旁腺腺瘤繼發(fā)多發(fā)骨棕色瘤患者的18F-FDG PET/CT 影像學(xué)特點(diǎn)及診斷過程，并進(jìn)行相關(guān)文獻(xiàn)復(fù)習(xí)及鑒別診斷，旨在為臨床診療提供參考。

1 患者資料

患者女性，48 歲，因“右胸間斷性隱痛3 年，加重半月余”于湖北省腫瘤醫(yī)院就診。既往因膽囊結(jié)石行膽囊切除。入院查體結(jié)果：淺表淋巴結(jié)未捫及明顯腫大；雙肺呼吸音正常，未聞及明顯干濕性啰音；心臟聽診結(jié)果正常；腹平軟，未捫及包塊，無壓痛及反跳痛，無移動性濁音；雙下肢無腫脹。18F-FDG PET/CT 顯像結(jié)果：甲狀腺右側(cè)葉前下方見一大小約2.1 cm×1.5 cm×2.4 cm 的低密度結(jié)節(jié)影，邊界清晰，未見明顯異常放射性濃聚影（圖1A～F）；多處肋骨、多個胸腰椎、雙側(cè)髂骨見囊狀骨質(zhì)破壞區(qū)，邊界清晰，邊緣無硬化，其內(nèi)及周圍無鈣化，未見明顯軟組織腫塊，破壞區(qū)可見不同程度的放射性攝取增高，SUVmax為1.0～8.0（圖2A～E）；所探測范圍內(nèi)絕大部分骨骼骨密度普遍減?。浑p腎各見一長徑約5 mm 的結(jié)石。根據(jù)18F-FDG PET/CT 表現(xiàn)，擬診為多發(fā)性骨髓瘤，建議行穿刺活檢對右髂骨高代謝病灶定性；甲狀腺右側(cè)葉病灶代謝不高，考慮為腫瘤性病變；雙腎結(jié)石。實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果：降鈣素水平為1.46 ng/L（女性正常參考值為0～6.40 ng/L），堿性磷酸酶水平為932 U/L（正常參考值為15～121 U/L），甲狀旁腺激素水平為1734 pg/mL（正常參考值為15～65 pg/mL），血磷水平為0.68 mmol/L（正常參考值為0.81～1.65 mmol/L），血鈣水平為3.21 mmol/L（正常參考值為1.97～2.85 mmol/L），甲狀腺功能五項結(jié)果均正常。右髂骨病灶穿刺活檢結(jié)果提示可能為棕色瘤（圖2F～G）。MRI 增強(qiáng)掃描結(jié)果：甲狀腺右側(cè)葉前下方見等T1、等長T2 信號結(jié)節(jié)，邊界尚清晰，最大截面大小約2.2 cm×1.7 cm，增強(qiáng)后明顯強(qiáng)化（圖1G～I(xiàn)）。患者在全麻下行右甲狀旁腺腫瘤切除術(shù)。術(shù)后10 min 驗(yàn)血結(jié)果顯示，甲狀旁腺激素水平（223 pg/mL）較手術(shù)當(dāng)天清晨降低85.7%。術(shù)后組織病理學(xué)檢查結(jié)果提示為右下甲狀旁腺腺瘤（圖1J）。免疫組織化學(xué)檢查結(jié)果：CK8/18（+）、GATA-3（+）、CD56（小灶+）、Syn（+）、嗜鉻素A（+）、甲狀腺轉(zhuǎn)錄因子1（-）、 甲狀腺球蛋白 （-）、衣原體 （-）、癌胚抗原 （-）、增殖細(xì)胞核抗原Ki-67（標(biāo)記指數(shù)，1%）。術(shù)后行電解質(zhì)紊亂對癥治療。出院時，甲狀旁腺激素水平為53.81 pg/mL。目前隨訪發(fā)現(xiàn)患者一般情況好，未訴明顯不適。

圖1 甲狀旁腺腺瘤患者（女性，48 歲）的18F-FDG PET/CT、CT、MRI 和組織病理學(xué)檢查圖（蘇木精-伊紅染色，×400）A～F 分別為CT 和PET/CT 融合的矢狀面、冠狀面及橫斷面掃描圖，示甲狀腺右側(cè)葉前下方低密度結(jié)節(jié)影（箭頭所示），大小約2.1 cm×1.5 cm×2.4 cm，邊界清晰，未見明顯異常放射性濃聚影；G、H、I 分別為平掃M(jìn)RI 的T1 加權(quán)成像、平掃M(jìn)RI 的T2 加權(quán)成像及增強(qiáng)MRI 橫斷面圖，示甲狀腺右側(cè)葉前下方見等T1、等長T2 信號結(jié)節(jié)（箭頭所示），邊界尚清晰，最大截面面積約2.2 cm×1.7 cm，增強(qiáng)后明顯強(qiáng)化；J 為甲狀旁腺腺瘤的組織病理學(xué)檢查圖。FDG 為氟脫氧葡萄糖；PET 為正電子發(fā)射斷層顯像術(shù)；CT 為計算機(jī)體層攝影術(shù)；MRI 為磁共振成像Figure 1 18F-FDG PET/CT, CT, MRI and histopathological examination (hematoxylin eosin staining, ×400) images of the patient with parathyroid adenoma (female, 48 years old)

圖2 甲狀旁腺腺瘤患者（女性，48 歲）繼發(fā)多發(fā)骨棕色瘤的18F-FDG PET/CT、CT 和組織病理學(xué)檢查圖（蘇木精-伊紅染色，×400） A 為18F-FDG PET/CT 顯像全身MIP 圖，示全身骨骼代謝彌漫性不均勻性增高，SUVmax 為1.0～8.0；B～E 分別為PET/CT 融合、CT 的橫斷面掃描圖，B、C 示右髂骨局部見低密度骨質(zhì)破壞區(qū)，代謝增高（箭頭所示），SUVmax=8.0，D、E 示雙側(cè)髂骨局部見低密度骨質(zhì)破壞區(qū)，代謝未見明確增高（箭頭所示）；F、G 為右髂骨病變部位穿刺活檢組織病理學(xué)檢查圖，鏡下見梭形細(xì)胞及散在破骨樣巨細(xì)胞，伴反應(yīng)性骨樣組織及膠原纖維形成，并見含鐵血黃素沉積。FDG 為氟脫氧葡萄糖；PET 為正電子發(fā)射斷層顯像術(shù)；CT為計算機(jī)體層攝影術(shù)；MIP 為最大密度投影； SUVmax 為最大標(biāo)準(zhǔn)化攝取值Figure 2 18F-FDG PET/CT, CT and histopathological examination(hematoxylin eosin staining, ×400) images of multiple brown bone tumors in the patient with parathyroid adenoma (female, 48 years old)

2 討論

甲狀旁腺腺瘤是原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥最常見的病因，多見于中老年人，女性多于男性。功能性腺瘤會導(dǎo)致甲狀旁腺激素分泌過多，引起高血鈣、低血磷和尿鈣磷增多，造成骨損害、腎結(jié)石等表現(xiàn)[2]。甲狀旁腺功能亢進(jìn)性骨病的主要表現(xiàn)包括彌漫性骨質(zhì)疏松、局限性骨吸收并囊樣變、出血形成骨棕色瘤[3]以及在此基礎(chǔ)上導(dǎo)致的病理性骨折與畸形。由原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)所致的骨棕色瘤并不多見，約占4.5%[4]。骨棕色瘤的組織學(xué)特征為破骨細(xì)胞增生活躍，在骨吸收的同時骨形成也明顯增強(qiáng)，同時伴有成纖維細(xì)胞增生[5]，棕色是因?yàn)槠渲杏胸S富的血管及不同時期的出血導(dǎo)致的含鐵血黃素沉積。

本例甲狀旁腺腺瘤在18F-FDG PET/CT 上表現(xiàn)為低密度結(jié)節(jié)影，放射性攝取不高。對于甲狀旁腺腺瘤的18F-FDG PET/CT 顯像，不同的研究其診斷靈敏度差別很大，一般不提倡使用[6]，但18F-FDG PET/CT 對骨棕色瘤卻有較高的診斷靈敏度[7]。本例骨棕色瘤在CT 上表現(xiàn)為多發(fā)局限性骨質(zhì)破壞影，邊界較清，周圍無硬化，其內(nèi)及周圍無鈣化，無軟組織腫塊形成，PET 于相應(yīng)部位見放射性攝取不均勻，部分病灶代謝增高，部分病灶代謝不高。國內(nèi)外大部分個案報道均顯示骨棕色瘤呈明顯異常放射性濃聚影[1,7-8]，只有1 篇個案報道中的骨棕色瘤與本例有相似表現(xiàn)[9]，但這篇個案與本例的不同之處在于其甲狀旁腺腺瘤放射性攝取明顯異常增高。對于本例骨棕色瘤的不同代謝表現(xiàn)是否與疾病發(fā)生的時間長短或破骨細(xì)胞的遷移活動有關(guān)，有待進(jìn)一步研究。

18F-FDG PET/CT 顯像能提示甲狀旁腺腺瘤引起的多系統(tǒng)病變，如甲狀旁腺區(qū)腫瘤、腎結(jié)石、全身骨骼骨質(zhì)破壞范圍及相應(yīng)的18F-FDG 攝取情況等，還能指導(dǎo)臨床醫(yī)師確定穿刺活檢的部位，對該病的診斷具有重要意義。但18F-FDG PET/CT 顯像對該病的診斷并不具有特異性，需要密切結(jié)合臨床病史及實(shí)驗(yàn)室檢查指標(biāo)綜合判斷，同時需要與以下疾病相鑒別：（1）多發(fā)性骨髓瘤，多發(fā)于40 歲以上男性，易侵犯富含紅骨髓的骨骼，本周蛋白可升高，18F-FDG PET/CT 顯像多表現(xiàn)為溶骨性骨質(zhì)破壞且代謝不均勻性增高，也可見骨質(zhì)稀疏，伴高鈣血癥，與骨棕色瘤難鑒別，也是導(dǎo)致本例誤診的原因；（2）溶骨性骨轉(zhuǎn)移，多見于中軸骨，手足骨罕見，可形成軟組織腫塊，18F-FDG PET/CT 顯像代謝一般明顯增高。

利益沖突本研究由署名作者按以下貢獻(xiàn)聲明獨(dú)立開展，不涉及任何利益沖突。

作者貢獻(xiàn)聲明李蕾負(fù)責(zé)病例的收集、方法的建立、論文的撰寫；彭遼河負(fù)責(zé)病例的分析；羅娜娜負(fù)責(zé)方法的建立、文獻(xiàn)的查閱；胡曉燕負(fù)責(zé)論文的審閱。