子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并右側(cè)卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤：1例報(bào)告并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

嚴(yán)燕瓊，郭艷嫦，黃 燕，陳玉霞，鄭琦云

1南方醫(yī)科大學(xué)順德醫(yī)院附屬陳村醫(yī)院超聲科，廣東 佛山 528313；2清遠(yuǎn)市婦幼保健院超聲科，廣東 清遠(yuǎn) 511500

剖宮產(chǎn)術(shù)子宮瘢痕妊娠（CSP）是受精卵著床于前次剖宮產(chǎn)子宮切口瘢痕處的一種異位妊娠[1]；妊娠時(shí)，孕囊著床在子宮疤痕處，常引發(fā)陰道大量出血及子宮破裂，是產(chǎn)科較難處理的妊娠，兇險(xiǎn)程度與宮外孕相當(dāng)[2]。近年來(lái)，CSP發(fā)病率亦出現(xiàn)逐年上升，文獻(xiàn)報(bào)道CSP的發(fā)病率約為0.45‰[3]，特別是隨著國(guó)內(nèi)二孩生育政策的變化、經(jīng)陰道超聲在早孕期檢查的廣泛應(yīng)用[4]以及臨床診治經(jīng)驗(yàn)的積累，現(xiàn)已逐步演變成為常見(jiàn)病多發(fā)病而倍受業(yè)內(nèi)關(guān)注，子宮瘢痕雙胞胎妊娠的病例實(shí)屬罕見(jiàn)，而本例子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并右側(cè)卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤更是為難得一見(jiàn)的臨床罕見(jiàn)病例，目前尚未見(jiàn)到有子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤的報(bào)道。本院門(mén)診收治子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并右側(cè)卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤1例，現(xiàn)報(bào)道如下：

1 病例資料

患者女，27歲，已婚，因停經(jīng)5周+2，陰道流血2次來(lái)診。末次月經(jīng)為2017年11月29日，月經(jīng)量如常，停經(jīng)后無(wú)任何不適癥狀，12月26日無(wú)明顯誘因出現(xiàn)陰道出血，量少，呈咖啡色，無(wú)組織物排出，停經(jīng)以來(lái)無(wú)頭暈、嗜睡，無(wú)惡心、晨起嘔吐，無(wú)厭食及喜食酸物，無(wú)腹痛、腹脹，無(wú)尿頻尿急等，陰道出血持續(xù)7 d自行停止，3 d后無(wú)誘因再次出現(xiàn)陰道少量出血，呈咖啡色，于2018年1月2日自測(cè)尿HCG陽(yáng)性,1月6日陰道出血停止后到連州市人民醫(yī)院就診，查血孕酮57.63 ng/mL，血清人絨毛膜促性腺激素（β-HCG）3 314 U/L，超聲提示：右側(cè)附件區(qū)無(wú)回聲區(qū)，考慮卵巢囊腫，子宮下段疤痕處異?；芈暋Ｓ?018年1月7日來(lái)我院門(mén)診擬“剖宮產(chǎn)子宮瘢痕妊娠、卵巢囊腫”收入院進(jìn)一步診療。孕婦平時(shí)未避孕、月經(jīng)周期規(guī)則、周期30 d、經(jīng)期7 d，孕3產(chǎn)1，2011年足月剖宮產(chǎn)1次，自然流產(chǎn)1次，現(xiàn)育1女。體查：腹部平坦，下腹部恥骨聯(lián)合上可見(jiàn)約10 cm長(zhǎng)橫行的陳舊性手術(shù)疤痕，腹壁靜脈無(wú)曲張，腹肌軟，無(wú)壓痛及反跳痛，肝脾肋下未觸及，腸鳴音正常。婦檢：宮頸大小正常，宮口閉，未見(jiàn)血塊及組織物堵塞，子宮增大如孕5周，無(wú)壓痛，活動(dòng)好，左附件區(qū)未觸及異常包塊，無(wú)壓痛，右側(cè)附件區(qū)可觸及一約5 cm×5 cm囊性包塊，邊界清、活動(dòng)性好，無(wú)觸痛壓痛。入院后于1月7日查血清β-HCG:16 414 mU/mL，1月9日復(fù)查血清β-HCG:30 433 mU/mL，孕酮32.76 ng/mL。經(jīng)陰道彩超聲復(fù)查所見(jiàn)：宮體增大，上下徑52 mm、前后徑54 mm、左右徑60 mm，宮腔下段見(jiàn)兩個(gè)孕囊，其中一孕囊大小約11 mm×6 mm×4 mm（位于前壁下段瘢痕處），其下緣見(jiàn)10 mm×3 mm不規(guī)則液性暗區(qū)，另一孕囊大小約15 mm×4 mm×3 mm，兩孕囊呈橢圓形、壁厚、回聲較強(qiáng)，孕囊內(nèi)均見(jiàn)卵黃囊，未見(jiàn)原始心管搏動(dòng)，周邊見(jiàn)點(diǎn)條狀血流信號(hào)（圖1A、B）；子宮右后方可見(jiàn)一卵圓形低回聲區(qū)，大小約66 mm×46 mm×59 mm，邊界清晰，壁薄，包膜光滑，內(nèi)液清透聲性較好,無(wú)明顯血流信號(hào)（圖1C）。提示宮腔下段雙孕囊回聲，約孕5周+，考慮子宮瘢痕雙絨毛膜雙胎妊娠，子宮右后方囊性包塊。經(jīng)知情告知后，于2018年1月8日給患者行超聲聚焦消融治療及孕囊注射甲氨蝶呤30 mg+注射用水6 mL等進(jìn)行預(yù)處理,并1月10日選擇腹腔鏡下右輸卵管系膜囊腫切除術(shù)+宮腔鏡檢查+清宮術(shù)處理。宮腔鏡下見(jiàn)：宮頸未見(jiàn)異常、宮腔深10 cm，宮頸內(nèi)口上方見(jiàn)穹窿樣缺損約3 cm×3 cm×2 cm，表面見(jiàn)妊娠組織物附著，形態(tài)不規(guī)則，大小約3 cm×2.5 cm×2 cm，未見(jiàn)血管裸露，宮腔內(nèi)膜早蛻膜樣增厚。宮腔鏡下行清宮術(shù)，術(shù)中清出宮腔內(nèi)組織物約30 g內(nèi)見(jiàn)蛻膜及絨毛樣組織物；腹腔鏡下見(jiàn)：右側(cè)輸卵管系膜處見(jiàn)一囊腫約7 cm×7 cm×6 cm、表面光滑、活動(dòng)性好，并在鏡下行輸卵管系膜囊腫表面縱軸平行做一環(huán)形切口，囊腫完整剝除。術(shù)后診斷：剖宮產(chǎn)后子宮疤痕娠；右側(cè)輸卵管系膜囊腫。術(shù)后病理結(jié)果示：子宮瘢痕妊娠，右側(cè)卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤。

圖1 患者孕婦，27歲，停經(jīng)40 dFig.1 Patient, pregnant, 27 years old, menopause 40 days

2 討論

CSP是一種特殊異位妊娠，如未能早期處理，常引發(fā)陰道大量出血及子宮破裂，是產(chǎn)科較難處理的妊娠。目前，CSP的發(fā)病機(jī)制尚不清楚,可能與多個(gè)因素關(guān)，綜合文獻(xiàn)歸為以下幾點(diǎn)[5]：（1）剖宮產(chǎn)手術(shù)后使子宮肌層連續(xù)性破壞，導(dǎo)致切口處術(shù)后瘢痕纖維化或形成微小裂隙或竇道形成；（2）剖宮產(chǎn)后子宮內(nèi)膜炎性損傷，導(dǎo)致子宮內(nèi)膜和子宮淺肌層炎癥和壞死致受精卵運(yùn)行異常，錯(cuò)過(guò)最佳著床時(shí)間而使滋養(yǎng)細(xì)胞浸入子宮頸下段子宮瘢痕處，形成CSP；（3）剖宮產(chǎn)子宮切口處縫合愈合不良或瘢痕增寬形成切口憩室，導(dǎo)致CSP的發(fā)生率增加。CSP的臨床表現(xiàn)常為[1]：剖宮產(chǎn)史；停經(jīng)；不規(guī)則陰道出血；下腹隱痛或脹痛；停經(jīng)后無(wú)任何不適常規(guī)來(lái)早孕檢查發(fā)現(xiàn)為子宮瘢痕妊娠.上述臨床表現(xiàn)與正常宮內(nèi)妊娠無(wú)區(qū)別，且在早期缺乏典型的臨床表現(xiàn)。目前CSP的診斷方法首選超聲檢查[1]，特別是經(jīng)陰道和經(jīng)腹超聲聯(lián)合使用。近年來(lái)，經(jīng)陰道超聲在早孕期檢查的廣泛應(yīng)用[4]以及臨床診治經(jīng)驗(yàn)的積累，CSP發(fā)現(xiàn)率明顯提高，但子宮瘢痕雙胞胎妊娠的病例仍較罕見(jiàn)，本例子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并右側(cè)卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤更是臨床上難得一見(jiàn)的罕見(jiàn)病例，且已經(jīng)在腹腔鏡及宮腔鏡下診治，并獲得術(shù)后病理檢查結(jié)果的支持。本例子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠發(fā)生因素除與上述高危因素有關(guān)外，卵子受精后在胚前期形成的兩個(gè)不同的胚泡如何植入同一子宮瘢痕部位的原因仍然不明確，有待進(jìn)一步探討。

經(jīng)陰道彩色多普勒超聲是診斷早期妊娠的首選方法，當(dāng)發(fā)生CSP時(shí)還可顯示宮腔下段的瘢痕處是否存在孕囊植入和孕囊植入處的肌層厚度以及瘢痕周邊滋養(yǎng)孕囊的血液供給情況。CSP超聲診斷標(biāo)準(zhǔn)[1]：宮腔及宮頸管內(nèi)未探及妊娠囊，可見(jiàn)內(nèi)膜線(xiàn)；妊娠囊或混合性包塊位于子宮前壁下段肌層（相當(dāng)于前次剖宮產(chǎn)切口部位），部分妊娠囊內(nèi)可見(jiàn)胚芽或胎心搏動(dòng)；妊娠囊或包塊與膀胱之間子宮肌層變薄，甚至消失，妊娠囊或包塊與膀胱之間間隔變窄，子宮肌層連續(xù)性中斷；彩色多普勒血流成像在胚囊周?chē)郊懊黠@的高速低阻環(huán)狀血流信號(hào)；附件區(qū)未探及包塊，直腸子宮陷凹無(wú)游離液（CSP破裂除外）；在診斷子宮瘢痕妊娠時(shí)需要與子宮頸妊娠、宮內(nèi)妊娠難免流產(chǎn)及妊娠滋養(yǎng)細(xì)胞腫瘤等相鑒別。CSP診治原則是：早診斷，早終止，早清除[6]。臨床上一旦診斷為CSP應(yīng)給出終止妊娠的醫(yī)學(xué)建議，并盡早清除妊娠物。早期治療目的是以小損傷，盡可能保留患者的生育能力，并按不同類(lèi)型進(jìn)行相應(yīng)處理[1]：Ⅰ型：患者生命體征平穩(wěn)，孕周小，且患者不愿意或不適合手術(shù)治療者可選用藥物剎胚治療，Ⅱ型和Ⅲ型患者可選擇藥物剎胚預(yù)處理后進(jìn)行清宮手術(shù)治療，可降低術(shù)中出血的風(fēng)險(xiǎn)，手術(shù)后應(yīng)注意監(jiān)測(cè)血清β-HCG的水平，及時(shí)評(píng)估療效及續(xù)后隨訪處理等。

妊娠合并卵巢腫瘤是婦產(chǎn)科常見(jiàn)疾病，發(fā)病率為0.1%～2.4%[6]，可在任何年齡段都有發(fā)生的可能，其發(fā)病病因尚不清楚，在發(fā)病早期常無(wú)自覺(jué)癥狀，其發(fā)現(xiàn)時(shí)間早晚不一，多在妊娠早、中期發(fā)現(xiàn)，但約一半的卵巢腫瘤是剖宮產(chǎn)術(shù)中首次發(fā)現(xiàn)，推測(cè)原因主要與患者孕前、孕期未行常規(guī)盆腔或超聲等檢查有關(guān)[7]，本研究病例是在本次早孕檢查時(shí)被發(fā)現(xiàn)右側(cè)卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤，應(yīng)注意與妊娠合并卵巢黃體囊腫及卵巢子宮內(nèi)膜異位囊腫等相鑒別，這幾種疾病在形態(tài)上均呈圓形或橢圓形囊性包塊為常見(jiàn)，卵巢黃體囊腫可分為妊娠和非妊娠2種，是在月經(jīng)黃體或妊娠黃體基礎(chǔ)上，黃體持續(xù)存在而形成黃體囊腫，一般常無(wú)自覺(jué)癥狀，妊娠合并卵巢黃體囊腫多在至妊娠中、晚期逐漸縮小，超聲表現(xiàn)為圓形或橢圓形，有時(shí)邊界稍顯不清，囊壁較濾泡囊腫厚，囊液中顯示細(xì)小散在光點(diǎn)，彩色多普勒超聲檢查部分黃體囊腫的周邊可見(jiàn)典型的環(huán)狀及半環(huán)狀血流信號(hào)。妊娠合并卵巢子宮內(nèi)膜異位囊腫又稱(chēng)“卵巢巧克力囊腫”，受月經(jīng)周期性影響，常有痛經(jīng)史，隨月經(jīng)內(nèi)分泌變化，潴留于卵巢內(nèi)的“經(jīng)血”越積越多，形成由小到大的囊性包塊，超聲聲像特點(diǎn)：可在盆腔內(nèi)探及圓形或橢圓形低回聲腫塊，多數(shù)位于子宮后方，直徑一般為5～7 cm，囊壁厚度多數(shù)較均勻，邊界顯示欠清，囊壁內(nèi)側(cè)不平整，低回聲區(qū)或有多數(shù)細(xì)小密集的光點(diǎn)，分布均勻，部分囊腫內(nèi)可探及纖維性光帶，將囊腫完全或部分分隔。鑒別診斷最終仍以術(shù)后病理診斷為“金標(biāo)準(zhǔn)”，妊娠合并卵巢腫瘤的均采取手術(shù)為主，目的在于：明確診斷；切除腫瘤；惡性腫瘤進(jìn)行手術(shù)病理分期；解除并發(fā)癥[8]。

子宮瘢痕雙絨毛膜雙胞胎妊娠合并右側(cè)卵巢漿液性乳頭狀囊腺瘤病例在臨床上雖然罕見(jiàn)，但患者如能在妊娠前期及妊娠早期行常規(guī)規(guī)范盆腔婦檢，并選擇經(jīng)陰道彩色多普勒超聲檢查，是有助于臨床上對(duì)CSP及其合并癥的早期診斷，可避免延誤診治而發(fā)生相關(guān)風(fēng)險(xiǎn)，提示育齡期婦女在妊娠前期及妊娠早期行常規(guī)規(guī)范婦檢十分必要。