下頜下腺導(dǎo)管畸形伴多發(fā)結(jié)石病例報(bào)道及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

李瑞春， 景凱岸， 王麗娜， 馬瑞， 景捷， 馬堅(jiān)

1.寧夏醫(yī)科大學(xué)口腔醫(yī)學(xué)院，寧夏 銀川（750000）； 2.寧夏醫(yī)科大學(xué)總醫(yī)院口腔頜面外科，寧夏 銀川（750000）

唾液腺結(jié)石是腺體或?qū)Ч軆?nèi)發(fā)生鈣化團(tuán)塊引起的一系列病變，約87%發(fā)生于下頜下腺，且多發(fā)于下頜下腺導(dǎo)管［1?2］。多數(shù)下頜下腺結(jié)石病例為單發(fā)結(jié)石，多發(fā)結(jié)石者約占15%～20%［3］。下頜下腺結(jié)石好發(fā)年齡在30～60歲［4］。結(jié)石位于腺體外導(dǎo)管者占60%～70%，位于腺門或腺內(nèi)導(dǎo)管者占30%～40%［5］。已有研究報(bào)道的下頜下腺導(dǎo)管結(jié)石最多有11枚［6］，本病例報(bào)道1例罕見的下頜下腺導(dǎo)管結(jié)石患者，其結(jié)石數(shù)目多達(dá)32枚，結(jié)石位于下頜下腺導(dǎo)管畸形處，現(xiàn)報(bào)道如下。

1 病例資料

1.1 一般資料

患者，女，49歲，因“無意中發(fā)現(xiàn)左側(cè)口底區(qū)腫物2周”就診。自訴2周前于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院拍牙科X線片時(shí)無意中發(fā)現(xiàn)左側(cè)口底區(qū)腫物，無不適。否認(rèn)創(chuàng)傷及左側(cè)下頜下區(qū)口底腫脹病史。現(xiàn)為進(jìn)一步治療來寧夏醫(yī)科大學(xué)總醫(yī)院就診。

1.2 臨床檢查

患者雙側(cè)面部輪廓基本對(duì)稱，雙側(cè)下頜下區(qū)未見腫脹（圖1a）；口內(nèi)：開口度，開口型正常，36～37口底區(qū)黏膜較對(duì)側(cè)稍隆起（圖1b箭頭所示），表面黏膜顏色及溫度正常，可觸及一大小約1.5 cm×1.0 cm腫物，壓痛（-），質(zhì)硬，界清，其內(nèi)可觸及多個(gè)大小不等、可活動(dòng)的硬結(jié)性腫塊，并可聞及腫塊間摩擦音，似“沙包”樣感覺，雙合診檢查雙側(cè)下頜下腺質(zhì)軟，導(dǎo)管口分泌正常；雙側(cè)下頜下區(qū)及頸部未觸及明顯腫大淋巴結(jié)。

1.3 輔助檢查及診斷

錐形束CT（cone beam CT，CBCT）檢查發(fā)現(xiàn)35～37口底區(qū)多個(gè)大小不等高密度團(tuán)塊影，大小約1.5 cm×1.0 cm（圖1c～e）。B超檢查示：雙側(cè)下頜下腺大小形態(tài)正常，包膜完整，腺體回聲均勻，未見占位病變。血常規(guī)、生化、凝血和胸片、心電圖等檢查結(jié)果均正常。術(shù)前診斷：左側(cè)口底腫物。根據(jù)患者的查體和影像學(xué)檢查考慮該腫物為導(dǎo)管結(jié)石可能性大。

Figure 1 Preoperative views and CBCT images of the patient圖1 患者術(shù)前照片及CBCT圖像

2 結(jié)果

本院對(duì)患者全麻下行“左側(cè)口底腫物探查術(shù)”。術(shù)中自腫物黏膜表面做一長(zhǎng)約5.0 cm切口，切開黏膜及黏膜下層，分離提起舌下腺內(nèi)側(cè)緣（圖2a），見腫物位于舌下腺深面；分離周圍組織將腫物完整暴露，提起腫物，見腫物有蒂樣結(jié)構(gòu)位于舌神經(jīng)深面；繼續(xù)向深面分離，見其與下頜下腺相連，故該蒂樣結(jié)構(gòu)為下頜下腺導(dǎo)管，導(dǎo)管基部見分支導(dǎo)管樣結(jié)構(gòu)2支（直徑約2 mm）與舌下腺導(dǎo)管匯合開口于舌下肉阜（圖2b～d）；因該腫物較大，且導(dǎo)管基部較短，無法將下頜下腺導(dǎo)管異位開口，與患者家屬溝通并征得同意后口外切口切除下頜下腺并腫物（圖2c～e），因術(shù)中為了充分暴露腫物并尋找下頜下腺導(dǎo)管而損傷舌下腺導(dǎo)管及腺體，為避免后期形成舌下腺囊腫，與患者家屬溝通并征得同意后一并摘除左側(cè)舌下腺（圖2d～f）。

術(shù)后病理檢查提示：（左側(cè)下頜下）涎腺組織導(dǎo)管擴(kuò)張并導(dǎo)管上皮增生，可見導(dǎo)管結(jié)石，導(dǎo)管周圍大量淋巴細(xì)胞增生（圖2g）。術(shù)后1月隨訪，患者無明顯不適主訴，口內(nèi)外切口愈合良好（圖2h）。

Figure 2 Surgical procedure and postoperative situation圖2 手術(shù)過程及術(shù)后情況

3 討論

一般認(rèn)為下頜下腺之所以好發(fā)結(jié)石，是因?yàn)橄骂M下腺位于導(dǎo)管開口以下，涎液逆重力方向排泄；導(dǎo)管系統(tǒng)粗大、彎曲，異物易于進(jìn)入導(dǎo)管；下頜下腺分泌的涎液粘稠，鈣磷等礦物質(zhì)濃度高，易沉淀發(fā)生結(jié)石［2］。多數(shù)的下頜下腺結(jié)石病例臨床表現(xiàn)有明確的阻塞癥狀，并與進(jìn)食關(guān)系密切［7］。

本病例中患者無左側(cè)口底腫脹史，并且腫物位于口底肌以上，查體可觸及，位置較表淺，術(shù)前需與口底血管畸形產(chǎn)生的靜脈石相鑒別［8］。根據(jù)體位實(shí)驗(yàn)［9］、腫物表面覆蓋黏膜的顏色［10］、核磁增強(qiáng)檢查和下頜下腺導(dǎo)管走形方向可以與之有效鑒別。本病例中腫物所在表面黏膜顏色正常，未呈藍(lán)色，體位實(shí)驗(yàn)陰性，并且高密度團(tuán)塊影位于下頜下腺導(dǎo)管走行區(qū)域，所以考慮結(jié)石可能性大。術(shù)中探查腫物位于舌下腺深面，完整暴露腫物發(fā)現(xiàn)其為一盲袋結(jié)構(gòu)，包膜完整，其有蒂位于舌神經(jīng)深面與下頜下腺相連，考慮該蒂樣結(jié)構(gòu)為下頜下腺主導(dǎo)管，導(dǎo)管基部見分支導(dǎo)管樣結(jié)構(gòu)2支（直徑約2 mm）與正常下頜下腺導(dǎo)管走形相一致并與舌下腺導(dǎo)管匯合開口于口底，使得下頜下腺分泌的大量唾液經(jīng)分支導(dǎo)管排入口內(nèi)，所以患者左側(cè)下頜下腺無腫脹癥狀；由于大量唾液經(jīng)主導(dǎo)管流至盲袋內(nèi)，唾液流速減慢，積聚于該盲袋內(nèi)，造成大量鈣鹽沉積，易形成多發(fā)結(jié)石，所以本病例結(jié)石數(shù)目多達(dá)32枚；同時(shí)由于導(dǎo)管通暢，大量唾液具有沖刷作用，使得結(jié)石表面光滑且大小不等。

口腔頜面部畸形多見于動(dòng)靜脈畸形，發(fā)生于唾液腺導(dǎo)管的畸形多以腮腺導(dǎo)管為主，發(fā)生于下頜下腺導(dǎo)管的畸形非常少見，國內(nèi)外文獻(xiàn)對(duì)此類病例鮮有報(bào)道。Prosdocimo等［11］曾報(bào)道1例先天性下頜下腺導(dǎo)管囊性擴(kuò)張的病例，表現(xiàn)為口底區(qū)囊腫樣變。一般認(rèn)為下頜下腺導(dǎo)管囊性擴(kuò)張是因?yàn)榻Y(jié)石造成下頜下腺唾液分泌受阻［12］，但薛傳鵬等［13］曾報(bào)道了4例下頜下腺導(dǎo)管囊性擴(kuò)張誤診為舌下腺囊腫的病例，并不是由結(jié)石造成，作者推測(cè)也有可能是導(dǎo)管先天解剖變異引起。因此，由于下頜下腺導(dǎo)管畸形臨床少見，術(shù)前需要對(duì)患者病史進(jìn)行詳細(xì)了解，根據(jù)患者的病史、查體、輔助檢查，對(duì)患者病情以及手術(shù)方案進(jìn)行充分的預(yù)估。通常下頜下腺結(jié)石的治療方法有：口內(nèi)下頜下腺導(dǎo)管切開取石，下頜下腺結(jié)石并腺體切除，也有利用唾液腺內(nèi)鏡下經(jīng)口摘除下頜下腺結(jié)石的報(bào)道，只是該方法適用于直徑較小的結(jié)石［14?15］。體外沖擊波碎石術(shù)和唾液腺內(nèi)鏡下導(dǎo)管內(nèi)激光碎石術(shù)，適用于唾液腺內(nèi)鏡下無法取出的大結(jié)石，這些方法取得了一定效果，但尚待積累更多經(jīng)驗(yàn)［12］。

本文報(bào)道的病例臨床上少見，是下頜下腺導(dǎo)管畸形所致的多發(fā)結(jié)石。病例總結(jié)：①由于畸形的下頜下腺主導(dǎo)管管徑粗大，分支導(dǎo)管位于導(dǎo)管基部且分支導(dǎo)管管徑細(xì)小，若結(jié)扎主導(dǎo)管保留下頜下腺，術(shù)后易引起結(jié)扎處盲端膨大及涎液潴留更易形成結(jié)石并腺體炎癥可能，所以該類病例不建議保留下頜下腺；②本病例術(shù)中探查時(shí)為了充分暴露腫物并尋找下頜下腺導(dǎo)管而損傷舌下腺導(dǎo)管及腺體，為避免后期形成舌下腺囊腫，與患者家屬溝通并征得同意后一并摘除左側(cè)舌下腺，所以該類病例口內(nèi)切口盡量避免損傷舌下腺，口內(nèi)切口以探查下頜下腺畸形導(dǎo)管及結(jié)石為主，行口外切口切除下頜下腺及畸形導(dǎo)管和結(jié)石。