肺動(dòng)脈包蟲(chóng)栓塞誤診為急性肺血栓栓塞1例

李平 穆耶賽爾·麥麥提尼亞孜 史傳見(jiàn) 楊春華 楊天智

肺栓塞是以各種栓子阻塞肺動(dòng)脈及其分支為其發(fā)病原因的一組疾病或臨床綜合征的最常見(jiàn)的總稱(chēng)。包括血栓栓塞、脂肪栓塞、空氣栓塞、羊水栓塞及其他罕見(jiàn)栓子栓塞，如寄生蟲(chóng)。包蟲(chóng)，又稱(chēng)棘球絳蟲(chóng)，包蟲(chóng)病是棘球絳蟲(chóng)的幼蟲(chóng)寄生在人體所致的一種人獸共患寄生蟲(chóng)病。犬科動(dòng)物排泄的蟲(chóng)卵為傳染源，人飲用或食用蟲(chóng)卵污染的水源及食物而感染，誤食的蟲(chóng)卵經(jīng)腸黏膜進(jìn)入門(mén)靜脈系統(tǒng)，大部分被阻留在肝臟形成肝包蟲(chóng)，部分經(jīng)血液循環(huán)到達(dá)肺動(dòng)脈系統(tǒng)發(fā)展為肺包蟲(chóng)，極罕見(jiàn)停留在肺動(dòng)脈系統(tǒng)發(fā)生肺動(dòng)脈包蟲(chóng)栓塞。由于肺動(dòng)脈包蟲(chóng)栓塞極其罕見(jiàn)，導(dǎo)致其診斷困難，易誤診。

本文報(bào)道1例肺動(dòng)脈包蟲(chóng)栓塞誤診為急性肺血栓栓塞的病例，報(bào)告如下。

病史資料

患者男性、42歲、維吾爾族、羊肉屠宰工；2015年因?yàn)椤靶赝?、胸悶氣短、干?月”就診；胸痛為胸骨后鈍痛，伴活動(dòng)受限，否認(rèn)夜間陣發(fā)性呼吸困難，不伴有發(fā)熱、咯血、消瘦等；既往有肝包蟲(chóng)病史及手術(shù)史；家里有養(yǎng)狗史；體征：血壓110/75mmHg，呼吸23次/分，T 36.7℃，脈搏112次/分，經(jīng)皮脈搏氧飽和度89%(未吸氧)，雙肺未聞及干濕性啰音，胸壁無(wú)壓痛，心率112次/分，律齊，心界不大，腹部可見(jiàn)陳舊性手術(shù)切口疤痕，腹部無(wú)壓痛、反跳痛及腹肌緊張，雙下肢無(wú)浮腫，下肢周徑等大，未見(jiàn)靜脈曲張。輔助檢查：血常規(guī)：白細(xì)胞9.92×109/L，中性粒細(xì)胞百分比87.2%，血紅蛋白162g/L，血小板152×109/L；血?dú)夥治觯篜H 7.45、PaCO235mmHg、PaO242mmHg；D-dimer 1.45mg/L；凝血酶原時(shí)間11.1s；PCT 0.35ng/mL；CRP 7.2mg/L；抗HIV陰性；ESR 25mm/h；肝腎功能正常；腹部B超：肝包蟲(chóng)并鈣化；肺部CT(圖1)：左肺上葉前段、右肺上葉前段、后段、右肺中葉可見(jiàn)沿支氣管平行走形的粗條狀密度增高影，邊緣不光滑，遠(yuǎn)端可見(jiàn)結(jié)節(jié)樣膨出，左下肺胸膜下見(jiàn)片狀密度增高影，尖端指向肺門(mén)；心臟B超：心臟室壁運(yùn)動(dòng)正常，房室腔大小正常，射血分?jǐn)?shù)正常；心電圖：竇性心律。初步診斷：1、左下肺病變性質(zhì)待定：①肺部感染？②肺梗死？2、急性肺血栓栓塞待排。治療上給予可樂(lè)必妥針0.5g qd ivgtt抗感染，并給予止咳對(duì)癥處理；Wells評(píng)分不除外肺血栓栓塞，給予依諾肝素鈉0.4mL q12h ih抗凝治療。動(dòng)態(tài)觀察3天，患者咳嗽癥狀緩解，胸悶氣短改善不明顯。積極尋找病因：肺CTA(圖2)：左肺上葉前段、右肺上葉前段、后段、右肺中葉可見(jiàn)沿支氣管平行走形的粗條狀密度增高影，邊緣不光滑，遠(yuǎn)端可見(jiàn)結(jié)節(jié)樣膨出，右肺中葉索條狀病灶無(wú)強(qiáng)化，其邊緣可見(jiàn)造影劑；左下肺胸膜下見(jiàn)片狀密度增高影，尖端指向肺門(mén)，病變無(wú)強(qiáng)化；左下肺動(dòng)脈充盈缺損，考慮多發(fā)肺動(dòng)脈血栓栓塞。支氣管鏡檢查(圖3)：氣管、主支氣管、葉、段支氣管及亞段支氣管通暢，病變部位保護(hù)性毛刷刷檢一般細(xì)菌培養(yǎng)陰性，灌洗液一般細(xì)菌培養(yǎng)陰性；支原體及衣原體抗體陰性；雙下肢深靜脈超聲：未見(jiàn)血栓性改變?？ㄋ赡釋?shí)驗(yàn)陽(yáng)性。易栓癥檢查陰性；ANCA陰性；自身抗體譜陰性；病情分析：1)感染性疾?。夯颊邇H僅表現(xiàn)為干咳，肺部CT左下肺胸膜下病變不除外感染，但是血常規(guī)白細(xì)胞計(jì)數(shù)及分類(lèi)、CRP及PCT正常，支原體及衣原體抗體檢查陰性，可樂(lè)必妥抗感染治療僅干咳改善，多個(gè)支氣管周?chē)樾胁≡顭o(wú)法用感染性疾病解釋?zhuān)?)支氣管粘液嵌塞綜合征：研究顯示[1]，此病多有慢性呼吸道疾病史，有明確的粘痰咳出病史，肺部CT可見(jiàn)指套征，支氣管鏡檢查可見(jiàn)氣道內(nèi)粘液痰栓堵塞支氣管，但是該患者無(wú)慢性呼吸道疾病史，無(wú)反復(fù)咯粘稠痰病史，肺部CT病變部位旁可清晰見(jiàn)伴行支氣管，支氣管鏡檢查管腔通暢，故不考慮此?。?3)急性肺血栓栓塞：患者呼吸困難、胸痛，D-dimer高，心電圖及心臟B超無(wú)冠心病心功能不全的證據(jù)，肺CTA所見(jiàn)肺部病變與支氣管伴行，考慮肺動(dòng)脈，肺動(dòng)脈內(nèi)異常密度影，無(wú)造影劑填充，左下肺動(dòng)脈充盈缺損，符合肺動(dòng)脈血栓栓塞影像改變，繼續(xù)依諾肝素鈉抗凝治療，動(dòng)態(tài)觀察患者胸悶氣短改善，給予辦理出院手續(xù)，后序貫給予利伐沙班片15mg bid po抗凝治療第22天時(shí)，利伐沙班片改為20mg qd po。囑患者3月后來(lái)我科復(fù)診。

由于患者依從性差，未來(lái)復(fù)診，3月后自行停藥。2018年再次因?yàn)樾貝灇舛贪榭人匀胱∥铱?，追?wèn)病史這3年來(lái)仍有胸悶氣短，活動(dòng)輕度受限，無(wú)咯血及夜間呼吸困難發(fā)作。復(fù)查：D-dimer 1.05mg/L；PCT0.05ng/mL；肝腎功能正常；腹部B超：肝包蟲(chóng)并鈣化；心臟B超：心臟室壁運(yùn)動(dòng)正常，房室腔大小正常；心電圖：竇性心律。復(fù)查支氣管鏡檢查：未見(jiàn)明顯異常。復(fù)查肺CTA(圖4)：較前比較，左肺上葉前段、右肺上葉前段、后段、右肺中葉可見(jiàn)沿支氣管平行走形的粗條狀密度增高影增粗，部分周?chē)霈F(xiàn)囊腔，可見(jiàn)水上浮蓮征、新月形或鐮刀狀氣體影；左下肺病變演變成囊腔，周?chē)梢?jiàn)鐮刀狀氣體影；左下肺動(dòng)脈充盈缺損；肺CTA提示肺動(dòng)脈包蟲(chóng)栓塞及肺包蟲(chóng)；結(jié)合診治經(jīng)過(guò)及患者生活在牧區(qū)病情分析：患者肺CTA肺動(dòng)脈不顯影，充盈缺損，正規(guī)抗凝治療無(wú)效，且無(wú)肺血栓栓塞的危險(xiǎn)因素及明確病因，肺動(dòng)脈內(nèi)異常密度影血栓栓塞不支持，有無(wú)其他栓子或是肺動(dòng)脈肉瘤可能。第一，肺動(dòng)脈肉瘤為惡性病變，研究顯示[2]，此病起病隱匿，多有發(fā)熱、食欲減退、體重下降、病變肺CTA檢查主肺動(dòng)脈、左右主肺動(dòng)脈、甚至右室流出道充盈缺損，顯示腫塊，治療多以手術(shù)，預(yù)后差。而該患者呼吸困難、胸痛，D-dimer高，肺CTA所見(jiàn)多個(gè)肺葉肺動(dòng)脈內(nèi)異常密度影，左下肺動(dòng)脈充盈缺損，主肺動(dòng)脈及左右肺動(dòng)脈未見(jiàn)異常，病史已經(jīng)3年，充盈缺損變化不大，不符合惡性征象，故不考慮此病。第二，結(jié)合患者生活在新疆，且為羊肉屠宰工及有養(yǎng)狗史，既往有包蟲(chóng)病史，復(fù)查肺部CT左下肺病變演變?yōu)榈湫头伟x(chóng)影像，卡松尼實(shí)驗(yàn)陽(yáng)性，左下肺病變手術(shù)切除符合包蟲(chóng)病變(圖5)，故最終診斷：1)肺動(dòng)脈包蟲(chóng)栓塞；2)肺包蟲(chóng)。治療上給予口服阿苯達(dá)唑脂質(zhì)體抗包蟲(chóng)治療，跟蹤隨訪目前癥狀消失。

討 論

包蟲(chóng)病是棘球絳蟲(chóng)的幼蟲(chóng)寄生在人體所致的一種人獸共患寄生蟲(chóng)病。囊型包蟲(chóng)病最常見(jiàn)，由細(xì)粒棘球絳蟲(chóng)的幼蟲(chóng)(棘球蚴)寄生人體組織器官所致。呈世界性分布，畜牧業(yè)發(fā)達(dá)的國(guó)家和地區(qū)多見(jiàn)。我國(guó)包蟲(chóng)病高發(fā)流行區(qū)主要集中在高山草甸地區(qū)及氣候寒冷、干旱少雨的牧區(qū)及半農(nóng)半牧區(qū)。新疆作為牧區(qū)是世界包蟲(chóng)高發(fā)地區(qū)[3-4]。感染源：犬科動(dòng)物排泄帶蟲(chóng)卵的糞便污染水源、食物；感染途徑：人、有蹄類(lèi)動(dòng)物和鼠類(lèi)等飲用或食用蟲(chóng)卵污染的水源及食物而感染；易感人群：不同種族和性別的人對(duì)棘球絳蟲(chóng)均易感。從事牧業(yè)生產(chǎn)、狩獵和皮毛加工的人群為高危人群易感。

圖11A:右肺中葉索條狀密度增高影；1B:左下肺胸膜下尖端指向肺門(mén)的楔形密度增高影；1C:左下肺胸膜下楔形密度增高影，肝臟可見(jiàn)包蟲(chóng)囊圖22A:右肺中葉索條狀病灶無(wú)強(qiáng)化，其邊緣可見(jiàn)造影劑；2B:左下肺動(dòng)脈充盈缺損圖3支氣管鏡檢查右肺中葉通暢

圖44A-4D:較前比較右肺中葉沿支氣管平行走形的粗條狀病灶增粗，部分周?chē)霈F(xiàn)囊腔,左下肺可見(jiàn)水上浮蓮征、新月形，鐮刀狀氣體影；左下肺動(dòng)脈充盈缺損；提示肺動(dòng)脈包蟲(chóng)栓塞。圖55A，5B:手術(shù)標(biāo)本：包蟲(chóng)。

發(fā)病機(jī)制：誤食的蟲(chóng)卵經(jīng)腸黏膜進(jìn)入門(mén)靜脈系統(tǒng)，大部分被阻留在肝臟，部分經(jīng)血液循環(huán)到達(dá)肺部、腦等。以肝肺多見(jiàn)，可出現(xiàn)在很多臟器，如腦、眼眶、脾、腎及肌等。被棘球絳蟲(chóng)蟲(chóng)卵污染的食物、水源被人類(lèi)食用或飲用，蟲(chóng)卵在腸內(nèi)經(jīng)消化液的作用下，脫殼而出形成蚴，穿過(guò)腸黏膜進(jìn)入門(mén)靜脈系統(tǒng)，循環(huán)至肝臟，大部分蚴被肝臟阻留在肝臟(約占75%)形成包蟲(chóng)，少部分經(jīng)血液循環(huán)至肺動(dòng)脈(約占15%)形成肺包蟲(chóng)，最常見(jiàn)的寄生器官為肝臟，肺是僅次于肝臟最常見(jiàn)的發(fā)病器官，肺發(fā)病率在10%～40%[5]。少部分播散至其他臟器，蟲(chóng)卵在其停留部位發(fā)育。然而多個(gè)蟲(chóng)卵被阻留在肺動(dòng)脈及其分支系統(tǒng)，停留發(fā)育成包蟲(chóng)病灶，堵塞肺動(dòng)脈，肺動(dòng)脈包蟲(chóng)栓塞。臨床表現(xiàn)：被阻塞的肺動(dòng)脈系統(tǒng)隨著肺動(dòng)脈壓力的升高，引起肺血管阻力增加，表現(xiàn)為呼吸功能不全及心功能不全，胸悶氣短、活動(dòng)受限、胸痛及心悸，長(zhǎng)期栓塞并發(fā)慢性栓塞性肺動(dòng)脈高壓；常伴隨有肝包蟲(chóng)、肺包蟲(chóng)。診斷主要依據(jù)臨床表現(xiàn)呼吸困難、心悸、胸痛，然而這些癥狀無(wú)特異性，結(jié)合有包蟲(chóng)疫區(qū)居住史，結(jié)合輔助檢查血?dú)夥治觥⒎尾緾T，肺CTA、腹部B超、心臟B超，下肢深靜脈及盆腔靜脈超聲，用已知病因無(wú)法解釋時(shí)，需要考慮到此病，結(jié)合病史綜合分析診斷此病。治療上以藥物治療為主，殺死蟲(chóng)卵，病灶停止增長(zhǎng)，病灶機(jī)化吸收，早期不宜手術(shù)取出，因?yàn)椴≡钅乙和饴?，可能?dǎo)致嚴(yán)重過(guò)敏性疾病，危及生命死亡。

綜上所述，肝包蟲(chóng)合并肺包蟲(chóng)，若肺CTA提示肺動(dòng)脈異常密度改變，充盈缺損，容易誤診，需警惕肺動(dòng)脈包蟲(chóng)栓塞。據(jù)報(bào)道[6-7], 肝包蟲(chóng)合并肺包蟲(chóng)發(fā)生率為4%～25%。其機(jī)制來(lái)自肝臟蟲(chóng)卵停留在肺動(dòng)脈分枝，發(fā)育阻塞管腔所致，其臨床上伴有肝、肺包蟲(chóng)；診斷依據(jù)流行病學(xué)疫區(qū)居住史，有呼吸困難、咳嗽、心悸等癥狀，肝臟超聲及肺部CT發(fā)現(xiàn)肝肺包蟲(chóng)，肺CTA肺動(dòng)脈條狀低密度影，充盈缺損，不能用已知病因解釋?zhuān)杈璺蝿?dòng)脈包蟲(chóng)栓塞。治療上肺動(dòng)脈內(nèi)包蟲(chóng)栓塞以抗包蟲(chóng)治療，糾正心肺功能不全，若肝、肺包蟲(chóng)有手術(shù)指征行手術(shù)切除。