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    Rhupus綜合征伴多發(fā)性疣、皮膚鈣質(zhì)沉著癥一例

    2019-12-19 05:53:56張?jiān)气P嚴(yán)建娜羅浩王秀麗湯依晨
    中華皮膚科雜志 2019年11期
    關(guān)鍵詞:鈣質(zhì)皮下多發(fā)性

    張?jiān)气P 嚴(yán)建娜 羅浩 王秀麗 湯依晨

    上海市皮膚病醫(yī)院皮膚科 200443

    患者女,57 歲,因雙手足發(fā)疹10 年余,逐漸增多、增大入院。患者10 年前無明顯誘因雙手足出現(xiàn)散在粟粒大小膚色丘疹,無明顯疼痛,無破潰滲出,未就診治療。皮疹逐漸增多增大,期間曾至外院就診,診斷為多發(fā)性尋常疣,左手掌皮損予冷凍及二氧化碳激光治療,數(shù)月后皮疹復(fù)發(fā),且皮疹仍繼續(xù)增大增多,肛周及項(xiàng)部亦相繼出現(xiàn)類似皮疹。既往有系統(tǒng)性紅斑狼瘡(SLE)病史25 年,初發(fā)時面部有對稱性蝶形紅斑,日曬后加重,伴有口腔潰瘍,自身抗體異常但具體滴度不詳。無胸膜炎、癲癇等其他異常,現(xiàn)長期口服甲潑尼龍片12 mg 每日1 次,奧美拉唑腸溶膠囊20 mg 每日1次,硫酸羥氯喹片0.1 g每日2次。自訴每月定期門診復(fù)診并復(fù)查自身抗體,具體結(jié)果不詳,目前無相關(guān)皮疹。類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎(RA)病史10年,關(guān)節(jié)疼痛明顯時口服塞來昔布膠囊0.2 ~0.4 g止痛。6年前因左肘關(guān)節(jié)伸側(cè)皮下腫物于外院診斷為鈣質(zhì)沉著癥行手術(shù)切除術(shù),術(shù)后病理確診為鈣質(zhì)沉著癥,現(xiàn)左肘關(guān)節(jié)伸側(cè)遺留瘢痕。10年前因工傷致左手食指及中指缺如。

    體檢:各系統(tǒng)檢查未見異常。皮膚科檢查(圖1):雙手足、肛周多發(fā)大小不等膚色及黑褐色丘疹、斑塊,表面粗糙,觸之較硬,無浸潤感,無破潰滲出;臀部、雙側(cè)大腿屈側(cè)多發(fā)大小不等皮下腫物,質(zhì)硬,活動度差,皮膚無破潰出血;左肘關(guān)節(jié)伸側(cè)見一長約5 cm膚色術(shù)后瘢痕;雙手足部分關(guān)節(jié)畸形。入院后查血尿糞常規(guī)、肝腎功能、血糖、血脂、凝血功能、電解質(zhì)(包括血鉀、鈉、鎂、鈣)均正常。梅毒特異性抗體、HIV抗體檢查均陰性。淋巴細(xì)胞亞群:CD3+T細(xì)胞比例0.827(參考值0.60 ~ 0.85,下同),CD4+T細(xì)胞0.427(0.245 ~0.488),CD8+T 細(xì)胞 0.418(0.185 ~ 0.421),輔助性 T 細(xì)胞/抑制性T細(xì)胞比值1.020(1.050 ~ 2.030),B細(xì)胞0.017(0.090 ~0.142),NK 細(xì)胞 0.059(0.070 ~ 0.230),NK 樣 T 細(xì)胞 0.004(<0.020);CD3+T細(xì)胞絕對計(jì)數(shù)991個/μl(955 ~2 860個/μl),CD4+T細(xì)胞482個/μl(550 ~1 440個/μl),CD8+T細(xì)胞473個/μl(120 ~ 1 250個/μl)。補(bǔ)體C3 690 mg/L(900 ~ 1 800 mg/L),補(bǔ)體C4 50 mg/L(100 ~ 400 mg/L)??购丝贵w檢測陽性(1∶160),呈核顆粒型及細(xì)胞質(zhì)顆粒型,抗可提取性核抗原抗體譜檢測示SSA陽性,類風(fēng)濕因子陽性,抗環(huán)瓜氨酸肽(CCP)抗體陽性,左側(cè)臂部皮下腫物皮膚超聲示,皮下可見一外突的低回聲區(qū),長徑約29.7 mm,表面見片狀強(qiáng)回聲,伴聲影,后方邊界顯示不清,距體表0.92 mm,未見明顯血液信號,為實(shí)性腫物伴鈣化。胸部X線攝片、B超、心電圖檢查未見異常。

    診斷:多發(fā)性疣、皮膚鈣質(zhì)沉著癥、Rhupus 綜合征。治療:二氧化碳激光分批去除疣體,口服螺旋藻膠囊0.7 g每日3次,低鈣飲食?,F(xiàn)隨訪中。

    討論Rhupus綜合征即SLE和RA重疊,是一種臨床少見的重疊綜合征。好發(fā)于中青年女性,多以RA 起病,但亦有同時起病或以SLE為首發(fā)的病例,且以RA臨床癥狀和體征表現(xiàn)突出。臨床上SLE 和RA 之間發(fā)病的間隔時間相對較長,因此,臨床醫(yī)生很容易忽略該診斷,而認(rèn)為同一患者發(fā)生了兩種獨(dú)立的疾病。既往研究表明,RA 先起病者,二者發(fā)病間隔平均為7年,而SLE先起病者,發(fā)病間隔平均為16年[1-2]。與單純SLE患者相比,Rhupus綜合征患者年齡相對更大,病程較長,表現(xiàn)較輕[3]。 張志明等[4]曾對 16 例Rhupus綜合征患者進(jìn)行臨床分析,其中以RA起病者13例,以SLE起病者1例,同時起病者2例;存在肺部病變者8例,其中肺動脈高壓4 例;常見免疫學(xué)指標(biāo)中16 例患者抗核抗體均陽性,15 例補(bǔ)體降低,14 例類風(fēng)濕因子陽性,11 例抗SSA陽性,5例抗CCP抗體陽性,9例抗SM抗體陽性,7例抗雙鏈 DNA 抗體陽性,與國外 Rothfield 和 Lim[2]研究結(jié)果相近。該病的預(yù)后與是否有重要臟器受累相關(guān),因此,早期診斷、早期治療則預(yù)后相對較好。本文患者SLE 發(fā)病早于RA,雙手足關(guān)節(jié)畸形明顯且自身抗體中抗核抗體SSA 陽性、補(bǔ)體降低,均符合上述特征。幸運(yùn)的是,該例患者目前無重要臟器受累,提示預(yù)后較好。

    皮膚鈣質(zhì)沉著癥是不溶性鈣鹽沉積在皮膚組織,臨床表現(xiàn)為堅(jiān)硬的丘疹、結(jié)節(jié)或腫塊,破潰后排出奶酪色油狀砂粒樣物質(zhì)。臨床上皮膚鈣質(zhì)沉著癥分為特發(fā)性、轉(zhuǎn)移性、營養(yǎng)不良性、醫(yī)源性及創(chuàng)傷性[5]。SLE/Rhupus 綜合征合并皮膚鈣質(zhì)沉著癥較為少見。戴揚(yáng)等[6]報道SLE 可伴發(fā)小腿皮膚廣泛營養(yǎng)不良性鈣質(zhì)沉著癥。李燕紅和王瑋蓁[7]曾報道1例SLE伴發(fā)泛發(fā)性皮膚鈣質(zhì)沉著癥。本文患者SLE發(fā)病4年后出現(xiàn)多發(fā)皮下腫物,曾經(jīng)手術(shù)切除后病理證實(shí)為皮膚鈣質(zhì)沉著癥,血鈣正常,因此,推測皮膚鈣質(zhì)沉著癥的發(fā)生可能與SLE相關(guān),且可能亦屬營養(yǎng)不良性。此外,本例患者伴發(fā)多發(fā)性疣,可能與該患者細(xì)胞免疫功能低下有關(guān)。

    Rhupus 綜合征的治療多參考RA 和SLE 的單病治療方案,采用非甾體類抗炎藥、抗風(fēng)濕藥,對于有臟器損害的患者給予糖皮質(zhì)激素和/或免疫抑制劑治療,多數(shù)患者反應(yīng)良好。嚴(yán)重時可采用大劑量糖皮質(zhì)激素或聯(lián)用免疫抑制劑沖擊療法,靜脈注射大劑量丙種球蛋白或血漿置換[8]。本例患者既往長期口服糖皮質(zhì)激素治療SLE,病情穩(wěn)定,關(guān)節(jié)疼痛時予以非甾體類抗炎藥塞來昔布對癥治療,此次入院為治療多發(fā)性疣,因此,入院后予二氧化碳激光分批治療疣,口服螺旋藻膠囊調(diào)節(jié)免疫,其余治療維持以往方案,并囑其繼續(xù)隨訪復(fù)查自身抗體等相關(guān)指標(biāo)。

    圖1 患者臨床表現(xiàn) 1A、1B:雙手足多發(fā)疣,部分關(guān)節(jié)畸形;1C:肛周多發(fā)疣體,臀部、雙側(cè)大腿屈側(cè)多發(fā)大小不等皮下腫物

    利益沖突所有作者均聲明不存在利益沖突

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