皮肌炎合并多發(fā)性結(jié)核性皮下膿腫一例

高衛(wèi)衛(wèi) 張向榮 曾誼

南京中醫(yī)藥大學(xué)附屬南京醫(yī)院 南京市第二醫(yī)院 南京市公共衛(wèi)生醫(yī)療中心結(jié)核三科211132

患者男，47 歲，因全身多發(fā)腫塊 1 個(gè)月于 2018 年 7 月12日入院?；颊哂?個(gè)月前發(fā)現(xiàn)右上臂屈側(cè)出現(xiàn)一黃豆大小腫塊，無紅腫疼痛等不適，起初未重視，后腫塊消退。1周前患者左上臂屈側(cè)出現(xiàn)一大小約4 cm×5 cm 腫塊，左膝及左大腿伸側(cè)分別出現(xiàn)約6 cm×7 cm、8 cm×10 cm 腫塊，觸之有波動(dòng)感，不伴紅腫及疼痛不適，于外院行左上臂屈側(cè)腫塊穿刺后抽出膿液10 ml，送病原學(xué)檢查，結(jié)果顯示抗酸桿菌++++，診斷為多發(fā)性皮下結(jié)核性膿腫，轉(zhuǎn)至我科就診。既往史：患者1 年前眶周曾發(fā)生紫紅色斑丘疹，壓之不褪色，伴畏寒、寒戰(zhàn)、發(fā)熱，于外院反復(fù)抗感染治療無效。實(shí)驗(yàn)室檢查：抗核抗體斑點(diǎn)型，滴度1∶320（參考值 ＜ 1∶100），抗Ro52抗體陽性，抗干燥綜合征A抗體陽性，抗組氨酰t-RNA合成酶抗體陽性，類風(fēng)濕因子20.9 IU/ml（0 ～ 15.9 IU/ml），C反應(yīng)蛋白12.9 mg/L（0 ～ 8 mg/L），紅細(xì)胞沉降率30 mm/1 h，鐵蛋白3 297 ng/L（23.90 ～336.20 ng/L）。丙氨酸轉(zhuǎn)氨酶354 U/L，γ-谷氨酰轉(zhuǎn)肽酶114 U/L（10 ～ 60 U/L），乳酸脫氫酶1 195 U/L（140 ～ 271 U/L），肌酸激酶13 927 U/L（0 ～171 U/L），α-羥丁酸脫氫酶95 U/L（90 ～ 180 U/L）；血、尿、糞常規(guī)及免疫球蛋白檢查均正常。雙下肢核磁共振成像（MRI）檢查：雙側(cè)股骨周圍軟組織水腫，符合皮肌炎改變，左側(cè)膝關(guān)節(jié)腔積液。肌電圖：雙側(cè)股四頭肌、右側(cè)三角肌安靜時(shí)可見自發(fā)電位，小力收縮運(yùn)動(dòng)單元?jiǎng)幼麟娢黄骄鶗r(shí)限、波幅正?；蛳陆?，大力收縮呈單純混合相，考慮為肌源性損害（活動(dòng)期）。雙下肢肌力四級(jí)，肌張力正常。該患者被外院診斷為皮肌炎，起初予甲潑尼龍80 mg靜脈滴注，病情好轉(zhuǎn)后改潑尼松15 mg 口服治療至本次就診?；颊呓跓o發(fā)熱、皮疹，雙下肢肌力正常，外院多次查肌酸激酶正常，提示皮肌炎病情穩(wěn)定，既往史無特殊，否認(rèn)家族遺傳史及傳染病史。

體檢：神志清，精神可，淺表淋巴結(jié)未觸及，雙下肺聽診可聞及少許干啰音，心臟及腹部檢查未見異常。皮膚科檢查：左上臂屈側(cè)見一4 cm×5 cm腫塊，左膝上方及左大腿伸側(cè)分別見約6 cm×7 cm、8 cm×10 cm腫塊，質(zhì)軟，觸之有波動(dòng)感，無紅腫、破潰及疼痛不適（圖1），未見脫屑、色素沉著等異常表現(xiàn)，四肢肌力及肌張力均正常。

入院后進(jìn)行相關(guān)檢查，肝腎功能、血脂、血電解質(zhì)均正常；肌酸磷酸激酶、α-羥丁酸脫氫酶及乳酸脫氫酶均正常。胸部CT：兩肺下葉靠近胸膜處見斑片狀索條影。頭顱MRI未見異常；左上肢及左下肢MRI 示左側(cè)肱骨及股骨梭形高信號(hào)巨大膿腫，膿腫未累及周圍肌肉或造成骨質(zhì)破壞；雙側(cè)膝關(guān)節(jié)MRI 見關(guān)節(jié)腔積液，未見關(guān)節(jié)軟骨破壞。左上臂及左大腿皮下膿腫穿刺，膿液結(jié)核桿菌涂片示抗酸桿菌（++）；結(jié)核分枝桿菌快速藥敏檢測(cè)示異煙肼、利福平、乙胺丁醇及氟喹諾酮均敏感；膿液結(jié)核分枝桿菌檢測(cè)（GeneXpert MTB/RIF 技術(shù)）陽性，利福平耐藥檢測(cè)陰性，膿液結(jié)核分枝桿菌DNA 1.6×107/L。2 次應(yīng)用PCR 對(duì)膿液進(jìn)行分枝桿菌菌種鑒定，結(jié)果均為結(jié)核分枝桿菌。膿液細(xì)菌及真菌培養(yǎng)均陰性。

診斷：多發(fā)性皮下結(jié)核性膿腫；皮肌炎。

治療：患者入院后繼續(xù)予潑尼松15 mg/d口服治療皮肌炎，予異煙肼、利福平、乙胺丁醇及吡嗪酰胺酮強(qiáng)化抗結(jié)核治療，并予頭孢地嗪抗感染治療。治療后，患者逐漸出現(xiàn)發(fā)熱，體溫最高38.5 ～39.5 ℃，晨起為主，不伴畏寒、寒戰(zhàn)不適，未見明顯細(xì)菌感染依據(jù)，考慮發(fā)熱與局部膿腫相關(guān)。加用莫西沙星及阿米卡星加強(qiáng)抗結(jié)核治療，同時(shí)予局部隔日穿刺抽膿。起初，每次左上臂處可抽取黃色米湯樣膿液50 ml，左大腿前部腫塊處可抽出膿液200 ml左右，每次術(shù)畢，分別予鏈霉素注射劑1.0、2.0 g稀釋后膿腔內(nèi)注射。經(jīng)上述方案治療2 周后，患者體溫逐漸下降至正常，左上肢無膿液抽出，腫塊痊愈，左下肢膿液量明顯減少，腫塊明顯縮小。治療1個(gè)月后，左上肢及左下肢膿腫痊愈，體溫恢復(fù)正常。

圖1 患者左膝上方8 cm×10 cm腫塊，有波動(dòng)感

討論 皮下結(jié)核較少見，多發(fā)性皮下結(jié)核性膿腫更少見。本例患者病原菌未累及肺，首先侵犯皮下結(jié)締組織，且侵犯多個(gè)部位，主要為近端肢體皮下結(jié)締組織，病灶累及面積較大。考慮主要原因?yàn)樵摶颊呋加衅ぜ⊙住Ｆ浯?，該患者長(zhǎng)期服用潑尼松治療皮肌炎，為結(jié)核感染的易感人群，導(dǎo)致結(jié)核桿菌經(jīng)血播散，從而引起皮下多發(fā)性膿腫。

結(jié)核桿菌播散的途徑包括呼吸道、血管、淋巴管及局部侵犯。其中，最常見的侵犯途徑為通過呼吸道引起肺結(jié)核及支氣管結(jié)核，胸部CT 示該患者未合并肺結(jié)核，考慮其結(jié)核桿菌播散途徑并非呼吸道。由于左上肢屈側(cè)及左下肢外側(cè)并非為淋巴結(jié)分布較集中部位，同時(shí)該患者上肢及下肢病灶部位無皮膚破潰，外院影像學(xué)檢查示左上肢肱骨及左下肢股骨均無骨質(zhì)破壞，排除骨結(jié)核。所以我們推測(cè)該患者感染為病原菌血行播散所致。

目前分子生物學(xué)檢測(cè)手段如PCR 及GeneXpert 技術(shù)大大提高了該病的診斷速度及準(zhǔn)確性。GeneXpert 檢測(cè)方法完成檢測(cè)只需2 h，極大地縮短了檢測(cè)時(shí)間，同時(shí)因其封閉式的反應(yīng)體系，降低了污染導(dǎo)致的假陽性，還能快速對(duì)病原菌進(jìn)行藥敏檢測(cè)，為疾病的早期靶向治療提供依據(jù)［1-3］。另一方面，本例患者起初雖在異煙肼、利福平、乙胺丁醇聯(lián)合吡嗪酰胺的基礎(chǔ)上加用莫西沙星、阿米卡星治療后仍每日發(fā)熱，病情未能有效控制，后在局部抽取膿液的基礎(chǔ)上進(jìn)行鏈霉素局部注射后病情逐步好轉(zhuǎn)。對(duì)于局部膿腫患者應(yīng)在全身強(qiáng)化治療的基礎(chǔ)上，給予局部穿刺抽膿及鏈霉素注射，局部抗結(jié)核藥物注射是一種安全、有效的治療方式，不僅能增加局部血藥濃度，還可避免系統(tǒng)用藥的不良反應(yīng)［4-6］。

多發(fā)性皮下結(jié)核性膿腫主要需與一些感染性疾病和非感染性疾病相鑒別。皮膚及皮下感染中較為常見的病原菌為非結(jié)核分枝桿菌，非結(jié)核分枝桿菌亦可引起與結(jié)核分枝桿菌感染相似的臨床癥狀和表現(xiàn)，特別是龜型、復(fù)合鳥型等分枝桿菌可經(jīng)血行播散，亦常見于細(xì)胞免疫功能下降的患者［7］。對(duì)于感染導(dǎo)致的多發(fā)性膿腫，最簡(jiǎn)單、有效及快速的診斷方式為膿液病原菌檢查。惡性腫瘤如淋巴瘤的皮下轉(zhuǎn)移性病灶液化可致多發(fā)性囊腫，病理組織學(xué)改變可明確診斷。

利益沖突所有作者均聲明不存在利益沖突