左下頜牙齦成釉細胞纖維瘤1例報告及文獻復習

李 娟 谷建琦 程鳳霞 郝 偉 張 棟

作者單位：050000石家莊，河北省人民醫(yī)院口腔頜面外科

成釉細胞纖維瘤1891年由Kruse首先報道,口腔頜面部常發(fā)于上頜骨、下頜骨等部位[1]。國內外曾有報道位于下頜骨內、顳骨、頸深部、硬腭等處[1～5]，發(fā)生在軟組織的成釉細胞纖維瘤十分罕見。我院近期收治1例，現報告如下。

一、病例報告

患者，男，58歲，因發(fā)現左下頜骨腫物五年入院。

查體：神清，精神可，查體合作，心肺未見明顯異常。雙側面部基本對稱，開口度、開口型基本正常。34、35、36對應舌側可觸及一約3.0cm×2.5cm×2.0cm大小腫物，有蒂，蒂位于36對應固有齦，質中偏硬，無壓痛，表面粘膜色澤正常，活動差。36松Ι°，叩（-），頰側齦緣腫大隆起，可觸及波動感，刺破后有少量膿血性分泌物流出，可探及粗糙骨面及根分叉。舌側骨質尚完整。34、35松（-），叩（-）。

輔助檢查：下頜骨CT示左下頜骨內側可疑橢圓軟組織影，骨質無明顯破壞，性質待定。術前診斷：左下頜骨牙齦腫物性質待查：考慮：1牙齦瘤，2其他來源腫瘤。

二、結果

完善相關術前準備工作后，于2015年8月18日在局麻下行“左下頜牙齦腫物切除術”。沿左下頜牙齦腫物外0.5cm完整切除腫物，下方切至骨面，見腫物大小約3.0cm×2.5cm×2.0cm，蒂位于36舌側固有齦及其近遠中齦乳頭，大小約2.0cm×1.5cm。腫物質中偏硬，界清，與周圍組織無粘連，下方骨質未見明顯侵犯及壓迫性吸收。搔刮創(chuàng)面，電刀燒灼創(chuàng)面止血。分離36牙齦，完整拔除36，搔刮拔牙創(chuàng)，見36頰側牙槽骨吸收至根中1/2，舌側骨壁完整，高度無明顯降低，去除腫物對應舌側部分牙槽骨。切除牙齦腫物送病理檢查，術后病檢證實為左下頜成釉細胞纖維瘤。術后第7天拆線，傷口一期愈合，痊愈出院。

三、討論

成釉細胞纖維瘤由類似牙乳頭的牙源性外胚間充質和類似牙板和成釉器的上皮條索及巢團構成[1]，但沒有成牙本質細胞，不含牙釉質和牙本質等牙齒硬組織，是一種真性、混合性牙源性良性腫瘤。成釉細胞纖維瘤的發(fā)病年齡從2周到42歲，據報道最小的年齡是2周。平均年齡為14.6～15.5歲，沒有性別差異[2～4]。下頜骨為好發(fā)部位，約占80%，其中下頜骨前磨牙和磨牙區(qū)域尤為好發(fā)，僅有4例報告發(fā)生于上頜骨前牙區(qū)[5]。大多數成釉細胞纖維瘤早期沒有自覺癥狀，部分患者最初表現為頜骨局部腫塊，逐漸出現頜骨腫脹膨隆以及牙齒松動才被發(fā)現，部分病例是在常規(guī)X線檢查時偶然發(fā)現。也有報道少數病例可伴疼痛以及下唇麻木等癥狀。報道外周性成釉細胞纖維瘤的文章很少。Nakamura and Tamai[6]曾報道一例2歲男孩下頜前牙區(qū)的病例，臨床表現類似于牙瘤。Harada[7]曾報道一例發(fā)生于下頜磨牙區(qū)牙齦的1歲女性病例。Sabina Langer[3]曾報道一例2周的女性病例。差別是Harada和Sabina Langer報道的病例是天生的。Kusama[8]曾報道過發(fā)生于右下頜前磨牙區(qū)的一例40歲女性患者。本文患者為一名發(fā)生于左下頜磨牙區(qū)的58歲男性患者，因自覺異物感口腔自檢時發(fā)現腫物，表現為外生性腫物，相對于常見的下頜成釉細胞纖維瘤而言更易早期發(fā)現。

圖1 CT示左下頜骨內側可疑橢圓軟組織影

成釉細胞纖維瘤的X線表現為界限清楚有骨硬化線的多房或單房囊性透射影， 頜骨皮質骨變薄，囊內可含埋伏牙。易被誤診為囊腫。兩者不易通過影像學鑒別。成釉細胞纖維瘤多伴有牙齒的萌出障礙[2]。但本例患者為病變部位的牙齒無缺失，且無明顯骨質破壞表現。CT示示左下頜骨內側可疑橢圓軟組織影，骨質無明顯破壞。因此臨床上極易誤診為纖維性牙齦瘤[9，10]。

圖2 病理示左下頜成釉細胞纖維瘤

圖3 病理示左下頜成釉細胞纖維瘤

四、治療原則

對成釉細胞纖維瘤的治療，盡管WHO分類中不支持最初采取擴大切除[11]其治療方法還存在一定爭議。一部分學者如陶謙等[12]認為從減少術后復發(fā)和避免惡性轉變的角度出發(fā)，應該按“臨界瘤”處理原則對成釉細胞纖維瘤進行治療:根據腫瘤大小，在安全范圍內進行頜骨方塊切除或部分節(jié)段切除，對于復發(fā)或突破骨皮質者應行包括周圍組織在內的頜骨和腫瘤擴大切除，以減少復發(fā)可能和降低惡性變的風險。而Philipsen等[13]認為在初次治療時只需行刮除或摘除術，可能復發(fā)，但仍不支持最初就采取擴大的手術方法?？稍趶桶l(fā)后再行頜骨的擴大切除術。因為在腫塊表面存在顆粒狀突起，我們認為成釉細胞纖維瘤可能對周圍的骨質存在微小的侵蝕，所以單純的囊腫摘除術易導致復發(fā)。在少見情況下，成釉細胞纖維瘤可發(fā)展為惡性（成釉細胞纖維肉瘤）。從保存面容和功能考慮，我們同意Philipsen等的觀點，認為在首次手術時應只行摘除術，但同時應對周圍的骨質進行磨削，如果復發(fā)再行頜骨的擴大切除術。同時Gupta A等[14]明確指出，該類患者應注意長期隨訪，定期復查，因其易復發(fā)且可惡變?yōu)槌捎约毎w維肉瘤。