十二指腸球部巨大Brunner腺瘤伴出血1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

唐光華 蔣丹斌 單際平 朱建清 傅長來 王志祥 楊 勇 朱 燕 鄭影影

東南大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬鹽城醫(yī)院消化內(nèi)科(224001)

·病例分析與個(gè)案報(bào)道·

十二指腸球部巨大Brunner腺瘤伴出血1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

唐光華*蔣丹斌#單際平 朱建清 傅長來 王志祥 楊 勇 朱 燕 鄭影影

東南大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬鹽城醫(yī)院消化內(nèi)科(224001)

十二指腸； Brunner腺瘤； 胃腸出血； 診斷； 治療； 內(nèi)鏡黏膜下剝離術(shù)

病例：患者女性，75歲，因“黑便1周”于2016-04-12收治入院。患者入院前1周起無明顯誘因每日解成形黑便一次，量約100～150 g，時(shí)有噯氣、反酸，無腹痛、腹脹，無惡心、嘔吐，無心悸、胸悶，無暈厥、黑朦，無畏寒、發(fā)熱。起初未予重視，后漸出現(xiàn)納差、乏力、頭昏等表現(xiàn)，睡眠、小便正常，近期體質(zhì)量無明顯下降。既往史：有“高血壓病”史，平日規(guī)律服藥，血壓控制良好；否認(rèn)長期非甾體消炎藥服用史，否認(rèn)重大外傷、手術(shù)史，否認(rèn)藥物、食物過敏史，否認(rèn)家族性疾病史。

入院查體：體溫36.5 ℃，脈搏82次/min，呼吸18次/min，血壓130/80 mm Hg(1 mm Hg=0.133 kPa)，皮膚、鞏膜無黃染，全身淺表淋巴結(jié)無腫大，心肺聽診無異常；腹軟，無壓痛、反跳痛，全腹未捫及包塊，腸鳴音稍活躍，移動性濁音陰性。實(shí)驗(yàn)室檢查：血紅蛋白101 g/L；糞隱血試驗(yàn)(+)；血清腫瘤標(biāo)記物CEA、CA19-9、AFP均陰性。胃鏡檢查：食管、賁門、胃底、胃體、胃角、胃竇黏膜光滑，未見糜爛、潰瘍和腫物，十二指腸球部后壁見一巨大條狀隆起性病變(圖1A)；活檢病理：黏膜組織慢性炎癥。結(jié)腸鏡檢查：未見明顯異常。全腹增強(qiáng)CT：十二指腸球部見腫塊，延伸至降部。

綜合胃鏡、全腹增強(qiáng)CT、血常規(guī)和糞隱血試驗(yàn)結(jié)果，診斷考慮為消化道出血、十二指腸球部隆起性病變，擬行內(nèi)鏡黏膜下剝離術(shù)(ESD)或外科手術(shù)治療。向患者介紹兩種治療方法的利弊，包括內(nèi)鏡治療的出血、穿孔風(fēng)險(xiǎn)，患者最終選擇ESD治療。內(nèi)鏡治療過程中，因十二指腸球部隆起性病變體積巨大，使用圈套器圈套瘤體向腔內(nèi)提拉、充分暴露視野以利于電凝止血，防止損傷腸黏膜。巨大瘤體進(jìn)入腸腔易發(fā)生腸梗阻，使用圈套器亦有助于取出切除標(biāo)本。完整切除病變后，術(shù)后創(chuàng)面以金屬夾夾閉(圖1B)。手術(shù)切除標(biāo)本大小約6.0 cm×2.5 cm×1.0 cm(圖1C)，表面可見淺潰瘍。ESD術(shù)后病理：(十二指腸球部)Brunner腺瘤，表面覆蓋小腸黏膜(圖1D)。術(shù)后未出現(xiàn)遲發(fā)性出血、穿孔等并發(fā)癥，予40 mg 埃索美拉唑iv gtt q12 h。術(shù)后第3 d開始進(jìn)食流質(zhì)，術(shù)后5 d出院。門診隨訪至術(shù)后12個(gè)月，患者無不適主訴，未再出現(xiàn)黑便，期間未復(fù)查胃鏡。

A：胃鏡下見十二指腸球部巨大隆起性病變；B：ESD完整切除病變后金屬夾夾閉創(chuàng)面；C：手術(shù)切除標(biāo)本大小約60 mm×25 mm×10 mm，表面可見淺潰瘍；D：術(shù)后病理示十二指腸Brunner腺瘤，病變表面覆有小腸絨毛(HE染色，×100)

圖1ESD治療十二指腸球部Brunner腺瘤伴出血

討論：十二指腸Brunner腺瘤是一種少見的良性十二指腸腫瘤。1835年，Curveilheir報(bào)道了首例Brunner腺瘤病例[1]。Brunner腺分泌堿性液體，可保護(hù)十二指腸黏膜免受胃酸侵蝕[2]。腺瘤主要起源于十二指腸黏膜下層，多位于十二指腸球部，其病因和發(fā)病機(jī)制目前仍不清楚。大多數(shù)Brunner腺瘤體積較小，患者無臨床癥狀，于上消化道內(nèi)鏡或影像學(xué)檢查時(shí)偶然被發(fā)現(xiàn)，少數(shù)病變較大者可引起消化道出血或腸梗阻，消化道出血可表現(xiàn)為黑便、糞隱血陽性和(或)貧血[1-4]。內(nèi)鏡檢查可確定病變部位，但Brunner腺瘤通常位于黏膜下層，而常規(guī)內(nèi)鏡活檢只鉗取表面組織，故很難從活檢標(biāo)本中獲得Brunner腺瘤組織以明確病因[1,5]。本病例Brunner腺瘤位于十二指腸球部，臨床表現(xiàn)為黑便、納差、乏力和輕度貧血。ESD術(shù)后標(biāo)本表面見淺潰瘍，可能是引起消化道出血的原因。

十二指腸球部隆起性病變的可能病因較多，Brunner腺瘤的診斷需與間質(zhì)瘤、神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤、異位胰腺等相鑒別。①間質(zhì)瘤：可發(fā)生于消化道任何部位，早期可無任何癥狀和體征，腫瘤黏膜面有豐富的血管，可因糜爛、潰瘍而發(fā)生消化道出血，體積較大的腫瘤可發(fā)生中心缺血壞死，引起腸壁潰瘍、出血或穿孔。診斷時(shí)需綜合分析臨床、影像學(xué)表現(xiàn)和組織病理學(xué)、免疫組化檢查結(jié)果。②神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤：可發(fā)生于消化道任何部位，呈結(jié)節(jié)狀、息肉樣改變。由于神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤可產(chǎn)生大量組胺，引起高胃酸分泌，并有豐富的血管，故腫瘤中央表面?？梢娦螒B(tài)不規(guī)則的潰瘍，可能引起出血。③異位胰腺：是一種胰腺先天性畸形，最常見于胃十二指腸，多位于黏膜下層，其次為固有肌層，少數(shù)可侵及全層。部分異位胰腺體積增大，壓迫黏膜，可導(dǎo)致黏膜缺血、壞死形成潰瘍，如累及血管，可出現(xiàn)黑便、嘔血等表現(xiàn)。

關(guān)于Brunner腺瘤是否需手術(shù)切除，目前仍存有爭議。部分學(xué)者認(rèn)為只需定期隨訪，另一部分學(xué)者則建議行內(nèi)鏡下切除或手術(shù)切除以避免并發(fā)癥發(fā)生。筆者根據(jù)臨床經(jīng)驗(yàn)以及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，建議對Brunner腺瘤進(jìn)行治療。首先，盡管Brunner腺瘤通常被認(rèn)為是一種良性病變，但已有多例起源于Brunner腺的原發(fā)性十二指腸腺癌的報(bào)道[6]。其次，影像學(xué)檢查如超聲、CT均無法明確十二指腸球部隆起性病變的性質(zhì)，需與間質(zhì)瘤、異位胰腺等進(jìn)行鑒別診斷[7]，內(nèi)鏡活檢亦難以獲得黏膜下組織而作出病理確診[1，5]，確診依賴于手術(shù)標(biāo)本病理檢查。第三，即使是無癥狀的良性腫瘤，也會因腫瘤生長、體積增大而引起消化道出血、梗阻等并發(fā)癥。然而，外科手術(shù)切除十二指腸隆起性病變有發(fā)生術(shù)后胰瘺等嚴(yán)重并發(fā)癥的風(fēng)險(xiǎn)[8]，且如果術(shù)后病理診斷為良性Brunner腺瘤，可能導(dǎo)致醫(yī)患雙方對外科手術(shù)的必要性產(chǎn)生爭議。因此，盡早行內(nèi)鏡下切除術(shù)可能是更可取的選擇。一項(xiàng)關(guān)于內(nèi)鏡下切除術(shù)對十二指腸Brunner腺瘤治療效果的研究[5]表明，30例最大徑為0.6～7.0 cm的Brunner腺瘤的整塊切除率為100%，僅1例患者發(fā)生術(shù)后遲發(fā)性出血并發(fā)癥。

十二指腸有豐富的血管網(wǎng)絡(luò)，術(shù)中出血風(fēng)險(xiǎn)高。十二指腸管壁薄、操作空間小，術(shù)中穿孔風(fēng)險(xiǎn)亦較大。因此Brunner腺瘤的ESD治療須由經(jīng)驗(yàn)豐富的內(nèi)鏡醫(yī)師實(shí)施。本例患者術(shù)中和術(shù)后均未出現(xiàn)大出血、穿孔或其他嚴(yán)重并發(fā)癥，術(shù)后恢復(fù)良好。

綜上所述，十二指腸球部巨大Brunner腺瘤伴出血臨床上較少見，經(jīng)治醫(yī)師在診治消化道出血病例時(shí)需拓寬思路, 不能忽視這一少見病因。對于十二指腸球部隆起性病變，應(yīng)注 意鑒別診斷，以避免誤診或漏診。ESD對于十二指腸Brunner腺瘤是一種相對安全、有效的治療手段，但仍需開展多中心前瞻性研究驗(yàn)證其療效。

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GiantDuodenalBulbBrunner’sGlandAdenomaCausingGastrointestinalBleeding:ReportofACaseandReviewofLiterature

TANGGuanghua,JIANGDanbin,SHANJiping,ZHUJianqing,FUChanglai,WANGZhixiang,YANGYong,ZHUYan,ZHENGYingying.

DepartmentofGastroenterology,theAffiliatedYanchengHospitalofSoutheastUniversityMedicalCollege,Yancheng,JiangsuProvince(224001)

JIANG Danbin, Email: drjdb@126.com

Duodenum; Brunner’s Gland Adenoma; Gastrointestinal Hemorrhage; Diagnosis; Therapy;Endoscopic Submucosal Dissection

10.3969/j.issn.1008-7125.2017.12.014

*Email: yclhltgh@126.com

#本文通信作者，Email: drjdb@126.com

(2017-07-27收稿；2017-08-29修回)