帶蒂巨大脂肪瘤致腸套疊一例并文獻復(fù)習(xí)

劉曉勇，王剛成，劉英俊，程 勇，王有財，化朋標(biāo)

帶蒂巨大脂肪瘤致腸套疊一例并文獻復(fù)習(xí)

劉曉勇，王剛成#，劉英俊，程 勇，王有財，化朋標(biāo)

腸脂肪瘤；腸套疊；內(nèi)鏡治療

腸脂肪瘤是腸道罕見的非上皮源性間葉組織腫瘤之一，多數(shù)位于結(jié)直腸，因其臨床表現(xiàn)缺乏特異性，僅在手術(shù)或者內(nèi)鏡檢查時偶然發(fā)現(xiàn)[1-6]，瘤體較大者可能合并腸梗阻、穿孔、出血等急腹癥癥狀，術(shù)前難以明確診斷。現(xiàn)以鄭州大學(xué)附屬腫瘤醫(yī)院近期收治的一例回盲部脂肪瘤患者為例，并結(jié)合國內(nèi)外相關(guān)文獻報道的24例腸脂肪瘤患者的臨床資料，回顧分析該病的診治特點，以提高臨床醫(yī)師對此病的認識。

1 臨床資料

1.1病例資料患者，女，46歲。以“反復(fù)腹痛10天，加重1天”于2016年1月5日入院?；颊?0 d前無明顯誘因出現(xiàn)右上腹痛，并于入院前1 d加重，不能平臥，伴腹脹、停止排氣排便，無發(fā)熱、消瘦及黑便等。既往體健。查體：腹稍脹，右上腹部壓痛明顯，無反跳痛，未觸及包塊，Murphy征陰性，腸鳴音弱。輔助檢查：彩超示上腹及中腹異?；芈?，脾周積液，可疑腸套疊；CT示右下腹占位并腸套疊，不排除惡性病變；患者因急腹癥未行常規(guī)腸鏡檢查。急診腹腔鏡探查見：末段回腸及回盲部套入升結(jié)腸達肝區(qū)，套疊腸管水腫明顯，無法腔鏡下還納，遂中轉(zhuǎn)開腹。術(shù)中水腫腸管內(nèi)可捫及6 cm×4 cm質(zhì)硬腫塊，結(jié)腸系膜局灶質(zhì)硬結(jié)節(jié)，結(jié)節(jié)行冰凍組織病理檢查，結(jié)果顯示“考慮炎性病變”。結(jié)合CT，考慮回盲部惡性病變可能性大，行根治性右半結(jié)腸切除。術(shù)后病理檢查結(jié)果顯示：黏膜下脂肪瘤，最大徑7 cm；瘤體表面黏膜慢性炎伴出血；系膜結(jié)節(jié)為淋巴細胞浸潤，考慮炎癥?；颊咝g(shù)后痊愈出院，術(shù)后第6個月、12個月隨訪，生存良好，未見復(fù)發(fā)。手術(shù)標(biāo)本見圖1A，病理表現(xiàn)見圖1B、1C。

A:手術(shù)標(biāo)本(腸腔翻轉(zhuǎn));B:顯微鏡下腫瘤及黏膜表現(xiàn)(HE,×200);C:顯微鏡下腫瘤實質(zhì)表現(xiàn)(HE,×200)。圖1 大體及病理標(biāo)本圖片

1.2文獻分析以“腸脂肪瘤”“pedunculated lipoma”“caecum lipoma”為關(guān)鍵詞，檢索1986年至2016年P(guān)ubmed、谷歌學(xué)術(shù)搜索、中國知網(wǎng)、萬方數(shù)據(jù)庫等的數(shù)據(jù)。選取病例資料相對完整，有病理學(xué)診斷依據(jù)，分析項目包括臨床表現(xiàn)、影像學(xué)檢查及(或)內(nèi)鏡檢查、病理學(xué)特點、治療、預(yù)后等的病例，剔除重復(fù)報道病例，共24例腸脂肪瘤患者納入回顧性分析研究。24例的資料見表1。24例患者中，20例臨床表現(xiàn)為腹痛，其中伴急性腸梗阻癥狀12例，伴血便9例；3例僅有腹部不適或大便習(xí)慣改變；1例體檢時偶然發(fā)現(xiàn)。術(shù)前檢查腸套疊9例，小腸-小腸套疊3例，回結(jié)腸套疊5例，結(jié)腸結(jié)腸套疊1例；腸道占位伴/不伴梗阻15例，5例提示惡性可能(其中2例內(nèi)鏡提示惡性可能，3例CT提示惡性可能)。24例中2例行內(nèi)鏡下切除，13例患者行部分腸段切除，9例行左/右半結(jié)腸切除術(shù)，所有病例經(jīng)隨訪1 a未見復(fù)發(fā)。病理學(xué)特征：病變位于小腸6例，其中近回盲瓣回腸3例，均為單發(fā)，最大徑中位數(shù)(上下四分位數(shù))為2.22 (1.0，3.0) cm；病變位于結(jié)腸18例，最大徑(上下四分位數(shù))為5.03(3.0，8.0) cm。術(shù)后病理均提示為黏膜下脂肪瘤，病灶細胞為成熟脂肪細胞，伴或不伴腸黏膜淺表潰瘍、黏膜慢性炎癥伴出血壞死，符合腸脂肪瘤的病理學(xué)特征。

表1 24例腸脂肪瘤患者的臨床表現(xiàn)及診治方式

續(xù)表1

2 討論

腸脂肪瘤是臨床上少見的腸良性腫瘤，病因?qū)W不明，可能與炎癥刺激、先天性發(fā)育不良、全身脂肪代謝障礙以及腸營養(yǎng)不良有關(guān)[21]。好發(fā)于50～60歲女性。90%的脂肪瘤位于黏膜下層，少數(shù)見于漿膜下層，直徑在數(shù)毫米到30 cm。脂肪瘤較小時患者通常無癥狀，瘤體較大(直徑≥2 cm)時患者可出現(xiàn)腹痛、腹脹等非特異性癥狀。瘤體黏膜表面潰瘍會導(dǎo)致急慢性消化道出血，位于小腸及回盲部較大的腫塊易引發(fā)腸梗阻、腸套疊，臨床癥狀與惡性腫瘤相似。

腸脂肪瘤質(zhì)地柔軟，多位于腸腔內(nèi)，體格檢查時很難觸及明顯腫塊，CT結(jié)合內(nèi)鏡可協(xié)助診斷。①CT：典型表現(xiàn)為孤立的邊界完整的規(guī)則的卵圓形腫物，與脂肪組織有共同密度[4]。當(dāng)腫瘤存在脂肪壞死、纖維間隔、結(jié)節(jié)樣改變時很難與高分化脂肪肉瘤相鑒別。薄層CT結(jié)合增強掃描可直觀顯示腸梗阻、腸套疊腸壁缺血水腫壞死的狀態(tài)及血管并發(fā)癥，以及腫瘤與周圍組織的關(guān)系、有無遠處轉(zhuǎn)移等，這可為急腹癥的鑒別診斷、手術(shù)方案的制定及醫(yī)患溝通提供較好的指導(dǎo)。②內(nèi)鏡：典型表現(xiàn)為完整的黏膜包裹脂肪組織，活檢時通常有脂肪組織壓出，即“帳篷反應(yīng)”“裸脂征”[22-23]，直視下容易與其他瘤變相鑒別；但少數(shù)脂肪瘤表現(xiàn)為固定的蕈樣腫物伴表面潰瘍壞死出血，外觀上很難與惡性腫瘤相鑒別。內(nèi)鏡取材活檢較淺及內(nèi)鏡醫(yī)師經(jīng)驗不足常導(dǎo)致內(nèi)鏡下不能確診。超聲內(nèi)鏡可以從層次上診斷脂肪瘤，有助于提高診斷準確率，但要求較高的腸道準備。對于無法行內(nèi)鏡檢查的急癥患者，在CT不能明確診斷的情況下，需要通過術(shù)中探查及術(shù)后病理檢查最終確診。

腸脂肪瘤治療上應(yīng)遵循個體化原則。對于腫瘤較小無癥狀者可定期隨訪觀察；對于短期內(nèi)腫瘤增長較快的患者，建議早期內(nèi)鏡下治療。內(nèi)鏡治療具有創(chuàng)傷小、療效確切、恢復(fù)快、術(shù)后生活質(zhì)量高等優(yōu)點，但對于結(jié)直腸脂肪瘤的內(nèi)鏡下治療指征及手術(shù)方式的選擇尚無共識。文獻[23]報道內(nèi)鏡下切除直徑<2 cm的腸脂肪瘤安全有效，內(nèi)鏡醫(yī)師可據(jù)實際情況選擇電切術(shù)、咬除術(shù)、ESD術(shù)、EMR術(shù)、EPMR術(shù)及氬離子凝固術(shù)(APC)。較大腸脂肪瘤的內(nèi)鏡手術(shù)對患者體質(zhì)及內(nèi)鏡醫(yī)師的經(jīng)驗要求都較高。雖然有內(nèi)鏡下成功切除直徑4 cm腸脂肪瘤的案例，但是對于直徑≥2 cm的腸脂肪瘤，因結(jié)直腸腸壁薄、腸腔存在彎曲、操作空間小，腫瘤基底涉及脈管系統(tǒng)甚至漿膜下時，內(nèi)鏡下灼燒極易致出血穿孔，腫瘤套扎器雖然可以減少因燒灼帶來的穿孔風(fēng)險，但易造成腫瘤殘留[3,24-25]。內(nèi)鏡下切除組織須送病理檢查以明確診斷。廣基寬蒂且內(nèi)鏡下外觀與惡性腫瘤相近，腫瘤直徑≥2 cm估計內(nèi)鏡下難以切除，內(nèi)鏡下活檢不排除惡性，合并出血、腸梗阻、腸套疊等患者適用腹腔鏡或開腹手術(shù)。術(shù)式的選擇應(yīng)考慮腫瘤大小、位置、術(shù)前檢查的完備情況以及并發(fā)癥等因素，可選擇單純腫瘤切除、腸段切除、擴大切除術(shù)等。對于合并腸套疊患者，不建議腸管復(fù)位單純腫瘤切除，優(yōu)先選擇擴大切除術(shù)，以免單純腫瘤切除后套疊復(fù)發(fā)。由于部分結(jié)直腸脂肪瘤可以與結(jié)腸癌、結(jié)腸息肉伴發(fā)共存，因此對于中老年患者，在術(shù)前檢查不完善、內(nèi)鏡下惡性外觀及影像學(xué)檢查不能排除惡性情況下，主張擴大腸切除術(shù)甚至根治術(shù)，盡可能減少內(nèi)鏡下切除，以免遺漏惡性病變[26]。

腸脂肪瘤分化好，預(yù)后良好。雖然至今未有惡變的報道，但對于腫瘤體積大的患者，建議行MDM2基因檢測[27]，除外非典型脂肪性腫瘤/高分化脂肪肉瘤的可能。對于腸脂肪瘤的隨訪目前尚無共識，多數(shù)建議定期腸鏡檢查[28]。

綜上所述，腸脂肪瘤是少見的良性病變，好發(fā)于50～60歲女性患者，癥狀與腫瘤的大小位置有關(guān)，CT及內(nèi)鏡等檢查可協(xié)助診斷，確診依賴病理學(xué)檢查。治療應(yīng)個體化，對于病變較小者可隨訪及內(nèi)鏡治療，對于癥狀性病變及不排除惡性可能的患者優(yōu)先選擇外科手術(shù)。

[1] CHEHADE HH,ZBIBO RH,NASREDDINE W,et al.Large ileocecal submucosal lipoma presenting as hematochezia, a case report and review of literature[J].Int J Surg Case Rep, 2015,10:1

[2] LIN MW,CHEN KH,LIN HF,et al.Laparoscopy-assisted resection of ileoileal intussusception caused by intestinal lipoma[J].J Laparoendosc Adv Surg Tech A,2007,17(6):789

[3] LUCAS LC,FASS R,KROUSE RS.Laparoscopic resection of a small bowel lipoma with incidental intussusception[J].JSLS,2010,14(4):615

[4] MARTINEZ-MIER G,ORTIZ-BAYLISS AB,ALVARADO-ARENAS R, et al.Caecum lipoma: a rare cause of lower gastrointestinal bleeding[J].BMJ Case Rep,2014.DOI:10.1136/bcr-2014-206526

[5] MOUAQIT O,HASNAI H,CHBANI L,et al.Pedunculated lipoma causing colo-colonic intussusception:a rare case report[J].BMC Surg,2013,13(1):51

[6] PRESTI ME,FLYNN MF,SCHUVAL DM,et al.Colonic lipoma with gastrointestinal bleeding and intussusception[J].ACG Case Rep J,2015,2(3):135

[7] CREASY TS,BAKER AR,TALBOT IC,et al.Symptomatic submucosal lipoma of the large bowel[J].Br J Surg,1987,74(11):984

[8] BAHADURSINGH AM，ROBBINS PL ,LONGO WE.Giant submucosal sigmoid colon lipoma[J].Am J Surg,2003,186(1):81

[9] AMINIAN A,NOAPARAST M,MIRSHARIFI R,et al.Ileal intussusception secondary to both lipoma and angiolipoma:a case report [J].Cases J,2009.DOI:10.4076/1757-1626-2-7099

[10]DULTZ LA,ULLERY BW,SUN HH ,et al.Ileocecal valve lipoma with refractory hemorrhage[J].JSLS,2009,13(1):80

[11]MANDAL S,KAWATRA V,DHINGRA KK,et al.Lipomatous polyp presenting with intestinal intussusception in adults:report of four cases[J].Gastroenterology Res,2010,3(5):229

[12]吳琪芳,許建明,張超,等.結(jié)腸巨大脂肪瘤誤診為結(jié)腸癌[J].中華消化雜志,2012,32(11):782

[13]ATMATZIDIS S,CHATZIMAVROUDIS G,PATSAS A,et al.Pedunculated cecal lipoma causing colo-colonic intussusception:a rare case report[J].Case Rep Surg,2012.DOI:11.1155/2012/279213

[14]年媛媛,張宏博.內(nèi)鏡下切除回盲部巨大脂肪瘤一例[J].中華消化內(nèi)鏡雜志,2012,29(7):369

[15]GRASSO E,GUASTELLA T.Giant submucosal lipoma cause colo-colonic intussusceptions:a case report and review of literature[J].Ann Ital Chir,2012,83(6):559

[16]ALLOS Z,ZHUBANDYKOVA D.Large benign submucosal lipoma presented with descending colonic intussusception in an adult[J].Am J Case Rep,2013,14:245

[17]王磊，陳平，宗亮，等.結(jié)腸血管脂肪瘤合并腸套疊一例[J].中華普通外科雜志,2013,28(5):336

[18]呂龍,陳功,馬平.回盲部脂肪瘤1例[J].診斷病理學(xué)雜志,2014,21(3):187

[19]孫秀靜,王燕斌,朱東,等.巨大結(jié)腸脂肪瘤一例并文獻復(fù)習(xí)[J].中華臨床醫(yī)師雜志:電子版,2014,8(22):3949

[20]KUMAR L,LAKSMAN TK.Giant submucosal lipomatous polyp causing perforation of sigmoid colon:a case report and review of literature[J].J Clin Diagn Res,2015,9(1):PD22

[21]GERACI G,PISELLO F,ARNONE E ,et al.Endoscopic resection of a large colonic lipoma:case report and review of literature[J].Case Rep Gastroenterology,2010,4(1):6

[22]牛露偉，劉浩，王凱，等.胃腸道脂肪瘤的臨床分析[J].中華普通外科雜志,2016,31(9):785

[23]MAKARAWO TP,DAMADI A,MITTAL VK,et al.Colonoscopic perforation management by laparoendoscopy:an algorithm[J].JSLS,2014,18(1):20

[24]AYDIN HN,BERTIN P,SINGH K,et al.Safe techniques for endoscopic resection of gastrointestinal lipomas[J].Surg Laparosc Endosc Percutan Tech,2011,21(4):218

[25]齊志鵬,時強,姚禮慶,等.結(jié)直腸脂肪瘤的內(nèi)鏡診斷與治療[J].中華普通外科雜志,2016,31(4):325

[26]CROOME KP,COLQUHOUN PH.Intussusception in adults[J].Can J Surg,2007,50(6):E13

[27]曾慶環(huán),萬軍.良、惡性消化道黏膜下腫瘤的辨識及其隨訪研究現(xiàn)狀[J].中華消化雜志,2016,36(9):646

[28]ESMO/European Sarcoma Network Working Group.Gastrointestinal stromal tumours:esmo clinical practice guidelines for diagnosis,treatment and follow-up[J].Ann Oncol,2014(Suppl 3):iii21

(2017-03-07收稿 責(zé)任編輯王 曼)

10.13705/j.issn.1671-6825.2017.06.027

鄭州大學(xué)附屬腫瘤醫(yī)院普通外科 鄭州 451100

#通信作者,男,1972年10月生，博士，主任醫(yī)師，研究方向：胃腸腫瘤,E-mail：wanggangcheng_2018@163.com