球囊持續(xù)擴張技術在小兒一穴肛中的應用

劉向陽 陳 磊 李洪濤 馬 坤 趙蓓蓓 李 龍

球囊持續(xù)擴張技術在小兒一穴肛中的應用

劉向陽1陳 磊1李洪濤1馬 坤1趙蓓蓓1李 龍2

目的 探討球囊持續(xù)擴張技術在小兒一穴肛中的應用。方法回顧性分析1996年12月至2014年8月作者收治的一穴肛患兒21例，均應用球囊持續(xù)擴張技術對其共同管道進行持續(xù)擴張，誘導其組織生長，并進行尿道和陰道成形術。結果21例患兒術后所有重建的尿道、陰道及外陰，不管是外觀還是質感和觸感方面均獲得滿意的效果結論球囊持續(xù)擴張技術能夠誘導泌尿生殖道的增長，且擴張的泌尿生殖道在組織學上和陰道很相似，該技術是治療高位一穴肛的首要選擇。

球囊擴張;一穴肛;外科學;治療;兒童

高位一穴肛是指共同管的長度超過3 cm，其治療目前是小兒外科領域的難點之一。因為此畸形常伴有前庭區(qū)發(fā)育不良和共同管細小，難點是沒有足夠的組織來成形尿道和陰道。目前流行的治療方法是將纖細的共同管留作尿道，采用大腿內側皮瓣、陰道壁瓣整形，結腸、小腸或直腸袢替代等方法成形陰道［1－3］。這些方法的缺點是不能同時矯正尿失禁、陰道狹窄和陰道干澀等并發(fā)癥。軟組織擴張生長的技術已經(jīng)廣泛應用于整形外科中，成功解決了皮膚組織不足的問題。本研究應用球囊持續(xù)擴張技術對21例一穴肛患兒的共同管道進行持續(xù)擴張，誘導其組織生長，進而行尿道和陰道成形，獲得滿意療效，現(xiàn)報告如下。

材料與方法

一、臨床資料

收集1996年12月至2014年8月作者收治的21例患兒進行回顧性分析，患兒年齡自6個月至12歲。共同管道(陰道口到泄殖腔外口)的長度2.5～5.2 cm，平均(3.45±0.73)cm，直徑0.4～1.0 cm，平均(0.52±0.18)cm。其中17例由于膀胱頸發(fā)育不良合并小便失禁(IV級)，11例合并骶骨發(fā)育不全(6例第三、四、五骶椎缺如;5例第四、五骶椎缺如)。7例曾予手術治療，包括結腸造瘺術1例，直腸肛門成型術6例。

二、球囊擴張程序

首先在全麻下行結腸造口術和恥骨上膀胱造口術，用10號硅膠導尿管的球囊(球囊長4～5 cm，直徑2.0～3.5 cm)插入共同管道，用3M膠帶固定在皮膚上以避免球囊擴張時脫落。每次用0.2 mL生理鹽水緩慢注入球囊，使球囊壓力保持穩(wěn)定，采用專業(yè)測壓儀器檢測注水球囊壓力。作者前期研究表明［4－5］，球囊達到平穩(wěn)狀態(tài)需要經(jīng)過加速期、穩(wěn)定期和停滯期。球囊被保持在一定壓力下(30～50 mm-Hg)每天24 h。間隔12 h后，重新注入生理鹽水恢復球囊的壓力。球囊擴張持續(xù)時間21～35 d，平均(26.8±3.1)d，泌尿生殖道直徑被擴張到2.5～3.0 cm，平均(2.8±0.2)cm。擴張壓力為30～50 mm-Hg，平均為(41.6±8.9)mmHg。隨著球囊直徑的增大，泌尿生殖道的直徑也被逐漸擴張，直到擴張到理想的寬度。在此過程中，無需應用抗生素來預防泌尿系感染。在這種持續(xù)擴張的過程中，未遇到泌尿生殖器感染及其上皮細胞壞死。所有病例均依靠擴張的泌尿生殖道行尿道及陰道成形。

三、手術過程

由骶骨中部至共同管邊緣做后正中切口，在電刺激的引導下，將肛提肌及其肌肉群由中線切開，暴露共同管的后壁，沿中線切開。此時，膀胱、陰道、直腸很容易被辨認。首先，將直腸從泌尿生殖道分離，然后將尿道和陰道從連接處分開，被擴張的竇道被分割成兩部分:前面部分寬1.2 cm，延續(xù)成尿道，后面部分形成陰道。之后尿道和陰道的隔膜被分裂至腹膜反折處。用5－0的PDS線縫合膀胱的兩個邊緣形成膀胱頸。在膀胱頸被完全重建之前，找到膀胱頸，把6號導尿管插入膀胱頸，沿導尿管縫合，重建尿道。后面部分被縫合重建成陰道。通過縫合尿道和陰道的橫紋肌，在它們之間形成一層柔軟組織。通過牽拉直腸并縫合至肛周括約肌處形成肛門。

結果

作者在手術中收集了部分經(jīng)過球囊擴張的泌尿生殖道組織，發(fā)現(xiàn)共同管壁的復層鱗狀上皮增厚，基底層上皮細胞增生活躍，黏膜下層毛細血管增生，沒有發(fā)現(xiàn)明顯的炎性細胞滲透(圖5)。術后所有病例隨訪時間6個月至11年，所有重建的尿道、陰道及外陰無論是在外觀還是在質感和觸感方面均獲得滿意的效果。其中17例術前伴有IV級尿失禁的病例，經(jīng)過手術9例達到?jīng)]有尿滴瀝的I級控制排尿，8例達到II級控制排尿。1例手術后成形的尿道遠端裂開，手術后6個月再次手術成功，無并發(fā)癥發(fā)生。另外1例青春期尿道直徑增大，行尿道成形術。所有病例術后均未做陰道擴張術，隨訪部分病例，陰道無狹窄、擴張皮膚無回縮表現(xiàn)。目前，所有患兒均生長發(fā)育正常，其中15例已經(jīng)就讀于初中或高中。

圖1 高位一穴肛球囊持續(xù)擴張前。顯示先天性泄殖器官畸形，肛門，陰道，尿道合用一個通道; 圖2 球囊持續(xù)擴張中。球囊被保持在一定壓力下(30～50 mmHg)每天24 h; 圖3 球囊持續(xù)擴張后。泌尿生殖道的直徑也被逐漸擴張，直到擴張到理想的寬度; 圖4 手術后重建的尿道、陰道及肛門外觀; 圖5 高倍鏡(10倍、100倍)下可發(fā)現(xiàn)共同管壁的復層鱗狀上皮增厚，基底層上皮細胞增生活躍，黏膜下層毛細血管增生Fig．1 Prior to balloon dilatation of high one-point anus．Only one passageway was available for anus，vagina and urethra; Fig．2 Balloon dilating．Balloon was pressurized between 30－50 mmHg for 24 h daily; Fig.3 After balloon dilatation，the diameter of urogenital tract expanded wide enough; Fig.4 After operation，anus，vagina and urethra were reconstructed; Fig.5 Under high-power microscope(10×，100×)，common tract`s stratified squamous epithelium became thickened，epithelial cells of basal layer proliferated actively and submucosal capillary was hyperplasic

討論

高位一穴肛是先天性肛門直腸畸形中最嚴重的一種，表現(xiàn)為直腸、尿道及陰道發(fā)育不良，匯合成一共同管開口于會陰。多數(shù)學者認為一穴肛是由泄殖腔分化不全所致［6］。如何重建直腸、尿道及陰道組織，使重建的組織不管是在外觀上，還是在生理上都能像正常組織一樣，確保正常小便、性交功能和生殖功能，是小兒外科醫(yī)生努力的方向。而膀胱頸和尿道的重建是難點。手術的目的是實現(xiàn)解剖形態(tài)和功能上的重建，即建立的泌尿和生殖系統(tǒng)具有正常的控制排尿功能以及性生活與生殖功能。本研究顯示高位一穴肛共同管可以通過緩慢持續(xù)的球囊擴張技術，誘導其增寬，提供足夠的組織滿足重建尿道和陰道的需要。球囊擴張誘導增生的組織在形態(tài)和功能上較腸管和皮膚等其它替代組織更接近于尿道和陰道，可以解決高位一穴肛畸形重建手術中的組織不足問題。

有組織學研究表明，柔軟組織在受到持續(xù)外力作用后，會出現(xiàn)表皮組織生長和膠原蛋白合成［7］。值得注意的是，表皮組織的生長促使周圍血管增生，提高擴張組織的生存率［8］。作者前期研究表明:在肛環(huán)拉伸長度和肛環(huán)承受的壓力之間存在著一定的關聯(lián)［4，5］。只有在40～90 mmHg持續(xù)球囊擴張的壓力下，肛管能感受到其壓力，并能持續(xù)增長。球囊擴張技術在治療先天或后天的肛門直腸狹窄疾病中取得了良好的效果。首先用球囊擴張泌尿生殖道的壁，為尿道和陰道的重建創(chuàng)造了空間。臨床上，經(jīng)后矢狀入路肛門直腸、陰道及尿道成形術被廣泛應用［9－10］。有學者報道將高位一穴肛的共同管做尿道，再用腸管及皮膚等組織成形陰道，術后尿失禁是常見并發(fā)癥，推測與骶骨發(fā)育不良有關［2－4］。本研究結果提示，通過球囊擴張誘導的共同管生長的組織行膀胱頸重建及尿道成形后，盡管患兒存在骶骨發(fā)育不全，但是術后相當一部分患兒獲得了排尿控制的能力。這說明膀胱頸的重建和避免膀胱尿道周圍組織的損傷對建立排尿控制功能非常關鍵。本研究由于隨訪時間有限，目前尚不足以對陰道的功能做出評價，但是擴張的共同管在組織學上與陰道非常相似，當患兒到青春期的時候，由于分泌激素的作用，會促進重建陰道的生長，不必像腸管和皮膚等組織重建術后需要長期擴張。血管的增生避免了重建陰道的組織壞死及狹窄。

因此，球囊擴張能夠誘導泌尿生殖道的增長，且擴張的泌尿生殖道在組織學上和陰道很相似。通過6個月至11年的隨訪發(fā)現(xiàn)，重建的尿道和陰道獲得了令人滿意的外觀和良好的排尿控制效果。我們認為，該項技術對于高位一穴肛的治療是首要的選擇。

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Application of balloon dilatation in children with one-point anuss.

Liu Xiangyang1，Chen Lei1，Li Hongtao1，Ma Kun1，Zhao Beibei1，Li Long2．
1Central Municipal Affiliated Hospital，Hebei Medical University，Cangzhou 061000，China;2Department of Pediatric Surgery，Capital Institution of Pediatrics，Beijing 100020，China，Corresponding author:Li Long，E-mail:longlicn@yeah．net

ObjectiveTo explore the application of balloon dilatation in children with one-point anus．MethodsRetrospective analysis was performed for 21 hospitalized children from December 1996 to August 2014．Continuous expansion of anal canal was enabled by balloon dilatation．And tissue growth was stimulated and reconstruction of urethra and vagina performed．ResultsAll reconstructions of urethra，vagina and vulva were satisfactory in appearance，texture and tactility．ConclusionsBalloon dilatation induces the growth of urogenital tract．Such a technique is a first choice for high one-point anus．

Balloon Dilatation;One Point Anus;Surgery;Therapy;Child

2014—10—09)

(本文編輯:仇 君 王愛蓮)

劉向陽，陳磊，李洪濤，等．球囊持續(xù)擴張技術在小兒一穴肛中的應用［J］．臨床小兒外科雜志，2017，16(1):70－72．

10．3969/j．issn．1671－6353．2017．01．016．

Citing this article as:Liu XY，Chen L，Li HT，et al．Application of balloon dilatation in children with one-point anuss［J］．J Clin Ped Sur，2017，16(1):70－72．DOI:10．3969/j．issn．1671－6353．2017．01．016．

10．3969/j．issn．1671—6353．2017．01．016

國家十一五科技支撐計劃課題(項目號: 2006BAIosA06)

1，河北醫(yī)科大學附屬滄州市中心醫(yī)院小兒外科(河北省滄州市，061001)2，首都兒科研究所(北京，100000)，通信作者:李龍，E-mail:longlicn@yeah.net