睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)腺瘤樣瘤1例報(bào)告

李耀軍 羅曉 徐明鑫 董國秋 王詩建 陳善苗 劉守磊 盧紅蓀

睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)腺瘤樣瘤1例報(bào)告

李耀軍 羅曉 徐明鑫 董國秋 王詩建 陳善苗 劉守磊 盧紅蓀

腺瘤樣瘤是一種形態(tài)學(xué)類似于腺瘤、起源不明、好發(fā)于生殖系統(tǒng)的良性腫瘤，由Golden等[1]于1945年首次提出。男性腺瘤樣瘤常發(fā)生于睪丸旁組織，而發(fā)生于睪丸內(nèi)的腺瘤樣瘤較為少見；男性發(fā)病年齡主要在30～50歲，多為良性腫瘤，手術(shù)可治愈，幾乎無復(fù)發(fā)和惡化?，F(xiàn)將本院2016年9月25日收治的1例男性睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)腺瘤樣瘤報(bào)道如下。

患者男，41歲。因“發(fā)現(xiàn)右側(cè)睪丸腫塊2個月”入院。2個月前洗澡時右側(cè)睪丸內(nèi)觸及花生米大小腫塊1枚，伴輕度觸痛，無尿路刺激癥狀，無畏寒發(fā)熱，無腰酸腹痛。否認(rèn)陰囊外傷、隱睪、結(jié)核病史。?？茩z查：右側(cè)睪丸下極觸及1枚腫塊，1.0cm× 0.8cm，表面光滑，質(zhì)稍硬，部位固定，界限較清，輕度觸痛。腫瘤標(biāo)志物檢查：甲胎蛋白（AFP）1.65ng/ml，絨毛膜促性腺素（HCG）＜0.1mIU/ml，均正常范圍。MRI檢查：右側(cè)睪丸內(nèi)可見一斜徑約9mm結(jié)節(jié)影，邊界尚清，T2WIfs、T1WI呈低信號，DWI呈混雜信號，增強(qiáng)掃描后強(qiáng)化較明顯，右側(cè)鞘膜囊內(nèi)見少量積液（圖1）；診斷為右側(cè)睪丸結(jié)節(jié)（富血供），精原細(xì)胞癌可能。CT檢查：盆腹腔內(nèi)及腹膜后未見腫大淋巴結(jié)。B超檢查：右側(cè)睪丸下極內(nèi)見1.0cm×0.8cm× 1.0cm低回聲區(qū)，邊界欠清，形態(tài)規(guī)則，CDFI可見血流信號（圖2）；診斷為右睪丸內(nèi)低回聲，占位可能。遂在腰硬麻醉下行腹股溝切口右側(cè)睪丸根治術(shù)，術(shù)中肉眼可見右睪丸下極1枚實(shí)性腫塊，1.0cm× 0.8cm，色灰白，邊界欠清，緊貼白膜。術(shù)后病理診斷為“（右側(cè)）睪丸腺瘤樣瘤”（圖3）。免疫組化：細(xì)胞角蛋白（+）、鈣網(wǎng)膜蛋白（+）、上皮膜抗原（-）、癌胚抗原（-）、CD34（-）、波形蛋白（+）。

圖1 MRI平掃+增強(qiáng)檢查提示右側(cè)睪丸結(jié)節(jié)（富血供），精原細(xì)胞癌可能

圖2 右側(cè)睪丸B超檢查提示右睪丸內(nèi)低回聲，占位可能（箭頭所示為血流信號）

圖3 睪丸腫瘤組織病理切片所見（HE染色，×200）

討論腺瘤樣瘤主要發(fā)生于睪丸旁組織，以附睪最為常見，發(fā)生在睪丸內(nèi)的腺瘤樣瘤較為少見。自Horstma等[2]報(bào)道第1例睪丸內(nèi)腺瘤樣瘤以來，目前共報(bào)道睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)腺瘤樣瘤約13例，多起源于睪丸網(wǎng)或睪丸白膜。睪丸腺瘤樣瘤主要表現(xiàn)為生長緩慢、無明顯癥狀的陰囊內(nèi)質(zhì)硬小腫塊，直徑一般＜2cm，通常為偶然發(fā)現(xiàn)；可見于各年齡段，其中30～50歲最為常見；患者血AFP、HCG均在正常范圍。精原細(xì)胞癌亦主要表現(xiàn)為生長緩慢且血AFP、HCG正常，因此睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)腺瘤樣瘤很難與睪丸精原細(xì)胞癌相鑒別。

陰囊內(nèi)腺瘤樣瘤B超影像學(xué)表現(xiàn)為睪丸內(nèi)＜2cm的實(shí)性占位病變，邊界清，均質(zhì)，多呈等回聲，部分為低回聲，少數(shù)為高回聲[3]；CDFI腫塊內(nèi)部無或少量血流信號[4]。B超檢查可以很好地區(qū)分睪丸腺瘤樣瘤在睪丸旁或睪丸內(nèi)，但尚不能很好地鑒別腺瘤樣瘤與睪丸惡性腫瘤。90%～95%的成人原發(fā)睪丸腫瘤是生殖細(xì)胞源性的；最常見的是精原細(xì)胞瘤與混合生殖細(xì)胞腫瘤，精原細(xì)胞瘤典型B超影像學(xué)表現(xiàn)是均質(zhì)、低回聲結(jié)節(jié)。當(dāng)B超檢查不足以明確診斷或發(fā)現(xiàn)異常時，MRI可以很好地顯示腫瘤邊緣與周圍組織的關(guān)系。MRI增強(qiáng)掃描可見睪丸惡性腫瘤與其他睪丸疾病相比，對側(cè)正常睪丸實(shí)質(zhì)增強(qiáng)更為明顯[5]。Maitray等[6]報(bào)道1例睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)來源腺瘤樣瘤，MRI增強(qiáng)掃描表現(xiàn)為相對增強(qiáng)但弱于對側(cè)正常睪丸實(shí)質(zhì)。Sadowski等[7]研究表明睪丸鞘膜纖維瘤在MRI上表現(xiàn)為不增強(qiáng)。本文1例睪丸內(nèi)腫塊表現(xiàn)為強(qiáng)化明顯，不能排除精原細(xì)胞癌的可能。CT平掃檢查顯示盆腹腔內(nèi)及腹膜后未見腫大淋巴結(jié)。可見，CT檢查在明確睪丸性質(zhì)及判斷是否有腹膜后淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移方面具有重要意義。

關(guān)于腺瘤樣瘤的起源尚存爭論，目前較多證據(jù)支持間皮組織來源學(xué)說[8-10]。間葉來源細(xì)胞內(nèi)存在波形蛋白，它是間葉分化的標(biāo)記；而上皮膜抗原廣泛存在于各種上皮細(xì)胞膜系結(jié)構(gòu)中，與細(xì)胞角蛋白同為較好的上皮源性標(biāo)記物。因此，免疫組化檢查可幫助診斷腺瘤樣瘤。本文1例患者免疫組化結(jié)果為細(xì)胞角蛋白（+）、鈣網(wǎng)膜蛋白（+）、上皮膜抗原（-）、癌胚抗原（-）、CD34（-）、波形蛋白（+），進(jìn)一步支持腺瘤樣瘤間皮來源學(xué)說。

睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)腺瘤樣瘤較為少見，可原發(fā)于睪丸內(nèi)，亦可起源于白膜，也可以是腺瘤樣瘤模仿惡性腫瘤特征快速生長并侵入睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)。因此，行睪丸探查術(shù)時需考慮到腺瘤樣瘤睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)生長的可能性。腺瘤樣瘤是良性腫瘤，單純性腫瘤切除術(shù)即可治愈，無需進(jìn)一步治療，目前為止尚無術(shù)后腫瘤復(fù)發(fā)或惡化的報(bào)道。睪丸實(shí)質(zhì)內(nèi)腺瘤樣瘤可表現(xiàn)為不同形態(tài)特征，診斷難度較大；病理醫(yī)生應(yīng)考慮所有可能的情況，排除惡性腫瘤的情況，盡快行腫瘤切除術(shù)。

[1]Golden A,Ash J E．Adenomatoid tumors of the genitaltract[J]．Am J Pathol,1945, 21(1):63-79．

[2]Horstman W G,Sands J P,Hooper D G．Adenomatoid tumor of testicle[J]．Urology,1992,40:359-361．

[3]林文金,薛恩生,俞麗云,等．陰囊內(nèi)腺瘤樣瘤的超聲表現(xiàn)[J]．中華超聲影像學(xué)雜志, 2015,24(11):992-995．

[4]李志強(qiáng),崔立剛,陳文,等．陰囊內(nèi)腺瘤樣瘤的聲像圖表現(xiàn)[J]．中國超聲醫(yī)學(xué)雜志, 2013,29(11):1047-1049．

[5]Watanabe Y,Dohke M,Ohkubo K,et al．Scrotal disorders:evaluation of testicular enhancement patterns at dynamic contrast-enhanced subtraction MR imaging [J]．Radiology 2000,217:219-227．

[6]Maitray D P,Alvin C S．MRI of an adenomatoid tumor of the tunica albuginea [J]．A J R,2004,182:415-417．

[7]Sadowski E A,Salomon C G,Wojcik E M, et al．Fibroma of the testicular tunics:an unusual extratesticular intrascrotal mass [J]．J Ultrasound Med,2001,20:1245-1248．

[8]米粲,唐誼,丁長林,等．11例腺瘤樣瘤的免疫組織化學(xué)及超微結(jié)構(gòu)研究[J]．重慶醫(yī)科大學(xué)學(xué)報(bào),1991,16(4):292-294．

[9]Delahunt B,Eble J N,Srigley J R,et al．Paratesticular adenomatoid tumor,assessment of calretinin immunoexpression and cell proliferation indices[J]．J Urol,2000(12):105-116．

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2016-11-12）

（本文編輯：陳丹）

314500桐鄉(xiāng)市第一人民醫(yī)院泌尿外科（李耀軍、羅曉、王詩建、陳善苗、劉守磊、盧紅蓀），病理科（徐明鑫），影像科（董國秋）

盧紅蓀，E-mail：13736805858 @139.com