成人膝關(guān)節(jié)內(nèi)腱鞘巨細(xì)胞瘤的關(guān)節(jié)鏡下治療 11 例報(bào)告

趙洪波 張洪 周宏艷 竇靜 陳華 郭巖 李曉亮 王婷婷 孫健 呂松

. 論著 Original article .

成人膝關(guān)節(jié)內(nèi)腱鞘巨細(xì)胞瘤的關(guān)節(jié)鏡下治療 11 例報(bào)告

趙洪波 張洪 周宏艷 竇靜 陳華 郭巖 李曉亮 王婷婷 孫健 呂松

編者案語：腱鞘巨細(xì)胞瘤是一類較常見的良性軟組織腫瘤，部分有侵襲性。對于該類型的腫瘤切除，應(yīng)遵循腫瘤邊界切除的原則。在內(nèi)鏡下切除腫瘤是一種新的手術(shù)方式，但目前仍存在爭議。在關(guān)節(jié)鏡下，不能將腫瘤完整地分離 （剝離） 切除時(shí)，是否應(yīng)放棄關(guān)節(jié)鏡下的手術(shù)，改為開放手術(shù)？以保證腫瘤的完整切除。在關(guān)節(jié)鏡下對腫瘤進(jìn)行刨削，是否有導(dǎo)致腫瘤種植擴(kuò)散的可能？在鏡下對腫瘤進(jìn)行刨削，是否違背了腫瘤邊界切除的原則？

刊出趙洪波等的這篇“成人膝關(guān)節(jié)內(nèi)腱鞘巨細(xì)胞瘤的關(guān)節(jié)鏡下治療 11 例報(bào)告”論文，意在引起骨科同道，對這些問題的關(guān)注與討論！因此，歡迎骨科同道來信對此問題進(jìn)行討論。

Editor's comment: Giant cell tumors of the tendon sheath is a kind of common benign soft tissue tumor，partially aggressive. Tumor resection boundary should follow the principle. Endoscopic resection is a new surgical procedure， however， it is still controversial. If the tumor can not be completely separated，should we turn to the open surgery to ensure the complete removal of the tumor？ Is it possible that tumor planing under the endoscope leads to neoplasm metastasis？ Is that against the tumor resection boundary principle？

We have published the paper written by Zhao HB et al entitled Treatment of giant cell tumors of the tendon sheath in adult knee joint under arthroscope: report of 11 cases in order that attention from colleagues of orthopedics would be attracted and discussions would be made on the relevant issues. Thus we welcome letters from the orthopedic colleagues for comments and suggestions.

目的 對 11 例成人膝關(guān)節(jié)內(nèi)腱鞘巨細(xì)胞瘤 （giant cell tumor of tendon sheath，GCTS） 病例進(jìn)行回顧分析，探討膝關(guān)節(jié)內(nèi) GCTS 的臨床特點(diǎn)及關(guān)節(jié)鏡治療體會。方法 回顧性分析自 2005 年 4 月至 2014 年7 月收治的 11 例成人膝關(guān)節(jié) GCTS 患者，男 6 例，女 5 例，年齡 18～49 歲，平均 36.3 歲，左膝 4 例，右膝7 例。所有病例均采用關(guān)節(jié)鏡下手術(shù)治療。隨訪術(shù)后膝關(guān)節(jié)功能恢復(fù)情況，采用改良 HSS 評分進(jìn)行膝關(guān)節(jié)功能評定。結(jié)果 術(shù)后 11 例均獲 12～48 個(gè)月的門診隨訪，平均 30.1 個(gè)月。術(shù)后 8 周時(shí)，所有患者癥狀明顯改善或消失，較術(shù)前關(guān)節(jié)功能明顯改善，HSS 評分：術(shù)前 （33±5.1） 分，術(shù)后 8 周 （93±3.7） 分，差異有高度統(tǒng)計(jì)學(xué)意義 （P＜0.01）；術(shù)后 6 個(gè)月 （93±3.9） 分；術(shù)后 1 年 （94±2.8） 分；術(shù)后 2 年 （94±2.5） 分；術(shù)后 4 年（95±1.6） 分，與術(shù)后 8 周時(shí)比較，差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義 （P＞0.05）。所有患者至末次復(fù)診均未見復(fù)發(fā)。結(jié)論膝關(guān)節(jié)內(nèi) GCTS 極易漏診誤診，術(shù)前通過仔細(xì)查體，并結(jié)合核磁共振、彩超檢查，顯著提高膝關(guān)節(jié)內(nèi) GCTS 的診斷準(zhǔn)確率。關(guān)節(jié)鏡下徹底切除是治療本病的有效治療手段。

膝關(guān)節(jié)；巨細(xì)胞瘤；關(guān)節(jié)鏡；腱

腱鞘巨細(xì)胞瘤 （giant cell tumor of tendon sheath，GCTS） 是一種起源于腱鞘和關(guān)節(jié)滑膜組織的腫瘤。膝關(guān)節(jié)內(nèi)的 GCTS 由于缺乏特異性臨床表現(xiàn)，且臨床醫(yī)生往往對此病沒有足夠的認(rèn)識，從而難以做出及時(shí)準(zhǔn)確的臨床判斷，出現(xiàn)漏診或誤診。近年來，隨著對該疾病的認(rèn)識不斷深入，以及核磁共振和關(guān)節(jié)鏡微創(chuàng)技術(shù)的發(fā)展，使得關(guān)節(jié)內(nèi) GCTS 的診治水平有了較大提高。2005 年 4 月至 2014 年 7 月，我院經(jīng)關(guān)節(jié)鏡手術(shù)切除成人膝關(guān)節(jié)內(nèi) GCTS 11 例，取得了滿意的療效，報(bào)告如下。

臨床資料

本組 11 例，男 6 例，女 5 例，年齡 18～49 歲，平均 36.3 歲，左膝 4 例，右膝 7 例，病史2 個(gè)月～9 年，平均 26.7 個(gè)月。

1. 臨床主要表現(xiàn)：膝關(guān)節(jié)反復(fù)腫痛，伴有不同程度的活動(dòng)受限；關(guān)節(jié)屈伸活動(dòng)時(shí)疼痛明顯加重；有不同程度的股四頭肌萎縮。

2. 查體：髕下脂肪墊區(qū)壓痛 11 例，股四頭肌萎縮 11 例，浮髕試驗(yàn)陽性 11 例。

3. 輔助檢查：11 例 X 線片均未見明顯骨質(zhì)破壞表現(xiàn)。11 例膝關(guān)節(jié) MRI 及彩超檢查，結(jié)果顯示在髕下脂肪墊區(qū)有異常信號影，實(shí)性或囊實(shí)性腫物，T1WI 與 T2WI 均呈低信號。彩超：髕下脂肪墊區(qū)異常信號影，未見明顯血流信號。

二、手術(shù)方法與術(shù)后處理

仰臥位，腰麻滿意后，患肢大腿根部上氣囊止血帶，常規(guī)消毒鋪單。肢體抬高約 10 min 后，不驅(qū)血，氣囊止血帶加壓。

采用常規(guī)關(guān)節(jié)鏡前內(nèi)、前外入路，按順序、系統(tǒng)觀察關(guān)節(jié)內(nèi)各部位，找到病灶后，用活檢鉗多點(diǎn)取病變組織送病理檢查 （圖 1）。關(guān)節(jié)鏡監(jiān)視下，用刨削器徹底切除所有病變組織及周圍受累組織。然后用射頻氣化處理創(chuàng)面及徹底止血 （圖 2）。半月板、軟骨如有問題，一并相應(yīng)處理。充分沖洗關(guān)節(jié)腔后，閉合切口，棉腿適度加壓包扎。

術(shù)后常規(guī)抗炎治療，患膝間歇冰敷。麻醉消退后，即開始行踝泵功能鍛煉。根據(jù)關(guān)節(jié)內(nèi)創(chuàng)面大小，術(shù)后 3～14 天開始逐步膝關(guān)節(jié)屈伸功能鍛煉。全部患者手術(shù)切口均愈合好，無關(guān)節(jié)血腫發(fā)生，逐步功能鍛煉 （肌力、活動(dòng)度等），術(shù)后 12 天拆線。

妻子說，我擦這么多年地板，該你擦兩年了。我說，我肚子大彎不下來腰。妻子說，誰叫你彎腰擦呀？跟我一樣跪在地板上一塊一塊地擦。不是我不擦，實(shí)在是跪在地板上不好受。妻子說，看你一副受刑的樣子，你拿拖把簡單地拖一拖吧。我像受到大赦一般，樂顛顛地拿拖把去拖地板。

三、治療結(jié)果與隨訪

本組 11 例關(guān)節(jié)鏡下均見關(guān)節(jié)液略黏稠，關(guān)節(jié)內(nèi)部分滑膜增生。常規(guī)關(guān)節(jié)鏡探查時(shí)，未直接發(fā)現(xiàn)病灶，髕下脂肪墊區(qū)均有部分滑膜組織充血水腫、局部隆起。根據(jù)術(shù)前 MRI 所顯示病灶位置，使用刨削器進(jìn)行髕下脂肪墊區(qū)滑膜清理，逐步深入，顯露病灶。病灶均黃褐色，呈類圓形或不規(guī)則形，與周圍組織界限較清晰，鉗夾無明顯出血 （圖 3，4）。9 例為局限型，2 例為彌漫型。

本組 11 例術(shù)后 4、8 周，6、12、24、48 個(gè)月均獲 12～48 個(gè)月的門診隨訪，平均 30.1 個(gè)月。術(shù)后 4 周時(shí)，8 例膝關(guān)節(jié)仍有腫脹疼痛，尤以活動(dòng)后明顯，休息后癥狀明顯減輕。術(shù)后 8 周時(shí)，所有患者癥狀明顯改善或消失，關(guān)節(jié)功能較術(shù)前明顯改善，HSS 評分：術(shù)前 （33±5.1） 分，術(shù)后 8 周 （93± 3.7） 分，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義 （P＜0.01）；術(shù)后 6 個(gè)月 （93±3.9） 分，術(shù)后 1 年 （94±2.8） 分，術(shù)后 2 年（94±2.5） 分，術(shù)后 4 年 （95±1.6） 分，與術(shù)后 8 周比較，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義 （P＞0.05）。所有患者至末次復(fù)診時(shí)，通過核磁共振及彩超檢查，未見復(fù)發(fā)表現(xiàn)。

圖 1 術(shù)前 MRI 顯示：髕下脂肪墊區(qū)有異常信號影，囊實(shí)性腫物，T2WI 呈低信號圖 2 術(shù)中探查所見：病灶位于髕下脂肪墊區(qū)，呈黃褐色，類圓形或不規(guī)則形，與周圍組織界限較清晰，內(nèi)部無明顯血性內(nèi)容物，鉗夾無明顯出血圖 3 腫物切除術(shù)后宏觀表現(xiàn)：實(shí)性腫物，呈黃褐色，質(zhì)地柔韌，團(tuán)塊狀圖 4 術(shù)后病理檢查組織切片圖像 （HE 10 × 10）：鏡下主要由大的滑膜樣單核細(xì)胞、小的單核組織細(xì)胞和破骨細(xì)胞樣巨細(xì)胞組成。間質(zhì)內(nèi)出現(xiàn)間質(zhì)廣泛玻璃樣變纖維

討　　論

GCTS 是一種起源于腱鞘和關(guān)節(jié)滑膜的良性腫瘤。具有局部侵襲性，復(fù)發(fā)率高，偶可發(fā)生轉(zhuǎn)移，屬于交界性病變。占良性軟組織腫瘤的 4.94%［1-2］。

到目前為止，對此類病變的病因、發(fā)病機(jī)制、病變的性質(zhì)仍存在爭議。Jaffe 等［3］認(rèn)為該病是一種炎性反應(yīng)，外傷是可疑病因，動(dòng)物膝關(guān)節(jié)內(nèi)反復(fù)注射血液也可產(chǎn)生類似的改變。也有學(xué)者認(rèn)為是由于肌腱或腱膜損傷后導(dǎo)致滑膜細(xì)胞修復(fù)性瘤樣增生；局部脂質(zhì)代謝失調(diào)而繼發(fā)炎癥反應(yīng)，在膽固醇代謝紊亂的基礎(chǔ)上受外傷所致；也可能與內(nèi)分泌失調(diào)、濾過性病毒或變態(tài)反應(yīng)有關(guān)。

GCTS 在任何年齡段均可發(fā)病，以青壯年多見。男女發(fā)病相當(dāng)。多好發(fā)于手指腱鞘，其次為膝關(guān)節(jié)，少數(shù)發(fā)生在臀、足、腕、踝、肩部。上肢占 68.14%，下肢占 30.58%，有外傷史者占 16.61%。腫瘤局部骨質(zhì)有缺損破壞者占 20.84%。病程長短不定，約 2 個(gè)月～10 年，一般 2 年左右［4-5］。

根據(jù)其發(fā)生部位 （大關(guān)節(jié)、小關(guān)節(jié)、關(guān)節(jié)內(nèi)、關(guān)節(jié)外） 和生長方式 （彌漫型、局限型），一般將GCTS 分為：局限型 GCTS、彌漫型 GCTS。局限型最為常見，占 80%，腫物呈孤立性或散在的結(jié)節(jié)，直徑大多＜3 cm，腫瘤呈局限性或膨脹性生長，外觀呈分葉狀，圓形或卵圓形，境界清楚，表面有完整的包膜，切面呈灰黃色或棕黃色，質(zhì)地較韌。彌漫型相對少見，約占 10%～20%，又稱關(guān)節(jié)外色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎，絕大多數(shù)由關(guān)節(jié)內(nèi)色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎侵襲局部軟組織形成。多發(fā)生在承重的大關(guān)節(jié) （膝、踝、足），少數(shù)發(fā)生在指、趾、腕、肘關(guān)節(jié)。腫塊無包膜或包膜不完整，缺乏界限或有局部浸潤，表面呈結(jié)節(jié)狀，大小不一，體積較大，呈膨脹性或浸潤性生長。

膝關(guān)節(jié)內(nèi)的 GCTS 多鄰近肌腱生長，往往位于髕下脂肪墊區(qū)、髕韌帶后面。腫塊常為實(shí)性或囊實(shí)性。表現(xiàn)為膝關(guān)節(jié)不明原因的疼痛、伴或不伴關(guān)節(jié)腫脹。嚴(yán)重者可有局部皮溫升高、關(guān)節(jié)活動(dòng)受限和跛行［6］。

由于膝關(guān)節(jié) GCTS 較為少見，加之缺乏特異性臨床表現(xiàn)，術(shù)前診斷較為困難。此病易與腱鞘纖維瘤、腱鞘黃色瘤、滑膜肉瘤、叢狀纖維組織細(xì)胞瘤、慢性滑膜炎、髕下脂肪墊囊腫相混淆，容易誤診。因此，臨床醫(yī)師必須提高警惕，結(jié)合臨床體征、X 線片、MRI、彩超、甚至膝關(guān)節(jié)穿刺檢查等綜合考慮。本病的確診最終依賴于病理檢查。

X 線片對該病的診斷無重要價(jià)值，僅偶可發(fā)現(xiàn)關(guān)節(jié)腫脹、或密度增高的圓形陰影，病變侵蝕關(guān)節(jié)面時(shí)關(guān)節(jié)邊緣缺損、硬化和增生。關(guān)節(jié)內(nèi)受累時(shí)顯示關(guān)節(jié)間隙增寬，鄰近的骨皮質(zhì)壓迫性受累。但是，還建議常規(guī)進(jìn)行 X 線檢查，以排除其它病變。MRI 對于該病有極高的敏感性與特異性，表現(xiàn)為不規(guī)則軟組織腫塊，呈彌漫性或浸潤性生長，可明確病變的起源和范圍，以及關(guān)節(jié)內(nèi)受侵情況。在各常規(guī)序列上，腫塊均呈低信號，是該病的影像學(xué)診斷特征之一。T1WI 與 T2WI 均呈低信號，以 T2WI 影像最為明顯，這是由于具有順磁性的含鐵血黃素沉著所致。如果合并出血壞死，T2WI 信號較為混雜，可以為低等或高低混雜信號。彩超檢查可區(qū)分腫物為實(shí)性、囊實(shí)性、囊性，以及有無血流頻譜等，從而與髕下脂肪墊囊腫、血管瘤等相鑒別。

核磁共振聯(lián)合彩超檢查，靈敏性和特異性明顯優(yōu)于其它影像學(xué)檢查方法，可明確病灶部位及范圍、為臨床治療提供重要依據(jù)。

由于本病在臨床上少見且缺乏特異性表現(xiàn)，確診需依據(jù)術(shù)中所見及術(shù)后病理檢查，故誤診率高達(dá)79.3%［7-8］。因其具有潛在惡變可能，有效治療方法為早期手術(shù)徹底切除。但術(shù)后復(fù)發(fā)率較高，局限型約為 7%～27%，彌漫型達(dá) 40%～50%［7-8］。病理報(bào)告即使為良性 GCTS，術(shù)后仍應(yīng)密切觀察并定期隨訪。對反復(fù)發(fā)作的惡性 GCTS 可行截肢術(shù)。放、化療對惡性 GCTS 手術(shù)治療后的患者可能有幫助，但仍沒有確切病例證明單純放療或化療對本病有效［9-10］。

關(guān)節(jié)鏡是該病一個(gè)直觀、具體、有效、微創(chuàng)的診治手段。可以全面觀察病變的位置、大小、范圍、是否累及周圍組織，具有傳統(tǒng)切開手術(shù)無法比擬的技術(shù)優(yōu)勢。故考慮為 GCTS 時(shí)，應(yīng)首選關(guān)節(jié)鏡下手術(shù)。手術(shù)開始時(shí)，患肢大腿根部上氣囊止血帶，不驅(qū)血，患肢抬高約 10 min 后，氣囊止血帶加壓。以免患肢驅(qū)血后，腫瘤細(xì)胞轉(zhuǎn)移擴(kuò)散。關(guān)節(jié)鏡下可見 GCTS 多鄰近髕韌帶生長，往往在髕骨下方及髕韌帶后面的兩旁。腫塊呈黃褐色，常為實(shí)性，邊緣清楚，與周圍組織界限較清晰。通過刨削器、射頻氣化等設(shè)備能夠徹底切除腫物及周圍滑膜組織，并能夠有效止血、燒灼周圍組織，使手術(shù)更徹底，有效降低復(fù)發(fā)可能性。術(shù)中應(yīng)在關(guān)節(jié)鏡監(jiān)視下，將病灶徹底清除至無肉眼殘留，病變周圍做擴(kuò)大切除。需特別注意腫瘤切除易殘留小的包膜外腫瘤結(jié)節(jié)，成為復(fù)發(fā)的根源。切除后用射頻氣化局部處理，盡可能降低復(fù)發(fā)率。由于 GCTS 的切除范圍較大，故術(shù)中關(guān)節(jié)鏡監(jiān)視下止血十分重要，否則極易導(dǎo)致術(shù)后關(guān)節(jié)血腫。術(shù)中，可在病灶切除后，關(guān)閉關(guān)節(jié)鏡入水閥門，隨著關(guān)節(jié)腔內(nèi)水壓逐漸下降，如有出血點(diǎn)，會有局部點(diǎn)線狀出血逐漸流出，此時(shí)再以射頻進(jìn)行針對性的定點(diǎn)止血，效果十分確切。術(shù)畢，行患肢棉花腿有效加壓包扎完畢后，再松止血帶。需根據(jù)棉花腿的厚度具體決定繃帶加壓力度。術(shù)后根據(jù)術(shù)中病變累及范圍大小，于術(shù)后 3～14 天逐步開始膝關(guān)節(jié)屈伸功能鍛煉，早期關(guān)節(jié)屈伸次數(shù)不宜過多，否則易導(dǎo)致關(guān)節(jié)腫脹積液發(fā)生。

彌漫型 GCTS 屬于局部侵襲性生長的非轉(zhuǎn)移性腫瘤，治療原則為盡可能徹底切除腫瘤，最大限度的保留肢體功能。多次復(fù)發(fā)的病例可選擇根治性手術(shù)加放療。目前雖認(rèn)為 GCTS 的惡變幾率較小，但有報(bào)道 GCTS 可以惡變?yōu)槿饬觯蛞恍┍Ａ?GCTS的基本結(jié)構(gòu)，但出現(xiàn)異型細(xì)胞，呈廣泛浸潤性生長，彌漫性破壞周圍骨及軟組織。惡變后可發(fā)生肺轉(zhuǎn)移。

總之，膝關(guān)節(jié)內(nèi) GCTS 少見，臨床醫(yī)生對此往往認(rèn)識不足，極易造成漏診、誤診。因此，對于不明原因的膝關(guān)節(jié)反復(fù)腫痛者，應(yīng)提高警惕。術(shù)前仔細(xì)查體，結(jié)合膝關(guān)節(jié) MRI 及彩超檢查，提高膝關(guān)節(jié)內(nèi) GCTS 的診斷準(zhǔn)確率。關(guān)節(jié)鏡下徹底切除病灶及其周圍組織清掃是治療本病的有效方法。另外，兒童、甚至幼兒患膝關(guān)節(jié) GCTS 者亦不罕見［11-15］，臨床醫(yī)師應(yīng)高度重視。

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（本文編輯：李貴存）

Treatment of giant cell tumors of the tendon sheath in adult knee joint under arthroscope: report of 11 cases

ZHAO Hong-bo， ZHANG Hong， ZHOU Hong-yan， DOU Jing， CHEN Hua， GUO Yan， LI Xiao-liang， WANG Ting-ting，SUN Jian， LSong. Department of Orthopedics， the second Hospital of Tangshan， Tangshan， Hebei， 063000， PRC

ZHANG Hong， Email: zhanghongmd@163.com

Objective To retrospectively analyze 11 cases of giant cell tumors of the tendon sheath in the adult knee and to investigate the clinical features and the experience of arthroscopic treatment. Methods From April 2005 to July 2014， 11 patients with giant cell tumors of the tendon sheath were enrolled， including 6 males and5 females. The average age was 36.3 years （range: 18 - 49 years）. Lesions were found in the left knee （n = 4） and in the right knee （n = 7）. Arthroscopic surgery was performed on all the patients. The improved Hematological Scoring System （HSS） was used to evaluate the postoperative recovery of the knee. Results All the 11 patients were followed up for an average period of 30.1 months （range: 12 - 48 months）. At 8 weeks after the operation， symptoms of all the patients were obviously relieved or disappeared， which were greatly improved when compared with that before the operation. The preoperative HSS score was （33 ± 5.1） points， which was （93 ± 3.7） points at 8 weeks after the operation. The differences were statistically significant （P ＜ 0.01）. No statistically significant differences existed in the joint functional recovery at 6 （93 ± 3.9）， 12 （94 ± 2.8）， 24 （94 ± 2.5） and 48 （95 ± 1.6） months after the operation， when compared with that at 8 weeks after the operation. No recurrence was found in any patients until the latest subsequent visit. Conclusions The missed diagnosis and misdiagnosis frequently occur in the treatment of giant cell tumors of the tendon sheath in the knee. The diagnostic accuracy rate can be improved with careful physical examination， magnetic resonance imaging （MRI） and color Doppler ultrasound. The curative effects of arthroscopic surgery are satisfactory.

Knee joint； Giant cell tumors； Arthroscopes； Tendons

10.3969/j.issn.2095-252X.2016.07.011中圖分類號：R684， R738.2

063000 河北，唐山市第二醫(yī)院骨科 （趙洪波、周宏艷、竇靜、陳華、郭巖、李曉亮、王婷婷、孫?。?；100048 北京，解放軍總醫(yī)院第一附屬醫(yī)院骨科 （張洪）；063100 河北，唐山市第三醫(yī)院骨科 （呂松）

張洪，Email: zhanghongmd@163.com

2015-10-11）