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    手術(shù)治療先天性三節(jié)指骨拇畸形4例報道

    2016-07-11 06:41:08申守仁明新武明新月明立功
    實用手外科雜志 2016年2期
    關(guān)鍵詞:多指橈側(cè)指骨

    申守仁,明新武,明新月,明立功

    (1.河南省滑縣骨科醫(yī)院 小兒骨科,河南 滑縣 456485;2.河南省滑縣新區(qū)醫(yī)院 骨傷科,河南 滑縣 456400)

    三節(jié)指骨拇畸形是一種罕見的常染色體顯性遺傳性疾病,部分患者有明顯的家族史,很少單獨出現(xiàn),常合并其他畸形,最常見的是合并復(fù)拇指畸形。2009-2014年,我科共收治4例患者,均行手術(shù)治療,效果良好,現(xiàn)報道如下。

    1 資料與方法

    1.1 一般資料

    患者1女,1歲。查體:右手拇指相對較長且遠節(jié)呈尺偏45°畸形,掌指關(guān)節(jié)(MP)及指間關(guān)節(jié)活動度為0°~90°。末梢循環(huán)好。X線示:右拇指指間關(guān)節(jié)見一三角形骨塊。診斷:右手三節(jié)指骨拇(WoodⅠ型)畸形。

    患者2女,10個月。查體:右手復(fù)拇指并指畸形,橈側(cè)指體細小,為贅生指,尺側(cè)指體粗大,為主干拇指。掌指關(guān)節(jié)(MP)活動度為0°~90°,指間關(guān)節(jié)(IP)0°~90°,拇指末節(jié)指骨呈尺偏畸形。X線片顯示:右拇指橈側(cè)三節(jié)指骨拇并復(fù)拇指畸形,右手拇指指骨間見一三角形骨塊(Delta骨),與尺側(cè)指骨共掌指關(guān)節(jié)。診斷:右手三節(jié)指骨拇并復(fù)拇指畸形(WoodⅡ型)。

    1.2 手術(shù)方法

    手術(shù)在全麻下進行,病例1取拇指掌指關(guān)節(jié)橈側(cè)“S”形切口,長約1.5 cm,暴露并切除三角形骨塊(Delta骨),橈側(cè)副韌帶重建,緊縮關(guān)節(jié)囊,用直徑0.8 mm克氏針于指間關(guān)節(jié)伸直位固定,外觀滿意。病例2取橈側(cè)贅生指背側(cè)切口約2.0 cm,暴露并切除贅生指,保留該指的伸指肌腱與尺側(cè)拇伸肌腱合并,調(diào)整張力縫合至正常軸線位置,切除多余掌骨關(guān)節(jié)面和皮膚,將多指掌側(cè)皮膚、指神經(jīng)、指動脈保留與尺側(cè)指體縫合。再取拇指掌指關(guān)節(jié)橈側(cè)“S”形切口約1.5 cm,因右拇指Delta骨參與指間關(guān)節(jié)構(gòu)成小于三分之一,故切除之。修復(fù)關(guān)節(jié)囊、側(cè)副韌帶,重建拇短展肌指點,拇指近節(jié)截骨,術(shù)中用直徑0.8 mm的克氏針于指間關(guān)節(jié)伸直位固定,外觀滿意。

    1.3 術(shù)后處理

    術(shù)后均給與支具制動,傷口定期換藥拆線,6周去除支具并拔出克氏針,行指間關(guān)節(jié)功能鍛煉。

    2 結(jié)果

    本組患兒術(shù)后傷口均Ⅰ期愈合拆除縫線,6周后去除支具拔出克氏針,在醫(yī)師指導(dǎo)下由患兒家屬給予適當(dāng)?shù)谋粍庸δ苠憻挕kS訪1年外觀滿意,患兒畸形拇指屈曲及對掌功能有明顯改善(圖1-6)。

    圖1,2 術(shù)前外觀(掌側(cè)、背側(cè))

    圖3 術(shù)前X線片

    圖4 術(shù)后X線片

    圖5,6 術(shù)后外觀(掌側(cè)、背側(cè))

    3 討論

    三節(jié)指骨拇畸形是一種先天性畸形,在臨床上十分罕見[1-3],可單獨出現(xiàn),也可合并其他先天性畸形及復(fù)雜綜合征,如多指、并指、手裂、足裂、Poland綜合征、Larsen綜合征等[4],最常見的是合并復(fù)拇指畸形。三節(jié)指骨拇畸形原來認(rèn)為是一種返祖現(xiàn)象,但Merolli等通過五代家族調(diào)查認(rèn)為,三節(jié)指骨拇畸形是一種常染色體顯性遺傳性疾病,44%的患者有明顯的家族史。

    1826年Bubois首先報道了三節(jié)指骨拇畸形的病例,Wood[5]曾總結(jié)文獻發(fā)現(xiàn)362例630指三節(jié)指骨拇。Swanson和Broun[6]總結(jié)其發(fā)病為4/10萬。2/3為雙側(cè)畸形,且均有家族史。國內(nèi)1996年由安捷首先報道[7]。據(jù)統(tǒng)計其發(fā)病率為1:25 000[8],雙側(cè)畸形占87%,單側(cè)占13%。

    其發(fā)病機制尚不清楚,目前有幾種假說[9,10]:⑴胚胎時期拇指遠節(jié)中節(jié)指骨融合失敗;⑵“蟹狀”指形成過程中寄生指停滯形成多余指骨;⑶拇指缺如,被一個完整的食指多指所替代。

    三節(jié)指骨拇畸形的臨床分型多種多樣,Wood[11,12]根據(jù)拇指指骨發(fā)育不全的特征將三節(jié)指骨拇分為三種類型:Ⅰ型:拇指有小的楔形中節(jié)指骨,拇指呈成角畸形。Ⅱ型:有三節(jié)指骨和完整關(guān)節(jié)的發(fā)育不良指骨,拇指過長,成角畸形。Ⅲ型:正常三節(jié)指骨手指代替拇指,即為五指畸形手。而Qazi[4]根據(jù)拇指是否具有對掌功能將三節(jié)指骨拇畸形分為兩種類型。Ⅰ型:可對掌型;Ⅱ型:不可對掌型。Ⅰ型表現(xiàn)為拇指輕度增長,多余中間指骨為三角形或梯形,第1掌骨骨化中心位于近端,通常散發(fā);Ⅱ型表現(xiàn)為拇指增長明顯,為五指手外觀,第1掌骨骨化中心位于遠端,通常為染色體顯性遺傳。

    臨床上的三節(jié)指骨拇常合并復(fù)拇指畸形,造成多種畸形,臨床治療方法也多樣。三節(jié)指骨拇畸形由于其解剖特點(長度、外形、角度、魚際肌的發(fā)育情況、虎口以及合并其他畸形)決定其治療方法不同。根據(jù)三節(jié)指骨拇常見的病理改變,Wood將三節(jié)指骨拇畸形的治療歸納為五個問題:⑴多余指骨異常的形狀;⑵合并特殊的多指畸形;⑶五指手位于相同的水平;⑷拇指指蹼狹窄;⑸大魚際缺如。

    由三角形指骨導(dǎo)致的手指中度成角畸形笨拙而難看,非手術(shù)治療不能阻止畸形發(fā)展。手術(shù)主要目的是切除多指,改善外形及功能。手術(shù)年齡:Saraf[13]主張1歲左右,在對掌運動和手指精細運動發(fā)育之前;Horii[14]主張1~2歲骨骺可以在X線片顯示時手術(shù)。我們認(rèn)為如診斷明確,小年齡(小于1歲)亦可手術(shù)。因此,WoodⅠ型如診斷明確,可考慮盡早手術(shù)(6~12個月)。WoodⅡ型可考慮1~2歲時治療。國外亦有此類報道[14]。

    WoodⅠ型病例報道29例,采取切除三角形指骨及韌帶重建,手術(shù)后10例晚期出現(xiàn)不穩(wěn)定和成角畸形。文獻報道WoodⅠ型是否需要遠節(jié)指骨不全楔形撐開截骨尚存在爭議,但吳德超[15]認(rèn)為對于年齡較大、骨骺傾斜角度過大而致關(guān)節(jié)面對合不良者,有楔形撐開截骨的必要性,但目前尚無明確指證,尚需根據(jù)術(shù)中具體情況決定。

    然而對于兒童楔形閉合截骨后畸形復(fù)發(fā),可采用Carstam和Theander報道的倒轉(zhuǎn)楔形截骨,而不是單純的切開楔形截骨。

    WoodⅡ型病例,術(shù)前術(shù)中要判斷中間指骨與遠近指骨的連接情況[14],如為軟骨連接則行骨骺切除,如為關(guān)節(jié)連接則于中間指骨行楔形截骨,截骨斷端復(fù)位,并以克氏針固定。因骨骺X線片不顯影,術(shù)前查體及X線片有時很難準(zhǔn)確判斷具體鏈接情況,因此術(shù)前應(yīng)做好兩種術(shù)式的準(zhǔn)備。無論Ⅰ型的Delta骨切除術(shù)還是Ⅱ型的截骨術(shù),橈側(cè)副韌帶重建都是必要的,對后期維持關(guān)節(jié)的穩(wěn)定性具有很大的作用。根據(jù)國外大量文獻報道橈側(cè)副韌帶重建術(shù)后隨訪病例均未發(fā)現(xiàn)指間關(guān)節(jié)不穩(wěn)定。WoodⅡ型病例術(shù)中還應(yīng)探查肌腱是否存在肌腱附著點的異常,如發(fā)現(xiàn)屈肌腱或伸肌腱附著于中節(jié)指骨,應(yīng)在截骨后,將肌腱附著點固定于遠節(jié)指骨。

    合并多指的三節(jié)指骨拇畸形需要根據(jù)具體情況決定是否需要Ⅱ期手術(shù)治療。如考慮到多余指將影響到拇指的發(fā)育,可先行多余指切除術(shù);如多余指短期內(nèi)(1~2歲)對拇指發(fā)育影響不大,可與三節(jié)指骨拇一并手術(shù)。

    本組矯正了尺偏畸形,恢復(fù)了拇指功能,術(shù)后隨訪患兒畸形拇指屈曲及對掌功能有明顯改善。

    [1]駱東山,王斌,宋知非.先天性三節(jié)指骨拇畸形二例報告[J].中華手外科雜志,1998,14(2):132.

    [2]程中華,易少連.多指伴三節(jié)指骨拇指畸形2例[J].實用手外科雜志,2000,14(1):57.

    [3]柯尊山,芮永軍,壽奎水,等.家族性三節(jié)指骨拇并復(fù)拇指畸形一例[J].中華手外科雜志,2007,23(4):275.

    [4]Qazi Q,Kassner EG.Triphalangeal thnmb[J].J Med Genet,1988,25(8):505-520.

    [5]Wood VE.Treatment ofthe triphalangeal thumb[J].Clin Orthop Relat Res,1976,120:188-200.

    [6]Swanson AB,Swanson GD,Tada K.A classification for congenital limb malformation[J].J HandSurg(am),1983,8:693-702.

    [7]安捷,王玉琨,王承武.先天性三節(jié)指骨拇畸形[J].中華骨科雜志,1996,15(6):401-402.

    [8]Wood VE.Treatment of the triphalaageal humb[J].Clin Oorthop,1976,120:188-199.

    [9]Ogino T,Ishii SKato H.Opposable triphalangeal thnbm:clinical features and results of treatment[J].J Hand Surg Am,1994,19(1):39-47.

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    [11]Wood VE.Polydactyly and the triphalaageal humb[J].J Hand Surg,1978,3:436-444.

    [12]Wood VE.Preaxial polydactyly with atriphalangeal thumb[J].In:Green DP(ed)Opertive Hand Surgry.2nded.Edinburgh:Churchill Livingstone,1988,447-458.

    [13]Saraf S,Parihar RS.Polydactyly of triphalangeal thnmb[J].Indian J Dermatol Venereol Leprol,2010 May-Jun,76(3):307.

    [14]Horii E,Nakamura R,Makino H.Triphalangeal thnmb without associated abnormalities:clinical characteristicsand surgical outcomes[J].Plast Reconstr Surg,2011,108(4):902-907.

    [15]吳德超,韓鏡明,游超,等.手術(shù)治療先天性三節(jié)指骨拇畸形[J].臨床小兒外科雜志,2012,11(3):202-204.

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