原發(fā)性骨淋巴瘤影像表現(xiàn)

吳枕戈，鄭漢朋，邱乾德

（1.浙江省樂清市人民醫(yī)院放射科，浙江 樂清 325600；2.浙江省溫州市人民醫(yī)院影像科，浙江 溫州 325000）

原發(fā)性骨淋巴瘤影像表現(xiàn)

吳枕戈1，鄭漢朋1，邱乾德2

（1.浙江省樂清市人民醫(yī)院放射科，浙江 樂清 325600；2.浙江省溫州市人民醫(yī)院影像科，浙江 溫州 325000）

目的：探討原發(fā)性骨淋巴瘤（Primary bone lymphoma，PBL）的影像表現(xiàn)特點(diǎn)。方法：回顧性分析經(jīng)病理證實(shí)26例PBL患者的X線平片、CT和MRI表現(xiàn)。結(jié)果：26例中男14例，女12例，年齡20～73歲，平均（40.7±5.8）歲。26例中位于顱骨7例，股骨5例，肱骨4例，脊柱4例，鎖骨2例，髂骨2例，脛骨1例，腓骨1例。X線和CT表現(xiàn)：溶骨型21例，混合型3例，硬化型1例，囊狀型1例。伴病理性骨折3例，輕度骨膜反映3例，有較明顯的軟組織腫塊21例。MRI檢查7例：信號均勻3例，信號不均勻4例；病灶于T1WI上呈等、稍低信號，T2WI上呈稍高信號5例，呈等信號2例。增強(qiáng)掃描7例：腫瘤中度強(qiáng)化5例，顯著強(qiáng)化1例，輕度強(qiáng)化1例。結(jié)論：PBL影像學(xué)有一定的特點(diǎn)，骨破壞多見于溶骨型，增強(qiáng)后以中度強(qiáng)化為主，常伴有明顯的軟組織腫塊。

淋巴瘤；骨腫瘤；體層攝影術(shù)，螺旋計(jì)算機(jī)；磁共振成像

原發(fā)性骨淋巴瘤 （Primary bone lymphoma，PBL）是指起源于骨髓中淋巴細(xì)胞的圓細(xì)胞肉瘤，病變局限于骨骼系統(tǒng)，可有周圍軟組織浸潤，全身癥狀一般較輕。PBL比較少見，約占原發(fā)性骨腫瘤的5%和原發(fā)性惡性骨腫瘤的3%。筆者搜集2005年1月—2015年4月間經(jīng)病理證實(shí)的PBL患者26例，回顧性分析其影像學(xué)表現(xiàn)，以提高對該病的認(rèn)識。

1 資料與方法

1.1 臨床資料

26例中，男14例，女12例，年齡20～73歲，平均（40.7±5.8）歲。其中20～29歲4例，31～38歲9例，41～50歲9例，54～73歲4例。臨床以腫塊、局部疼痛就診11例，輕微外傷伴病理性骨折3例，漸進(jìn)性疼痛12例，病程4月～8年不等。局部溫度升高7例，全身發(fā)熱、盜汗、畏寒2例。全部病例無淺表淋巴結(jié)腫大及骨外器官受累，肝脾無腫大，實(shí)驗(yàn)室檢查均在正常范圍。

1.2 設(shè)備與技術(shù)參數(shù)

CT采用日本Toshiba Aquilion 16層螺旋 CT掃描儀。掃描條件：120 kV，300 mA，F(xiàn)OV 250 mm× 250 mm，層厚3 mm，層間距3 mm，分別行高分辨骨窗和軟組織窗重建。

MRI采用Philips Gyroscan 1.5T超導(dǎo)掃描機(jī)，選取橫斷面、冠狀面及矢狀面SE T1WI，F(xiàn)SE T2WI及反轉(zhuǎn)恢復(fù)序列（STIR），層厚3～6 mm，間距2 mm。增強(qiáng)造影劑Gd-DTPA，濃度0.1 mmol蛐kg體質(zhì)量，經(jīng)肘靜脈注射，行T1WI橫斷面及其他方位掃描。

26例中，11例行X線檢查，8例行CT檢查，7例行MRI檢查，增強(qiáng)檢查7例。

1.3 診斷標(biāo)準(zhǔn)

所有病例均符合WHO累及骨淋巴瘤分類中組1和組2，即：組1：單骨淋巴瘤伴有或無局部淋巴結(jié)受累；組2：多骨淋巴瘤但無臟器或淋巴瘤受累[1-2]。

2 結(jié)果

2.1 腫瘤部位

26例患者中，顱骨7例，股骨5例（下段3例，上段1例，頸部1例），肱骨上段4例，脊柱4例（頸椎2例，腰椎1例，骶椎1例），鎖骨外端2例，髂骨2例，脛骨上段1例，腓骨上段1例。

2.2 影像表現(xiàn)

2.2.1 X線檢查

11例行X線檢查。

骨質(zhì)破壞：①溶骨型8例。其中4例骨質(zhì)呈大片溶骨性破壞，邊緣清晰，殘端可見殘缺的骨殼影；2例骨質(zhì)呈彌漫小片狀或斑點(diǎn)狀，邊緣不清；2例蟲蝕狀或篩孔樣溶骨性破壞，邊緣模糊，與正常骨組織分界不清，并見骨皮質(zhì)的破壞和缺損（圖1）。②囊狀型1例：骨質(zhì)呈囊狀破壞，界限較清。③硬化型1例：病灶區(qū)骨質(zhì)見有斑點(diǎn)狀和結(jié)節(jié)狀硬化。④混合型1例：囊狀骨破壞區(qū)雜有斑點(diǎn)及條片狀增生硬化，周圍骨質(zhì)硬化。

病灶邊緣：邊緣清楚5例，其中1例邊緣有輕度硬化；邊緣模糊6例，鄰近骨質(zhì)稀疏，與正常骨組織界限不清。

病灶內(nèi)結(jié)構(gòu)：有網(wǎng)格及骨嵴影4例，未見網(wǎng)格及骨嵴影7例。

骨膜改變：有輕度不規(guī)則骨膜反應(yīng)3例，未見骨膜反應(yīng)8例。

軟組織改變：有軟組織腫塊9例，表現(xiàn)為包繞骨生長，并明顯超越骨病變范圍；軟組織腫脹2例，其中1例呈彌漫性腫脹。

2.2.2 CT檢查

8例行CT檢查，均為溶骨型破壞。CT見骨質(zhì)斑片狀、斑點(diǎn)狀破壞，骨皮質(zhì)連續(xù)性中斷，伴周圍程度不同軟組織腫塊，其中周圍軟組織腫塊大于骨質(zhì)破壞范圍5例（圖2a，2b），近于骨質(zhì)破壞范圍3例；軟組織腫塊密度等于或略低于周圍肌肉組織，腫塊內(nèi)無瘤骨及鈣化灶，其中軟組織腫塊壞死囊變2例，無壞死囊變6例；增強(qiáng)掃描4例見骨內(nèi)病變及周圍軟組織腫塊見中度不均勻強(qiáng)化（圖3a～3c)。

2.2.3 MRI檢查

7例行MRI檢查，均為溶骨型破壞。MRI見骨質(zhì)斑片狀、斑點(diǎn)狀破壞，骨皮質(zhì)連續(xù)性中斷，伴周圍程度不同軟組織腫塊，腫塊內(nèi)無瘤骨及鈣化，其中周圍軟組織腫塊大于骨質(zhì)破壞范圍3例，近于骨質(zhì)破壞范圍4例；腫塊于T1WI上呈等信號2例，呈稍低信號5例；T2WI上呈稍高信號5例，呈等信號2例；瘤周均見程度不同片狀T1WI低、T2WI高水腫信號（圖4a～4c）；增強(qiáng)掃描3例見輕至中度強(qiáng)化2例，顯著強(qiáng)化1例。

2.3 誤診情況

本組中誤診10例，分別誤診為骨惡性纖維組織細(xì)胞瘤4例（位于股骨3例，位于脛骨1例）；誤診為骨髓瘤2例（分別位于顱骨和鎖骨）；誤診為轉(zhuǎn)移瘤3例（分別位于脊柱、骶骨及髂骨）；因無明顯軟組織塊，誤診為良性腫瘤樣病變1例（位于脛骨）。

2.4 病理學(xué)及免疫組化結(jié)果

26例病理均診斷為非霍奇金淋巴瘤 （non-Hodgkin lymphoma，NHL），其中高度惡性彌漫大B細(xì)胞16例，低度惡性彌漫大B細(xì)胞3例，低度惡性彌漫小B細(xì)胞淋巴瘤5例，T細(xì)胞淋巴瘤2例。

3 討論

3.1 臨床與病理特點(diǎn)

圖1 混合型：X線平片示左股骨上段骨質(zhì)斑片狀破壞，界限不清，內(nèi)見多發(fā)條狀及棉絮樣致密影混雜，骨皮質(zhì)變薄，有輕度骨膜增生。 圖2a，2b 溶骨型：CT橫斷位示左髂骨骨質(zhì)溶骨型破壞，骨皮質(zhì)不清（圖2a），周圍見巨大軟組織腫塊，髂肌向前內(nèi)移位（圖2b）。Figure 1. Mixing type:X-ray showed the left femur bone patchy destruction,unclear boundaries,with mixed multiple strips and cotton-like dense shadow inner,bone cortex attenuated,mild periosteal proliferation.Figure 2a,2b. Osteolytic type:Axial CT showed left iliac bone osteolytic destruction,bone cortex unclear(Figure 2a),surrounding with large soft tissue mass,iliac muscle forward the shift(Figure 2b).

圖3a～3c 溶骨型：CT平掃軟組織窗顯示右側(cè)髂骨骨質(zhì)溶骨型破壞，破壞區(qū)見較大軟組織腫塊影，軟組織塊內(nèi)有壞死囊變區(qū)（圖3a）；增強(qiáng)動脈期見中度強(qiáng)化（圖3b）；靜脈期持續(xù)強(qiáng)化（圖3c）。Figure 3a～3c. Osteolytic type:CT scan soft tissue window displayed the right iliac bone osteolytic destruction,large soft tissue mass of damage area,cystic necrosis in the soft tissue mass(Figure 3a),moderately enhanced arterial phase(Figure 3b),the continuing strengthen venous phase(Figure 3c).

圖4a～4c 溶骨型：右脛骨上段溶骨型破壞，周圍伴軟組織腫塊，病灶區(qū)T1WI呈均勻等信號（圖4a），T2WI（圖4b）和STIR（圖4c）示腫瘤區(qū)呈不均勻稍高信號，周圍水腫區(qū)呈明顯高信號。Figure 4a～4c.Osteolytic type:Right tibia osteolytic destruction,with the surrounding soft tissue mass,T1WI of lesions showed homogeneous signal(Figure 4a),T2WI(Figure 4b) and STIR (Figure 4c)shows tumor area was slightly inhomogeneous signal,surrounding edema showed a high signal.

3.1.1 臨床特點(diǎn)

惡性淋巴瘤以原發(fā)于淋巴結(jié)最多見，結(jié)外惡性淋巴瘤以消化道最常見，而PLB較少見，絕大多數(shù)為NHL，霍奇金病罕見。其發(fā)病年齡與分布部位各家報(bào)道不一。因臨床表現(xiàn)和X線、CT及MRI表現(xiàn)缺乏特征性，故臨床診斷比較困難，確診需病理及免疫組化檢查。本病男性發(fā)病多于女性，男女比例為（1.2～1.6）∶1，40歲左右為發(fā)病高峰年齡，好發(fā)于骨盆、脊柱、股骨等。國內(nèi)外多數(shù)學(xué)者認(rèn)為原發(fā)病灶多為單一骨骼，少數(shù)也可多骨發(fā)病。臨床表現(xiàn)依腫瘤發(fā)生部位和病變程度不同而異，主要表現(xiàn)為局部癥狀重而全身癥狀輕，多發(fā)者多伴有全身癥狀如低熱、乏力及消瘦等。局部骨骼疼痛或觸及漸進(jìn)性增大腫塊，偶爾會出現(xiàn)高鈣血癥導(dǎo)致的嗜睡、便秘等癥狀，后期可能會出現(xiàn)病理性骨折[1]。目前PBL診斷標(biāo)準(zhǔn)是采用Cooley等于1950年首先提出診斷標(biāo)準(zhǔn)，即：①腫瘤局限于單骨，臨床及影像學(xué)檢查未發(fā)現(xiàn)有其他系統(tǒng)病灶；②病理組織學(xué)上確診骨病灶為淋巴瘤；③就診時(shí)只有局部轉(zhuǎn)移，或至少在原發(fā)灶出現(xiàn)6月后才有遠(yuǎn)處骨骼和其他部位轉(zhuǎn)移。

3.1.2 病理特點(diǎn)

Huebner-Chan等研究發(fā)現(xiàn)多數(shù)PBL病例的腫瘤細(xì)胞異常表達(dá)抗凋亡蛋白B細(xì)胞淋巴瘤/白血病-2（Bel-2）、腫瘤抑制蛋白 P53（Tumor protein P53， TP53）和Bcl-6，72%病例存在IgH基因重排。該研究顯示Bcl-2和TP53的異常表達(dá)可能在PBL的發(fā)病機(jī)制中起一定作用[3]。PBL只累及骨骼系統(tǒng)，骨病變不是全身性淋巴瘤的一部分，是骨原發(fā)性腫瘤，屬于非霍奇金病，多為B細(xì)胞源性大細(xì)胞型或大小細(xì)胞混合型淋巴瘤，T細(xì)胞源性淋巴瘤少見[4]。本組26例中均為NHL，其中高度惡性彌漫大B細(xì)胞16例，低度惡性彌漫大B細(xì)胞3例，低度惡性彌漫小B細(xì)胞淋巴瘤5例，T細(xì)胞淋巴瘤2例。

3.2 影像學(xué)特點(diǎn)

多數(shù)學(xué)者[5-19]認(rèn)為PLB影像表現(xiàn)多樣，缺乏特征性。筆者根據(jù)本組病例并結(jié)合文獻(xiàn)對其影像表現(xiàn)進(jìn)行總結(jié)分析，認(rèn)為PLB影像表現(xiàn)盡管多樣性，但仍具有一定特點(diǎn)，有助于提高對本瘤的認(rèn)識和診斷能力。

3.2.1 骨質(zhì)破壞

可有溶骨型、囊狀型、硬化型和混合型，但多數(shù)病例為溶骨型破壞。典型影像表現(xiàn)為軟組織腫塊常大于骨質(zhì)破壞的范圍，甚至部分病灶骨皮質(zhì)破壞不明顯，而有明顯軟組織腫塊。多數(shù)病例骨質(zhì)以大片狀、斑片狀或斑點(diǎn)狀溶骨型破壞，少數(shù)病例溶骨型破壞邊緣或破壞區(qū)內(nèi)可見小塊狀或斑點(diǎn)狀 “殘存骨”，極少數(shù)病例溶骨性破壞與硬化改變混合存在，也有病例破壞邊緣有輕度硬化。本組病例以大片狀、小片狀、斑點(diǎn)狀、蟲蝕狀或篩孔樣溶骨性破壞占80.8%（21/26）；其他型僅占3.8%～11.5%。其中1例骨質(zhì)溶骨性破壞與斑點(diǎn)狀和結(jié)節(jié)狀硬化混合存在，1例囊狀骨破壞區(qū)雜有斑點(diǎn)、條片狀硬化灶。

3.2.2 軟組織腫塊

多數(shù)學(xué)者從CT、MRI研究顯示本瘤有不同程度軟組織腫塊，這與CT和MRI技術(shù)的發(fā)展，使其具有更高的密度分辨率和軟組織分辨率有關(guān)。胡建平等[13]研究發(fā)現(xiàn)位于骨盆病灶軟組織腫塊通常較大，而椎體病灶的軟組織影范圍常較小，并認(rèn)為與骨盆病灶周圍無神經(jīng)、血管等重要結(jié)構(gòu)，癥狀和體征不宜覺察，可產(chǎn)生較大軟組織腫塊；而椎體病灶生長空間相對有限，易壓迫脊髓早期出現(xiàn)癥狀有關(guān)。本研究也發(fā)現(xiàn)骨盆和顱骨病灶軟組織腫塊較大，而椎體病灶的軟組織影范圍較小的特點(diǎn)。有學(xué)者通過免疫組化研究后認(rèn)顯示，PBL腫瘤細(xì)胞通過產(chǎn)生IL-21、IL-26和TNF等細(xì)胞因子，引起破骨活動增加，骨質(zhì)吸收形成“腫瘤通道”，骨髓腔內(nèi)淋巴瘤通過皮質(zhì)內(nèi)通道在病骨四周形成較大軟組織腫塊，因而骨皮質(zhì)破壞不明顯[3]。

3.2.3 骨膜反應(yīng)

骨膜增生出現(xiàn)率各家報(bào)道差異較大，有5.3%～60.0%[14-15]，本組有輕度層狀骨膜增生 3例，僅占11.5%。且骨膜增生均較輕微，X線平片和CT多表現(xiàn)為層狀，而三角形較少見。

3.2.4 MRI表現(xiàn)

MRI表現(xiàn)為受侵骨質(zhì)信號異常，髓腔多無明顯擴(kuò)大，其內(nèi)軟組織腫塊在T1WI呈等或稍低信號，T2WI呈等或稍高信號，T2WI壓脂呈高信號。諸多學(xué)者[5，8-9，11]認(rèn)為PBL的MRI信號在T2WI上以不均勻中等信號為主。本組7例行MRI檢查，其腫塊信號T1WI上呈稍低信號（5/7）或等信號（2/7）；T2WI上呈稍高信號（5/7）或等信號（2/7），與文獻(xiàn)上所描述基本相似。

3.3 誤診和鑒別診斷

由于本瘤影像表現(xiàn)多樣性，且極易誤診。本組26例誤診10例，分別誤診為骨惡性纖維組織細(xì)胞瘤4例（位于股骨3例，位于脛骨1例）；誤診為骨髓瘤2例（分別位于顱骨和鎖骨）；誤診為轉(zhuǎn)移瘤3例（分別位于脊柱、骶骨及髂骨）；因無明顯軟組織塊，誤診為良性腫瘤樣病變1例（位于脛骨）；誤診率高達(dá)38.5%，誤診率高其主要原因，一是PBL影像表現(xiàn)缺乏特征性，二是尚未足夠?qū)BL的認(rèn)識有關(guān)。

PBL需與骨惡性纖維組織細(xì)胞瘤、轉(zhuǎn)移瘤及尤文肉瘤鑒別。骨惡性纖維組織細(xì)胞瘤好發(fā)于長骨干骺端或骨端，多位于股骨下端及脛骨上端，溶骨性破壞，伴有明顯軟組織腫塊，與PBL較難鑒別，確診仍須病理學(xué)檢查。轉(zhuǎn)移瘤多有原發(fā)腫瘤病史，骨質(zhì)破壞明顯，周邊軟組織腫塊多較小。尤文肉瘤以10～25歲多見，四肢長骨骨干為好發(fā)部位，洋蔥皮樣骨膜反應(yīng)是其典型特征，與PBL有較明顯差異。

總之，PBL年齡偏大，全身反應(yīng)及骨質(zhì)破壞輕，伴有明顯軟組織腫塊，骨質(zhì)破壞一般以浸潤及溶骨性為主，MRI信號T1WI為等、稍低信號，T2WI為不均勻信號是PBL相對性特點(diǎn)，臨床要充分運(yùn)用X線、CT及MRI檢查，以便對該病變做出較準(zhǔn)確的診斷。

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Imaging finding of primary bone lymphoma

WU Zhen-ge1,ZHENG Han-peng1,QIU Qian-de2
(1.Department of Radiology,Yueqing People’s Hospital of Zhejiang,Yueqing Zhejiang 325600,China; 2.Department of Radiology,Wenzhou People’s Hospital of Zhejiang,Wenzhou Zhejiang 325000,China)

Objective:To investigate the imaging characteristics of primary bone lymphoma(PBL).Methods:The X-ray, CT and MRI findings of 26 cases with pathology proven PBL were retrospectively analyzed.Results:Of 26 cases,14 cases were male and 12 cases were female with a mean age(40.7±5.8)years(range 20 to 73 years).The lesions of PBL were located in the skull(n=7),the femur(n=5),the humerus(n=4),the spine(n=4),the collarbone(n=2),the ilium(n=2),the tibia(n=1),fibula(n=1)in 26 cases.The X-ray and CT findings:dissolved bone type(n=21),hybrid type(n=3),sclerosis type(n=1),cystic type (n=1).Three cases were with the pathological fracture,3 cases with the slight periosteal reflect,and 21 cases with apparent mass lesion(n=21).MRI findings(n=7):the uniform signal(n=3),the nonuniform signal(n=4);the lesions in isosignal or slightly low signal on T1WI,the slightly high signal on T2WI(n=5),the isosignal(n=2).The enhanced scanning(n=7):the moderate strengthening(n=5),the significantly strengthen(n=1),mild strengthen(n=1).Conclusion:PBL imaging has certain characteristics, the bone destruction often appear in dissolved bone type,give priority to with moderate enhancement,often accompanied by obvious soft tissue mass.

Lymphoma;Bone neoplasms;Tomography,spiral computed;Magnetic resonance imaging

R733.3；R814.42；R445.1；R814.41

A

1008-1062（2016）06-0431-04

2015-11-04

吳枕戈（1971-），男，浙江樂清人，主管技師。E-mail：13566228787@163.com

邱乾德，浙江省溫州市人民醫(yī)院影像科，325000。E-mail：wz31mr@163.com