踝關(guān)節(jié)色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎的影像學(xué)診斷

郭　林，黃洪超，胡永成，王　植，王林森

踝關(guān)節(jié)色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎的影像學(xué)診斷

郭林1，黃洪超2，胡永成2，王植1，王林森1

目的：探討踝關(guān)節(jié)色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎（PVNS）的影像學(xué)表現(xiàn)特點(diǎn)。方法：回顧性分析13例經(jīng)病理證實(shí)為踝關(guān)節(jié)PVNS的影像學(xué)表現(xiàn)，包括X線平片、CT和MRI,重點(diǎn)觀察踝關(guān)節(jié)滑膜增生的部位、形態(tài)，骨侵蝕的部位、范圍、邊緣硬化以及鄰近關(guān)節(jié)、肌腱受累情況。結(jié)果：13例X線示踝關(guān)節(jié)軟組織腫脹或軟組織腫塊，5例踝關(guān)節(jié)面骨質(zhì)破壞；8例CT示踝關(guān)節(jié)囊腫脹或踝周軟組織腫塊；6例距骨滑車及4例脛骨遠(yuǎn)端關(guān)節(jié)面骨質(zhì)破壞并有硬化緣；MRI示13例滑膜彌漫或局限性增生并部分突破關(guān)節(jié)囊，6例突向脛距關(guān)節(jié)前方，10例向踝關(guān)節(jié)后方并包繞踇長(zhǎng)屈肌腱，4例侵犯下脛腓關(guān)節(jié)，7例侵及距下關(guān)節(jié)。5例距骨滑車及4例脛骨遠(yuǎn)端骨侵蝕。結(jié)論：踝關(guān)節(jié)色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎的X線平片僅顯示軟組織腫脹或腫塊形成，征象無特異性；CT顯示骨侵蝕優(yōu)于X線平片及MRI；MRI診斷有一定特征性，可顯示典型的含鐵血黃素沉積；MRI發(fā)現(xiàn)易侵犯鄰近關(guān)節(jié)且增殖滑膜常包繞踇長(zhǎng)屈肌腱生長(zhǎng)，有利于早期發(fā)現(xiàn)和確診。

色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎；踝關(guān)節(jié)；影像學(xué)特征

色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎（pigmented villonodular synovitis,PVNS）是一種少見的滑膜增殖性病變，常侵犯關(guān)節(jié)、腱鞘、滑膜及其鄰近肌腱等軟組織并伴有含鐵血黃素的沉積。該病發(fā)病率低，可發(fā)生于任何滑膜關(guān)節(jié)，但主要見于膝關(guān)節(jié)（占80%）、髖關(guān)節(jié)。目前報(bào)道多集中于膝、髖關(guān)節(jié)，而踝關(guān)節(jié)PVNS的影像學(xué)表現(xiàn)特點(diǎn)及其診斷價(jià)值則少有。本文收集我院2000年1月—2013年10月期間經(jīng)臨床及手術(shù)病理證實(shí)為踝關(guān)節(jié)PVNS13例患者的資料，總結(jié)該病的影像學(xué)表現(xiàn)特點(diǎn)。

1　資料與方法

1.1臨床資料本組13例，男8例，女5例；年齡21～63歲，平均41.8歲。均為單側(cè)踝關(guān)節(jié)發(fā)病，左側(cè)6例，右側(cè)7例。病程6個(gè)月～8年，平均3.2年。6例有明確的外傷史。臨床表現(xiàn)為患側(cè)踝關(guān)節(jié)腫脹、僵硬、疼痛，關(guān)節(jié)屈伸功能受限，踝周軟組織腫塊形成。實(shí)驗(yàn)室檢查顯示3例血沉快，血常規(guī)正常、類風(fēng)濕因子陰性。

1.2檢查方法X線機(jī)采用東芝公司的TOSHIBA DRX-3724HD，拍攝踝關(guān)節(jié)正側(cè)位片。采用西門子SOMATOM Sensation10多排螺旋CT，層厚3.0 mm，120 kV，200 mA。采用西門子公司0.35T開放式MRI裝置，使用膝關(guān)節(jié)線圈。掃描序列及成像參數(shù)：矢狀面FSET1W（ITR=23 ms，TE=8.35 ms），矢狀面脂肪抑制STIR(TR=1340 ms，TE=17 ms)，F(xiàn)OV 200 mm×200 mm，矩陣179×256；冠狀面FSET2WI(TR=2750 ms，TE=99 ms)，F(xiàn)OV 170 mm×170 mm，矩陣225×256；橫斷面T2抑脂像（TR=4160 ms，TE=96 ms），F(xiàn)OV 146 mm×180 mm，矩陣166×256；層厚皆為4.0 mm。

2　結(jié)果

2.1術(shù)中及病理結(jié)果本組13例均行開放式滑膜切除術(shù)，受侵蝕的軟骨及骨結(jié)構(gòu)行病灶刮除術(shù)。術(shù)中見踝關(guān)節(jié)腔內(nèi)滑膜明顯充血、水腫，滑膜增厚呈“結(jié)節(jié)狀”或呈“簇狀”的絨毛結(jié)構(gòu)，滑膜組織侵入關(guān)節(jié)軟骨或軟骨下骨質(zhì)。增殖的滑膜可突破關(guān)節(jié)囊侵及鄰近肌腱、韌帶等軟組織和鄰近關(guān)節(jié)。大體標(biāo)本切開后呈紅褐色或棕色實(shí)性質(zhì)韌，部分剖開面呈魚肉狀，內(nèi)部可見含鐵血黃素沉著。鏡下可見滑膜組織呈絨毛狀增生、其間毛細(xì)血管增多、擴(kuò)張、充血，間質(zhì)纖維化（圖1）?？梢娡淌珊F血黃素的組織樣細(xì)胞，并可見核分裂（圖2）。

2.2影像學(xué)表現(xiàn)X線平片：踝關(guān)節(jié)間隙正常10例，關(guān)節(jié)間隙變窄3例。13例皆存在踝關(guān)節(jié)軟組織腫脹，11例踝關(guān)節(jié)后方Kagers三角密度增高，6例踝前軟組織腫塊形成（圖3）。5例踝關(guān)節(jié)面骨質(zhì)破壞，其中3例距骨滑車關(guān)節(jié)面骨質(zhì)破壞，2例脛骨遠(yuǎn)端后緣關(guān)節(jié)面骨質(zhì)破壞，病灶周圍皆可見骨質(zhì)硬化。X線平片未見鄰近關(guān)節(jié)受侵犯。

CT：8例接受術(shù)前CT檢查，踝關(guān)節(jié)囊腫脹，關(guān)節(jié)周圍“結(jié)節(jié)狀”軟組織腫塊形成，其內(nèi)未見鈣化。6例距骨滑車及4例脛骨遠(yuǎn)端關(guān)節(jié)面骨質(zhì)破壞，周圍可見骨質(zhì)硬化緣（圖4）。2例發(fā)現(xiàn)下脛腓關(guān)節(jié)內(nèi)軟組織腫塊，未發(fā)現(xiàn)距下關(guān)節(jié)骨質(zhì)破壞征象。

MR：⑴滑膜增生表現(xiàn)。12例為彌漫型，1例為局限型。局限型為踝關(guān)節(jié)后方團(tuán)塊樣滑膜增厚（踇長(zhǎng)屈肌腱旁）。彌漫型為踝關(guān)節(jié)囊內(nèi)滑膜廣泛不均勻增厚，呈結(jié)節(jié)狀或團(tuán)塊狀等長(zhǎng)T1長(zhǎng)T2信號(hào)，并向關(guān)節(jié)囊外突出（6例向脛距關(guān)節(jié)前方，10例向踝關(guān)節(jié)后方并包繞踇長(zhǎng)屈肌腱，二者分別占全部病例的46.2%和76.9%。圖5）。彌漫型增厚滑膜可見團(tuán)塊狀或片狀長(zhǎng)T1短T2（皆為低信號(hào)）的含鐵血黃素沉著（圖6），1例局限型未見典型的含鐵血黃素沉著信號(hào)改變。⑵踝關(guān)節(jié)面軟骨及軟骨下骨質(zhì)改變。主要表現(xiàn)為等低信號(hào)的關(guān)節(jié)軟骨和低信號(hào)的關(guān)節(jié)軟骨下終板連續(xù)性中斷，被增殖的滑膜組織侵襲、破壞。其中7例距骨滑車關(guān)節(jié)軟骨明顯變薄、不規(guī)則或信號(hào)混雜，6例脛骨遠(yuǎn)端關(guān)節(jié)軟骨變薄，6例距骨存在不同程度的骨髓水腫。5例距骨滑車關(guān)節(jié)軟骨下骨、4例脛骨遠(yuǎn)端軟骨下骨質(zhì)破壞，呈“指壓痕”或結(jié)節(jié)狀長(zhǎng)T1長(zhǎng)T2信號(hào)，邊緣呈帶狀骨質(zhì)硬化環(huán)包繞（圖7）。⑶鄰近關(guān)節(jié)侵犯情況。MRI發(fā)現(xiàn)4例下脛腓關(guān)節(jié)、7例距下關(guān)節(jié)受侵犯（圖8），局部可見等長(zhǎng)T1長(zhǎng)T2的軟組織信號(hào)。⑷關(guān)節(jié)囊積液及關(guān)節(jié)囊周圍軟組織改變。13例踝關(guān)節(jié)囊內(nèi)均有多少不等的關(guān)節(jié)囊積液，部分為血性積液；9例踇長(zhǎng)屈肌腱周積液。

圖1　男，35歲，右踝PVNS。鏡下示滑膜組織絨毛狀增生伴毛細(xì)血管增殖（HE×100）

圖2　男，54歲，左踝PVNS。鏡下示吞噬含鐵血黃素的組織細(xì)胞并可見核分裂（HE×400）

圖3　X線示踝關(guān)節(jié)前、后方軟組織腫塊，踝后Kagers三角密度增高

圖4　CT冠狀MPR重建示左外踝軟組織腫塊，內(nèi)、外踝及距下關(guān)節(jié)骨質(zhì)侵蝕樣破壞，關(guān)節(jié)面下骨質(zhì)囊性變，邊緣硬化

圖5　橫斷位T2WI示踝后方踇長(zhǎng)屈肌腱（白箭頭）被等低信號(hào)的增殖滑膜（黑箭頭）包繞

圖6 冠狀位T2WI示踝后方團(tuán)塊狀低信號(hào)增生滑膜（白箭頭）

圖7　女，41歲，右踝PVNS。矢狀位T1WI示踝關(guān)節(jié)前方團(tuán)狀增生滑膜，距骨滑車關(guān)節(jié)軟骨變薄，軟骨下骨質(zhì)侵蝕破壞

圖8 矢狀位T1WI示距下關(guān)節(jié)軟骨下骨質(zhì)破壞（大白箭頭），脛距關(guān)節(jié)骨侵蝕（小白箭頭）

3　討論

PVNS是發(fā)生于關(guān)節(jié)、腱鞘或滑囊的一種慢性滑膜增殖性疾病，以滑膜呈絨毛樣、結(jié)節(jié)樣增殖為特點(diǎn)。其發(fā)病率低，多見單關(guān)節(jié)發(fā)病，80%發(fā)生于膝關(guān)節(jié)[1]。踝關(guān)節(jié)PVNS則相對(duì)少見。PVNS病因尚不明確。目前存在多種學(xué)說，如反復(fù)的創(chuàng)傷后出血[2]、脂質(zhì)代謝紊亂[3]、自身免疫性疾病[4]、慢性炎癥及腫瘤等[5]。

PVNS的病理基礎(chǔ)為滑膜組織呈絨毛狀增生肥厚，在鏡下可見吞噬含鐵血黃素的增殖滑膜細(xì)胞被大量的單核巨噬細(xì)胞浸潤(rùn)，并伴有漿細(xì)胞、淋巴細(xì)胞。增生肥厚的滑膜組織具有豐富的毛細(xì)血管，從而引起反復(fù)的纖維出血，吞噬含鐵血黃素的巨噬細(xì)胞增多，增生引起血供和出血的增加，而出血又維持并加劇了增生，從而形成惡性循環(huán)?；そM織的過度增殖導(dǎo)致關(guān)節(jié)腔內(nèi)壓力不斷增高，滑膜組織對(duì)關(guān)節(jié)軟骨及軟骨下骨質(zhì)造成壓迫性骨侵蝕，同時(shí)增生的滑膜組織易突破關(guān)節(jié)囊向鄰近的脂肪間隙、肌腱、韌帶或鄰近的關(guān)節(jié)侵犯[6]。

本病影像表現(xiàn)中，X線平片主要表現(xiàn)為踝周軟組織腫脹或結(jié)節(jié)狀軟組織腫塊形成。本組11例踝關(guān)節(jié)后方Kagers三角密度增高，6例踝前軟組織腫塊。內(nèi)、外踝雖然皆可見軟組織腫脹卻未見明顯的軟組織腫塊形成。筆者認(rèn)為，這與踝關(guān)節(jié)解剖學(xué)特點(diǎn)有關(guān)。因內(nèi)、外踝位置較低，從而一定程度上阻擋了增殖的滑膜組織，使其易向踝前方及踝后方Kargers三角侵襲，在踝關(guān)節(jié)前或后方形成明顯的軟組織腫塊。X線平片還可見脛距關(guān)節(jié)面骨質(zhì)破壞，病灶邊緣可形成硬化帶。本組中，3例距骨滑車及2例脛骨遠(yuǎn)端關(guān)節(jié)面受到增殖滑膜組織的壓迫性侵蝕破壞。但由于密度分辨率所限，X線平片對(duì)于骨質(zhì)破壞的敏感度遠(yuǎn)不及CT。本組3例脛距關(guān)節(jié)間隙變窄，這與中晚期病例PVNS破壞關(guān)節(jié)軟骨有關(guān)。無論踝關(guān)節(jié)間隙正?；蜃冋?，都無明顯骨質(zhì)疏松，這與Lin等的觀點(diǎn)一致[7]。但以上這些X線征象對(duì)于診斷PVNS皆不具特異性。

本組中8例術(shù)前行CT檢查，發(fā)現(xiàn)6例距骨滑車骨質(zhì)破壞，4例脛骨遠(yuǎn)端關(guān)節(jié)面骨質(zhì)破壞，且周圍可見骨質(zhì)硬化緣。3例距骨滑車和2例脛骨遠(yuǎn)端骨質(zhì)破壞被X線平片漏診，2例距骨滑車和1例脛骨遠(yuǎn)端骨質(zhì)破壞在MRI上未被發(fā)現(xiàn)。CT對(duì)于關(guān)節(jié)骨質(zhì)破壞的發(fā)現(xiàn)率高于X線平片和MRI。在顯示骨質(zhì)細(xì)微結(jié)構(gòu)方面，CT較X線平片和MRI更敏感，尤其在顯示關(guān)節(jié)軟骨下骨質(zhì)破壞的部位、形態(tài)、范圍及病灶周圍反應(yīng)性骨硬化方面具有明顯優(yōu)勢(shì)。但對(duì)于PVNS的滑膜增殖、關(guān)節(jié)囊腫脹、關(guān)節(jié)積液及侵犯鄰近軟組織等病理變化時(shí)，缺乏敏感性和特異性。故對(duì)于踝關(guān)節(jié)PVNS尤其是早期病變，CT診斷價(jià)值有限[8]。但對(duì)于存在明顯骨質(zhì)破壞的PVNS，當(dāng)需要病灶刮除時(shí)，CT可以幫助我們準(zhǔn)確地評(píng)估骨質(zhì)破壞的部位、范圍、數(shù)目及與周圍組織結(jié)構(gòu)的毗鄰關(guān)系。

MRI主要表現(xiàn)為踝關(guān)節(jié)滑膜局限性或彌漫性不規(guī)則增厚并形成結(jié)節(jié)狀增生，在T1WI上呈等/低信號(hào)，T2WI上呈混雜高信號(hào)。因增殖滑膜反復(fù)出血，使含鐵血黃素沉積在滑膜。由于順磁性的含鐵血黃素可引起T2弛豫時(shí)間明顯縮短，導(dǎo)致病變?cè)赥1WI和T2WI上均為明顯的點(diǎn)狀或片狀低信號(hào)影。這是PVNS的典型MRI表現(xiàn)[9]，也是診斷PVNS的可靠依據(jù)[10-11]。本組彌漫型均可在MRI上發(fā)現(xiàn)典型的含鐵血黃素沉積，而1例局限型PVNS未在MRI上找到典型征象。筆者認(rèn)為，局限型PVNS可能為彌漫型的早期階段，病變進(jìn)程尚未進(jìn)入彌漫的滑膜組織增殖期，其內(nèi)部含鐵血黃素沉積有限故不宜在MRI上發(fā)現(xiàn)。

MRI表現(xiàn)關(guān)節(jié)軟骨及軟骨下骨質(zhì)破壞、骨髓水腫較普遍。有學(xué)者認(rèn)為，PVNS骨侵蝕的成因?yàn)樵錾幕そq毛沿骨的滋養(yǎng)血管生長(zhǎng)，侵及骨質(zhì)形成囊性骨缺損。而另一種學(xué)說認(rèn)為，異常增殖的滑膜和血管翳在增加的關(guān)節(jié)內(nèi)壓作用下,突破關(guān)節(jié)軟骨薄弱處侵及軟骨下骨質(zhì)形成囊性破壞[11]。本組踝關(guān)節(jié)PVNS的關(guān)節(jié)軟骨及骨侵蝕發(fā)生率高于文獻(xiàn)中報(bào)道的膝關(guān)節(jié)[12]。這是由于踝關(guān)節(jié)為負(fù)重關(guān)節(jié)，其關(guān)節(jié)腔較膝、髖等大關(guān)節(jié)狹窄，大量增殖的滑膜組織導(dǎo)致關(guān)節(jié)腔內(nèi)壓力明顯增高，從而通過關(guān)節(jié)軟骨破損處、骨與關(guān)節(jié)軟骨交界部或沿著韌帶附著點(diǎn)侵入松質(zhì)骨。當(dāng)然，這也與病史長(zhǎng)短及活動(dòng)量大小有關(guān)。本組MRI顯示，踝關(guān)節(jié)PVNS易侵犯下脛腓關(guān)節(jié)和距下關(guān)節(jié)，距下關(guān)節(jié)囊內(nèi)也可見類似的長(zhǎng)T2信號(hào)的增生滑膜團(tuán)塊。以往的文獻(xiàn)資料顯示，膝、髖PVNS很少侵及周圍關(guān)節(jié)，而踝關(guān)節(jié)PVNS對(duì)鄰近關(guān)節(jié)的侵及筆者認(rèn)為可能與踝關(guān)節(jié)周圍小關(guān)節(jié)多且距離相對(duì)較近有關(guān)。同時(shí)，在解剖上踝關(guān)節(jié)囊與距下關(guān)節(jié)囊之間僅存一層較薄弱的纖維隔膜，故增生的滑膜組織容易突破纖維膜進(jìn)入距下關(guān)節(jié)。本組中10例增殖的滑膜在踝關(guān)節(jié)后方形成明顯的軟組織腫塊并包繞踇長(zhǎng)屈肌腱，這與踝關(guān)節(jié)后方踇長(zhǎng)屈肌腱周脂肪組織較多、結(jié)構(gòu)較松散有關(guān)。

MRI擁有良好的軟組織分辨率和骨髓成像能力，對(duì)于顯示PVNS病理改變較其他影像學(xué)檢查方法具有明顯的優(yōu)越性。MRI可以多方位成像，從而清楚地顯示病變與關(guān)節(jié)的關(guān)系，多序列的成像能夠反映病灶內(nèi)不同的組織成分，如含鐵血黃色素、脂肪、纖維組織和關(guān)節(jié)積液，并可發(fā)現(xiàn)早期病變對(duì)于關(guān)節(jié)軟骨的破壞[13]。因此，MRI是早期診斷PVNS及指導(dǎo)臨床治療的理想檢查方法。

踝關(guān)節(jié)PVNS應(yīng)與滑膜結(jié)核、滑膜血管瘤、滑膜肉瘤、單關(guān)節(jié)類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎等相鑒別?；そY(jié)核在X線平片上多呈骨質(zhì)疏松，滑膜增生明顯，CT可見細(xì)小的死骨為鑒別要點(diǎn)。滑膜血管瘤發(fā)病率低，MRI可見雜亂粗大的流空血管影且與PVNS比滑膜增殖不甚明顯，CT偶可見細(xì)小的靜脈石。滑膜肉瘤在X線平片、CT多為包繞關(guān)節(jié)的軟組織腫塊，并可見骨質(zhì)破壞、骨膜反應(yīng)，部分軟組織腫塊內(nèi)有鈣化。MRI無典型的含鐵血黃素沉著形成的低信號(hào)。類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎當(dāng)多關(guān)節(jié)發(fā)病時(shí)不難診斷，但僅踝關(guān)節(jié)發(fā)病時(shí)可通過顯著的骨質(zhì)疏松，關(guān)節(jié)面骨質(zhì)破壞邊緣無硬化緣，MRI無典型PVNS表現(xiàn)以及類風(fēng)濕因子陽性等生化檢查以資鑒別。

PVNS具有明顯的侵襲性和復(fù)發(fā)性，早期診斷和治療可以明顯減少術(shù)后復(fù)發(fā)率、提高療效。X線征象對(duì)于診斷踝關(guān)節(jié)PVNS不具特異性；CT對(duì)PVNS的骨侵蝕顯示優(yōu)于X線平片和MRI。踝關(guān)節(jié)PVNS的MRI具有一定特征性，MRI可顯示含鐵血黃素在增殖滑膜內(nèi)沉積。踝關(guān)節(jié)PVNS的骨侵蝕發(fā)生率較高，且易侵犯鄰近的下脛腓關(guān)節(jié)和距下關(guān)節(jié)，踝后軟組織腫塊常包繞踇長(zhǎng)屈肌腱生長(zhǎng)。MRI有利于踝關(guān)節(jié)PVNS的早期發(fā)現(xiàn)和確診，是診斷該病的首選檢查方法。

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（收稿：2015-04-06修回：2015-08-26）

（責(zé)任編輯孟慶才李國華）

The Imaging Diagnosis of Ankle Pigmented Villonodular Synovitis

GUO Lin,Huang Hong-chao，HU Yong-cheng，et al.Department of Radiology，Tianjin Hospital，Tianjin(300211)，China

ObjectiveTo investigate the imaging characteristics of ankle pigmented villonodular synovitis (PVNS).MethodsThe imaging data of 13 ankle PVNS cases diagnosed pathologically were evaluated retro?spectively,including X-ray,CT and MRI.The location and shape of synovial hyperplasia,the location,extent and border sclerosis of bone erosion and the damage level of adjacent joints and tendons were evaluated mainly. ResultsOn X-ray films,the ankle swelling or soft tissue mass was found in all 13 cases,and the articular surface destruction was shown in 5 cases.On preoper?ative CT,the swelling of the ankle capsule and soft tissue mass around the ankles were seen in 8 cases,while the articular bone destruction of talar trochlea surface was shown in 6 cases and the destruction of distal tibia was found in 4 cases,in which also could be found the bone sclerotic rims.MRI showed that all 13 cases presented diffuse or located synovial hyperplasia and partially penetrated the joint capsule;the anterior capsule was invaded in 6 cases，and the posterior capsule was invaded in 10 cases associated with growth around the ten?don of flexor hallucis longus.The distal tibiofibular joint was violated in 4 cases,and the subtalar joint was vio?lated in 7 cases.Bone erosion in the trochlea of talus and in the distal tibia was seen in 5 cases and 4 casesre?spectively.ConclusionThe X-ray of ankle PVNS only shows soft tissue swelling or mass without the specific performance.CT is better than X-ray and MRI on evaluating bone erosion of ankle PVNS.MRI can show a spe?cific sign of ankle PVNS,which is hemosiderin.MRI indicates that the ankle PVNS is apt to invade neighbor?ing joints and the proliferative synovium often grows around the tendon of flexor hallucis longus.The application of MRI is preferable in early detection and diagnosis of the ankle PVNS，being the best diagnostic method.

Pigmented villonodular synovitis;ankle joint;imaging characteristics

R587.1；R445.1

A

1007-6948(2015)05-0450-05

10.3969/j.issn.1007-6948.2015.05.003

天津市天津醫(yī)院1.放射科；2.骨腫瘤科（天津300211）

王植，E-mail：wz13820256789@163.com