成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤的臨床及影像表現(xiàn)分析

許來(lái)青 劉媛媛 羅晶晶 姜曚 郭文豪 鄭廣寧

口腔疾病研究國(guó)家重點(diǎn)實(shí)驗(yàn)室 華西口腔醫(yī)院放射科（四川大學(xué)），成都 610041

成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤是一種少見的牙源性腫瘤，由Dewey[1]于1927年首先報(bào)道，腫瘤實(shí)質(zhì)多由牙骨質(zhì)樣組織組成，常與牙根緊密相連。該腫瘤常無(wú)臨床癥狀，或僅出現(xiàn)受累牙疼痛、病變區(qū)頜骨膨隆等非特異性癥狀，且發(fā)病率很低[2-3]，影像學(xué)表現(xiàn)上又有一些和該病易混淆的疾病，因此誤診常有發(fā)生。成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤首次治療若不徹底易復(fù)發(fā)[4]。本文對(duì)2010年1月—2013年5月間四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤患者的臨床及影像資料進(jìn)行總結(jié)，以期對(duì)成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤的臨床診斷提供幫助。

1 材料和方法

對(duì)2010年1月—2013年5月在四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院就診的14例經(jīng)病理證實(shí)為成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤患者的臨床及影像病理資料進(jìn)行回顧性分析。所有患者均拍攝術(shù)前全景片，其中6名患者術(shù)前拍攝了錐形束CT（cone-beam computed tomography，CBCT)。

2 結(jié)果

2.1 患者年齡和性別分布

14例成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤患者中男女各7例。年齡11～58歲，中位年齡21.0歲，平均年齡27.6歲（表1）。

表1 14例成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤患者年齡及性別分布Tab 1 Age and sex distribution of the 14 cases of cementoblastoma

2.2 好發(fā)部位

14例患者中發(fā)病部位位于下頜骨12例（85.7%），上頜骨2例（14.3%）；病變部位位于上下頜前磨牙及磨牙區(qū)者13例（92.9%），其中7例累及第一磨牙，前牙區(qū)者1例。14例為單發(fā)病變，且均發(fā)生于恒牙。

2.3 臨床癥狀

14例患者從出現(xiàn)癥狀到就診平均病程15.8個(gè)月。以頜骨腫脹伴疼痛為主訴者6例，以頜骨腫脹為主訴者5例，以疼痛為主訴者2例，以頜骨腫脹、疼痛伴下唇麻木為主訴者1例。其他伴隨癥狀有牙齒松動(dòng)、移位及牙齦竇道、下唇麻木等。腫瘤常呈漸進(jìn)性增大，其中2例短期內(nèi)加速生長(zhǎng)。

臨床檢查常見病變質(zhì)硬，界清，常有壓痛；多數(shù)受累牙牙體完整無(wú)齲壞（12例），可有叩痛，其中1例患者受累牙已行開髓治療，1例患者受累牙已拔除；受累牙及其鄰牙可發(fā)生松動(dòng)移位。病變區(qū)頜骨唇頰或舌腭向膨隆，其中3例患者面型不對(duì)稱。

2.4 手術(shù)方式及預(yù)后

14例患者采用的手術(shù)方式有病變區(qū)下頜骨節(jié)段切除術(shù)加髂骨游離移植術(shù)加重建板植入術(shù)（1例）、腫瘤切除加頜骨部分切除術(shù)（7例）、腫瘤摘除術(shù)加受累牙拔除術(shù)（4例）、腫瘤摘除術(shù)（2例）。隨訪發(fā)現(xiàn)，1例于外院術(shù)后復(fù)發(fā)轉(zhuǎn)至四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院治療的患者二次手術(shù)（腫瘤切除加頜骨部分切除術(shù)）后仍反復(fù)復(fù)發(fā)，另2例病變發(fā)生于上頜骨的患者在行腫瘤摘除術(shù)后均復(fù)發(fā)，余術(shù)后無(wú)復(fù)發(fā)，復(fù)發(fā)率21.4%。3例復(fù)發(fā)患者第一次復(fù)發(fā)距手術(shù)后間隔時(shí)間分別為7、12、32個(gè)月。

2.5 影像表現(xiàn)

成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤的影像表現(xiàn)為病變與受累牙牙根融合的類圓形致密影，與周圍骨質(zhì)分界清晰，周緣可見完整的軟組織密度影環(huán)繞。除此特征性的影像表現(xiàn)外，10例患者X線平片及CBCT片上均顯示病變周圍骨小梁紋理紊亂，骨髓腔變小甚至消失，位于下頜神經(jīng)管以下部位變致密的松質(zhì)骨與骨密質(zhì)相連形成了骨密質(zhì)增厚的征象。7例患者在全景片上可觀察到下頜神經(jīng)管受壓向下移位，2例發(fā)生于上頜的病例可見上頜竇底不連續(xù)。6例患者的CBCT觀察到病變部位頜骨向頰舌向膨隆，骨密質(zhì)變薄，局部不連續(xù)。

根據(jù)腫瘤的實(shí)質(zhì)密度不同，將本研究成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤分為2種類型，分別為：1）均質(zhì)型（6例，42.9%），即腫瘤實(shí)質(zhì)密度均一（圖1）；2）非均質(zhì)型（8例，57.1%），即腫瘤實(shí)質(zhì)密度不均，可見腔隙狀（圖2）或輪輻狀（圖3）等低密度影。

圖1 均質(zhì)型成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤Fig 1 Homogeneous pattern cementoblastoma

圖2 非均質(zhì)型成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤Fig 2 Heterogeneous pattern cementoblastoma

圖3 非均質(zhì)型成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤Fig 3 Heterogeneous pattern cementoblastoma

3 討論

成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤在2005年世界衛(wèi)生組織（World Health Organization，WHO）關(guān)于牙源性腫瘤的分類中屬于牙源性間充質(zhì)和（或）牙源性外胚間充質(zhì)性腫瘤，含或不含牙源性上皮。成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤較少見，約占所有牙源性腫瘤的1.68%～2.6%[2-3]。該腫瘤見于文獻(xiàn)報(bào)道的發(fā)病年齡為4～83歲[3,5]，其中約1/2發(fā)生在20歲以下，平均發(fā)病年齡在20.7歲[4]。成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤男性或女性多發(fā)均有文獻(xiàn)報(bào)道，也有學(xué)者[4,6-7]分析認(rèn)為該病無(wú)明顯性別差異。成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤好發(fā)于下頜骨前磨牙及磨牙區(qū)，最常累及下頜第一磨牙，病變累及乳牙及埋伏阻生牙者較少見[4,8]。而見于文獻(xiàn)報(bào)道[6]的累及多顆牙齒的成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤則常發(fā)生于上頜骨。

成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤生長(zhǎng)緩慢，病變?cè)缙诔o(wú)自覺癥狀，不易發(fā)現(xiàn)，患者常在出現(xiàn)頜骨膨隆和（或）疼痛癥狀時(shí)就診[4]。有學(xué)者[4-5]指出成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤尤其是發(fā)生于兒童者有持續(xù)且快速生長(zhǎng)的局部侵襲性行為，該腫瘤易造成其受累牙牙根吸收，生長(zhǎng)速率約每年0.5 cm，其持續(xù)增大可造成頜骨骨密質(zhì)變薄甚至破壞吸收。發(fā)生于下頜的成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤偶見下唇麻木及病理性骨折，發(fā)生于上頜的成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤可侵犯鼻腔及上頜竇[4,6,9]。

本研究患者的臨床癥狀多表現(xiàn)為頜骨膨隆和（或）疼痛，腫瘤較大者患者面型不對(duì)稱。其他伴隨癥狀主要有牙齒松動(dòng)、移位，牙齦竇道，下唇麻木等。無(wú)其他牙體疾病的受累牙活力正常且可伴有疼痛癥狀，部分牙痛患者服用抗炎藥物后疼痛可稍緩解。本研究中有1例患者已于外院行開髓治療，1例患者受累牙拔除。部分成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤患者因感覺牙痛首診科室為口腔內(nèi)科，提示臨床口腔醫(yī)生應(yīng)加強(qiáng)對(duì)本病變的認(rèn)識(shí)，以避免不恰當(dāng)?shù)闹委煛?/p>

目前大多數(shù)學(xué)者總結(jié)特征性的成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤的影像學(xué)表現(xiàn)為：與受累牙牙根融合的類圓形高密度影，邊界清楚，周圍有較均一的低密度包膜影包繞（“光環(huán)征”），受累牙牙根可發(fā)生吸收，牙周膜間隙消失，牙根輪廓模糊[4,5-12]。也有少量文獻(xiàn)報(bào)道[4]稱早期的成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤表現(xiàn)為根尖區(qū)低密度影。本研究14例患者腫瘤實(shí)質(zhì)均為高密度影，但根據(jù)腫瘤實(shí)質(zhì)密度不同，可分為均質(zhì)型和非均質(zhì)型。前者腫瘤實(shí)質(zhì)密度均一；后者腫瘤實(shí)質(zhì)密度不均。

位于成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤內(nèi)的牙根可有吸收，在CBCT上可觀察到病變區(qū)頜骨頰舌向膨隆，骨密質(zhì)變薄，且可見不同程度的局部不連續(xù)，這些影像表現(xiàn)亦印證了成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤的生長(zhǎng)具有局部侵襲性的生物學(xué)行為[4-5]。本研究中多數(shù)病例可見病變下方骨質(zhì)增生硬化，密度增高，結(jié)合臨床多伴有頜骨疼痛癥狀，推測(cè)為成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤繼發(fā)感染，確切的原因還要結(jié)合臨床與病理。

成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤在臨床上需與骨結(jié)構(gòu)不良、骨島等影像表現(xiàn)類似的疾病相鑒別。成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤與骨結(jié)構(gòu)不良的重要鑒別點(diǎn)在于：影像學(xué)上前者高密度病變與牙根融合，而后者高密度病變常不與牙根融合，其周圍低密度條帶影粗細(xì)不均勻[13]，并常為多發(fā)性疾病。成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤應(yīng)與集中位于根尖區(qū)的骨島（即根尖型骨島）相鑒別，其鑒別要點(diǎn)在于：根尖型骨島在影像學(xué)上無(wú)低密度帶狀影包繞，與周圍骨質(zhì)分界清晰，具有特征性的毛刷狀邊緣，且其發(fā)生區(qū)域的牙根牙周膜影像連續(xù)、完整，不導(dǎo)致頜骨膨隆[14]。

成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤雖為良性腫瘤，但有文獻(xiàn)報(bào)道[3]其有高達(dá)37%的復(fù)發(fā)率。本組病例中8例非均質(zhì)型病例中有3例復(fù)發(fā)，其中1例多次復(fù)發(fā)，可能與手術(shù)方式有關(guān)，也可能與分型有關(guān)。但是此分類與成牙骨質(zhì)細(xì)胞瘤的病理表現(xiàn)、手術(shù)方式的選擇以及其臨床預(yù)后是否具有相關(guān)性還有待于進(jìn)一步研究。

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