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    瘤源性骨軟化癥的影像學(xué)診斷

    2014-06-05 07:25:28孔西建,劉玉珂,李盈盈
    關(guān)鍵詞:核素軟化骨密度

    瘤源性骨軟化癥(tumor-induced osteomalacia, TIO)是由腫瘤引起的腎臟排磷增加所致的一種代謝性骨病。國內(nèi)首例TIO由張孝騫于1980年報(bào)道,目前國內(nèi)外報(bào)道的TIO病例約160例[1]。TIO臨床少見,發(fā)病隱蔽,特征性的臨床表現(xiàn)較少,極易誤診。病程越長,致殘率越高。本文回顧性分析7例TIO患者的影像學(xué)表現(xiàn)及臨床表現(xiàn),以提高臨床對(duì)TIO的認(rèn)識(shí)及診斷水平。

    1 資料與方法

    1.1 研究對(duì)象 收集2008~2014-02河南省洛陽正骨醫(yī)院經(jīng)臨床、影像學(xué)、病理及隨訪證實(shí)的7例TIO患者,其中男4例,女3例;年齡33~55歲。7例腫瘤均發(fā)生于軟組織內(nèi),3例位于大腿下段,臀部、上臂下段、腰部、足跟部各1例。臨床表現(xiàn):7例患者均出現(xiàn)全身多部位疼痛,胸腰骶部6例,髖部5例,季肋部4例,膝部4例,足跟部3例,每例患者疼痛部位均≥3個(gè);2例病史較長者身高減低、駝背、胸廓畸形、長期臥床;4例行走呈鴨步樣步態(tài)?;颊卟〕?個(gè)月~10年。7例患者切除腫瘤前后均檢測血清堿性磷酸酶(ALP)、血鈣(Ca2+)、血磷(P),5 例腫瘤切除前檢測血25-(OH)D、血清骨堿性磷酸酶(BAP)、血I型膠原C端肽(CTX)、血骨鈣素(BGP)等骨代謝生化標(biāo)志物。7例行X線檢查及骨密度測定,4例行CT檢查,4例行MRI檢查,5例行99Tcm-亞甲基二磷酸鹽(MDP)骨核素顯像,6例行99Tcm-奧曲肽(OCT)核素顯像。

    1.2 影像學(xué)檢查

    1.2.1 X線檢查、CT及MRI平掃 X線檢查采用Kodak DR7500數(shù)字X線成像系統(tǒng)。CT檢查采用Siemens Symbia-T6 SPECT/CT機(jī),層厚4 mm,層間距3 mm,矩陣512×512,骨窗觀察。MRI檢查采用Marconi eclipse 1.5T 超導(dǎo)MRI儀,快速自旋回波(FSE)序列,T1WI、T2WI及脂肪抑制序列PDWI,根據(jù)病變部位行橫斷面、冠狀面或矢狀面掃描,層厚5 mm,層間距0.5 mm,矩陣256×256。主要檢查胸腰椎、肋骨、骨盆、膝關(guān)節(jié)等疼痛部位。

    1.2.2 骨密度測定 采用 HOLIGIC公司Delphi A(S/N45254)型雙能X線骨密度儀,檢測腰椎或髖部骨密度。

    1.2.3 SPECT檢查 采用Siemens Symbia-T6 SPECT/CT圖像融合系統(tǒng)設(shè)備,采集能峰為140 keV,窗寬20%,矩陣256×256。全身骨顯像,采用連續(xù)采集顯像方法,15 cm/min。融合顯像先進(jìn)行SPECT采集,矩陣128×128,放大倍數(shù)1倍,旋轉(zhuǎn)角度180°,6°/幀,采集時(shí)間20~30 s/幀。SPECT采集完成后,患者保持體位不動(dòng),選擇局部骨斷層顯像范圍進(jìn)行CT掃描,層厚2 mm,螺距0.8,矩陣512×512。掃描完成后應(yīng)用SPECT/CT圖像融合軟件配準(zhǔn)、融合,獲得SPECT/CT融合圖像。

    1.3 治療方法 6例行奧曲肽核素掃描定位后行腫瘤切除術(shù)并病理檢查,1例行右股骨下段皮下直接腫瘤切除術(shù)病理檢查,2例行髖關(guān)節(jié)假體置換術(shù)。

    2 結(jié)果

    2.1 臨床診斷情況 7例患者確診之前全部誤診,其中6例誤診為骨質(zhì)疏松癥(OP),6例誤診為強(qiáng)直性脊柱炎(AS),2例誤診為腰椎間盤突出癥(LDH),2例誤診為股骨頭缺血性壞死(ANFH)。見表1。本組7例患者腫瘤切除術(shù)后疼痛癥狀均得到緩解,疼痛緩解時(shí)間5~23 d。

    2.2 實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果 7例患者腫瘤切除前血清ALP增高,血鈣正常,血磷明顯減低;5例患者血CTX、BAP明顯增高;腫瘤切除后,血ALP 10~46 d恢復(fù)正常,血磷6~20 d恢復(fù)正常,見表2。

    2.3 影像學(xué)表現(xiàn)

    2.3.1 X線表現(xiàn) 7例均表現(xiàn)為骨質(zhì)結(jié)構(gòu)模糊,骨小梁結(jié)構(gòu)不清,骨密度減低,呈“霧霾征”(圖1),6例表現(xiàn)為不同程度的骨折和假性骨折。2例病程較長者脊柱椎體多發(fā)壓縮骨折,胸骨前突彎曲變形(圖2A),骨盆呈三角樣變形(圖2B)。

    2.3.2 骨密度測定結(jié)果 7例患者骨密度測定結(jié)果均提示嚴(yán)重骨質(zhì)疏松樣改變,見表3。

    表1 7例患者的一般資料及臨床表現(xiàn)

    表2 7例TIO患者實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果*

    圖1 女,33歲,右臀部血管內(nèi)皮細(xì)胞瘤。骨盆骨質(zhì)及骨小梁結(jié)構(gòu)模糊,呈“霧霾征”

    圖2 男,43歲,右股骨下段軟組織良性間葉組織腫瘤。胸腰椎多發(fā)骨折,胸骨彎曲變形(箭,A);骨盆呈三角樣變形,雙髖關(guān)節(jié)置換(B)

    表3 7例TIO患者骨密度測定結(jié)果

    2.3.3 CT及MRI表現(xiàn) 7例患者CT、MRI及X線均表現(xiàn)為多發(fā)骨折和骨骼變形。4例CT及MRI檢查顯示隱性骨折,包括腰椎2例、恥骨1例、坐骨1例。5例胸腰椎MRI表現(xiàn)為椎體呈雙凹變形、楔形骨折,新鮮骨折與陳舊骨折并存,脊髓及硬膜囊受壓不明顯(圖3)。2例髖部MRI表現(xiàn)股骨頸水腫樣信號(hào)伴假骨折線影(圖4)。

    2.3.4 SPECT骨掃描表現(xiàn) 5例TIO患者99Tcm-MDP全身骨顯像表現(xiàn)為多發(fā)異常放射性攝取增高,即表現(xiàn)為脊柱及四肢長骨多發(fā)性放射性攝取增高,顱骨放射性攝取增高,即“黑顱征”(圖5)。3例肋骨呈串珠樣(圖6A)。2例表現(xiàn)為顱骨及松質(zhì)骨肌肉韌帶附著點(diǎn)放射樣濃聚,2例顯示膝關(guān)節(jié)干骺端呈條帶樣、對(duì)稱性濃集影(圖6B),2例單側(cè)股骨頸片狀濃集影,1例肋骨假骨折線影(圖6C)。

    2.3.599Tcm-OCT核素顯像特點(diǎn) 6例患者行99Tcm-OCT核素顯像,腫瘤位于軟組織內(nèi),呈生長抑素受體高表達(dá)顯像,其中股骨下端2例(圖7),臀部1例,上臂下段1例,腰部1例,足跟部1例。

    2.3.6 病理結(jié)果 7例患者腫瘤切除術(shù)后血磷升高(表2)、疼痛緩解。3例病理診斷為間葉組織細(xì)胞瘤(圖8A、B),1例為低度惡性間葉瘤(圖9A、B),1例為纖維瘤,1例為腱鞘巨細(xì)胞瘤,1例為血管內(nèi)皮細(xì)胞瘤。

    3 討論

    3.1 病因及發(fā)病機(jī)制 TIO是低磷性骨軟化癥的一種類型,由具有內(nèi)分泌功能的腫瘤引起腎小管排磷增加,造成低血磷性骨軟化癥。該腫瘤多數(shù)為良性,少數(shù)是惡性[2]。本組6例均為良性腫瘤,1例為低度惡性腫瘤。TIO腫瘤的種類較多,大多數(shù)來源于多功能原始間葉組織,如血管瘤、血管內(nèi)皮瘤、纖維瘤等[3]。本組3例病理診斷為間葉組織細(xì)胞瘤,1例為低度惡性間葉瘤,與文獻(xiàn)報(bào)道基本一致。目前,TIO的病理機(jī)制尚不清楚,多數(shù)學(xué)者認(rèn)為與纖維細(xì)胞生長因子-23(FGF-23)、細(xì)胞外基質(zhì)磷酸糖蛋白、分泌型卷曲相關(guān)蛋白-4等調(diào)磷因子有關(guān)[4,5]。

    圖3 男,49歲,左上臂下段皮下良性間葉組織腫瘤。胸腰椎MRI壓脂像示胸腰椎多發(fā)壓縮骨折,新鮮與陳舊并存,椎體呈雙凹樣變形(箭)

    圖4 男,33歲,腰背部軟組織良性間葉組織腫瘤。MRI壓脂像示左股骨頸水腫樣高信號(hào),伴有線樣低信號(hào)假骨折線(箭)

    圖5 男,33歲,右跟部軟組織腱鞘巨細(xì)胞瘤。99Tcm-MDP全身骨顯像示干骺端多發(fā)異常濃聚(箭),顱骨放射性攝取增高,即“黑顱征”(箭頭)

    圖6 男,36歲,右股骨下段皮下纖維瘤。99Tcm-MDP全身骨顯像示肋骨與肋軟骨交界處異常濃聚,雙膝脛骨干骺端對(duì)稱性濃聚(箭,A);SPECT/CT圖像融合三維重建膝關(guān)節(jié)顯示脛骨干骺端對(duì)稱性濃聚(箭,B);SPECT/CT圖像融合三維重建顯示肋骨多發(fā)濃聚(箭頭)和假骨折線影(箭,C)

    圖7 女,55歲,左股骨下段軟組織低度惡性間葉瘤。99Tcm-OCT核素全身顯像示左大腿髕骨上緣梭型放射性濃聚(箭);右小腿及左腕部濃聚影為注射顯像劑污染偽影

    3.2 臨床表現(xiàn)與誤診 TIO多發(fā)于青壯年,起病隱匿,病程長,臨床少見,極易誤診,本組7例患者誤診時(shí)間最短6個(gè)月,最長10年。鐘定榮等[6]報(bào)道的10例TIO患者,誤診時(shí)間最長達(dá)27年。本組7例曾誤診為OP、AS各6次,可能原因是臨床醫(yī)師對(duì)TIO與OP、AS的認(rèn)識(shí)不足所致,OP多見于老年患者,骨折發(fā)生部位多見于胸腰椎、髖部及腕部,X線表現(xiàn)為骨小梁稀疏、清晰,多數(shù)血磷正常。AS多見于青少年,主要特征為晨僵及腰骶部酸困疼痛,病程久者可合并OP,根據(jù)實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果較易診斷。TIO是具有內(nèi)分泌功能的腫瘤引起的骨軟化癥,腫瘤容易被忽視,骨骼改變主要是骨軟化癥表現(xiàn),X線特點(diǎn)是骨小梁模糊和假骨折線,胸腰椎呈“雙凹征”,且有低磷血癥。

    圖8 男,43歲,右股骨下段軟組織良性間葉組織腫瘤。間葉組織細(xì)胞瘤,腫瘤由外向內(nèi)依次為包膜、豐富血管擴(kuò)張的肉芽腫區(qū)、成纖維脂肪細(xì)胞區(qū)和纖維性變性區(qū)(HE, ×40, A);成纖維脂肪細(xì)胞區(qū)呈大量成纖維細(xì)胞和脂肪細(xì)胞(HE, ×400, B)

    圖9 女,55歲,左股骨下段軟組織低度惡性間葉瘤。病理鏡下見腫瘤組織由圓形、梭形、不規(guī)則形細(xì)胞構(gòu)成,散在有脂肪組織,血管相對(duì)豐富并有擴(kuò)張(HE, ×300, A);細(xì)胞核有異型性、濃染,細(xì)胞界限不清,腫瘤組織穿插于脂肪組織中間(HE, ×400, B)

    TIO的特異性臨床表現(xiàn)為肌肉無力、多部位骨痛、多發(fā)性骨折并骨骼畸形。患者多于30歲左右出現(xiàn)癥狀,起病隱匿,病程長,骨痛呈漸進(jìn)性發(fā)展,多在四肢和負(fù)重關(guān)節(jié);其生化特點(diǎn)為血磷降低,尿磷排出增多,ALP增高,血鈣一般正常,少數(shù)可伴有繼發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)。腫瘤切除后,血磷短期內(nèi)恢復(fù)正常,疼痛明顯改善。本組7例疼痛部位多在3個(gè)部位以上,2例誤診時(shí)間較長者胸廓、脊柱、骨盆等部位骨骼變形。血ALP增高,血磷明顯減低,血鈣正常。本組5例患者血CTX、BAP明顯增高,提示TIO患者骨吸收與骨形成均較快,骨轉(zhuǎn)換速率較快,可能是造成TIO患者骨密度減低及多發(fā)骨折的原因。

    由于TIO患者尿磷排泄增加,血磷減低,導(dǎo)致骨骼鈣磷代謝紊亂,引起骨軟化性骨密度減低。本組7例患者骨密度呈嚴(yán)重骨質(zhì)疏松樣改變,且骨密度與患者的年齡極不相稱,是TIO的診斷特征之一。

    3.3 影像學(xué)表現(xiàn) TIO骨骼軟化的X線表現(xiàn)與其他骨軟化癥無區(qū)別,典型表現(xiàn)為骨小梁模糊,多發(fā)的假性骨折線或骨折,椎體呈“雙凹征”樣改變,骨盆呈“三角樣”改變等骨骼畸形。通常X線平片即可對(duì)骨軟化明確診斷,特殊情況可以行CT和MRI檢查,本組運(yùn)用CT檢查明確了X線檢查不能確定的骨折,運(yùn)用MRI檢查發(fā)現(xiàn)TIO骨骼的隱性骨折、骨內(nèi)水腫,鑒別出新鮮骨折與陳舊骨折,但未對(duì)腫瘤進(jìn)行研究。余衛(wèi)等[7]認(rèn)為,CT及MRI檢查能夠顯示TIO患者的腫瘤影像,但其影像學(xué)表現(xiàn)不具有特征性。Nakanishi 等[8]采用全身MRI掃描對(duì)TIO腫瘤發(fā)現(xiàn)有一定的價(jià)值,有待進(jìn)一步研究。

    本組5例TIO患者的骨顯像具有一定的特征。首先,99Tcm-MDP全身骨顯像的整體表現(xiàn)為代謝性骨病特點(diǎn),即表現(xiàn)為脊柱及四肢長骨多發(fā)性放射性攝取增高,顱骨放射性攝取增高,即“黑顱征”[9]。5例骨顯像表現(xiàn)為局灶性點(diǎn)狀放射性濃集區(qū),多位于肋骨或四肢長骨的承重部位,假性骨折是骨軟化癥的影像學(xué)特征之一[10,11]。3例患者出現(xiàn)肋軟骨結(jié)合部對(duì)稱性攝取增高,呈串珠樣表現(xiàn);2例患者骨骺出現(xiàn)對(duì)稱性片狀放射性攝取增高,可能與干骺端骨轉(zhuǎn)換加快有關(guān)。全身骨顯像可以顯示假骨折的部位和受累范圍,為診斷骨軟化癥提供了一種非常有價(jià)值的影像手段。但99Tcm-MDP全身骨顯像不能對(duì)TIO進(jìn)行腫瘤定位[12]。

    3.4 腫瘤定位 診治TIO的關(guān)鍵是確定腫瘤部位,目前尋找腫瘤的方法有99Tcm-OCT核素顯像、PET/CT和分段取血FGF-23水平測定等[13,14]。由于PET/CT價(jià)格昂貴,分段取血FGF-23水平測定比較麻煩,臨床少用。目前運(yùn)用99Tcm-OCT核素顯像進(jìn)行TIO腫瘤定位越來越多。本組7例患者中,6例采用99Tcm-OCT核素顯像技術(shù)成功對(duì)腫瘤進(jìn)行定位,然后進(jìn)行外科腫瘤切除,血磷在短時(shí)間內(nèi)升高、疼痛明顯緩解,阻止了骨軟化癥的發(fā)展。TIO含有生長抑素受體,而99Tcm-OCT核素能夠特異性地與腫瘤的生長抑素受體結(jié)合顯像,為腫瘤定位提供了有效的幫助,提高了腫瘤定位的診斷率。

    總之,TIO臨床罕見,容易誤診。TIO的影像學(xué)特征為骨小梁模糊,呈“霧霾征”,多發(fā)假骨折線和骨折,椎體呈“雙凹征”,三角樣骨盆,骨骼畸形改變。骨密度呈嚴(yán)重骨質(zhì)疏松樣改變。全身骨顯像呈多發(fā)骨骼攝取增高、濃聚及“黑顱征”、“串珠肋”征象。奧曲肽顯像對(duì)于腫瘤定位具有較高的特異性。TIO的診治首先需確定低血磷性骨軟化癥,然后定位腫瘤位置,最后行腫瘤切除并觀察血磷、尿磷變化及疼痛緩解情況。當(dāng)臨床發(fā)現(xiàn)骨軟化癥影像學(xué)特征時(shí),需進(jìn)一步追蹤低磷性骨軟化癥的病因,并進(jìn)行鑒別診斷,以提高TIO的診斷率。

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