非瘢痕子宮妊娠子宮不完全性破裂1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

王敏，安榮，張靜，齊琦，許飛雪，2*

(1.蘭州大學(xué)第一臨床醫(yī)學(xué)院,蘭州 730000;2.蘭州大學(xué)第一醫(yī)院婦產(chǎn)科,甘肅省婦科腫瘤重點(diǎn)實(shí)驗(yàn)室,蘭州 730000)

一、病例資料

患者,女,34歲,G2P1,主因“停經(jīng)9月余,間斷陰道流液1 h余”于2023年3月12日收住蘭州大學(xué)第一醫(yī)院產(chǎn)科。平素月經(jīng)規(guī)律,初潮14歲,經(jīng)期5 d,月經(jīng)周期30 d,月經(jīng)量中,色暗紅,偶有痛經(jīng)及血塊,末次月經(jīng):2022年6月8日?；颊咴螂p側(cè)輸卵管梗阻于我院生殖中心移植鮮胚2枚,兩周后查血β-HCG陽(yáng)性,B超檢查提示單枚胚胎存活,確診宮內(nèi)孕。停經(jīng)40余天出現(xiàn)惡心、嘔吐、乏力、嗜睡等早孕反應(yīng),上述癥狀未予特殊處理,持續(xù)2月后自行消失,孕早期無(wú)放射線及有毒物質(zhì)接觸史,未服過(guò)藥物。孕中晚期無(wú)頭暈、眼花、雙下肢水腫等不適。定期產(chǎn)前檢查,孕期產(chǎn)檢無(wú)異常,孕程順利,無(wú)保胎史。2023年3月12日02:00無(wú)明顯誘因出現(xiàn)陰道流液,色清,量少,無(wú)陣發(fā)性下腹痛,無(wú)陰道流血,無(wú)肛門(mén)墜脹感,自覺(jué)胎動(dòng)正常,我科以“(1)胎膜早破;(2)體外受精-胚胎移植(IVF-ET)術(shù)后;(3)妊娠39+4周,G2P1,頭位”收住。既往史:患者2021年因雙側(cè)輸卵管梗阻于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行腹腔鏡下雙側(cè)輸卵管通液術(shù)。婚育史:已婚,配偶體健。曾于2012年順產(chǎn)1足月活女?huà)?產(chǎn)程順利,其女現(xiàn)體健。否認(rèn)結(jié)核、肝炎等傳染病史及接觸史,否認(rèn)食物、藥物過(guò)敏史。個(gè)人史及家族史無(wú)特殊。

入院查體:體溫36.2℃,心率87次/min,呼吸20次/min,血壓123/86 mmHg。腹膨隆與孕周相符,宮底劍突下3指,胎位頭位,胎心148次/min,內(nèi)診:宮頸居中,質(zhì)中,宮口未開(kāi),胎膜已破,羊水清亮,先露部棘上3 cm,骨盆內(nèi)測(cè)量未見(jiàn)明顯異常。入院后完善相關(guān)檢查檢驗(yàn),產(chǎn)科超聲檢查示:(1)宮內(nèi)妊娠,單活胎;(2)胎兒臍動(dòng)脈血流頻譜正常范圍,胎位頭位,雙頂徑95 mm,股骨長(zhǎng)69 mm,腹圍365 mm,羊水深度57 m;胎盤(pán)位于子宮前壁,厚度24 mm,胎盤(pán)成熟度Ⅰ級(jí);胎兒脊柱排列整齊,頸部未見(jiàn)臍帶壓跡及彩色血流環(huán)繞,四腔心結(jié)構(gòu)可見(jiàn),胎心胎動(dòng)(+),彩色多普勒血流顯像(CDPFI):可見(jiàn)胎心搏動(dòng)血流信號(hào),臍動(dòng)脈兩條;臍動(dòng)脈血流測(cè)定:臍動(dòng)脈收縮期最大峰值流速(S):47 cm/s,臍動(dòng)脈舒張末期流速(D):21 cm/s,S/D值:2.3,心率(HR)140次/min。肝功能各項(xiàng)指標(biāo):白蛋白(ALB)39.8 g/L(正常參考值40～55 g/L),堿性磷酸酶(ALP)174.3 U/L(正常參考值35～100 U/L),總膽汁酸(TBA)14.1 μmol/L(正常參考值0.5～10 μmol/L);血常規(guī):C-反應(yīng)蛋白(CRP)4.77 mg/L(正常參考值0～4 mg/L);術(shù)前出凝血指標(biāo)+D-二聚體檢測(cè):活化部分凝血活酶時(shí)間(APTT)23.8 s(正常參考值25.4～38.4 s),D-二聚體:1.68 μg/ml(正常參考值0～0.5 μg/ml),纖維蛋白原降解產(chǎn)物(FDP)4.59 μg/ml(正常參考值0～2.01 μg/ml),余檢查指標(biāo)無(wú)明顯異常。

考慮到孕婦破膜時(shí)間大于12 h,入院后給予頭孢呋辛鈉預(yù)防感染,縮宮素2.5 U靜脈泵入行引產(chǎn)治療。患者病情發(fā)展詳細(xì)信息見(jiàn)表1。

表1 患者病情發(fā)展及診治過(guò)程

二、討論

子宮破裂是產(chǎn)科的嚴(yán)重并發(fā)癥,因子宮破裂導(dǎo)致的孕產(chǎn)婦死亡率約為1.4%,新生兒死亡率約為12%,孕產(chǎn)婦子宮切除術(shù)率為20%～31%[1-2]。子宮破裂大多繼發(fā)于有子宮瘢痕的孕產(chǎn)婦,而瘢痕的定義不再局限于剖宮產(chǎn)所導(dǎo)致的子宮瘢痕,婦科侵入性操作所導(dǎo)致的瘢痕也包括在內(nèi)。近年來(lái)在臨床工作中發(fā)現(xiàn)非瘢痕子宮破裂(Unscarred Uterine Rupture,UUR)的發(fā)病率有所上升,其主要原因包括多次人工流產(chǎn)清宮術(shù)、子宮肌瘤剔除術(shù)以及前次分娩時(shí)宮腔操作等。在You等[3]納入研究的30例子宮破裂患者中,6例孕婦為URR,其中3例既往有宮腔操作史。URR雖不常見(jiàn),但卻會(huì)對(duì)孕產(chǎn)婦及新生兒造成潛在的、不可預(yù)測(cè)的生命危險(xiǎn),因而對(duì)其進(jìn)行深入分析研究是極有必要的。

1.URR的危險(xiǎn)因素:URR破裂多發(fā)生于妊娠晚期[3],相較于瘢痕子宮破裂,URR沒(méi)有明確的病因?；仡欔P(guān)于URR的文獻(xiàn)發(fā)現(xiàn),導(dǎo)致UUR發(fā)生的危險(xiǎn)因素包括高齡(≥35歲)、醫(yī)源性子宮穿孔、腹部創(chuàng)傷、子宮結(jié)構(gòu)先天異常(雙子宮等)、多產(chǎn)次、多胎妊娠、引產(chǎn)藥物使用不當(dāng)、胎盤(pán)植入、頭盆不稱(chēng)及較短的妊娠間隔期等[3-6]。此外,遺傳因素也在其中發(fā)揮一定作用,有文獻(xiàn)報(bào)道埃萊爾-當(dāng)洛綜合征(Ehlers-Danlos syndrome,EDS)Ⅳ型可導(dǎo)致URR、早產(chǎn)、圍產(chǎn)期出血、大血管破裂等[7]。還有文獻(xiàn)報(bào)道,子宮動(dòng)靜脈畸形、子宮憩室及子宮內(nèi)膜異位癥會(huì)影響子宮壁的容受性,也可能是URR的高危因素[8]。但是,這些因素導(dǎo)致URR發(fā)生并不常見(jiàn),對(duì)臨床實(shí)踐指導(dǎo)意義不大。

關(guān)于輔助生殖技術(shù)(ART)是否是URR發(fā)生的危險(xiǎn)因素,目前尚無(wú)研究證實(shí)。雖然行ART后發(fā)生URR在文獻(xiàn)中也有報(bào)道,但此類(lèi)患者在行ART之前大多有高齡、多次清宮、子宮肌瘤剔除、輸卵管切除等病史,這無(wú)法明確說(shuō)明ART是URR發(fā)生的直接危險(xiǎn)因素[9]。Takashima等[10]報(bào)道了1例患者在行IVF-ET術(shù)后,孕11周時(shí)發(fā)生了自發(fā)性子宮破裂,分析其原因可能是因?yàn)榘l(fā)生了剖宮產(chǎn)瘢痕部位妊娠(CSP),但關(guān)于IVF-ET與子宮破裂之間是否存在一定的因果關(guān)系尚無(wú)法得知。

結(jié)合文獻(xiàn)分析本例孕婦發(fā)生URR的原因,該孕婦因雙側(cè)輸卵管梗阻行腹腔鏡下雙側(cè)輸卵管通液術(shù),術(shù)后仍未受孕而行IVF-ET助孕,兩次手術(shù)操作及術(shù)中存在電熱損傷都可能與本次發(fā)生子宮破裂有關(guān)。本例孕婦系第2次妊娠,詳細(xì)詢(xún)問(wèn)病史,該孕婦無(wú)婦科子宮手術(shù)操作史,自訴第1次陰道分娩過(guò)程順利,無(wú)骨盆狹窄、頭盆不稱(chēng)及胎位異常等導(dǎo)致梗阻性難產(chǎn)的因素存在,胎盤(pán)胎膜自娩完整,產(chǎn)后出血不多。因此,考慮第1次陰道分娩中存在子宮損傷的可能性較小。URR的發(fā)生是多種因素相互作用的結(jié)果,往往非單一因素所致,在臨床工作中應(yīng)全面詳細(xì)詢(xún)問(wèn)病史,提高對(duì)URR發(fā)生的警惕性,告知患者相關(guān)注意事項(xiàng),最大程度地降低因發(fā)生URR導(dǎo)致的對(duì)孕產(chǎn)婦及新生兒的傷害。

2.URR的臨床表現(xiàn)與診斷:由于URR發(fā)生的病因、位置、大小等各異,臨床表現(xiàn)也各有不同。典型的URR征象主要表現(xiàn)為電子胎心監(jiān)護(hù)異常、急性腹痛和陰道出血,部分可出現(xiàn)低血壓、低血容量性休克、血尿、嘔吐、腹部壓痛等表現(xiàn)[9,11]。此外,破裂發(fā)生的時(shí)間和部位不同相應(yīng)的臨床表現(xiàn)也會(huì)有所差異。例如,子宮下段發(fā)生破裂時(shí)可能會(huì)出現(xiàn)典型的子宮破裂征象,而宮底部破裂時(shí)血液在腹腔內(nèi)積聚,腹膜刺激癥狀輕,臨床癥狀不典型[12-13],甚至部分僅表現(xiàn)為剖宮產(chǎn)時(shí)偶然發(fā)現(xiàn)的隱匿性子宮破裂[4],因此,URR通常不易引起臨床醫(yī)生的重視,容易出現(xiàn)診斷延誤,因而采取手術(shù)干預(yù)的時(shí)機(jī)也較晚。本例患者亦是如此,由于其病變和臨床表現(xiàn)不典型,在陰道活動(dòng)性出血無(wú)法有效治療時(shí)行全子宮切除術(shù)后剖查子宮才發(fā)現(xiàn)了子宮下段破裂。

目前,僅憑臨床表現(xiàn)及體格檢查很難診斷URR,影像學(xué)檢查如超聲、CT和磁共振成像對(duì)于早期診斷有一定的提示作用。超聲檢查可發(fā)現(xiàn)妊娠位置異常、子宮壁薄和胎盤(pán)附著異常等[14]。有研究報(bào)道,妊娠中晚期子宮下段厚度小于2.3 mm與分娩期間嚴(yán)重并發(fā)癥(如子宮破裂和出血)的發(fā)生相關(guān),但目前還沒(méi)有理想的診斷方法推薦[15]。對(duì)于原有的解剖結(jié)構(gòu)已發(fā)生改變或超聲檢查無(wú)法診斷的孕婦,使用磁共振成像作為一種額外的診斷工具可能有一定作用[16]。不可忽視的是,因?yàn)樵谂R床工作中沒(méi)有特異有效的診斷及預(yù)測(cè)手段,臨床醫(yī)生更應(yīng)該全面綜合分析患者的一般情況及各項(xiàng)檢查、檢驗(yàn)結(jié)果,動(dòng)態(tài)觀察患者的病情變化,最大程度避免遺漏診斷。

3.URR的管理和預(yù)后:早期手術(shù)干預(yù)和有效的胎兒及新生兒復(fù)蘇是子宮破裂成功治療的關(guān)鍵。治療的目的主要是有效止血,修復(fù)子宮損傷,降低孕產(chǎn)婦和胎兒的死亡率[9]。根據(jù)患者的情況和外科醫(yī)生的專(zhuān)業(yè)能力進(jìn)行破裂部位的手術(shù)修復(fù)或全/次全子宮切除。子宮切除術(shù)適用于孕婦生命體征不平穩(wěn),經(jīng)評(píng)估需切除子宮者,最終是否進(jìn)行子宮切除術(shù)取決于患者的生育要求、子宮的損傷程度、患者的血液動(dòng)力學(xué)情況,以及產(chǎn)科醫(yī)生修復(fù)復(fù)雜性子宮破裂的技術(shù)等。對(duì)于既往有子宮破裂的孕婦在胎兒胎肺成熟后應(yīng)立即進(jìn)行擇期剖宮產(chǎn)[10,13]。必須強(qiáng)調(diào)的是,非瘢痕子宮妊娠期自發(fā)性子宮破裂是子宮切除的獨(dú)立危險(xiǎn)因素[17]。本例產(chǎn)婦陰道持續(xù)性出血,初步評(píng)估病情后考慮為大量失血所致,行腹主動(dòng)脈球囊置入術(shù)+雙側(cè)子宮動(dòng)脈栓塞術(shù)后仍無(wú)法有效止血,產(chǎn)婦生命體征不平穩(wěn),開(kāi)腹探查切除子宮后探查子宮才發(fā)現(xiàn)子宮下段不完全性破裂。

關(guān)于子宮破裂孕婦的臨床結(jié)局,目前尚無(wú)統(tǒng)一結(jié)論。一些研究比較了瘢痕子宮和無(wú)瘢痕子宮發(fā)生子宮破裂后孕產(chǎn)婦及新生兒臨床的結(jié)局,發(fā)現(xiàn)URR的損害性更大,胎兒死亡率更高[18]。一方面是URR臨床表現(xiàn)隱匿且不典型,發(fā)現(xiàn)時(shí)機(jī)較晚;另一方面是因?yàn)轳：圩訉m破裂多發(fā)生在上次的瘢痕處,而URR多發(fā)生在子宮肌層,該區(qū)域血管相對(duì)較多,大出血風(fēng)險(xiǎn)高[4]。一項(xiàng)回顧性研究發(fā)現(xiàn)URR的新生兒胎齡明顯大于瘢痕子宮破裂者,且新生兒體重也較重[3]。Arbab等[14]認(rèn)為近一半的原發(fā)性子宮破裂病例在確診前均通過(guò)陰道分娩,而經(jīng)陰道分娩發(fā)生子宮破裂的病例比經(jīng)剖宮產(chǎn)分娩發(fā)生破裂的病例接受全子宮切除術(shù)可能性更大。由于對(duì)URR的警惕性不高,發(fā)生產(chǎn)后出血時(shí)采取的所有措施都集中于治療子宮收縮乏力,此類(lèi)的延遲診斷也導(dǎo)致了較高的子宮切除率。但Ofir等[19]進(jìn)行的研究發(fā)現(xiàn)瘢痕子宮破裂與URR比較,二者導(dǎo)致的孕產(chǎn)婦或圍產(chǎn)兒發(fā)病率沒(méi)有顯著差異,孕產(chǎn)婦失血量亦無(wú)顯著差異,且與正常分娩相比,URR產(chǎn)婦的分娩過(guò)程比較順利[3]。關(guān)于遠(yuǎn)期妊娠的風(fēng)險(xiǎn),部分行子宮修補(bǔ)術(shù)的URR患者在子宮修補(bǔ)術(shù)后會(huì)發(fā)生復(fù)發(fā)性破裂,峽部區(qū)發(fā)生破裂者進(jìn)行修補(bǔ)后多無(wú)剖宮產(chǎn)并發(fā)癥,但宮底部發(fā)生破裂的患者在修補(bǔ)后的幾周可能再次出現(xiàn)復(fù)發(fā)性破裂[5]。對(duì)于既往有UUR病史且保留子宮的患者其最佳受孕時(shí)間和選擇性剖宮產(chǎn)的時(shí)機(jī)在既往文獻(xiàn)中尚沒(méi)有達(dá)成共識(shí),未來(lái)仍需臨床大數(shù)據(jù)深入分析研究。

雖尚未證實(shí)IVF-ET是URR的直接危險(xiǎn)因素,但在因輸卵管因素不孕的患者中它可能是一個(gè)促進(jìn)因素。對(duì)于通過(guò)IVF-ET受孕并出現(xiàn)急性腹痛和胎兒心率異常的女性,應(yīng)考慮子宮破裂的可能。一旦懷疑子宮破裂,應(yīng)及時(shí)完善各項(xiàng)檢查進(jìn)行評(píng)估,并根據(jù)患者病情發(fā)展及時(shí)采取干預(yù)措施或手術(shù)。對(duì)于希望保留生育功能的患者,應(yīng)根據(jù)破裂的大小、位置和患者的一般情況決定是否進(jìn)行破裂部位的修補(bǔ)。既往有宮腔操作史的多胎妊娠增加了妊娠期間子宮破裂的發(fā)生率,因此建議在行ART時(shí)慎重考慮胚胎的移植數(shù)量。

綜上所述,URR是一種不常見(jiàn)的但危及生命的產(chǎn)科并發(fā)癥,并非所有的URR都出現(xiàn)腹痛、低血容量、陰道持續(xù)性出血和胎心監(jiān)護(hù)異常等臨床表現(xiàn),在臨床工作中保持對(duì)URR的警惕是很重要的。同時(shí),不僅是妊娠期及分娩期要加強(qiáng)管理,在婦科診療中對(duì)于有生育要求的患者進(jìn)行臨床干預(yù)決策時(shí)也應(yīng)有URR發(fā)生的意識(shí),做好宣教,避免多次人工流產(chǎn)及宮腔操作,嚴(yán)格把控剖宮產(chǎn)指征,降低URR發(fā)生的醫(yī)源性因素。