胰腺淋巴上皮囊腫一例

官文婷?梁堅(jiān)?周宇

【摘要】胰腺淋巴上皮囊腫（PLEC）是一種罕見(jiàn)的胰腺良性囊腫，臨床報(bào)道較少。PLEC發(fā)病率低且缺乏特征性影像學(xué)和臨床表現(xiàn)，常與胰腺惡性腫瘤難以鑒別，容易誤診。該文報(bào)道1例63歲男性PLEC患者因體檢發(fā)現(xiàn)胰腺腫物，入院行超聲內(nèi)鏡引導(dǎo)細(xì)針穿刺抽吸術(shù)（EUS-FNA）提示良性病變，為進(jìn)一步診治行手術(shù)切除，術(shù)后病理確診為PLEC。該例提示，EUS-FNA可作為胰腺囊性病灶的優(yōu)先選用方法。

【關(guān)鍵詞】胰腺淋巴上皮囊腫；超聲內(nèi)鏡引導(dǎo)細(xì)針穿刺抽吸術(shù)；胰腺囊腫

Pancreatic lymphoepithelial cyst： a case report Guan Wenting， Liang Jian， Zhou Yu. Department of Gastroenterology， Affiliated Hospital of Guangdong Medical University， Zhanjiang 524000， China

Corresponding author， Zhou Yu， E-mail： ahdg2005@126.com

【Abstract】 Pancreatic lymphoepithelialcyst （PLEC） is a rare benign pancreatic cyst， which has been rarely reported in clinical practice. The incidence of PLEC is low and specific imaging and clinical manifestations are lacking. It is difficult to make differential diagnosis between PLEC and pancreatic cancer， which is likely to be misdiagnosed. In this article， a 63-year-old male patient who was suspected with PLEC due to a pancreatic mass detected during physical examination was reported. Upon admission， endoscopic ultrasound-guided fine-needle aspiration （EUS-FNA） promoted the diagnosis of benign lesions. Subsequently， surgical resection was performed and he was pathologically diagnosed with PLEC.This case prompts that EUS-FNA can be used as a preferential treatment for pancreatic cystic lesions.

【Key words】Pancreatic lymphoepithelial cyst；EUS-FNA；Pancreatic cystic lesion

胰腺淋巴上皮囊腫（PLEC）是一種罕見(jiàn)的良性胰腺囊腫，由角化性鱗狀上皮細(xì)胞和淋巴樣組織組成［1］。大多數(shù)PLEC患者無(wú)特異性臨床表現(xiàn)，一般于體檢或胰腺其他疾病診治的過(guò)程中偶然發(fā)現(xiàn)，給臨床、影像學(xué)和病理的診斷帶來(lái)極大的挑戰(zhàn)。由于PLEC發(fā)病率低且缺乏特征性影像學(xué)和臨床表現(xiàn)，常與胰腺惡性腫瘤難以鑒別，容易誤診為胰腺癌［2］。本文報(bào)道一例PLEC的診治經(jīng)過(guò)，為提高 PLEC 診療水平提供借鑒和參考。

病例資料

一、主訴及病史

患者男，63歲。因“體檢發(fā)現(xiàn)胰腺腫物2 d”于2022年5月22日入院。患者于2 d前在外院體檢時(shí)行腹部CT發(fā)現(xiàn)胰尾見(jiàn)類(lèi)圓形低密度影，考慮良性病變，假性囊腫可能性大，現(xiàn)為進(jìn)一步治療，遂來(lái)我院消化內(nèi)科治療。體格檢查：心肺未見(jiàn)異常，腹平軟，無(wú)壓痛、反跳痛，未觸及包塊，肝脾肋下未觸及。既往史：無(wú)急慢性胰腺炎病史，無(wú)酗酒史。

二、實(shí)驗(yàn)室及輔助檢查

血常規(guī)、肝腎功能、血清淀粉酶、癌胚抗原、糖類(lèi)抗原（CA）19-9、抗核抗體、抗中性粒細(xì)胞抗體、風(fēng)濕因子、甲狀腺功能和凝血功能未見(jiàn)異常。外院腹部CT：胰尾見(jiàn)類(lèi)圓形低密度影，大小57.0 mm×65.0 mm，邊界清，增強(qiáng)未見(jiàn)強(qiáng)化，考慮良性病變，假性囊腫可能性大（圖1）。

三、診療經(jīng)過(guò)及隨診情況

患者入院初步診斷為胰腺腫物性質(zhì)待查，2022年5月26日于我院行超聲內(nèi)鏡（EUS），鏡下可見(jiàn)胃底靜脈顯露，胃體黏膜光滑，胃竇黏膜充血水腫，球部及降段黏膜光滑，十二指腸乳頭黏膜未見(jiàn)異常。超聲下見(jiàn)胰頭、頸體形態(tài)規(guī)則，內(nèi)部回聲均勻；胰體尾區(qū)域見(jiàn)一切面大小69.4 mm×

58.4 mm均勻無(wú)回聲占位，內(nèi)未見(jiàn)分隔，囊壁稍厚，見(jiàn)一切面大小13.5 mm×9.4 mm稍高回聲結(jié)節(jié)影，與囊壁分界不清，病灶遠(yuǎn)場(chǎng)強(qiáng)化；主胰管不寬，與占位病變不相通；膽總管未見(jiàn)擴(kuò)張；彩色多普勒超聲顯示病灶內(nèi)未見(jiàn)血流信號(hào)；彈性成像顯示質(zhì)軟，彈性應(yīng)變率= 0.72；病灶壓迫脾靜脈，胃底區(qū)域管壁內(nèi)、外均見(jiàn)不規(guī)則血流信號(hào)（圖2A～C）。擬行細(xì)針穿刺活檢（FNA），用ECH0-19型超聲內(nèi)鏡穿刺針在超聲內(nèi)鏡引導(dǎo)下于胃體插入無(wú)回聲病灶內(nèi)，抽取出棕褐色液體共110 mL，拉絲實(shí)驗(yàn)陰性，分別送常規(guī)、血液生化、腫瘤標(biāo)志物及脫落細(xì)胞學(xué)檢查（圖2D）?？紤]胰體尾囊性占位：囊腺瘤？假性囊腫？囊液常規(guī)：腺苷脫氨酶119.4 U/L（參考值0～20 U/L）。囊液生化：李凡他試驗(yàn)陽(yáng)性。囊液癌胚抗原767.10 ng/mL（參考值0～15 ng/mL）。囊液穿刺細(xì)胞學(xué)：見(jiàn)紅細(xì)胞及少許組織細(xì)胞和淋巴細(xì)胞，考慮胰腺良性病變。

1個(gè)月后患者返院復(fù)查腹部MRI，胰腺尾部見(jiàn)類(lèi)圓形T1WI低信號(hào)影，T2WI高信號(hào)影，DWI呈稍高信號(hào)，內(nèi)壁光滑，增強(qiáng)掃描未見(jiàn)強(qiáng)化，考慮胰腺尾部囊性占位，良性病變以假性囊腫可能性大（圖3）。患者為進(jìn)一步治療，入住我院肝膽外科，有手術(shù)指征并與患者及家屬溝通后于全身麻醉下行腹腔鏡胰體尾切除術(shù)+脾切除術(shù)+腹腔粘連松解，術(shù)中見(jiàn)胰尾處有一大小7.0 cm×8.0 cm的囊性腫物，包膜完整，質(zhì)韌，活動(dòng)度可，腫物與脾動(dòng)靜脈、主胰管間距約0.5 cm以上，其余胰腺部分質(zhì)地軟，胰腺周?chē)?、脾?dòng)脈淋巴結(jié)及脾門(mén)淋巴結(jié)部分未見(jiàn)腫大。術(shù)后病理結(jié)果：囊壁由纖維組織構(gòu)成，內(nèi)壁大部分區(qū)域未見(jiàn)被覆上皮，局部被覆鱗狀上皮，囊壁內(nèi)見(jiàn)較多淋巴細(xì)胞浸潤(rùn)，局部淋巴濾泡形成（圖4）。最后診斷為PLEC。

患者術(shù)后一般情況可，生命體征平穩(wěn)，1周后好轉(zhuǎn)出院。術(shù)后嚴(yán)密隨訪6個(gè)月未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

討論

PLEC作為一種極其罕見(jiàn)的良性胰腺囊腫，約占胰腺囊性病0.5%，本病好發(fā)于男性，男女發(fā)病比例約為4∶1［3-4］。多數(shù)學(xué)者認(rèn)為PLEC起源于胰腺周?chē)馨徒Y(jié)的上皮殘留，但該病具體的組織起源尚未明確［5］。PLEC常單發(fā)圓形或者橢圓形腫物，可見(jiàn)于胰頭、胰體、胰尾，以胰體尾多見(jiàn)，其中40%的患者可無(wú)臨床癥狀，一般于體檢或胰腺其他疾病診治的過(guò)程中偶然發(fā)現(xiàn)，50%的患者可表現(xiàn)為惡心、嘔吐、腹痛、腹脹、腹部不適等非特異性臨床癥狀［6］。

由于PLEC發(fā)病率低、無(wú)特異性臨床表現(xiàn)，通過(guò)查閱我院病案室資料，該病例尚屬我院首例PLEC。該患者在體檢中偶然發(fā)現(xiàn)胰腺腫物入院，臨床表現(xiàn)無(wú)特異性腹痛、腹脹、惡心、嘔吐等不適，體格檢查和實(shí)驗(yàn)室檢查也未發(fā)現(xiàn)明顯異常。

PLEC影像學(xué)因其囊內(nèi)物質(zhì)成分的不同，MRI和CT可根據(jù)信號(hào)及密度的不同分為囊性、混合性和實(shí)性占位［7］。CT表現(xiàn)為略低或等密度影，囊壁可見(jiàn)鈣化狀斑點(diǎn)和分隔現(xiàn)象，給予造影劑增強(qiáng)后，囊壁及其分隔可表現(xiàn)為輕度強(qiáng)化，而胰管則無(wú)明顯擴(kuò)張及其他改變［8］。在MRI上，PLEC在T1加權(quán)圖像上表現(xiàn)為均勻的實(shí)性低信號(hào)腫塊，當(dāng)進(jìn)行對(duì)比時(shí)，邊緣增強(qiáng)，而中心核心的低強(qiáng)度保持不變。雖然腹部的影像學(xué)檢查如MRI、CT和超聲可明顯提高胰腺囊腫的診斷率，但是對(duì)胰腺囊腫囊內(nèi)的性質(zhì)進(jìn)一步辨別卻有一定難度，尤其是PLEC。本例PLEC的癥狀、體征和影像學(xué)檢查無(wú)明顯特異性，容易與胰腺囊性疾病重疊，PLEC在臨床上僅憑臨床表現(xiàn)和影像學(xué)檢查對(duì)其診斷具有一定的挑戰(zhàn)性，甚至容易誤診為胰腺癌。

近年來(lái)，超聲內(nèi)鏡及超聲內(nèi)鏡引導(dǎo)細(xì)針穿刺抽吸術(shù)（EUS-FNA）為PLEC的診斷提供了新的手段。在超聲內(nèi)鏡檢查中，PLEC典型表現(xiàn)為低回聲囊性病變，可呈單房或多房。相關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道，EUS-FNA術(shù)后病理結(jié)果示鏡下可見(jiàn)少量淋巴細(xì)胞、角化鱗狀上皮細(xì)胞和小部分無(wú)核鱗狀細(xì)胞；EUS-FNA術(shù)中囊內(nèi)液體送檢發(fā)現(xiàn)相關(guān)腫瘤指標(biāo)如CA125、癌胚抗原、CA19-9數(shù)值升高以及囊內(nèi)淀粉酶含量也升高［9］。此外，Cao等（2012年）指出在MRI、超聲內(nèi)鏡或超聲圖像中，PLEC內(nèi)部呈結(jié)節(jié)樣改變，周?chē)M織相對(duì)呈高強(qiáng)度，內(nèi)部呈低強(qiáng)度，可被描述為“cheerios”的改變，是PLEC所特有的表現(xiàn)。

本例影像學(xué)缺乏特異性，而FNA送檢囊液癌胚抗原明顯升高，囊液李凡他試驗(yàn)陽(yáng)性，與較多學(xué)者的文獻(xiàn)報(bào)道相吻合，但易與胰腺其他疾病相重疊，因此增加了診斷的難度。囊液細(xì)胞學(xué)見(jiàn)紅細(xì)胞及少許組織細(xì)胞和淋巴細(xì)胞，未見(jiàn)異型細(xì)胞及不典型細(xì)胞，考慮本例是胰腺囊腫良性病變；術(shù)后病理結(jié)果示局部見(jiàn)鱗狀上皮及淋巴細(xì)胞；術(shù)后病理與EUS-FNA細(xì)胞學(xué)結(jié)果均提示胰腺囊腫良性病變，可見(jiàn)胰腺囊腫超聲穿刺術(shù)細(xì)胞學(xué)結(jié)果對(duì)指導(dǎo)臨床診斷PLEC及治療起關(guān)鍵性作用。

PLEC需與胰腺假性囊腫、胰腺黏液性腫瘤、胰腺癌以及其他胰腺腫物病變進(jìn)行鑒別。胰腺假性囊腫作為臨床上最常見(jiàn)的胰腺囊性病變，影像學(xué)表現(xiàn)一般呈單一囊腔，囊腔內(nèi)富含淀粉酶液體，其中含有碎片、血液和炎癥細(xì)胞；FNA顯示豐富的炎性細(xì)胞、組織細(xì)胞、晶體，有時(shí)可見(jiàn)黃色素，但多見(jiàn)于急慢性胰腺炎、胰腺外傷的患者，結(jié)合病史極其重要。有文獻(xiàn)指出，EUS-FNA中穿刺若見(jiàn)黏液性液體則可診斷為胰腺黏液性腫瘤，若送檢的囊內(nèi)液體細(xì)胞學(xué)結(jié)果見(jiàn)鱗狀上皮及淋巴濾泡可診斷為PLEC［10］。胰腺癌的腫瘤標(biāo)志物如

CA19-9、CA125也可升高，影像學(xué)檢查也不明顯，而EUS-FNA可對(duì)其進(jìn)行鑒別。在治療上，無(wú)癥狀的PLEC患者可行保守治療；臨床癥狀表現(xiàn)明顯，病變部位較大，影響生活的患者，可行手術(shù)治療；無(wú)法診斷PLEC者，可根據(jù)實(shí)際情況選擇合適的治療方式。

綜上所述，該例提示PLEC的CT及MRI影像學(xué)表現(xiàn)缺乏特異性，僅憑CT及MRI不足以進(jìn)行術(shù)前鑒別診斷。在臨床上對(duì)PLEC容易誤診或漏診，而且單一的抽血檢驗(yàn)、CT及MRI檢查結(jié)果均缺乏特異性，對(duì)診斷PLEC更有難度，但是應(yīng)用EUS-FNA技術(shù)，結(jié)合病史及輔助檢查，在一定程度對(duì)診斷PLEC、鑒別胰腺囊腫良惡性及PLEC治療起關(guān)鍵性作用。EUS-FNA技術(shù)安全、快速，確診價(jià)值較高，可信度強(qiáng)，患者接受程度高，可作為胰腺囊性病灶的優(yōu)先選用方法。

參 考 文 獻(xiàn)

［1］ Iguchi T， Shimizu A， Kubota K， et al. Lymphoepithelial cyst mimicking pancreatic cancer： a case report and literature review. Surg Case Rep， 2021， 7（1）： 108.

［2］ 王秋野， 張麗艷， 賀濤， 等. 超聲內(nèi)鏡引導(dǎo)細(xì)針穿刺抽吸術(shù)精準(zhǔn)診斷胃癌術(shù)后胰腺轉(zhuǎn)移癌一例. 新醫(yī)學(xué)， 2022， 53（11）： 860-864.

［3］ Wu Y H， Kuo Y S， Chiang C P， et al. Lymphoepithelial cyst of the tongue. J Dent Sci， 2019， 14（2）： 209-210.

［4］ Kim W H， Lee J Y， Park H S， et al. Lymphoepithelial cyst of the pancreas： comparison of CT findings with other pancreatic cystic lesions. Abdom Imaging， 2013， 38（2）： 324-330.

［5］ 段江暉， 孫宏亮， 劉良楹. 胰腺淋巴上皮囊腫伴異位副脾一例. 臨床放射學(xué)雜志， 2019， 38（1）： 56-57.

［6］ Osiro S， Rodriguez J R， Tiwari K J， et al. Is preoperative diagnosis possible？ A clinical and radiological review of lymphoepithelial cysts of the pancreas. JOP， 2013， 14（1）： 15-20.

［7］ Komura T， Kagaya T， Orita N， et al. Imaging features and pathological evaluation by EUS-FNA enable conservative management in patient of lymphoepithelial cyst of the pancreas： a case report. Clin J Gastroenterol， 2021， 14（1）： 370-374.

［8］ Farooq A， Evans J J， Hagen C E， et al. Lymphoepithelial cyst of the pancreas： a challenging diagnosis on fine needle aspiration. Ann Diagn Pathol， 2020， 49： 151603.

［9］ 王云帆， 費(fèi)勝民， 胡阿錦. 胰腺淋巴上皮囊腫1例報(bào)道. 診斷病理學(xué)雜志， 2019， 26（6）： 378-380.

［10］ Namba Y， Oshita A， Nishisaka T， et al. Lymphoepithelial cyst of the pancreas： a case report and summary of imaging features of pancreatic cysts. Int J Surg Case Rep， 2019， 55： 192-195.

（收稿日期：2022-12-25）

（本文編輯：楊江瑜）