膽囊十二指腸瘺伴膽石性腸梗阻合并結(jié)腸癌1例報告

李文波 李良 姜友 張軍 魯俊

關(guān)鍵詞：膽囊疾病； 腸梗阻； 結(jié)腸腫瘤

Cholecystoduodenal fistula with gallstone ileus accompanied by colon cancer： A case report

LI Wenbo， LI Liang， JIANG You， ZHANG Jun， LU Jun. （Department of General Surgery， The Second Peoples Hospital of Hefei & Hefei Hospital Affiliated to Anhui Medical University， Hefei 230011， China）

Corresponding author：

LI Wenbo， liwenbo82@163.com （ORCID：0000-0002-9516-2998）

Key words：

Gallbladder Diseases； Intestinal Obstruction； Colonic Neoplasms

膽石性腸梗阻（ gallstone ileus，GI） 是一種相對少見繼發(fā)于膽囊結(jié)石的并發(fā)癥，由于膽囊結(jié)石通過膽囊消化道瘺口進入消化道內(nèi)，結(jié)石嵌頓所引起的機械性腸梗阻。相關(guān)文獻［1-3］報道顯示，0.3%～0.5%的膽石癥患者可以發(fā)展為GI，1%～4%的腸梗阻系GI。鑒于膽囊與十二指腸毗鄰關(guān)系，膽囊十二指腸瘺臨床最為常見［4］。由于膽囊結(jié)石的高發(fā)病率，GI罹患率并非罕見，在既往有膽囊結(jié)石病史的腸梗阻患者診療過程中，鑒別診斷時應(yīng)考慮到GI。GI多發(fā)生于老年女性患者，這類病患通常合并多種慢性疾病，并且長期反復(fù)腹腔感染導(dǎo)致患者全身狀況不佳，由于GI早期沒有特異性癥狀和腹部體征，間歇性的臨床癥狀以及診斷方法的局限性可能延誤病情，因此該病有較高的病死率［5-8］。目前關(guān)于GI治療尚未達成共識，爭論的焦點為是否需要一期行膽囊切除術(shù)及瘺口閉合手術(shù)。既往研究［9］認為，一期手術(shù)（即同時進行腸切開取石、膽囊切除和瘺管閉合手術(shù)）患者術(shù)后病死率明顯升高，而單純行腸管切開取石術(shù)或兩階段手術(shù)（先行腸切開取石，隨后進行膽囊切除、瘺管閉合手術(shù)），可能遺漏因膽囊消化道瘺長期反復(fù)炎癥刺激誘發(fā)膽囊癌病灶的處理［9］。膽囊消化道瘺可以引起膽囊發(fā)生癌變并見于多篇報道，但尚未見有關(guān)GI導(dǎo)致消化道發(fā)生癌變的病例報道。本文報道1例膽囊十二指腸瘺合并膽石性小腸梗阻患者行單純腸管切開取石手術(shù)后，結(jié)腸肝區(qū)惡性腫瘤致閉畔性梗阻再次手術(shù)，探討該患者診療過程中的經(jīng)驗及不足，旨在提高此類疾病的診療水平。

1 病例資料

患者男性，74歲，因“持續(xù)性上腹部疼痛不適6 h余”于2022年4月12日至本院急診就診。既往史：40余年前曾因“胃穿孔”行“胃大部切除術(shù)”，具體術(shù)式不詳。有2級高血壓病病史12年，口服“利血平”控制。有2型糖尿病病史4年余，未正規(guī)監(jiān)測血糖以及治療。10余年前因上腹痛行彩超提示“膽囊結(jié)石、膽囊炎”，因上腹部手術(shù)史未行手術(shù)治療，后反復(fù)出現(xiàn)上腹部疼痛，均僅予以對癥治療。有吸煙史40余年，10支/d，已戒煙1年；飲白酒史40年余，200 mL/d，未戒酒。實驗室檢查：WBC 6.2×109/L，NET 93.16%，RBC 3.87×1012/L，HBG 119.8 g/L；隨機血糖9.31 mmol/L。腹部彩超：膽囊窩內(nèi)低回聲（膽囊待排），膽總管擴張。門診擬“急性膽囊炎”收住。入院時查體：體溫36.4 ℃，心率84次/min，血壓121/81 mmHg，全身皮膚及鞏膜無黃染，心肺未見明顯異常。腹平軟，上腹部可見一長約15 cm陳舊性手術(shù)疤痕，全腹不固定輕壓痛，無反跳痛及肌緊張，Murphy征陰性，腸鳴音活躍。入院后行腹部增強CT（圖1）：慢性膽囊炎伴膽腸瘺，盆腔小腸腸管膽源性結(jié)石伴繼發(fā)腸梗阻。腫瘤指標(biāo)：AFP、CEA、CA19-9未見異常。予以禁食水、抗感染、維持水電解質(zhì)平衡、營養(yǎng)支持等治療，患者癥狀無緩解，并出現(xiàn)持續(xù)性腹部隱痛陣發(fā)性加重，腹部聽診可聞及氣過水聲及高調(diào)腸鳴音?？紤]患者高齡，合并多種基礎(chǔ)疾病，且曾行“胃大部切除術(shù)”手術(shù)史，存在嚴重腹腔粘連可能，一期一并行腸切開取石+膽囊切除+瘺管關(guān)閉手術(shù)，恐患者無法耐受，遂于2022年4月16日在全麻腹腔鏡下行小腸切開取石術(shù)。術(shù)中見：距回盲部10 cm回腸內(nèi)一約3.0 cm×3.0 cm×3.5 cm膽石嵌頓，近段小腸擴張，遠段小腸及結(jié)腸空虛；上腹部粘連嚴重，未能探查膽囊消化道瘺口處；縱行切開回腸，取出1枚棕褐色膽石（圖2），以切割閉合器橫行閉合末端回腸切開處，3-0可吸收線加固，手術(shù)順利，手術(shù)共用時50 min，出血量約5 mL。術(shù)后予以對癥支持治療，術(shù)后第2天患者排氣排便，初為黑便，后轉(zhuǎn)成正常顏色成型大便。術(shù)后第3天進食流質(zhì)，術(shù)后第8天拆線出院。出院后第3天，患者因“臍周疼痛不適半天”于2022年4月28日再次入院?；颊吒雇闯赎嚢l(fā)性，肛門停止排便排氣，無惡心嘔吐。入院查體：腹部稍膨隆，不固定壓痛，無反跳痛及肌緊張，腸鳴音亢進。2022年4月28日行腹部CT提示：不全性腸梗阻，小腸術(shù)后改變。腫瘤指標(biāo)：CA125 127.2 U/mL。余影像學(xué)及實驗室檢查未見異常。遂予以禁食、胃腸減壓、補液等積極保守治療，后患者腹痛加重，查體：右側(cè)腹部可見孤立脹大腸型，2022年4月29日腹部CT提示：腸梗阻（較前加重）、腹盆腔積血積液，膽囊壁增厚與鄰近腸管分界不清（大致同前）（圖3）。遂急診行開腹探查手術(shù)，術(shù)中見右半結(jié)腸高度擴張，結(jié)腸漿膜撕裂。腹盆腔淡血性積液中量，上腹部致密粘連。分離粘連后，明確患者既往曾行“畢Ⅱ式胃大部切除術(shù)”，膽囊與結(jié)腸肝區(qū)處分界不清，可捫及一約4 cm×5 cm質(zhì)地硬腫塊（圖4a）。遂行“右半結(jié)腸切除+遠端結(jié)腸閉合+近端回腸造口+膽囊切除+腹腔引流”術(shù)，仔細探查十二指腸殘端處，未見明顯瘺口，僅可見紗布少許黃染，分別于文氏孔及盆底各置負壓引流管一根。術(shù)后繼續(xù)給予營養(yǎng)支持、抗感染等對癥處理。術(shù)后病理提示：結(jié)腸浸潤型中-低分化腺癌（5.5cm×3.5cm），膽囊呈慢性炎伴膽固醇性息肉形成（5.0 cm×3.0 cm×2.5 cm），膽囊壁可見癌組織侵犯（圖4b、c）。由于右上腹引流不暢，腹腔感染加重，于2022年5月6日急診在全麻下行“腹腔引流術(shù)”?；颊咝g(shù)后重度貧血及營養(yǎng)不良、腹腔多重感染（細菌培養(yǎng)為屎腸球菌、鮑曼不動桿菌、大腸桿菌），繼而出現(xiàn)切口全層裂開、應(yīng)激性潰瘍出血等并發(fā)癥。因患者病情危重，治療效果不佳，于2022年6月10日患者家屬放棄治療自動出院。

胃出口性梗阻的癥狀和體征進行描述，并以此命名為Bouveret綜合征。GI的發(fā)病機制為膽囊反復(fù)炎癥發(fā)作引起膽囊與周圍消化道發(fā)生粘連，膽囊壁血運障礙，缺血、水腫、壞死等病理學(xué)改變進而引起膽囊與胃腸道鄰近黏附部分之間形成瘺管，進一步形成張力通道，結(jié)石通過瘺口進入腸腔并阻塞消化道。GI根據(jù)瘺口發(fā)生的位置，最常見的是膽囊十二指腸瘺（70%～75%），其次為膽囊結(jié)腸瘺（10%～20%），其他包括膽囊胃瘺、膽囊空腸漏、膽囊回腸漏以及不明原因的膽腸瘺［11-12］。根據(jù)結(jié)石嵌頓部位依次是回腸（50.0%～60.5%）、空腸（16.1%～26.9%）、十二指腸（3.5%～14.6%）和結(jié)腸（2.5%～4.1%）［3，13-14］。結(jié)石通常直徑在2～7 cm，平均直徑在4 cm左右，多為單發(fā)結(jié)石，直徑超過2 cm大小的結(jié)石即可引起腸梗阻［15-16］。本例患者根據(jù)術(shù)中探查情況，考慮為膽囊十二指腸瘺，結(jié)石直徑為3.5 cm并嵌頓于距回盲部10 cm處的末端回腸，均與文獻最常見瘺口位置、結(jié)石大小以及嵌頓部位相符。

GI早期并無特異性表現(xiàn)，主要的臨床癥狀包括：腹部疼痛、腹脹、惡心嘔吐等消化道癥狀，少數(shù)患者可出現(xiàn)發(fā)熱［4］。由于結(jié)石在腸管內(nèi)翻滾運動，交替出現(xiàn)腹痛-緩解-再加重的不完全腸梗阻表現(xiàn)［17］。該患者多年前即在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行彩超檢查診斷為膽囊結(jié)石，此后反復(fù)出現(xiàn)上腹部疼痛不適等膽囊炎臨床癥狀，一直未行手術(shù)治療。該患者在首次入院時則表現(xiàn)為不全性腸梗阻的癥狀和體征，包括惡心嘔吐，陣發(fā)性腹痛伴腹脹，腹部聽診可聞及活躍的腸鳴音。影像學(xué)檢查中，腹部CT掃描可以對瘺管位置、膽囊病變情況以及消化道梗阻的位置進行精準(zhǔn)描述，有助于下一步治療方案的確定。Yu等［18］對165例膽石性小腸梗阻患者進行回顧性研究，明確GI腹部CT診斷3個標(biāo)準(zhǔn)：（1）小腸梗阻；（2）邊緣鈣化或全鈣化的異位膽結(jié)石；（3）異常的膽囊，包括膽囊內(nèi)完全充氣；存在液氣平或膽囊壁不規(guī)則增厚并膽囊內(nèi)積液。作為GI的主要診斷方法，腹部CT總體敏感度、特異度和準(zhǔn)確度分別為93%、100%和99%。增強CT掃描可以進一步明確瘺口周圍的消化道水腫和缺血的情況，并排除膽囊惡變可能。磁共振胰膽管造影（MRCP）則應(yīng)用于CT后診斷不明確的特定病例，尤其是透光性結(jié)石的患者更具有臨床診斷價值［8］。在本例患者診斷時考慮到其長期膽囊結(jié)石、膽囊炎病史，合并有腸梗阻的臨床表現(xiàn)，因此在入院后首先完善全腹部CT掃描檢查，及時對GI進行正確診斷。雖然在手術(shù)前完善了腫瘤指標(biāo)，包括：CA19-9、CEA、AFP均未見異常，腹部增強CT及MRCP影像學(xué)檢查均考慮膽囊肉芽腫樣改變，炎癥可能性大，膽囊癌診斷依據(jù)不足。但由于過度依賴輔助檢查，在本例患者的診療過程中遺漏結(jié)腸癌病灶的處理，繼而導(dǎo)致患者不良預(yù)后。

關(guān)于GI的外科治療，各種術(shù)式均存在不足，因此臨床尚未達成共識。主流的手術(shù)方式包括：（1）單純腸切開取石術(shù)；（2）腸切開取石術(shù)，膽囊切除術(shù)和瘺管閉合（一期手術(shù)）；（3）腸切開取石術(shù)，擇期行膽囊切除術(shù)和瘺管閉合術(shù)（兩階段手術(shù)）。一期手術(shù)可以有效避免復(fù)發(fā)性GI及膽道感染的風(fēng)險。但由于GI患者常為合并有多種慢性疾病的老年患者，長期腹腔感染導(dǎo)致營養(yǎng)障礙、貧血，并且一期手術(shù)技術(shù)要求更高，手術(shù)耗時更長，損傷更大，故并不符合控制性損傷的理念。有研究［3，5］表明：選擇侵襲性損傷更小的單純腸切開取石手術(shù)方式的患者，其術(shù)后的病死率僅為11.7%，明顯低于一期手術(shù)16.9%的病死率；并且一期手術(shù)治療的患者，術(shù)后住院時間及并發(fā)癥發(fā)生率均有顯著增加，因此，僅有19%的GI患者完成一期手術(shù)治療。而單純切開取石手術(shù)以及兩階段手術(shù)的患者，由于沒有進行膽囊消化道瘺的處理，術(shù)后存在出現(xiàn)反復(fù)逆行性膽管炎和膽囊癌變的風(fēng)險［19-20］。腹腔鏡技術(shù)在GI患者治療中發(fā)揮了良好作用，與剖腹手術(shù)相比，選擇腹腔鏡手術(shù)的患者術(shù)后恢復(fù)速度快，住院時間短［21-23］。在該患者第一次手術(shù)前，筆者也綜合考慮患者高齡，嚴重營養(yǎng)障礙，同時合并有高血壓病、糖尿病等多種慢性疾病，術(shù)前影像學(xué)檢查以及腫瘤指標(biāo)均未提示膽囊惡變可能，故選擇創(chuàng)傷小的腹腔鏡下腸切開取石首先解除小腸梗阻。通過手術(shù)，該患者腸梗阻癥狀迅速得到緩解并且快速恢復(fù)出院，但由于該患者既往手術(shù)史致上腹部粘連嚴重，術(shù)中未能對膽囊消化道瘺進行確切探查。隨著小腸梗阻的解除，梗阻近端大量的腸內(nèi)容物進入結(jié)腸肝區(qū)腫瘤狹窄段，造成閉畔性結(jié)腸梗阻被迫再次急診手術(shù)。由于短時間歷經(jīng)三次手術(shù)創(chuàng)傷打擊，同時合并重度營養(yǎng)不良、腫瘤晚期等不良因素，繼而出現(xiàn)上消化道瘺，應(yīng)激性消化道潰瘍出血，腹腔感染，切口裂開等嚴重并發(fā)癥的發(fā)生，最終導(dǎo)致患者不良的預(yù)后。

通過本例患者的診治，進行以下經(jīng)驗總結(jié)： （1）膽囊消化道瘺可以引起周圍組織反復(fù)出現(xiàn)炎癥，不僅可以導(dǎo)致膽囊癌的發(fā)生，同時也增加瘺口周圍的消化道發(fā)生腫瘤的概率。因此在行手術(shù)治療前，應(yīng)該進行完整的檢查和徹底的評估，綜合考慮GI復(fù)發(fā)、膽道感染、膽囊癌以及消化道腫瘤發(fā)生的風(fēng)險。（2）術(shù)前腹部增強CT、MRCP以及腫瘤指標(biāo)等輔助檢查雖然可以作為GI診斷的主要手段，但在手術(shù)過程中對瘺管周圍組織的探查不可或缺，必要時需行術(shù)中冰凍檢查，明確是否存在癌變。（3）在患者全身狀況允許的前提下盡量選擇一期手術(shù)徹底切除瘺管，以免延誤病情。若必須選擇擇期處理膽囊消化道瘺，建議在腸切開取石解除腸道梗阻后盡早完善內(nèi)鏡等檢查排除癌變。（4）對于GI患者術(shù)后處理，應(yīng)充分考慮應(yīng)激性潰瘍出血、切口裂開、腹腔感染等并發(fā)癥發(fā)生的風(fēng)險，提前進行臨床干預(yù)。良好的醫(yī)患溝通，可以避免潛在的醫(yī)療糾紛。

倫理學(xué)聲明：本例報告已獲得患者及患者家屬知情同意。

利益沖突聲明：所有作者均聲明不存在利益沖突。

作者貢獻聲明：李文波負責(zé)課題設(shè)計，資料分析，撰寫論文；張軍、魯俊參與收集數(shù)據(jù)，修改論文；李良、姜友負責(zé)擬定寫作思路，指導(dǎo)撰寫文章并最后定稿。

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收稿日期：

2022-07-23；錄用日期：2022-08-26

本文編輯：林姣