兒童脛骨遠端亞急性經(jīng)骺骨髓炎1 例報道

沈江濤 李戰(zhàn)春 范湧 徐鑫鑫 王凱

亞急性經(jīng)骺骨髓炎（subacute transepiphyseal osteomyelitis，STO）在臨床上較為罕見，近年國內(nèi)文獻報道較少。目前對于STO 的病因、分型及治療方案的選擇缺乏專家共識，由于該病早期臨床癥狀的不典型及其發(fā)病的隱匿性，容易出現(xiàn)漏診及誤診，延誤治療可能導致敗血癥、肢體畸形，慢性骨髓炎，嚴重可能導致截肢，現(xiàn)報道1 例罕見兒童STO，以提高臨床對本病的認識。

1 臨床資料

患者，男性，4 歲8 個月，因“左踝部疼痛2 個月余”入院?；純杭韧w健，入院2 個月余前無明顯誘因下出現(xiàn)左踝部腫痛、活動受限，伴低熱，當時查X 線示：左踝部未見明顯骨質(zhì)異常；發(fā)病約1 個月后查左踝X 線示：脛骨遠端前內(nèi)側局部骨密度減低，呈溶骨性病變，邊界不清，病灶局限，穿過生長板，骨骺損傷考慮（見圖1），予石膏托外固定制動。入院2 d 前查左踝關節(jié)CT 提示：左脛骨下段骨質(zhì)破壞，未見骨膜反應；MRI 提示：左脛骨下段、距骨、跟骨骨質(zhì)信號異常伴脛骨下端周圍軟組織水腫。入院查體：體溫正常，左踝部輕微腫脹，皮溫稍升高，未見竇道及滲出，踝關節(jié)無畸形，踝關節(jié)內(nèi)側輕壓痛。實驗室檢查：降鈣素原0.048 μg/L，白細胞計數(shù)4.3×109/L，中性粒細胞絕對數(shù)1.2×109/L，超敏C 反應蛋白＜1.00 mg/L，血沉5 mm/h。入院初步診斷：左脛骨遠端骨髓炎。入院后予頭孢呋辛鈉針0.75 g 靜脈滴注，抗感染治療。排除手術禁忌后在全麻下行左脛骨遠端骨髓炎病灶清除術+創(chuàng)面封閉式負壓引流術（vacuum sealing drainage，VSD）。術中見左脛骨遠端骨膜外淡黃色質(zhì)軟肉芽狀組織，將其完整刮除，切除其下方骨膜，送病理檢查。脛骨遠端髓腔內(nèi)有淡黃色質(zhì)軟組織，混雜部分壞死的骨組織，徹底刮除髓內(nèi)病變組織至皮質(zhì)骨，VSD 海綿部分覆蓋皮質(zhì)開窗處，持續(xù)引流。病灶組織培養(yǎng)+藥敏提示：金黃色葡萄球菌感染，阿奇霉素、萬古霉素、左氧氟沙星敏感，選擇阿奇霉素針0.175 g，每日1 次，靜脈持續(xù)滴注4 周。術后病理檢查報告示：破碎骨、軟骨、纖維組織變性、壞死，慢性化膿性炎性肉芽組織形成。待病灶周圍軟組織條件恢復良好后，在全麻下行病灶清創(chuàng)術+抗生素人工骨植骨術，術中見左脛骨遠端髓腔內(nèi)無新鮮病變組織，將人工骨和阿奇霉素混合后植入髓腔內(nèi)。術后3 個月復查X線提示：病灶較前明顯縮小，病灶新生骨小梁長入良好（見圖2）。術后5 個月骨科門診定期隨訪，切口愈合良好，患肢腫痛消失，活動及感覺良好，術后無復發(fā)，病情恢復滿意。

圖1 兒童亞急性經(jīng)骺骨髓炎發(fā)病約1個月后左踝關節(jié)X線正側位片

圖2 兒童亞急性經(jīng)骺骨髓炎術后3個月左踝關節(jié)X線正側位片

2 討論

STO 由1969 年新西蘭King 等[1]首次報道提出。近些年國內(nèi)文獻報道罕見。亞急性骨髓炎通常是指持續(xù)2 周沒有急性癥狀的骨感染過程，臨床癥狀通常需要2 周以上才能出現(xiàn)，病程在2 周至3 個月之間，介于急性骨髓炎與慢性骨髓炎之間，起病隱匿，大多數(shù)伴有間歇性癥狀，缺乏全身反應，通常影響長骨干或是干骺端為主，累及骨骺更是罕見，無明顯特異性的實驗室結果[2]。

STO 常需要與以下幾種疾病鑒別診斷：①朗格漢斯細胞組織增多癥：朗格漢斯細胞組織增多癥容易侵犯長骨骨干或干骺端，但很少累及骨骺，骨質(zhì)破壞明顯，破壞類型呈囊狀破壞或溶骨性破壞，病變常突破骨皮質(zhì)出現(xiàn)蔥皮樣骨膜反應[3]；②骨肉瘤：骨肉瘤疼痛較明顯，有夜間痛，均好發(fā)于長骨干骺端，也可穿越骺板侵犯骨骺，病變區(qū)可形成骨質(zhì)破壞及骨膜反應，可形成Codman 三角，腫瘤組織邊緣與正常髓腔分界相對于骨髓炎分界較清，實驗室檢查堿性磷酸酶可增高；③尤文氏肉瘤：尤文氏肉瘤好發(fā)于10～25 歲，局部有疼痛性腫塊，常伴有全身性癥狀如發(fā)熱，局部有紅、腫、熱、痛，實驗室檢查提示白細胞增多，血沉加快，X 線片有骨骼上有篩孔狀或蟲噬樣改變，伴有骨膜反應，MRI 提示T1 低到中等信號，T2 高信號，壞死區(qū)信號更低，增強后強化發(fā)生在細胞構成區(qū)[4]。

STO 早期僅在CT 和MRI 上有陽性表現(xiàn)，X 線早期常不容易發(fā)現(xiàn)，當X 線片上出現(xiàn)局部骨質(zhì)密度不均勻，片狀高密度影等異常征象時通常感染已發(fā)作超過2 周。磁共振在感染發(fā)作3～5 d 內(nèi)一般就可檢測到骨髓炎樣改變，特別是MRI 增強掃描被認為是診斷STO 中最敏感的成像方式，可發(fā)現(xiàn)骨質(zhì)破壞前的早期感染征象。CT 能較早地顯示骨質(zhì)破壞，在顯示死骨方面作用尤為突出[5]。考慮到造影劑過敏反應，侵入性操作或是地方醫(yī)院條件限制等弊端，本例主要依靠CT 及普通MRI 做出疾病診斷，未行MRI增強掃描檢查。

STO 經(jīng)典教學認為2 歲以后兒童化膿性骨髓炎很少跨過生長板，即經(jīng)骺感染，因為沒有穿越生長板的干骺端血管，但在MRI 增強掃描后出現(xiàn)較高比例的干骺端骨髓炎經(jīng)骺端延伸，研究也排除了已知能穿越生長板的非典型（真菌和分枝桿菌）骨髓炎。Gilbertson-Dahdal 等[6]在一項研究中，對32名臨床疑似STO 的患者（年齡2～16 歲）進行研究，在32 名受試者中81%顯示存在膿腫，為經(jīng)骺感染（與罕見發(fā)生不一致），并發(fā)現(xiàn)經(jīng)骺延伸最常見受累的骨骼是脛骨。

STO 的治療方案目前未達成共識，病灶徹底清創(chuàng)切除術加敏感抗生素是目前首選的治療方案。手術方式目前有通過帶血管骨瓣、抗生素珠鏈、抗生素磷酸鈣生物可吸收載體覆蓋清創(chuàng)后病灶等[7,8]。VSD負壓引流在感染控制和創(chuàng)面愈合方面較傳統(tǒng)教學的灌洗引流更具優(yōu)勢，可提高患者舒適度，為護理提供便利，同時改善局部血液循環(huán)，加速新鮮肉芽形成。傳統(tǒng)STO 在進行清創(chuàng)手術后需行全身抗生素治療4～6 周，本例腸外抗生素使用時間為4 周，考慮到萬古霉素對兒童有腎毒性，喹諾酮類有抑制骨折愈合的副作用，本例選擇對兒童損傷較小的阿奇霉素抗感染，另外人工骨和阿奇霉素混合后植入髓腔內(nèi)增強局部藥物濃度，相比抗生素全身給藥效果更佳。本次研究也存在不足之處，術后未行石膏外固定穩(wěn)定骨骼，可能影響術后病灶愈合，存在術后骨折風險。

綜上所述，對于兒童早期出現(xiàn)的肢體局部紅腫、觸痛、跛行等癥狀，或既往有感染史，超過2 周癥狀未緩解的，應引起重視，建議完善CT 及MRI 檢查，必要時行MRI增強掃描。對于診斷明確的STO，建議盡早行病灶清創(chuàng)刮除加敏感抗生素全身和局部的治療。