兒童骨盆骨髓炎2例報道并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

賈海亭，王玉亭，孫琳，劉濤*，于嘉智，王春華

(1.山東大學(xué)附屬兒童醫(yī)院骨科創(chuàng)傷外科，山東 濟(jì)南 250022；2.首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京兒童醫(yī)院骨科，北京 100045)

兒童骨髓炎好發(fā)于長骨干骺端，而骨盆骨髓炎較為少見，在兒童骨髓炎中約占3%～8%[1]，右側(cè)的發(fā)生率是左側(cè)的2倍[2]，臨床多表現(xiàn)為發(fā)熱、髖部疼痛、跛行等。因其臨床癥狀和其他一些疾病重疊，往往會導(dǎo)致延遲診斷。山東大學(xué)附屬兒童醫(yī)院收治2例骨盆骨髓炎患者，并相關(guān)文獻(xiàn)復(fù)習(xí)現(xiàn)報告如下。

1 病例資料

1.1 病例1 女，5歲3個月，于2022年1月4日因“左側(cè)腹股溝疼痛伴間斷發(fā)熱8 d”入院?；純? d前無明顯誘因出現(xiàn)左腹股溝疼痛，伴間斷發(fā)熱，體溫最高為39.8 ℃，就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院。行血常規(guī)檢查：白細(xì)胞(white blood cell count，WBC)為19.21×109/L，C反應(yīng)蛋白(C-reactive protein，CRP)為183.8 mg/L。予靜點頭孢曲松抗感染治療5 d(每天80 mg/kg)，患兒體溫逐漸降至正常，左腹股溝仍疼痛。

為求進(jìn)一步診治就診于山東大學(xué)附屬兒童醫(yī)院。入院查體：體重18 kg，患兒步入病房，未見明顯跛行，左腹股溝處紅腫，皮溫高于對側(cè)，局部觸痛陽性，左髖關(guān)節(jié)內(nèi)、外旋和屈伸活動正常，骶髂關(guān)節(jié)無明顯壓痛。入院查血常規(guī)：WBC為15.2×109/L(參考值3.5×109/L～9.5×109/L)，中性粒細(xì)胞計數(shù)為5.38×109/L(參考值1.8×109/L～6.3×109/L)，CRP為23.7 mg/L(參考值0～10 mg/L)，血沉(erythrocyte sedimentation rate，ESR)為77 mm/h(參考值0～15 mm/h)。行血培養(yǎng)未見細(xì)菌生長。行B超檢查左側(cè)閉孔外肌內(nèi)探及范圍約1.5 cm×1.5 cm×1.2 cm的片狀低回聲，邊界不清，內(nèi)回聲不均質(zhì)，左臀部骶髂關(guān)節(jié)處探及范圍約2.9 cm×2.0 cm的不規(guī)則回聲，內(nèi)透聲欠佳。行MRI檢查左側(cè)坐骨內(nèi)骨質(zhì)信號不均勻，見片狀長T1、T2壓脂序列信號改變，病變周圍軟組織內(nèi)可見片狀T2壓脂高信號，以閉孔內(nèi)、外肌受累為著(見圖1)?；純涸\斷為左坐骨骨髓炎，予靜點頭孢唑林治療(0.9 g/次，每天2次)。入院第7天WBC和CRP降至正常，ESR為87 mm/h，左腹股溝紅腫疼痛較前改善明顯。入院第14天ESR降至70 mm/h，入院第21天ESR降至61 mm/h，患兒左腹股溝紅腫疼痛完全緩解。出院后繼續(xù)口服抗生素3周，復(fù)查ESR降至正常，隨訪4個月肢體活動良好，未復(fù)發(fā)。

圖1 入院查MRI示左側(cè)坐骨及周圍軟組織異常信號

1.2 病例2 女，11歲，于2022年2月22日因“左大腿疼痛7 d”入院?；純? d前無明顯誘因出現(xiàn)左大腿疼痛，呈漸進(jìn)性加重，伴左下肢跛行，無發(fā)熱。入院查體：體重61 kg，左下肢跛行，左大腿、臀部疼痛，左髖關(guān)節(jié)無紅腫，壓痛陽性，“4”字實驗陽性，髖關(guān)節(jié)主動活動受限，被動活動略疼痛但患兒可耐受。查血常規(guī)：WBC為10.1×109/L，中性粒細(xì)胞計數(shù)為5.6×109/L，CRP為33.4 mg/L，ESR為71 mm/h。行血培養(yǎng)未見細(xì)菌生長。行B超檢查雙側(cè)髖關(guān)節(jié)、左臀部至左大腿背側(cè)軟組織未見明顯異常。行MRI檢查左側(cè)坐骨及周圍軟組織內(nèi)見片狀較長T2信號，T2壓脂呈高信號(見圖2)?；純涸\斷為左側(cè)坐骨骨髓炎，予靜點頭孢硫脒治療(1.0 g/次，每天2次)。入院第6天WBC和CRP降至正常，ESR為74 mm/h，左臀部及左大腿疼痛明顯緩解。入院第11天ESR降至42mm/h，入院第18天血ESR降至正常，左臀部及左大腿疼痛癥狀完全緩解。出院后繼續(xù)口服抗生素3周，隨訪2個月肢體活動良好，未復(fù)發(fā)。

圖2 入院查MRI示左側(cè)坐骨及周圍軟組織異常信號

2 討 論

兒童骨髓炎好發(fā)于長骨干骺端，而骨盆骨髓炎較為少見，在兒童骨髓炎中約占3%～8%[1]，右側(cè)的發(fā)生率是左側(cè)的2倍[2]。病理生理學(xué)上骨盆骨髓炎和干骺端骨髓炎相似，骨盆生長板營養(yǎng)動脈的分支近端折回呈一袢狀，然后再注入靜脈系統(tǒng)，該處血流緩慢，成為細(xì)菌繁殖的理想場所[3]。骨盆包括髂骨、坐骨、恥骨和髖臼，其中髂骨面積最大且血供豐富，因此髂骨骨髓炎最為常見，約占38%，其次為坐骨和恥骨[4]。骨盆骨髓炎好發(fā)于7歲以上兒童，可能與此年齡段易受外傷有關(guān)，Weber-Chrysochoou等[5]對比分析了骨盆骨髓炎患兒年齡(平均年齡8.0歲，中位數(shù)9.0歲)與其他部位骨髓炎患兒年齡(平均年齡6.2歲，中位數(shù)6.4歲)的差異，發(fā)現(xiàn)骨盆骨髓炎患兒年齡明顯偏大。

骨盆骨髓炎可表現(xiàn)為臀部、大腿、腹股溝、腹部或腰背部疼痛，患兒可有體溫升高、局部紅腫、髖關(guān)節(jié)活動受限、行走或負(fù)重困難等。Morgan等[6]根據(jù)臨床特征將骨盆骨髓炎分為四種綜合征：(1)髖關(guān)節(jié)綜合征，臨床特征類似化膿性關(guān)節(jié)炎，表現(xiàn)為髖部疼痛；(2)腹部綜合征，臨床特征類似急性闌尾炎，表現(xiàn)為髂窩疼痛；(3)臀部綜合征，臨床特征為臀部疼痛，疼痛可從大腿放射至膝部；(4)坐骨綜合征，臨床特征為沿著坐骨神經(jīng)分布的疼痛，并伴有化膿性感染的全身體征和骶髂關(guān)節(jié)區(qū)域的局部壓痛。Beaupré等[7]根據(jù)炎癥擴(kuò)散情況將髂骨骨髓炎分為三種綜合征：(1)炎癥從髂骨內(nèi)皮層擴(kuò)散到骨盆刺激上軀干腰骶神經(jīng)叢引起腰椎間盤綜合征，臨床表現(xiàn)為下背部、臀部和大腿疼痛，行走困難，直腿抬高試驗陽性；(2)炎癥從髂骨外皮層擴(kuò)散到臀部肌肉引起臀部綜合征，臨床表現(xiàn)為臀部疼痛；(3)炎癥從髂骨內(nèi)皮層擴(kuò)散到髂窩引起腹部綜合征，臨床表現(xiàn)為腹痛。

骨盆骨髓炎與長骨骨髓炎相似，只有不到50%的患者血培養(yǎng)結(jié)果為陽性，其中最常見的病原體是甲氧西林敏感性金黃色葡萄球菌(92%)，64%的患者從病灶部位獲取的膿液培養(yǎng)陽性，其中最為常見的致病菌也是甲氧西林敏感性金黃色葡萄球菌[2]，在筆者所查到的文獻(xiàn)中幾乎沒有耐甲氧西林金黃色葡萄球菌的報道，其他少見致病菌一般多為個案報道，如Akhras等[8]報道1例13歲健康男孩感染銅綠假單胞菌，Canessa等[9]報道1例11歲健康男孩感染鼠傷寒沙門菌。

實驗室檢查血細(xì)胞計數(shù)和分類、ESR、CRP是細(xì)菌感染常用的指標(biāo)，近年有研究發(fā)現(xiàn)其他炎癥指標(biāo)如降鈣素原、白介素-6等可能與急性骨髓炎發(fā)生發(fā)展有關(guān)，可作為其預(yù)后的預(yù)測指標(biāo)[10]。但最新兒科傳染病學(xué)會和美國傳染病學(xué)會臨床實踐指南提出降鈣素在骨與關(guān)節(jié)感染中的作用尚不清楚，不建議使用[11]。在筆者所查到的有關(guān)兒童骨盆骨髓炎的文獻(xiàn)中，炎癥指標(biāo)幾乎都是參考血細(xì)胞計數(shù)和分類、ESR及CRP。ESR具有很高的敏感性，特別是在膿腫或合并化膿性關(guān)節(jié)炎的患者中更明顯，有文獻(xiàn)報道指出如果ESR>55 mm/h則提示局部膿腫形成[12]。CRP是區(qū)分骨髓炎和化膿性關(guān)節(jié)炎相關(guān)疾病最有用的血液標(biāo)志物，P??kk?nen等[13]指出CRP作為炎癥指標(biāo)感染敏感度為95%，ESR敏感度為94%，兩者聯(lián)合敏感度為98%。對于骨盆骨髓炎血液的檢測通常顯示炎癥標(biāo)志物升高，約90%的患兒出現(xiàn)ESR升高，59%～66%的患兒出現(xiàn)WBC升高[14]。

在骨盆骨髓炎中，早期X線片檢查通常是正常的，一般需要10～14 d才能表現(xiàn)出骨質(zhì)形態(tài)不規(guī)則、骨密度減低、骨質(zhì)破壞、骨質(zhì)缺損等[15]，X線可用于鑒別診斷髖關(guān)節(jié)疼痛，但在骨關(guān)節(jié)感染的初始診斷和監(jiān)測治療方面作用有限[16]。B超作為常規(guī)檢查，主要是了解皮下軟組織有無膿腫及有無化膿性關(guān)節(jié)炎，可在B超引導(dǎo)下進(jìn)行關(guān)節(jié)穿刺；然而髖關(guān)節(jié)積液在診斷骨盆骨髓炎尤其是感染病灶不臨近髖關(guān)節(jié)時并不可靠，此外超聲不能幫助觀察與骨髓炎相關(guān)的骨質(zhì)變化[17]。CT較X線更能敏感的顯示與骨盆骨髓炎相關(guān)的深部軟組織腫脹，但CT在肌肉骨骼感染中作用有限，加之輻射因素，在兒童膿毒性關(guān)節(jié)炎和急性血源性骨髓炎中一般不常規(guī)使用，但在亞急性或慢性感染中卻很有用，能夠發(fā)現(xiàn)竇道，顯示骨皮質(zhì)破壞和死骨形成[18]。MRI是診斷骨盆骨髓炎的金標(biāo)準(zhǔn)[16，19]，早期行MRI檢查有助于發(fā)現(xiàn)病灶位置，判斷疾病嚴(yán)重程度并能指導(dǎo)手術(shù)入路，其敏感性為82%～100%，特異性為75%～96%[20]。

因骨盆骨髓炎臨床癥狀和其他一些疾病重疊，可導(dǎo)致平均12 d的延遲診斷，進(jìn)而導(dǎo)致3.4%的病例出現(xiàn)永久性殘疾[2]，因此準(zhǔn)確鑒別診斷有助于早期識別和治療骨盆骨髓炎。骨盆骨髓炎主要與以下疾病相鑒別：(1)膿毒性關(guān)節(jié)炎。膿毒癥性髖關(guān)節(jié)炎通常表現(xiàn)為髖關(guān)節(jié)疼痛、發(fā)熱、患肢無法承重等，查血炎癥指標(biāo)升高。Takemoto等[21]診治1例4歲男孩，左下肢跛行無法負(fù)重并伴發(fā)熱，左髖關(guān)節(jié)屈曲外旋，實驗室檢查結(jié)果和膿毒性關(guān)節(jié)炎類似，但仔細(xì)查體發(fā)現(xiàn)髖關(guān)節(jié)內(nèi)、外旋和屈伸活動正常，進(jìn)一步行MRI檢查明確為骨盆骨髓炎，其認(rèn)為骨盆骨髓炎與膿毒性關(guān)節(jié)炎一個重要鑒別點是臨床查體髖關(guān)節(jié)活動范圍是否正常。(2)急性闌尾炎。急性闌尾炎患兒多有明顯的腹痛、惡心、嘔吐、發(fā)熱等癥狀，也會有炎癥指標(biāo)升高，一般行腹部B超可發(fā)現(xiàn)異常，但對于有髂窩疼痛的患兒有時與骨盆骨髓炎鑒別較困難。Tolley等[22]報道1例15歲男孩，表現(xiàn)為右髂窩疼痛伴壓痛，同時伴有發(fā)熱，查炎癥指標(biāo)較高，腹部B超未能明確診斷，行闌尾切除術(shù)中發(fā)現(xiàn)闌尾輕度炎癥，術(shù)后患兒出現(xiàn)右下肢疼痛并負(fù)重困難，進(jìn)一步行MRI檢查發(fā)現(xiàn)右恥骨支骨髓炎，作者指出對于腹部癥狀先于肢體癥狀的患兒，在腹部相關(guān)檢查等不能明確的情況下，應(yīng)考慮骨盆骨髓炎的可能，MRI是首選檢查方法。(3)坐骨恥骨骨軟骨炎(ischiopubic synchondrosis，IPS)。IPS多發(fā)生在坐骨和恥骨骨軟骨結(jié)合部，好發(fā)于5～8歲兒童。恥骨和坐骨的骨化邊緣起初被一個寬的軟骨板分開，隨著年齡的增長，骨端逐漸靠近并變細(xì)，此階段骨化邊緣出現(xiàn)不規(guī)則擴(kuò)張，并隨年齡增長而消失[3]。IPS患兒可有腹股溝或臀部疼痛，MRI表現(xiàn)為骨髓水腫，一般不伴發(fā)熱以及CRP和ESR升高，血培養(yǎng)為陰性[23]。(4)骨腫瘤。常見的骨盆腫瘤有嗜酸性肉芽腫、尤文肉瘤、神經(jīng)母細(xì)胞瘤骨轉(zhuǎn)移等，患兒可有髖部疼痛、下肢跛行等癥狀，影像學(xué)多有溶骨性破壞邊界不清表現(xiàn)，一般需要骨穿刺或骨活檢明確診斷[24]。

因骨盆有良好的血供，加之韌帶結(jié)構(gòu)能夠最大限度地減少感染擴(kuò)散，因此骨盆骨髓炎通過單獨使用靜脈抗生素治療效果良好，一般只有在骨質(zhì)廣泛受累、抗生素治療無效或膿腫形成時才需手術(shù)引流[14]。關(guān)于抗生素的選擇和治療時間仍存有爭議，Klein等[25]對30例骨盆骨髓炎患兒腸外抗生素使用時間為4～6周，其認(rèn)為抗生素的選擇一方面基于培養(yǎng)藥敏結(jié)果，另一方面頭孢菌素類抗生素是最常用的經(jīng)驗性用藥。其他關(guān)于骨盆骨髓炎抗生素使用時間的報道一般為6周[1，26-28]。骨盆骨髓炎如治療及時，預(yù)后通常良好；然而如果治療延遲，則可能會發(fā)生并發(fā)癥。Davidson等[29]報道了64例骨盆骨髓炎患兒，其中3例分別出現(xiàn)了骶髂關(guān)節(jié)融合、髖臼不規(guī)則和深靜脈血栓，2例持續(xù)感染發(fā)展為慢性骨髓炎，總并發(fā)癥發(fā)生率為7%。Beslikas等[30]報道4例骨盆骨髓炎，1例誤診為坐骨神經(jīng)痛，1例誤診為闌尾炎，2例治療不充分，4例患兒從出現(xiàn)癥狀到手術(shù)治療平均時間為4個月(1～8個月)，均發(fā)展為慢性骨髓炎，對慢性骨髓炎的治療采用抗生素聯(lián)合手術(shù)清創(chuàng)，平均隨訪6年(3～10年)，4例患兒髖關(guān)節(jié)均恢復(fù)良好。

綜上所述，盆腔骨髓炎在兒童比較少見，患兒多表現(xiàn)為發(fā)熱、髖部疼痛、跛行等。當(dāng)患兒有以下情況時需考慮骨盆骨髓炎[16，31]：(1)病灶部位骨培養(yǎng)陽性；(2)血培養(yǎng)陽性且影像學(xué)檢查提示骨盆病變；(3)組織學(xué)改變和骨盆骨髓炎一致；(4)X線檢查(骨破壞等)與骨盆骨髓炎一致；(5)MRI表現(xiàn)與骨盆骨髓炎一致，包括炎性病變累及軟組織，骨髓異常信號等。骨盆骨髓炎治療采用4～6周抗生素效果良好，當(dāng)抗生素治療無效或膿腫形成時需手術(shù)引流。