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    精神運(yùn)動(dòng)性癲癇誤診原因分析

    2022-11-24 02:57:24李寶廣劉學(xué)芳王媛媛杜雅坤吳文娟
    臨床誤診誤治 2022年7期
    關(guān)鍵詞:運(yùn)動(dòng)性顳葉額葉

    李寶廣,劉學(xué)芳,趙 青,王媛媛,杜雅坤,吳文娟,王 薇

    癲癇是小兒神經(jīng)內(nèi)科常見疾病,AABERG等[1]報(bào)道顯示,1歲內(nèi)兒童癲癇發(fā)病率為0.14%,10歲以下兒童發(fā)病率為0.66%,活動(dòng)性癲癇發(fā)病率為0.62%。GU等[2]報(bào)道,在我國10歲以下兒童癲癇患病率為0.221%,但各地區(qū)有差異。癲癇發(fā)作形式多種多樣,其中大多存在驚厥發(fā)作,易于辨識。少數(shù)癲癇發(fā)作初期或全程無驚厥發(fā)作,不易鑒別。精神運(yùn)動(dòng)性癲癇為一種少見的非驚厥性癲癇[3],可以單獨(dú)發(fā)生,也可以作為驚厥發(fā)作的先兆,病初易與其他多種疾病混淆,出現(xiàn)誤診或漏診。本研究回顧性分析我科2018年1月—2021年6月收治的5例精神運(yùn)動(dòng)性癲癇患兒的臨床資料,均存在誤診,誤診率為100%。本文分析導(dǎo)致誤診的原因,總結(jié)防范誤診措施,以期提高臨床醫(yī)生對該病的認(rèn)識,減少誤診誤治。

    1 病例資料

    【例1】男,3歲10個(gè)月。主因精神行為異常20余天入院?;純?歲9個(gè)月時(shí)無明顯誘因出現(xiàn)精神行為異常,清醒期發(fā)作表現(xiàn):痛苦表情,口唇發(fā)紺,黏液較多,緊抱監(jiān)護(hù)人,持續(xù)1~2 min可自行緩解,緩解后乏力、困倦,有時(shí)伴嘔吐,嘔吐物為胃內(nèi)容物,嘔吐后可緩解,無肢體活動(dòng)障礙;睡眠期發(fā)作表現(xiàn):四肢蜷縮,口吐白沫,持續(xù)1~2 min緩解,緩解后可入睡,發(fā)作時(shí)訴腹痛,無發(fā)熱,無腹瀉,緩解期活動(dòng)如常。自發(fā)病以來,患兒無認(rèn)知、語言倒退。就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院,查腹部超聲可見數(shù)枚腸系膜淋巴結(jié),較大者0.6~1.2 cm,心臟超聲未見異常。診斷為胃腸痙攣,淋巴結(jié)炎。給予胃腸解痙等治療,未見明顯好轉(zhuǎn)。3歲10個(gè)月時(shí)就診于我科,視頻腦電圖示:異常兒童腦電圖,醒睡各期右側(cè)顳區(qū)尖波發(fā)放,監(jiān)測到清醒期1次右側(cè)顳區(qū)為主的局灶性發(fā)作。頭顱MRI示:腦溝及雙額顳區(qū)蛛網(wǎng)膜下腔間隙增寬。診斷:癲癇,局灶性發(fā)作,精神運(yùn)動(dòng)性發(fā)作。住院第3天加用丙戊酸鈉治療,仍有頻繁發(fā)作;住院第6天加用左乙拉西坦治療,仍有發(fā)作;住院第9天加用拉考沙胺治療。住院第10天,患兒頸背部出現(xiàn)紅色皮疹,伴癢感,考慮過敏性皮炎可能,停用丙戊酸鈉及左乙拉西坦,給予鹽酸西替利嗪抗過敏治療,患兒皮疹逐漸消退。拉考沙胺加量至4 mg/kg,發(fā)作逐日減少,住院治療第15天,未再發(fā)作,病情好轉(zhuǎn)出院?;純耗┐坞S訪年齡5歲2個(gè)月,出院至末次隨訪未再發(fā)作。

    【例2】女,3歲6月。主因間斷抽搐發(fā)作1個(gè)月余入院。入院前1個(gè)月患兒無明顯誘因出現(xiàn)抽搐發(fā)作,清醒期及睡眠期均有發(fā)作,清醒期發(fā)作表現(xiàn):驚恐,雙眼緊閉,緊抱監(jiān)護(hù)人,口訴“頭痛、腹痛”,雙下肢蹬踏樣動(dòng)作,持續(xù)10~15 s緩解,緩解后活動(dòng)如常;睡眠期發(fā)作表現(xiàn):四肢蜷縮,口訴“頭痛、腹痛”,持續(xù)10~15 s緩解,緩解后繼續(xù)睡眠,每日發(fā)作10余次。就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院消化內(nèi)科、普外科,診斷為胃腸痙攣。給予胃腸解痙等治療,未見明顯好轉(zhuǎn)。3歲6個(gè)月時(shí)于我科住院治療,視頻腦電圖示:異常兒童腦電圖,醒睡各期雙側(cè)前頭部棘波、尖波、棘慢波發(fā)放,以右側(cè)為著,監(jiān)測到清醒期頻繁右側(cè)半球?yàn)橹鞯木衷钚园l(fā)作。診斷:癲癇,局灶性發(fā)作,精神運(yùn)動(dòng)性發(fā)作。入院第2天給予丙戊酸鈉25 mg/(kg·d),仍有頻繁發(fā)作;入院第5天,加用托吡酯膠囊10 mg/(kg·d)沖擊治療,發(fā)作逐漸減少;入院后第7天,患兒未再抽搐發(fā)作,病情好轉(zhuǎn)出院?;純耗┐坞S訪年齡4歲10個(gè)月,出院至末次隨訪無抽搐發(fā)作。

    【例3】男,3歲9個(gè)月。主因發(fā)現(xiàn)行為異常10余天入院。入院前10余天,患兒受到家長打罵后出現(xiàn)異常行為,表現(xiàn)為表情驚恐,雙上肢屈曲,自言自語,恐懼,持續(xù)2~3 s可緩解,一般于睡眠過程中或剛睡醒時(shí)發(fā)作,發(fā)作頻率為每天4~6次。當(dāng)?shù)蒯t(yī)院診斷為情緒障礙,給予心理治療,未好轉(zhuǎn)。然后就診于我科,視頻腦電圖示:醒睡各期右側(cè)前頭部尖波發(fā)放,睡眠期多,監(jiān)測到清醒期2次右側(cè)前頭部為主的局灶性發(fā)作(額葉發(fā)作)。頭顱CT未見明顯異常。診斷:癲癇,局灶性發(fā)作,精神運(yùn)動(dòng)性發(fā)作。入院后第5天給予奧卡西平10 mg/(kg·d)治療,入院第8天患兒發(fā)作逐漸減停。患兒末次隨訪年齡6歲8個(gè)月,出院至末次隨訪無發(fā)作。

    【例4】男,2歲5個(gè)月。主因間斷頭暈、嘔吐1月余、抽搐1次入院?;純喝朐呵?個(gè)月出現(xiàn)頭暈、嘔吐、腹痛。當(dāng)?shù)蒯t(yī)院診斷為胃腸炎,給予調(diào)理腸胃治療,效果不佳。入院前1 d晨起自行玩耍時(shí)突然倒地,無肢體抽動(dòng),無口唇發(fā)紺,呼之不應(yīng),約1 min后清醒,醒后意識清楚,對答基本正常,伴有嘔吐7~8次,嘔吐物為胃內(nèi)容物,無膽汁及血性物質(zhì),偶訴腹痛,可耐受,無心悸、大汗、頭痛、頭暈等癥狀,進(jìn)食差,后家屬攜患兒就診于我院。視頻腦電圖示:背景活動(dòng)慢,清醒期廣泛性3~4 Hz棘慢波陣發(fā),以后頭部為著,監(jiān)測到清醒期1次左側(cè)顳區(qū)為主的局灶性發(fā)作(患兒表現(xiàn)為惡心、腹痛,同期腦電圖為左側(cè)顳區(qū)為主的低波幅棘波節(jié)律性發(fā)放-波幅漸高,頻率減慢-慢波插入-波及左側(cè)半球,全程約1 min)。診斷:癲癇,局灶性發(fā)作,精神運(yùn)動(dòng)性發(fā)作。加用奧卡西平治療,抽搐發(fā)作逐漸減停,口服藥物1年后,患兒家屬自行停藥?;純耗┐坞S訪年齡3歲10個(gè)月,出院至末次隨訪未再發(fā)作。

    【例5】男,4歲6個(gè)月。主因發(fā)作性行為異常1月余入院。入院前1個(gè)月患兒無明顯誘因出現(xiàn)突然恐懼,無意義喊叫,伴奔跑,可躲避障礙物,持續(xù)約30 s好轉(zhuǎn),好轉(zhuǎn)后家屬訴患兒不能回憶,有乏力表現(xiàn),無肢體活動(dòng)障礙,無語言障礙,每天發(fā)作2~3次,睡眠中無發(fā)作。當(dāng)?shù)蒯t(yī)院診斷為情緒障礙,給予心理治療,效果不佳。然后就診于我科,查視頻腦電圖示:異常兒童腦電圖,清醒期左側(cè)顳區(qū)4~5 Hz慢波發(fā)放,睡眠期棘波、棘慢波發(fā)放,監(jiān)測到剛?cè)胨瘯r(shí)1次左側(cè)前頭部為主的局灶性發(fā)作。診斷:癲癇,局灶性發(fā)作,精神運(yùn)動(dòng)性發(fā)作。入院第4天加用左乙拉西坦,入院第6天起無發(fā)作,病情好轉(zhuǎn)?;純耗┐坞S訪年齡4歲8個(gè)月,出院至末次隨訪無發(fā)作。

    2 結(jié)果

    2.1一般資料 本研究誤診5例確診前病程(30.0±10.6)d,入院至發(fā)作控制時(shí)間(8.4±3.8)d,確診至發(fā)作控制時(shí)間(2.8±1.3)d。

    2.2誤診情況 本組5例均以恐懼伴或不伴腹痛為主要表現(xiàn)的癲癇發(fā)作起病,癥狀反復(fù)出現(xiàn),多就診于消化內(nèi)科、胃腸外科或心理科。2例誤診為胃腸痙攣,2例誤診為情緒障礙,1例誤診為胃腸炎。平均誤診時(shí)間為(30.0±10.6)d。

    2.3確診、治療及預(yù)后 本組5例誤診后給予胃腸解痙或心理療法等治療,效果不佳。然后就診于我院神經(jīng)內(nèi)科,行視頻腦電圖檢查見局灶性癲癇發(fā)作,得以確診。加用抗癲癇藥物后,發(fā)作很快控制。目前,所有患兒截至最后一次隨訪未再發(fā)作。

    3 討論

    3.1疾病概述 本研究5例均以恐懼伴或不伴腹痛為主要表現(xiàn),考慮為精神運(yùn)動(dòng)性癲癇。1955年BROWN[4]提出精神運(yùn)動(dòng)性癲癇是一種怪異且不可預(yù)測的精神和運(yùn)動(dòng)行為,并闡述了精神運(yùn)動(dòng)性癲癇的特征為異常的運(yùn)動(dòng)、感覺、自主神經(jīng)或心理狀態(tài)。1981年國際抗癲癇聯(lián)盟將精神運(yùn)動(dòng)性癲癇歸為復(fù)雜部分性癲癇,并分為精神感覺性癲癇和精神運(yùn)動(dòng)性癲癇[3]。該類發(fā)作多起源于大腦額葉或顳葉的皮層[5-6],如恐懼發(fā)作多起源于顳葉、眶額回及扣帶回[7]。

    顳葉癲癇根據(jù)解剖結(jié)構(gòu)可以分為內(nèi)側(cè)顳葉癲癇和外側(cè)顳葉癲癇,由于海馬復(fù)雜的可塑性變化,內(nèi)側(cè)顳葉癲癇的表現(xiàn)多種多樣[8]。精神運(yùn)動(dòng)性癲癇也更常見于內(nèi)側(cè)顳葉癲癇[9]。KUMAR和SHARMA[10]報(bào)道,源于內(nèi)側(cè)顳葉的癲癇發(fā)作往往表現(xiàn)為胃氣上升感,似曾相識感,恐懼,不愉快氣味;自主神經(jīng)癥狀多表現(xiàn)為心動(dòng)過速,面色潮紅,蹬踏樣動(dòng)作,5歲以上的兒童可能會(huì)出現(xiàn)自動(dòng)癥。薛玉琴[11]報(bào)道顯示,兒童顳葉癲癇常見臨床表現(xiàn)為軀體及口咽部癥狀、記憶障礙、自主神經(jīng)癥狀、感覺性癥狀,伴海馬硬化的顳葉癲癇發(fā)作形式可以是先兆發(fā)作-自動(dòng)癥發(fā)作-自主神經(jīng)發(fā)作心動(dòng)過速-對側(cè)肢體強(qiáng)直發(fā)作,很少繼發(fā)全身強(qiáng)直-陣攣發(fā)作。其先兆發(fā)作可以表現(xiàn)為精神先兆發(fā)作、腹部先兆發(fā)作、自主神經(jīng)先兆發(fā)作及難以描述的先兆發(fā)作。張冰清等[12]亦報(bào)道,內(nèi)側(cè)顳葉癲癇發(fā)作的典型先兆發(fā)作為精神先兆和腹部先兆發(fā)作。陳聰?shù)萚13]報(bào)道,僅有先兆發(fā)作的患兒為良性顳葉癲癇的可能性更大。精神運(yùn)動(dòng)性癲癇少見臨床癥狀還包括旋轉(zhuǎn)發(fā)作、過度運(yùn)動(dòng)[14-15],其主要表現(xiàn)為骨盆推擠、肢體非對稱性復(fù)雜運(yùn)動(dòng),后者通常包括如雙手雙腳的踢蹬踏運(yùn)動(dòng)、舞蹈徐動(dòng)、伴恐懼喊叫等[16],頭皮腦電圖可于起始10 s內(nèi)出現(xiàn)癥狀,與額葉癲癇發(fā)作類似[17]。本研究例1、例4、例5均為顳葉發(fā)作,其中例1、例5僅有先兆發(fā)作,預(yù)后均較好,考慮良性顳葉癲癇可能性大。

    額葉癲癇是除顳葉癲癇外最常見的局灶性癲癇,額葉作為人類最復(fù)雜的高級中樞,其內(nèi)部存在復(fù)雜的皮層-皮層連接及可在半球內(nèi)或半球間傳導(dǎo)電活動(dòng)的皮層-皮層下白質(zhì)連接,故額葉癲癇的癥狀多樣[18]。劉占利等[19]報(bào)道,兒童額葉癲癇的臨床癥狀包括:①發(fā)作時(shí)患兒意識水平顯著下降或者意識障礙;②凝視發(fā)作;③不對稱姿勢性及轉(zhuǎn)側(cè)性強(qiáng)直發(fā)作;④繼發(fā)性全身大發(fā)作;⑤口咽部自動(dòng)癥;⑥軀體過度運(yùn)動(dòng)性自動(dòng)癥;⑦自主神經(jīng)癥狀發(fā)作。BELEZA和PINHO[20]報(bào)道,典型額葉癲癇癥狀包括單側(cè)陣攣發(fā)作、不對稱強(qiáng)直發(fā)作、過度運(yùn)動(dòng)性癲癇發(fā)作。發(fā)作間期的腦電圖會(huì)被較多的肢體運(yùn)動(dòng)所干擾,且大部分額葉位置較深,頭皮腦電圖不易監(jiān)測,陽性率較低。額葉癲癇往往有精神癥狀,TICCI等[21]報(bào)道,大約1/3的額葉癲癇患者存在智力障礙,大約2/3的額葉癲癇患者存在精神癥狀,包括沮喪、破壞性行為、焦慮、雙相障礙。

    精神運(yùn)動(dòng)性癲癇也可見于島葉癲癇。基于島葉功能的多樣性及島葉纖維連接的廣泛性,其放電會(huì)傳播至顳葉及額葉,故島葉癲癇的表現(xiàn)也較為復(fù)雜[22]。WANG等[23]報(bào)道顯示,島葉癲癇發(fā)作可分為4種:①上腹感覺異常,伴或不伴恐懼或憤怒的動(dòng)作行為;②聽覺異常,對稱的軸性強(qiáng)直;③口面部、喉部癥狀;④軀體感覺異常之后出現(xiàn)非整合性姿勢異常,或不對稱強(qiáng)直。島葉部位較深,頭皮腦電圖不易記錄其放電,島葉癲癇往往會(huì)表現(xiàn)為額葉或顳葉放電,不易鑒別。

    3.2鑒別診斷

    3.2.1胃腸疾?。罕狙芯坷?、例2、例4均存在腹痛,痛苦表情,被誤診為胃腸疾病。實(shí)為腹部先兆發(fā)作。鑒別要點(diǎn)在于本病患兒腹部查體無明顯陽性體征,發(fā)作后腸鳴音活躍不明顯,胃腸解痙治療無效。診斷要點(diǎn)在于發(fā)作期視頻腦電圖可記錄到相應(yīng)的癲癇樣放電,有時(shí)發(fā)作間期也可有癲癇樣放電。

    3.2.2心因性疾病:本研究例3、例5病初被誤診為心因性疾?。呵榫w障礙。鑒別要點(diǎn)在于,本病患兒無明顯表演形式,發(fā)作與周圍環(huán)境及周圍人群是否關(guān)注無關(guān),心理治療無效。診斷要點(diǎn)同樣為視頻腦電圖可見癲癇樣放電。

    3.3誤診原因分析 ①精神運(yùn)動(dòng)性癲癇為非驚厥性癲癇,形式多樣,且缺乏典型的抽搐發(fā)作表現(xiàn),較少見,病初易被誤診。有文獻(xiàn)報(bào)道,成人中超過50%的良性顳葉癲癇容易被誤診為其他疾病,通常在發(fā)作頻率增加或出現(xiàn)驚厥發(fā)作時(shí),患者才會(huì)就診于神經(jīng)內(nèi)科,確診時(shí)間平均為10.5年[24]。本文5例患兒平均確診時(shí)間明顯較成人短,這可能與兒童被關(guān)注程度更高,需要監(jiān)護(hù)的時(shí)間成本更高,會(huì)更快尋求醫(yī)生幫助有關(guān)。②非小兒神經(jīng)內(nèi)科醫(yī)生對起源于顳葉或額葉的精神運(yùn)動(dòng)性癲癇及其他形式的非驚厥性癲癇認(rèn)識不足,容易誤診為心因性疾病、腹部疾病、社會(huì)或家庭環(huán)境問題,容易漏診或誤診。③臨床表現(xiàn)復(fù)雜,初期危害程度不高,重視不夠。精神運(yùn)動(dòng)性癲癇可表現(xiàn)為多種癥狀,涉及多個(gè)科室,基層醫(yī)生對癥狀認(rèn)識不足,其初期癥狀危害程度不高,一般無生命危險(xiǎn),各個(gè)臟器指標(biāo)檢查一般不會(huì)出現(xiàn)陽性結(jié)果,往往誤導(dǎo)家屬及基層醫(yī)生,導(dǎo)致整體重視程度不夠,疾病確診延遲。

    3.4防范誤診措施 加強(qiáng)臨床醫(yī)生對顳葉及額葉癲癇臨床特征的認(rèn)識,尤其是非驚厥性癲癇發(fā)作的常見癥狀;并提高對先兆發(fā)作尤其是精神運(yùn)動(dòng)性癲癇發(fā)作的重視程度。

    綜上所述,精神運(yùn)動(dòng)性癲癇為非驚厥性癲癇,多起源于顳葉或額葉,形式復(fù)雜多樣,早期不易鑒別。對癥狀存在反復(fù)、發(fā)作性、短暫性、通常為刻板性特征的患兒及早行視頻腦電圖檢查,有助于此類疾病早期診斷、早期治療,減少誤診誤治,改善患兒預(yù)后,減少社會(huì)及家庭負(fù)擔(dān)。

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