兒童復(fù)發(fā)性腸套疊的臨床特點(diǎn)及危險(xiǎn)因素分析：單中心回顧性研究

周宇翔 劉登輝 文佳冰 唐湘蓮 李勇 黎明 肖雅玲

湖南省兒童醫(yī)院普外二科，長沙 410007

腸套疊是嬰幼兒常見的急腹癥，多見于4～10月齡嬰兒[1-2]?？諝夤嗄c復(fù)位是腸套疊的首選治療方法，復(fù)位成功率達(dá)90%以上，但仍有13%～20%的腸套疊患兒治愈后復(fù)發(fā)[3-5]。腸套疊復(fù)發(fā)的原因目前尚不完全明了，可能與繼發(fā)性病理因素(pathological lead points,PLPs)相關(guān)，臨床對于復(fù)發(fā)性腸套疊的治療仍存在爭議[5]。本研究旨在總結(jié)復(fù)發(fā)性腸套疊的病因與臨床特點(diǎn)，分析腸套疊復(fù)發(fā)的相關(guān)因素，為指導(dǎo)臨床診療提供參考依據(jù)。

材料與方法

一、臨床資料

以2015年1月至2019年12月湖南省兒童醫(yī)院診斷為腸套疊的6 874例患兒為研究對象，其中男4 354例，女2 520例。納入標(biāo)準(zhǔn)：①年齡<18歲；經(jīng)超聲檢查診斷為腸套疊； ②臨床資料完整。排除標(biāo)準(zhǔn)：①外院診斷腸套疊而本院超聲未診斷腸套疊、或診斷腸痙攣； ②臨床資料不完整。診斷方法及標(biāo)準(zhǔn)：以腹部超聲為首選檢查方法，如橫斷面顯示“同心圓”或“靶環(huán)”征，縱切面呈“套筒”征，則診斷為腸套疊(圖1)。本研究經(jīng)湖南省兒童醫(yī)院倫理委員會審批通過(KS2022-47)。

圖1 腸套疊B超表現(xiàn) A：橫斷面：同心圓征； B：縱切面：套筒征Fig.1 Type B ultrasonic performance of intussusception

根據(jù)治愈后有無腸套疊復(fù)發(fā)分為復(fù)發(fā)組和無

復(fù)發(fā)組，其中復(fù)發(fā)組1 376例，無復(fù)發(fā)組5 498例。根據(jù)首次腸套疊發(fā)生年齡又分為≤1歲組、1～2歲組(含2歲)、2～3歲組(含3歲)、3～4歲組(含4歲)、4～5歲組(含5歲)、>5歲組。

二、治療方法及隨訪

非手術(shù)治療：空氣灌腸為首選非手術(shù)方法。采用自動控制壓力的結(jié)腸注氣機(jī)，于肛門插入Foley管，注入氣體后即見套頭部，隨壓力增加逐漸向盲腸退縮，直至套頭完全消失、小腸進(jìn)氣，提示空氣灌腸復(fù)位成功。適應(yīng)證：病程不超過48 h，全身情況良好，無明顯脫水及電解質(zhì)紊亂，無明顯腹脹和腹膜炎表現(xiàn)者。禁忌證： ①病程超過2 d，全身情況不佳(如嚴(yán)重脫水、精神萎靡、高熱或休克等癥狀)； ②嚴(yán)重腹脹，腹部有明顯壓痛，肌緊張，懷疑腹膜炎； ③反復(fù)套疊，高度懷疑或已確診為繼發(fā)性腸套疊； ④小腸型腸套疊； ⑤3月齡以下嬰兒腸套疊。

手術(shù)治療：包括腹腔鏡下脫套術(shù)和開腹脫套術(shù)。適應(yīng)證： ①具有非手術(shù)療法禁忌證； ②非手術(shù)療法復(fù)位失??； ③小腸套疊； ④繼發(fā)性腸套疊。

本研究6 874例患兒中，經(jīng)空氣灌腸復(fù)位成功6 181例，經(jīng)手術(shù)治療成功693例。均采取門診隨訪，隨訪時(shí)間為1年。

三、觀察指標(biāo)及定義

收集患兒入院時(shí)一般資料，包括年齡、性別、體溫。詢問病史并記錄臨床癥狀(嘔吐、腹痛、血便/果醬樣便)及癥狀持續(xù)時(shí)間。入組患兒均行腹部超聲檢查，確診腸套疊并明確套頭位置，體格檢查明確腹部是否可捫及包塊。手術(shù)患兒根據(jù)術(shù)中情況，確定是否合并PLPs。

四、統(tǒng)計(jì)學(xué)處理

結(jié) 果

一、腸套疊復(fù)發(fā)的單因素分析

單因素分析結(jié)果顯示，兩組間年齡、臨床癥狀(嘔吐、腹痛、血便/果醬樣便)、套頭位置、腹部包塊及合并PLPs的差異具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)；而兩組間性別、發(fā)熱、癥狀持續(xù)時(shí)間等因素的差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)。見表1。

表1 復(fù)發(fā)組和無復(fù)發(fā)組腸套疊患兒復(fù)發(fā)的單因素分析結(jié)果Table 1 Single factor comparisons of recurrent with non-recurrent intussusceptions因素例數(shù)男性[例(%)]年齡(x±s,歲)癥狀持續(xù)時(shí)間(x±s,h)發(fā)熱[例(%)]嘔吐[例(%)]血便/果醬樣便[例(%)]腹痛[例(%)]腹部包塊[例(%)]套頭位置(右下腹)[例(%)]PLPs[例(%)]復(fù)發(fā)組1 376893(64.9)1.67±1.0428.3±8.7170(14.2)493(35.8)271(19.7)1 336(97.1)383(27.8)1 293(94.0)71(5.2)無復(fù)發(fā)組5 4983 734(67.9)2.94±1.8327.0±11.5764(13.9)4 458(81.1)2 952(53.7)4 898(89.1)2 754(50.1)4 568(83.1)32(0.6)χ2/t值0.2022.1840.3350.00442.24824.884.98110.4575.859156.23P值0.7650.0210.6171.000<0.001<0.0010.0490.0020.025<0.001 注 PLPs:繼發(fā)性病理因素

二、腸套疊復(fù)發(fā)的多因素Logistic回歸分析

將年齡、嘔吐、腹痛、血便/果醬樣便、套頭位置、腹部包塊及合并PLPs等納入多因素Logistic分析，結(jié)果顯示：年齡(OR=4.431,95%CI：1.549～5.167,P<0.001)、嘔吐(OR=0.259,95%CI:0.278～0.691,P<0.001)、血便/果醬樣便(OR=0.498,95%CI:0.325～0.802,P=0.003)、合并PLPs(OR=3.378,95%CI:2.851～12.071,P<0.001)是腸套疊復(fù)發(fā)的相關(guān)因素(表2)。

表2 腸套疊復(fù)發(fā)的多因素Logistic分析Table 2 Multivariate Logistic analyses of intussusception recurrence因素β值SE值Wald χ2值OR值OR值95%CIP值年齡 1.5180.24630.4394.4311.549～5.167<0.001嘔吐-1.3400.23133.7250.2590.278～0.691<0.001血便/果醬樣便-0.7110.2479.1020.4980.325～0.802 0.003合并PLPs 1.2210.30115.7623.3782.851～12.071<0.001 注 PLPs:繼發(fā)性病理因素

三、不同年齡組腸套疊患兒的復(fù)發(fā)率、手術(shù)率、PLPs比較分析

由于在多因素Logistic分析中，嘔吐、腹痛、血便/果醬樣便、套頭位置、腹部包塊及合并PLPs等屬于分類變量資料，而年齡屬于連續(xù)變量資料，為了具體分析每個(gè)年齡段患兒腸套疊的復(fù)發(fā)率、手術(shù)率、合并PLPs是否存在差異，我們根據(jù)首次腸套疊發(fā)生年齡，將患兒分為≤1歲組、1～2歲組(含2歲)、2～3歲組(含3歲)、3～4歲組(含4歲)、4～5歲組(含5歲)、>5歲組。不同年齡組腸套疊患兒的復(fù)發(fā)率、手術(shù)率、PLPs人數(shù)比例的比較見表3。

表3 不同年齡組腸套疊患兒中復(fù)發(fā)、手術(shù)、合并PLPs人數(shù)比較[例(%)]Table 3 Number of cases,recurrence cases,operations and PLPs by age [n(%)]年齡腸套疊例數(shù)復(fù)發(fā)例數(shù)手術(shù)例數(shù)合并PLPs例數(shù)≤1歲1 896290(15.3)394(20.7)35(1.8)1～2歲(含2歲)2 019440(21.8)143(7.1)17(0.8)2～3歲(含3歲)1 325303(22.9)57(4.3)7(0.5)3～4歲(含4歲)807194(24.0)34(4.2)7(0.9)4～5歲(含5歲)49798(19.7)28(5.6)6(1.2)>5歲33051(15.5)37(11.2)31(9.4)總計(jì)6 8741 376(20.0)693(10.1)103(1.5) 注 PLPs:繼發(fā)性病理因素

討 論

復(fù)發(fā)性腸套疊在臨床中并不少見，早期診斷和治療對兒外科醫(yī)生、放射科醫(yī)生具有挑戰(zhàn)，延誤診斷和復(fù)位可導(dǎo)致嚴(yán)重并發(fā)癥，因此準(zhǔn)確識別腸套疊復(fù)發(fā)的相關(guān)因素對改善患兒預(yù)后至關(guān)重要。本研究通過分析復(fù)發(fā)性腸套疊的臨床特點(diǎn)以及復(fù)發(fā)相關(guān)因素，總結(jié)臨床診治經(jīng)驗(yàn)。

陣發(fā)性腹痛、腹部臘腸樣包塊及血便/果醬樣便是腸套疊的主要臨床特征，但并不具特異性，有報(bào)道同時(shí)具有上述三個(gè)癥狀的患兒人數(shù)不到所有腸套疊的25%[6]。不同年齡腸套疊患兒的臨床癥狀也不相同，3歲以上患兒以陣發(fā)性腹痛和嘔吐為主要臨床特征，而小于3歲患兒則更多表現(xiàn)為哭吵、

嘔吐和拒食等[2,7]。超聲是腸套疊的首選影像學(xué)檢查項(xiàng)目[8-9]。本研究中所有腸套疊患兒均由超聲檢查確診，準(zhǔn)確率達(dá)100%。

年齡、嘔吐、血便/果醬樣便、PLPs是腸套疊復(fù)發(fā)的相關(guān)因素。有學(xué)者指出，年齡較大的腸套疊患兒合并PLPs概率更高，而合并PLPs因素的腸套疊復(fù)發(fā)率在5.7%～18.6%[7,10]。同樣，Niramis等[11]指出反復(fù)發(fā)生腸套疊的患兒合并PLPs的風(fēng)險(xiǎn)明顯增加。文獻(xiàn)指出，復(fù)發(fā)性腸套疊PLPs包括梅克爾憩室、Peutz-Jeghers綜合征、良性息肉、腸重復(fù)畸形、淋巴瘤、腸系膜囊腫、腸道血管畸形、過敏性紫癜等，PLPs與腸套疊反復(fù)發(fā)作顯著相關(guān)，同時(shí)會增加腸套疊患兒手術(shù)的可能性[9-10,12-13]。B超檢查可發(fā)現(xiàn)大部分合并PLPs的腸套疊，而不能經(jīng)B超檢查確定的患兒需進(jìn)一步行CT或腸鏡檢查。無復(fù)發(fā)組的病理繼發(fā)性腸套疊同樣行上述影像學(xué)檢查，在復(fù)位成功后建議行腸鏡診治。經(jīng)術(shù)前確定或高度懷疑PLPs的患兒接受腸鏡及手術(shù)探查治療，不僅能解決繼發(fā)性腸套疊的問題，還能進(jìn)一步確定病因。因此，反復(fù)腸套疊患兒是否合并PLPs，我們可以依據(jù)B超、CT、腸鏡檢查或術(shù)后病理進(jìn)一步判斷。

目前對于復(fù)發(fā)性腸套疊的治療方式仍存在爭議。普遍觀點(diǎn)是首次手術(shù)治療后復(fù)發(fā)首選非手術(shù)治療。雖然文獻(xiàn)報(bào)道腸套疊手術(shù)治療較空氣灌腸治療復(fù)發(fā)率更低，但因手術(shù)創(chuàng)傷大，家屬更愿意選擇空氣灌腸治療[14-15]。本研究發(fā)現(xiàn)，首次手術(shù)無PLPs以及在首次手術(shù)中已經(jīng)去除PLPs因素后再發(fā)腸套疊的患兒，首選非手術(shù)治療的效果良好。文獻(xiàn)報(bào)道，隨著年齡增長，腸套疊復(fù)發(fā)率逐漸降低，但在合并PLPs的腸套疊患兒中，隨年齡增長，腸套疊的復(fù)發(fā)率有上升趨勢，大多接受手術(shù)治療，對于年齡>2歲、復(fù)發(fā)次數(shù)≥4次、初發(fā)時(shí)采用非手術(shù)處理、懷疑合并PLPs的復(fù)發(fā)性腸套疊患兒，建議手術(shù)處理[16-17]。目前我們多采用腹腔鏡手術(shù)，如術(shù)中發(fā)現(xiàn)腸壞死、穿孔或并發(fā)腹膜炎等，需轉(zhuǎn)行開腹手術(shù)。我們認(rèn)為多次復(fù)發(fā)并非手術(shù)指征，更應(yīng)該關(guān)注是否合并PLPs，無PLPs的復(fù)發(fā)性腸套疊患兒或首次治療已排除PLPs因素再發(fā)腸套疊的患兒應(yīng)首選非手術(shù)治療，而對于合并PLPs(Peutz-Jeghers綜合征、多發(fā)腸息肉)的患兒，一旦發(fā)現(xiàn)仍需再次手術(shù)治療。

對于腸套疊復(fù)發(fā)時(shí)機(jī)，臨床并無統(tǒng)一的判定標(biāo)準(zhǔn)[3,12]。Talabi等[18]研究發(fā)現(xiàn)約50%的腸套疊復(fù)發(fā)出現(xiàn)在患兒接受治療后的48 h以內(nèi)；Xie等[19]研究發(fā)現(xiàn)70%的腸套疊復(fù)發(fā)發(fā)生在治療后6個(gè)月以內(nèi)。我們的研究發(fā)現(xiàn)，53.2%的患兒在治療后72 h內(nèi)復(fù)發(fā)，88.4%的患兒在治療后1年內(nèi)復(fù)發(fā)。有文獻(xiàn)指出，年齡>1歲是腸套疊復(fù)發(fā)的顯著危險(xiǎn)因素之一[10,20]。另有文獻(xiàn)報(bào)道1～3歲是腸套疊治療后復(fù)發(fā)的高發(fā)年齡段[1]。本研究發(fā)現(xiàn)，復(fù)發(fā)組1 376例患兒中，年齡>1歲的有1 086例，復(fù)發(fā)率為21.8%(1 086/4 978)，年齡≤1歲的有290例，復(fù)發(fā)率為15.3%(290/1 896)。因此，對于年齡>1歲腸套疊患兒應(yīng)觀察疾病的轉(zhuǎn)歸情況，警惕腸套疊復(fù)發(fā)風(fēng)險(xiǎn)。本研究總體復(fù)發(fā)率為20%，明顯高于文獻(xiàn)報(bào)道的8%～15%，可能與腸套疊治療方式、患兒腸套疊復(fù)位后首次進(jìn)食時(shí)間、樣本量有一定關(guān)系[9]。5歲以上患兒PLPs比例最高(9.4%)，提示5歲以上腸套疊反復(fù)復(fù)發(fā)患兒需警惕PLPs存在，這也與文獻(xiàn)報(bào)道一致[7,10-11]。

本研究仍存在一些不足。首先，本研究是單中心的回顧性研究，雖然樣本量大，但仍存在一定的選擇偏倚；其次，部分家屬在腸套疊癥狀緩解后未進(jìn)一步檢查，在外院就診患兒臨床資料、病理結(jié)果等難以獲取，復(fù)發(fā)性腸套疊的病因與臨床特征的關(guān)系仍有待進(jìn)一步研究。

利益沖突所有作者均聲明不存在利益沖突

作者貢獻(xiàn)聲明文獻(xiàn)檢索為周宇翔、劉登輝，論文調(diào)査設(shè)計(jì)為周宇翔、劉登輝、文佳冰、唐湘蓮，數(shù)據(jù)收集與分析周宇翔、劉登輝、文佳冰、唐湘蓮，論文結(jié)果撰寫為周宇翔、劉登輝、黎明、李勇，論文討論分析為黎明、李勇、肖雅玲