復雜Stanford B 型主動脈夾層并腸瘺及其介入治療1 例

徐承澍， 曾慶樂， 葉 鵬， 繆洪飛， 陳 勇

1 臨床資料

患者男，38 歲。 以反復腹痛15 d，伴嘔血、黑便3 d 為主訴收入我院。 1 個月前曾有一過性胸背痛及腹痛，可自行緩解，未就診。 既往痛風病史10 年，5 年前十二指腸潰瘍出血史。查體：腹平軟。 實驗室檢查：白細胞（WBC）15.9×109/L、血紅蛋白（HGB）63 g/L、降鈣素原（PCT）0.980 ng/mL。急診CTA 掃描（圖1①）示：復雜Stanford B 型主動脈夾層，第一破口位于左鎖下動脈起始部。 行胸主動脈腔內修復術（TEVAR）+左鎖骨下動脈原位開窗并支架植入術。 胸主動脈內植入30 mm×200 mm 主動脈覆膜支架（Valiant Thoracic，美國Medtronic 公司），前端覆膜部分靠近左頸總動脈開口。采用穿刺方法行左鎖骨下動脈原位開窗并成功植入8 mm×40 mm 覆膜支架（Fluency，美國Bard 公司）。 復查造影（圖1②）顯示胸主動脈真腔塑形良好，假腔消失，左鎖骨下動脈顯影良好。 術后4 d恢復出院。 術后1 個月，患者因再次嘔血、黑便為主訴入院。胃鏡檢查發(fā)現十二指腸球部潰瘍（S2 期），未見明確出血部位。 CTA 示主動脈夾層腔內修復術后改變，腹主動脈可見其他破口和夾層假腔明顯擴大。入院后未再嘔血、黑便。結合患者術后有左下肢乏力癥狀，擬行第2 次腹主動脈腔內修復術，以期擴大真腔，改善血供。術中于腎下腹主動脈內植入1 枚20 mm×80 mm 覆膜支架（Valiant Thoracic，美國Medtronic 公司）。 再采用對吻技術分別經左、 右股動脈入路于左髂外動脈植入10 mm×80 mm 覆膜支架1 枚（Fluency，Bard 公司），左、右髂總動脈股動脈植入12 mm×80 mm 覆膜支架2 枚，對吻支架與腹主動脈覆膜支架遠端重疊約1 cm。 DSA 復查造影（圖2）：腹主動脈對吻支架位置良好，血流通暢，但假腔仍有顯影。 術后7 d，恢復出院。

圖1 患者急診CTA 與術后剪影圖

圖2 復查后DSA 圖像

第2 次術后2 個月， 因發(fā)熱10 d 伴寒戰(zhàn)1 d 為主訴入院。 入院第3 天，患者突發(fā)嘔血、黑便，出血量約1 300 mL，伴血壓下降。 實驗室檢查：PCT 116.54 ng/mL。 即輸注壓積紅細胞8 U。 急診胃鏡檢查：可見暗紅色胃內容物，未見明確出血部位和病變。復習患者以往CTA 影像資料，結合本次CTA圖像（圖3①），發(fā)現腹主動脈夾層假腔內氣體影和周圍組織腫脹，主動脈- 腸瘺（aortoenteric fistulas，AEF）可能。 擬行腹主動脈造影確立診斷及主動脈-腸瘺栓塞術。 術中插管至腹主動脈腎動脈開口上部處造影示，于左腎動脈起始部可見破口并假腔顯影。5 F Cobra 導管經破口進入假腔后，再引入微導管（日本Terumo 公司）送入假腔并造影，可見對比劑進入腸腔內并見十二指腸黏膜顯影（圖3②）。 用微導管超選至瘺口處，先將1 mL 康派特醫(yī)用膠與1 mL 碘油充分混合后，從微導管注入。 透視下見大部分醫(yī)用膠通過瘺口進入腸道內。再依次經微導管在近瘺口處的假腔內釋放直徑15 mm 可控彈簧圈4 枚（美國Boston Scientific 公司）和直徑10 mm 微彈簧圈6 枚（美國Cook 公司）。 再將1 枚直徑為16 mm 的Ⅱ型血管塞（美國AGA medical 公司）通過Cobra 導管于假腔內釋放，封堵瘺口周圍假腔。 復查造影顯示：瘺口消失，未見對比劑進入腸道（圖3③）。

第3 次術后血培養(yǎng)報告：星座鏈球菌。根據藥敏試驗確定抗感染方案：亞胺培南（1 g）靜脈滴注，4 次/d；阿米卡星（0.4 g）靜脈滴注，2 次/d。 1 個月后患者出現輕度耳鳴，聽力下降，考慮可能為阿米卡星不良反應。 遂調整為亞胺培南（1 g）靜脈滴注，3 次/d， 治療1 個月后復查：WBC 6.37×109/L、HGB 99 g/L、PCT 0.782 ng/mL。 再調整抗感染方案為口服左氧氟沙星（可樂必妥） 0.5 g/d，治療12 個月。

第3 次術后2 個月內， 無明顯誘因突發(fā)寒戰(zhàn)發(fā)熱3 次，持續(xù)時間1～3 h。 因為已在抗感染治療中，未行其他處理，癥狀自行緩解。 術后復查CTA 隨訪顯示支架周圍氣體影和腫脹明顯吸收。 術后15 個月，未再次出現消化道出血，實驗室檢查：WBC 7.25 ×109/L、HGB 142 g/L、PCT 0.079 ng/mL，糞便隱血試驗陰性。 CTA 顯示：支架周圍氣體和腫脹消失。 患者耳鳴癥狀消失聽力恢復正常。

2 討論

AEF 是一種罕見的疾病，是主動脈與腸道直接溝通引起的急性消化道出血的致命性疾病。臨床上多為膨大擴張的腹主動脈瘤壁與鄰近的腸壁發(fā)生侵蝕形成的穿透性病變。本例患者為慢性Stanford B 型主動脈夾層，腹主動脈段假腔對周圍腸管的壓迫和侵蝕造成，臨床罕見。

AEF 診斷困難，主要原因是臨床缺乏特異表現，一般的檢查方法難以準確顯示出血情況和瘺口。 臨床上腹痛、腹部搏動性包塊和消化道出血三聯(lián)征是AEF 的典型表現， 但三聯(lián)征發(fā)生率僅為11%～25%［1］。 本例前2 次手術均漏診AEF，其原因為：①患者5 年前有十二指腸潰瘍病史；②主動脈夾層病變導致的AEF 罕見，臨床關注點為主動脈夾層；③CTA 影像資料不典型。第3 次手術前考慮AEF 診斷原因：①上消化道出血表現出了特征性的“前哨性出血”，即反復小量自限性出血，最后大量出血；②反復消化內鏡檢查未能發(fā)現出血部位和病變，排除了胃潰瘍；③手術前CTA 檢查發(fā)現腹主動脈夾層假腔側支架周邊的氣體影， 周圍軟組織增厚，腸管與主動脈病變界限不清。回顧分析以往CTA 檢查，顯示相同部位腹主動脈夾層假腔膨大，直徑達16 mm，周圍軟組織密度增高增厚。 為明確診斷，在患者臨床消化道出血已停止的情況下行選擇動脈造影檢查。腹主動脈造影未發(fā)現對比劑外溢，但超選擇進入腹主動脈夾層假腔造影時，顯示了明確的對比劑外溢進入十二指腸， 從而確立主動脈夾層合并腸瘺診斷。說明超選擇血管造影仍是復雜血管源性病變診斷的金標準。

圖3 患者第3 次術前術后影像學表現

止血、預防感染及重建血管是治療AEF 的重要措施［2-3］。通過開放性手術除去病變段血管或者同時取出感染的支架或血管移植物是治療的關鍵，一般的外科手術方式包括單純的瘺口封閉術、感染移植物去除術+腋-雙股動脈非解剖學途徑旁路術或人造血管置換術等。 但外科手術創(chuàng)傷大，并發(fā)癥可達70%，60 d 內病死率可高達50%［4］。因此，Kakkos 等［5］建議先采用腔內治療栓塞瘺口止血， 然后擇期行開放手術，以提高 手術成功 率。 Burks 等［6］報 道的7 例腔內修復的AEF 患者1 例因真菌性膿毒血癥在圍手術期內死亡，3 例因AEF 無關的原因在隨訪期內死亡，認為對于高風險的AEF 患者，腔內修復術比開放手術的圍手術期致死率較低。 所以，越來越多的學者探索應用復合手術和微創(chuàng)手術治療AEF， 以減少創(chuàng)傷，提高存活率。 本例患者是復雜Stanford B 型夾層合并原發(fā)性主動脈腸瘺，主動脈病變累及胸、腹主動脈和髂動脈，給開放手術帶來更大的困難。 因此，先行腔內栓塞治療導致消化道大出血的瘺口，然后行6～12 個月的抗生素治療。第3 次介入手術后已隨訪15 個月，未再出血，近12 個月未再出現寒戰(zhàn)，發(fā)熱等癥狀，各項感染指標正常，患者體重從第1 次手術前的51 kg 增加到68 kg， 取得了良好的近期療效。

總之，在主動脈病變合并消化道出血時，需要考慮是否存在AEF。目前CTA 檢查是最有價值的方法，必要時行DSA下超選擇造影以明確診斷。 對病情嚴重、合并癥多或不愿接受外科手術治療的患者， 可以先行創(chuàng)傷小的腔內治療和嚴格、規(guī)律的抗感染治療，其遠期療效有待進一步觀察。